OBJETIVO: Este estudo relata a apresentação de um extenso odontoma causando sinusite maxilar. DESCRIÇÃO DO CASO: Um homem de 25 anos ao exame clínico revelou assimetria facial discreta e exposição da lesão na cavidade oral. Os exames de imagem mostraram a presença de uma massa radiopaca bem definida na maxila esquerda, medindo aproximadamente 7 cm e estava intimamente associado com o seio maxilar e a cavidade oral. A massa foi extirpada através de um acesso intra-oral, sob anestesia geral em ambiente hospitalar e enviada para estudo histopatológico, onde foi diagnosticada como odontoma complexo. O paciente está sob acompanhamento clínico e não mostra sinais de sinusite maxilar e fístula bucossinusal. CONCLUSÃO: O odontoma é uma lesão comum na clínica odontológica, mas pode, em alguns casos, se apresentar de forma agressiva levando a danos ao paciente, e desta forma, é necessária atenção do cirurgião dentista para o correto diagnóstico e tratamento.

PURPOSE: This study reports a case of a extensive odontoma causing maxillary sinusitis. CASE DESCRIPTION: A 25-year-old man at clinical examination revealed discrete facial asymmetry and exposure of the lesion in the oral cavity. Imaging exams showed the presence of a well-defined radiopaque mass in the left maxilla, measuring approximately 7 cm and was intimately associated with the maxillary sinus and oral cavity. The mass was excised through an intraoral access under general anesthesia in the hospital and sent for histopathology, which was diagnosed as complex odontoma. The patient is under clinical follow-up and shows no signs of maxillary sinusitis and no oral sinus fistula. CONCLUSION: The odontoma is a common injury in clinical dentistry, but in some aggressive cases may cause sequelae in the patient, thus, caution the dentist for proper diagnosis and treatment.