Este estudo visa relatar um caso raro de derrame pericárdico maciço como manifestação inicial do hipotireoidismo. Paciente de 21 anos, feminina, previamente hígida, iniciou quadro súbito de dispneia ao repouso e edema de membros inferiores. Após internação, exames laboratoriais de rotina evidenciaram hipotireoidismo (TSH 146,14 mUI/L). Também foi realizado ecocardiograma, o qual mostrou derrame pericárdico importante. Instituiu-se terapêutica com levotiroxina, obtendo-se melhora do quadro sem necessidade de pericardiocentese. Após a alta hospitalar, a paciente foi acompanhada por 1 ano, com remissão total da dispneia e do edema. No entanto, iniciou com sintomatologia típica de hipotireoidismo e permaneceu com astenia, dislipidemia, ganho de peso e discreto derrame pericárdico ao final de 1 ano, mesmo com a otimização da dose de levotiroxina. Destaca-se, com esse caso, a necessidade de investigação precoce do hipotireoidismo em pacientes com derrame pericárdico.
