É apresentado um caso de meningopatia leucêmica com um quadro de hipertensão intracraniana, que surgiu 18 meses após a remissão clínica e hematológica de leucemia aguda. A terapêutica por via intratecal com o Amethopterin, na dose de 5 mg, repetida 6 vêzes e com intervalos de 5 a 7 dias, proporcionou melhora clínica imediata e normalização do LCR após dois meses de tratamento. O paciente continuou bem clinicamente e com o sangue e o LCR normais após 4 meses de observação. A experiência dêste caso e daqueles citados na literatura justificam que todos os pacientes leucêmicos sejam cuidadosamente observados a fim de se poder diagnosticar precocemente uma complicação neurológica, para que o tratamento adequado possa permitir maior sobrevida. O exame do LCR tem importância decisiva no diagnóstico desta complicação; ulteriormente, os exames seriados do LCR orientam a duração e a intensidade do tratamento. A padronização do tratamento das complicações neurológicas das leucemias constitui campo aberto às investigações.