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Parâmetros e tipos de avaliação da disartria na esclerose lateral amiotrófica

RESUMO

Objetivo

identificar estudos a respeito dos parâmetros e dos tipos de avaliação utilizados para avaliar a disartria na esclerose lateral amiotrófica (ELA).

Estratégia de pesquisa

estudo de revisão integrativa da literatura realizada nas bases de dados LILACS, SciELO, PubMed, Web of Science, CINAHL, Scopus e Cochrane, por meios dos descritores, em português e em inglês, “Avaliação AND Disartria AND Esclerose Lateral Amiotrófica”.

Critérios de seleção

os critérios de inclusão foram: artigos que abordavam estudos sobre avaliação da disartria na ELA, nas línguas inglesa, espanhola e portuguesa, disponíveis na íntegra, no período de 2015 a 2022.

Resultados

do total de 38 estudos, apenas 3 usaram um único tipo de avaliação da disartria. A maior parte dos estudos utilizou mais de um tipo de avaliação variando de 2 a 4. Foram 3 os tipos de avaliação mais utilizados, com o intuito de avaliar o grau de inteligibilidade de fala: avaliação perceptivo-auditiva (31 estudos), avaliação acústica (18 estudos) e avaliação do movimento (27 estudos).

Conclusão

a avaliação da disartria na ELA é realizada por diferentes procedimentos e com vários parâmetros de análise, em especial pela avaliação perceptivo-auditiva e do movimento.

Palavras-chave:
Esclerose lateral amiotrófica; Avaliação; Disartria; Inteligibilidade da fala; Medida da produção da fala; Acústica da fala

ABSTRACT

Purpose

to identify studies regarding the parameters and types of assessment used to evaluate dysarthria in amyotrophic lateral sclerosis (ALS).

Research strategy

an integrative literature review study was conducted on the LILACS, SciELO, PubMed, Web of Science, CINAHL, Scopus, and Cochrane databases using the descriptors “Assessment AND Dysarthria AND Amyotrophic Lateral Sclerosis” in both Portuguese and English.

Selection criteria

the inclusion criteria consisted of articles that addressed studies on dysarthria assessment in ALS, written in English, Spanish, and Portuguese, which should be available in full, and published from 2015 to 2022. Results: out of the total of 38 studies, only 3 used a single type of dysarthria assessment. Most studies employed more than one type of assessment, ranging from 2 to 4 types. Three assessment types were predominantly used to assess the degree of speech intelligibility: auditoryperceptual assessment (31 studies), acoustic assessment (18 studies), and movement assessment (27 studies).

Conclusion

dysarthria assessment in ALS is conducted through various procedures and with multiple analysis parameters, notably through auditory-perceptual and movement assessments.

Keywords:
Amyotrophic lateral sclerosis; Assessment; Dysarthria; Speech intelligibility; Speech production measurement; Speech acoustics

INTRODUÇÃO

A esclerose lateral amiotrófica (ELA) é uma doença neuromuscular degenerativa que acomete neurônios motores superiores e/ou inferiores. É considerada uma doença rara e atinge duas a cada 100.000 pessoas ao ano, sendo o gênero masculino mais afetado que o feminino, com proporção de 2:1 e a média de idade de acometimento é de 57 anos(11 Brown RH, Al-Chalabi A. Amyotrophic lateral sclerosis. N Engl J Med. 2017;377(2):162-72. http://dx.doi.org/10.1056/NEJMra1603471. PMid:28700839.
http://dx.doi.org/10.1056/NEJMra1603471...

2 van Es MA, Hardiman O, Chio A, Al-Chalabi A, Pasterkamp RJ, Veldink JH, et al.. Amyotrophic lateral sclerosis. Lancet. 2017;390(10107):2084-98. http://dx.doi.org/10.1016/S0140-6736(17)31287-4. PMid:28552366.
http://dx.doi.org/10.1016/S0140-6736(17)...
-33 Hardiman O, Al-Chalabi A, Chio A, Corr EM, Logroscino G, Robbert W. Amyotrophic lateral sclerosis. Nat Rev Dis Primers. 2017;3:1-18.).

Devido à desordem neuromuscular, os pacientes com ELA apresentam declínios multidimensionais, entre eles, as alterações na fala, que, geralmente, se caracterizam pela presença de lentidão, fraqueza, imprecisão articulatória e incoordenação do sistema estomatognático(44 Pontes RT, Orsini M, Freitas MRG, Antonioli RS, Nascimento OJM. Alterações da fonação e deglutição na esclerose lateral amiotrófica: revisão de literatura. Rev Neurocienc. 2010;18(1):69-73. http://dx.doi.org/10.34024/rnc.2010.v18.8505.
http://dx.doi.org/10.34024/rnc.2010.v18....
). Assim, a comunicação por meio da fala fica comprometida, ocorrendo a disartria, definida como um distúrbio que acomete as bases motoras da fala: respiração, fonação, ressonância, articulação e prosódia(55 Lamônia D. Comunicação alternativa: reflexões para o processo terapêutico de adultos com lesão cerebral. In: Deliberato D, Gonçalves M, Macedo E., editores. Comunicação alternativa: teoria, prática, tecnologias e pesquisa. São Paulo: Memnon Edições Científicas; 2009. p. 125-31.).

A disartria pode estar presente em várias doenças e ocorre devido a uma lesão no sistema nervoso central ou periférico(66 Ortiz KZ. Distúrbios neurológicos adquiridos: fala e deglutição. Barueri: Manole; 2010.). É classificada como: flácida (associada ao comprometimento do neurônio motor inferior); espástica (associada a lesões nos neurônios motores superiores); atáxica (causada por disfunção cerebelar); hipocinética (relacionada a um distúrbio do sistema extrapiramidal) e mista (associada a danos em mais de uma área, resultando em, ao menos, duas características entre as supracitadas)(77 Enderby P. Disorders of communication: dysarthria. Handb Clin Neurol. 2013;110:273-81. http://dx.doi.org/10.1016/B978-0-444-52901-5.00022-8. PMid:23312647.
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).

Na ELA, a disartria pode ocorrer com características espásticas ou flácidas, os pacientes geralmente apresentam deficiência na articulação, fala lenta e laboriosa, produção consonantal imprecisa, hipernasalidade e aspereza(88 Tomik B, Guiloff RJ. Dysarthria in amyotrophic lateral sclerosis: a review. Amyotroph Lateral Scler. 2010;11(1-2):4-15. http://dx.doi.org/10.3109/17482960802379004. PMid:20184513.
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). No entanto, seja disartria espástica ou flácida, os pacientes com ELA que apresentam esse quadro têm um comprometimento considerável na comunicação(99 Silva LP, Gusmão CA, Pithon KR, Gomes TBP, Pinto EP Jr. Esclerose lateral amiotrófica: descrição de aspectos clínicos e funcionais de uma série de casos numa região de saúde do nordeste do Brasil. J Health Biol Sci. 2018;6(3):293-8. http://dx.doi.org/10.12662/2317-3076jhbs.v6i3.1811.p293-298.2018.
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).

Devido a esses impactos na comunicação, é importante dar atenção à inteligibilidade de fala - a facilidade com que um ouvinte é capaz de compreender a fala de seu interlocutor -, realizando avaliações periódicas, bem como propor intervenções para prevenir o isolamento comunicativo, inclusive com os familiares e cuidadores(1010 Barreto SS, Ortiz KZ. Medidas de inteligibilidade nos distúrbios da fala: revisão crítica da literatura. Pro Fono. 2008;20(3):201-6. http://dx.doi.org/10.1590/S0104-56872008000300011. PMid:18852969.
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).

A ELA ainda não tem cura e seu diagnóstico é lento, leva em torno de 12 meses para ser definido e isso ocorre porque ainda não existe um marcador que possa sinalizar um diagnóstico mais precoce(11 Brown RH, Al-Chalabi A. Amyotrophic lateral sclerosis. N Engl J Med. 2017;377(2):162-72. http://dx.doi.org/10.1056/NEJMra1603471. PMid:28700839.
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). Apenas os exames neurológicos e os testes básicos de fala, como taxa de fala e inteligibilidade, não são avaliações sensíveis aos sintomas das fases iniciais da doença(1111 Green JR, Yunusova Y, Kuruvilla MS, Wang J, Pattee GL, Synhorst L, et al.. Bulbar and speech motor assessment in ALS: challenges and future directions. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2013;14(7-8):494-500. http://dx.doi.org/10.3109/21678421.2013.817585. PMid:23898888.
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). Por isso, algumas pesquisas têm se empenhado na busca desse marcador, com o intuito de realizar um monitoramento e tomadas de decisões para intervenções mais rápidas e eficazes(1212 Cavaco SG. Esclerose lateral amiotrófica: fisiopatologia e novas abordagens farmacológicas [dissertação]. Faro, Portugal: Faculdade de Ciências e Tecnologia, Universidade do Algarve; 2016.).

Essa lentidão no diagnóstico pode comprometer a mobilidade, deglutição, fala e comunicação do paciente, comprometendo a qualidade de vida e trazendo prejuízos biopsicossociais(1313 Madureira CDPVG. Diagnóstico diferencial de esclerose lateral amiotrófica: a propósito de um caso clínico [dissertação]. Covilhã: Universidade da Beira Interior; 2012.

14 Chiaramonte R, Bonfiglio M. Acoustic analysis of voice in bulbar amyotrophic lateral sclerosis: a systematic review and metanalysis of studies. Logoped Phoniatr Vocol. 2020;45(4):151-63. http://dx.doi.org/10.1080/14015439.2019.1687748. PMid:31760837.
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-1515 Siqueira SC, Vitorino PVO, Prudente COM, Santana TS, Melo GF. Qualidade de vida de pacientes com esclerose lateral amiotrófica. Rev Rene. 2017;18(1):139-46. http://dx.doi.org/10.15253/2175-6783.2017000100019.
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). Assim, é necessário intervir com o acompanhamento de uma equipe multiprofissional, que trabalhará de forma interdisciplinar, com o intuito de promover o máximo possível de qualidade de vida para o paciente e para seus familiares, por meio de orientações sobre os cuidados adequados para lidar com toda a situação(99 Silva LP, Gusmão CA, Pithon KR, Gomes TBP, Pinto EP Jr. Esclerose lateral amiotrófica: descrição de aspectos clínicos e funcionais de uma série de casos numa região de saúde do nordeste do Brasil. J Health Biol Sci. 2018;6(3):293-8. http://dx.doi.org/10.12662/2317-3076jhbs.v6i3.1811.p293-298.2018.
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,1616 Rooney J, Byrne S, Heverin M, Tobin K, Dick A, Donaghy C, et al.. A multidisciplinary clinic approach improves survival in ALS: a comparative study of ALS in Ireland and Northern Ireland. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2015;86(5):496-501. http://dx.doi.org/10.1136/jnnp-2014-309601. PMid:25550416.
http://dx.doi.org/10.1136/jnnp-2014-3096...
). No tocante à disartria, cabe ao fonoaudiólogo detectar, avaliar e intervir com base nos pilares da evidência científica, em tempo hábil e de maneira eficaz, evitando, assim, a perda da autonomia de comunicação do paciente(1717 Leite L No, França MC Jr, Chun RYS. Esclerose lateral amiotrófica, disartria e alterações de linguagem: tipo de pesquisa e abordagens em diferentes áreas - revisão integrativa da literatura. Rev CEFAC. 2021;23(1):e8220. http://dx.doi.org/10.1590/1982-0216/20212318220.
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).

Destarte, considerando as características específicas da ELA e o impacto negativo na função da fala, gerando prejuízos na comunicação e qualidade de vida dos indivíduos acometidos, justifica-se a relevância de realizar um estudo que sintetize os parâmetros e os tipos de avaliação da disartria, que poderá servir de suporte para as condutas oferecidas a esse público.

OBJETIVO

Identificar estudos a respeito dos parâmetros e dos tipos de avaliação utilizados para avaliar a disartria na ELA.

ESTRATÉGIA DE PESQUISA

Trata-se de um estudo de revisão integrativa da literatura, que é uma ferramenta relevante no campo da saúde, pois sintetiza as pesquisas disponíveis sobre determinada temática e direciona a prática pautada no conhecimento científico(1818 Souza MT, Silva MD, Carvalho R. Revisão integrativa: o que é e como fazer. Einstein. 2010;8(1):102-6. http://dx.doi.org/10.1590/s1679-45082010rw1134. PMid:26761761.
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). Para conduzir esta revisão, buscaram-se artigos que respondessem à seguinte pergunta: “Quais os tipos de avaliação e parâmetros utilizados para avaliar a disartria decorrente da ELA?” Para isso, foram realizadas as seguintes etapas: preparação da pergunta condutora, definição dos descritores, seleção dos critérios de inclusão e exclusão dos artigos, coleta dos artigos, aplicação critérios de elegibilidade, leitura dos títulos e resumos e leitura dos artigos.

As bases consultadas foram: LILACS, SciELO, PubMed, Web of Science, CINAHL, Scopus e Cochrane, usando os descritores “Evaluation AND Dysarthria AND Amyotrophic Lateral Sclerosis”, “Assessment AND Dysarthria AND Amyotrophic Lateral Sclerosis”, “Avaliação AND Disartria AND Esclerose Lateral Amiotrófica”, direcionados conforme a pergunta de pesquisa.

CRITÉRIOS DE SELEÇÃO

Na busca, foram incluídos artigos científicos publicados em inglês, português e espanhol, entre 2015 e 2022, que estivessem disponíveis gratuitamente nas bases de dados. Foram excluídos artigos de revisão de literatura de qualquer tipo, editoriais, cartas ao editor e anais de eventos, assim como estudos nos quais, embora os participantes da pesquisa apresentassem disartria, não tinham ELA.

ANÁLISE DOS DADOS

Após a realização das estratégias de pesquisa e obtenção dos estudos para compor a revisão da literatura, os artigos foram lidos na íntegra e alguns dados foram extraídos e alocados em planilha eletrônica digital. Foram analisados os seguintes dados dos artigos: objetivo, amostra, instrumentos utilizados para avaliar disartria, tipo de análise e de estudo e os principais resultados.

RESULTADOS

Como primeiro resultado da busca em todas as bases, encontrou-se um total de 973 artigos, conforme mostra o Quadro 1.

Quadro 1
Número de artigos encontrados nas bases de dados em função dos descritores utilizados na pesquisa bibliográfica

A seleção inicial dos artigos baseou-se na leitura do título e resumo, a partir da qual, considerando os critérios de inclusão, foram selecionados 45 artigos para leitura do texto completo. Após a leitura completa, restaram 38 artigos que obedeciam ao escopo estabelecido para o trabalho, conforme fluxograma apresentado na Figura 1.

Figura 1
Fluxograma de seleção dos artigos incluídos em revisão integrativa da literatura sobre os tipos de avaliação e instrumentos utilizados para avaliar a disartria decorrente da esclerose lateral amiotrófica

Entre os estudos encontrados, apenas 2 eram da literatura nacional, representando 5,2% da amostra, sendo os outros 36 (94,7%) da literatura internacional: 23 (60,5%) dos Estados Unidos (EUA), 3 (7,8%) do Canadá, 2 (5,2%) da Finlândia, 1 (2,6%) da Itália, 1 (2,6%) da Polônia, 1 de Genebra (2,6%) e 5 realizados em conjunto com os EUA e Canadá (13,1%).

Quanto à abordagem das pesquisas, verificou-se que, das 38 publicações selecionadas, 2 foram qualiquantitativas(1919 Makkonen T, Korpijaakko-Huuhka AM, Ruottinen H, Puhto R, Hollo K, Ylinen A, et al.. Oral motor functions, speech and communication before a definitive diagnosis of amyotrophic lateral sclerosis. J Commun Disord. 2016;61:97-105. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2016.04.002. PMid:27110704.
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,2020 Chiaramonte R, Di Luciano C, Chiaramonte I, Serra A, Bonfiglio M. Multi-disciplinary clinical protocol for the diagnosis of bulbar amyotrophic lateral sclerosis. Acta Otorrinolaringol Esp. 2019 Jan-Fev;70(1):25-31. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2017.12.002. PMid:29699694.
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) e as demais foram quantitativas. A estatística utilizada variou em função de cada estudo, havendo estudos com análise estatística descritiva e inferencial.

O tamanho da amostra total dos estudos foi de 1619 participantes, variando de 10 a 147, com média de 41,02 participantes por estudo. A média de idade dos grupos de estudo foi de 60 anos, sendo que 2 artigos não usaram média de idade e sim faixa de idade(2020 Chiaramonte R, Di Luciano C, Chiaramonte I, Serra A, Bonfiglio M. Multi-disciplinary clinical protocol for the diagnosis of bulbar amyotrophic lateral sclerosis. Acta Otorrinolaringol Esp. 2019 Jan-Fev;70(1):25-31. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2017.12.002. PMid:29699694.
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,2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
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). Com relação ao gênero, houve predomínio de participantes do masculino, com 690, e o feminino com 438. Um estudo não especificou a idade ou o gênero(2222 Stipancic KL, Yunusova Y, Berry JD, Green JR. Minimally detectable change and minimal clinically important difference of a decline in sentence intelligibility and speaking rate for individuals with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Nov;61(11):2757-71. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0366. PMid:30383220.
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).

Com relação ao tipo de estudo, 13 foram longitudinais, 24 transversais e 1 estudo transversal com uma parte da amostra longitudinal(2323 Shellikeri S, Green JR, Kulkarni M, Rong P, Martino R, Zinman L, et al.. Speech movement measures as markers of bulbar disease in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2016;59(5):887-99. http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-15-0238. PMid:27679842.
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).

Para avaliação da disartria na ELA, foram 3 os tipos de avaliação mais utilizados nos estudos pesquisados: avaliação perceptivo-auditiva (31), avaliação acústica (18 estudos) e avaliação do movimento (27 estudos), todas com o intuito de avaliar o grau de inteligibilidade de fala (Quadro 2). Todos os 38 estudos encontrados nas bases de dados utilizaram mais de um tipo de avaliação, variando de 2 a 4.

Quadro 2
Análise dos artigos utilizados na revisão

Os estudos encontrados nas bases de dados, que utilizaram a análise perceptivo-auditiva, obtiveram seus resultados através das medidas de inteligibilidade de fala, consideradas de particular importância no diagnóstico diferencial e quantificação de disartria(2626 Makkonen T, Ruottinen H, Puhto R, Helminen M, Palmio J. Speech deterioration in amyotrophic lateral sclerosis (ALS) after manifestation of bulbar symptoms. Int J Lang Commun Disord. 2018;53(2):385-92. http://dx.doi.org/10.1111/1460-6984.12357. PMid:29159848.
http://dx.doi.org/10.1111/1460-6984.1235...
,4242 Kuruvilla-Dugdale M, Custer C, Heidrick L, Barohn R, Govindarajan R. A phonetic complexity-based approach for intelligibility and articulatory precision testing: a preliminary study on talkers with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Set;61(9):2205-14. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0462. PMid:30208408.
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). A análise da inteligibilidade de fala foi relatada com frequência nos artigos, pois é uma medida da percepção da fala pelo ouvinte. É calculada por meio da porcentagem de palavras transcritas corretamente do número total de palavras produzidas(4242 Kuruvilla-Dugdale M, Custer C, Heidrick L, Barohn R, Govindarajan R. A phonetic complexity-based approach for intelligibility and articulatory precision testing: a preliminary study on talkers with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Set;61(9):2205-14. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0462. PMid:30208408.
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).

A taxa de fala foi uma das medidas utilizadas para avaliar a inteligibilidade de fala e verifica a quantidade de palavras lidas por minuto. O valor de referência é de 150 palavras por minuto e, quando rebaixado, indica comprometimento bulbar e deterioração da fala(2222 Stipancic KL, Yunusova Y, Berry JD, Green JR. Minimally detectable change and minimal clinically important difference of a decline in sentence intelligibility and speaking rate for individuals with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Nov;61(11):2757-71. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0366. PMid:30383220.
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,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
,5353 Kuruvilla-Dugdale M, Mefferd A. Spatiotemporal movement variability in ALS: speaking rate effects on tongue, lower lip, and jaw motor control. J Commun Disord. 2017;67:22-34. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017.05.002. PMid:28528293.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017...
,5555 Wang J, Kothalkar PV, Kim M, Yunusova Y, Campbell TF, Heitzman D, et al.. Predicting intelligible speaking rate in individuals with amyotrophic lateral sclerosis from a small number of speech acoustic and articulatory samples. Workshop Speech Lang Process Assist Technol. 2016;2016:91-7. http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16. PMid:29423454.
http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16...
).

A extensão da frase foi outra medida utilizada para avaliar a inteligibilidade de fala(3030 Allison KM, Yunusova Y, Green JR. Shorter sentence length maximizes intelligibility and speech motor performance in persons with dysarthria due to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2019;28(1):96-107. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-0049. PMid:31072158.
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). É realizada por meio da leitura de frases em ordem crescente de extensão (de 5 a 15 palavras), por meio das quais se calcula o percentual de inteligibilidade de cada frase(3030 Allison KM, Yunusova Y, Green JR. Shorter sentence length maximizes intelligibility and speech motor performance in persons with dysarthria due to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2019;28(1):96-107. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-0049. PMid:31072158.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-...
,4646 Lancheros M, Pernon M, Laganaro M. Is there a continuum between speech and other oromotor tasks? Evidence from motor speech disorders. Aphasiology. 2023;37(5):715-34. http://dx.doi.org/10.1080/02687038.2022.2038367.
http://dx.doi.org/10.1080/02687038.2022....
).

A análise de pausa da fala também foi uma das medidas úteis para descrever o desempenho de fala do indivíduo, a partir da qual podem-se obter informações importantes referentes ao início do comprometimento bulbar e acompanhar o curso da doença(2727 Berry JD, Paganoni S, Carlson K, Burke K, Weber H, Staples P, et al.. Design and results of a smartphone-based digital phenotyping study to quantify ALS progression. Ann Clin Transl Neurol. 2019;6(5):873-81. http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770. PMid:31139685.
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,2929 Yunusova Y, Graham NL, Shellikeri S, Phuong K, Kulkarni M, Rochon E, et al.. Profiling speech and pausing in Amyotrophic Lateral Sclerosis (ALS) and Frontotemporal Dementia (FTD). PLoS One. 2016;11(1):e0147573. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0147573. PMid:26789001.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,3030 Allison KM, Yunusova Y, Green JR. Shorter sentence length maximizes intelligibility and speech motor performance in persons with dysarthria due to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2019;28(1):96-107. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-0049. PMid:31072158.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-...
,3636 Green JR, Allison KM, Cordella C, Richburg BD, Pattee GL, Berry JD, et al.. Additional evidence for a therapeutic effect of dextromethorphan/quinidine on bulbar motor function in patients with amyotrophic lateral sclerosis: a quantitative speech analysis. Br J Clin Pharmacol. 2018;84(12):2849-56. http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745. PMid:30152872.
http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
).

Um número significativo dos estudos utilizou a análise acústica para avaliação da disartria na ELA(2020 Chiaramonte R, Di Luciano C, Chiaramonte I, Serra A, Bonfiglio M. Multi-disciplinary clinical protocol for the diagnosis of bulbar amyotrophic lateral sclerosis. Acta Otorrinolaringol Esp. 2019 Jan-Fev;70(1):25-31. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2017.12.002. PMid:29699694.
http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2017....
,2525 Wang J, Kothalkar PV, Kim M, Bandini A, Cao B, Yunusova Y, et al.. Automatic prediction of intelligible speaking rate for individuals with ALS from speech acoustic and articulatory samples. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):669-79. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1508499. PMid:30409057.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....
,3636 Green JR, Allison KM, Cordella C, Richburg BD, Pattee GL, Berry JD, et al.. Additional evidence for a therapeutic effect of dextromethorphan/quinidine on bulbar motor function in patients with amyotrophic lateral sclerosis: a quantitative speech analysis. Br J Clin Pharmacol. 2018;84(12):2849-56. http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745. PMid:30152872.
http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4141 Tanchip C, Guarin DL, McKinlay S, Barnett C, Kalra S, Genge A, et al.. Validating automatic diadochokinesis analysis methods across dysarthria severity and syllable task in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2022;65(3):940-53. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00503. PMid:35171700.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,4343 Shellikeri S, Marzouqah R, Brooks BR, Zinman L, Green JR, Yunusova Y. Psychometric properties of rapid word-based rate measures in the assessment of bulbar amyotrophic lateral sclerosis: comparisons with syllable-based rate tasks. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(11):4178-91. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00038. PMid:34699273.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...

44 Lee J, Dickey E, Simmons Z. Vowel-specific intelligibility and acoustic patterns in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(1):34-59. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0357. PMid:30950759.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...

45 Searl J, Knollhoff S, Barohn RJ. Lingual-alveolar contact pressure during speech in amyotrophic lateral sclerosis: preliminary findings. J Speech Lang Hear Res. 2017;60(4):810-25. http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-16-0107. PMid:28335033.
http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-1...

46 Lancheros M, Pernon M, Laganaro M. Is there a continuum between speech and other oromotor tasks? Evidence from motor speech disorders. Aphasiology. 2023;37(5):715-34. http://dx.doi.org/10.1080/02687038.2022.2038367.
http://dx.doi.org/10.1080/02687038.2022....
-4747 Bandini A, Green JR, Wang J, Campbell TF, Zinman L, Yunusova Y. Kinematic features of jaw and lips distinguish symptomatic from presymptomatic stages of bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018;61(5):1118-29. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0262. PMid:29800359.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
,5353 Kuruvilla-Dugdale M, Mefferd A. Spatiotemporal movement variability in ALS: speaking rate effects on tongue, lower lip, and jaw motor control. J Commun Disord. 2017;67:22-34. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017.05.002. PMid:28528293.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017...
,5555 Wang J, Kothalkar PV, Kim M, Yunusova Y, Campbell TF, Heitzman D, et al.. Predicting intelligible speaking rate in individuals with amyotrophic lateral sclerosis from a small number of speech acoustic and articulatory samples. Workshop Speech Lang Process Assist Technol. 2016;2016:91-7. http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16. PMid:29423454.
http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16...
). A análise acústica é um método objetivo, que, por meio do processamento de sinais e algoritmos, é capaz de obter o traçado do formato da onda sonora, medidas de perturbação, como jitter e shimmer e relação harmônico-ruído, como também analisar a frequência fundamental, permitindo descrever quase completamente a voz humana, auxiliando na compreensão de vozes normais e patológicas(2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....
,3232 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Zinman L, Pattee GL, Berry JD, et al.. Predicting speech intelligibility decline in amyotrophic lateral sclerosis based on the deterioration of individual speech subsystems. PLoS One. 2016;11(5):e0154971. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0154971. PMid:27148967.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,5555 Wang J, Kothalkar PV, Kim M, Yunusova Y, Campbell TF, Heitzman D, et al.. Predicting intelligible speaking rate in individuals with amyotrophic lateral sclerosis from a small number of speech acoustic and articulatory samples. Workshop Speech Lang Process Assist Technol. 2016;2016:91-7. http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16. PMid:29423454.
http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16...
).

Além dos parâmetros descritos, a análise acústica, na avaliação da disartria na ELA, permitiu descrição do voice onset time e formantes das vogais, frequência fundamental e variabilidade temporal ciclo a ciclo(3131 Lee J, Littlejohn MA, Simmons Z. Acoustic and tongue kinematic vowel space in speakers with and without dysarthria. Int J Speech Lang Pathol. 2017;19(2):195-204. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2016.1193899. PMid:27336197.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2016....
,3232 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Zinman L, Pattee GL, Berry JD, et al.. Predicting speech intelligibility decline in amyotrophic lateral sclerosis based on the deterioration of individual speech subsystems. PLoS One. 2016;11(5):e0154971. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0154971. PMid:27148967.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,4444 Lee J, Dickey E, Simmons Z. Vowel-specific intelligibility and acoustic patterns in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(1):34-59. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0357. PMid:30950759.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,5353 Kuruvilla-Dugdale M, Mefferd A. Spatiotemporal movement variability in ALS: speaking rate effects on tongue, lower lip, and jaw motor control. J Commun Disord. 2017;67:22-34. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017.05.002. PMid:28528293.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017...
).

Uma das possibilidades de análise de movimento é por meio da articulografia, na qual os movimentos orofaciais são registrados através de um articulógrafo eletromagnético 3D(2424 Rong P, Green JR. Predicting speech intelligibility based on spatial tongue-jaw coupling in persons with amyotrophic lateral sclerosis: the impact of tongue weakness and jaw adaptation. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(8S):3085-103. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-CSMC7-18-0116. PMid:31465706.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-C...
,3333 Kuruvilla-Dugdale M, Chuquilin-Arista M. An investigation of clear speech effects on articulatory kinematics in talkers with ALS. Clin Linguist Phon. 2017;31(10):725-42. http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017.1318173. PMid:28494172.
http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017....
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4444 Lee J, Dickey E, Simmons Z. Vowel-specific intelligibility and acoustic patterns in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(1):34-59. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0357. PMid:30950759.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
). Os sensores de captação de movimento são fixados em regiões estratégicas, como lábios, língua e mandíbula e, geralmente, um é fixado na testa para criar um sistema de coordenadas e expressar o movimento de cada um dos outros sensores(2424 Rong P, Green JR. Predicting speech intelligibility based on spatial tongue-jaw coupling in persons with amyotrophic lateral sclerosis: the impact of tongue weakness and jaw adaptation. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(8S):3085-103. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-CSMC7-18-0116. PMid:31465706.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-C...
,3333 Kuruvilla-Dugdale M, Chuquilin-Arista M. An investigation of clear speech effects on articulatory kinematics in talkers with ALS. Clin Linguist Phon. 2017;31(10):725-42. http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017.1318173. PMid:28494172.
http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017....
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4444 Lee J, Dickey E, Simmons Z. Vowel-specific intelligibility and acoustic patterns in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(1):34-59. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0357. PMid:30950759.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
).

Para a análise de movimento, uma das medidas utilizadas foi a taxa de movimentos articulatórios da língua, lábio inferior e mandíbula(3333 Kuruvilla-Dugdale M, Chuquilin-Arista M. An investigation of clear speech effects on articulatory kinematics in talkers with ALS. Clin Linguist Phon. 2017;31(10):725-42. http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017.1318173. PMid:28494172.
http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017....
,4747 Bandini A, Green JR, Wang J, Campbell TF, Zinman L, Yunusova Y. Kinematic features of jaw and lips distinguish symptomatic from presymptomatic stages of bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018;61(5):1118-29. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0262. PMid:29800359.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
). A outra medida foi a diadococinesia, que avalia o planejamento motor da fala, detecta déficits oromotores, inclusive leves, que ocorrem devido à disfunção bulbar(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4141 Tanchip C, Guarin DL, McKinlay S, Barnett C, Kalra S, Genge A, et al.. Validating automatic diadochokinesis analysis methods across dysarthria severity and syllable task in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2022;65(3):940-53. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00503. PMid:35171700.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,4343 Shellikeri S, Marzouqah R, Brooks BR, Zinman L, Green JR, Yunusova Y. Psychometric properties of rapid word-based rate measures in the assessment of bulbar amyotrophic lateral sclerosis: comparisons with syllable-based rate tasks. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(11):4178-91. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00038. PMid:34699273.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
). É realizada por meio da emissão das sílabas /pa/, /ta/, /ka/(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
). A Taxa de Movimentos Alternados (Alternating Motion Rate - AMR) também foi utilizada nos estudos(2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....
,3232 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Zinman L, Pattee GL, Berry JD, et al.. Predicting speech intelligibility decline in amyotrophic lateral sclerosis based on the deterioration of individual speech subsystems. PLoS One. 2016;11(5):e0154971. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0154971. PMid:27148967.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,4040 Eshghi M, Stipancic KL, Mefferd A, Rong P, Berry JD, Yunusova Y, et al.. Assessing oromotor capacity in ALS: the effect of a fixed-target task on lip biomechanics. Front Neurol. 2019;10:1288. http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.01288. PMid:31866935.
http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.012...
). É um procedimento em que o paciente produz uma sílaba o mais rápido possível, numa única respiração(2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....
,3232 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Zinman L, Pattee GL, Berry JD, et al.. Predicting speech intelligibility decline in amyotrophic lateral sclerosis based on the deterioration of individual speech subsystems. PLoS One. 2016;11(5):e0154971. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0154971. PMid:27148967.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,4040 Eshghi M, Stipancic KL, Mefferd A, Rong P, Berry JD, Yunusova Y, et al.. Assessing oromotor capacity in ALS: the effect of a fixed-target task on lip biomechanics. Front Neurol. 2019;10:1288. http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.01288. PMid:31866935.
http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.012...
). A Figura 2 sintetiza as principais medidas utilizadas na avaliação da disartria na ELA, discutidas nos estudos desta revisão.

Figura 2
Esquema demonstrativo das principais medidas utilizadas na avaliação da disartria na esclerose lateral amiotrófica

Além das avaliações supracitadas, as pesquisas utilizaram a Amyotrophic Lateral Sclerosis Functional Rating Scale - Revised (ALSFRS-R), que foi correlacionada com os resultados das análises perceptivo-auditiva, do movimento e acústica(2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....

22 Stipancic KL, Yunusova Y, Berry JD, Green JR. Minimally detectable change and minimal clinically important difference of a decline in sentence intelligibility and speaking rate for individuals with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Nov;61(11):2757-71. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0366. PMid:30383220.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
-2323 Shellikeri S, Green JR, Kulkarni M, Rong P, Martino R, Zinman L, et al.. Speech movement measures as markers of bulbar disease in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2016;59(5):887-99. http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-15-0238. PMid:27679842.
http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-1...
,2727 Berry JD, Paganoni S, Carlson K, Burke K, Weber H, Staples P, et al.. Design and results of a smartphone-based digital phenotyping study to quantify ALS progression. Ann Clin Transl Neurol. 2019;6(5):873-81. http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770. PMid:31139685.
http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770...
,3838 Leite L No, França MC Jr, Chun RYS. Inteligibilidade de fala em pessoas com Esclerose Lateral Amiotrófica (ELA). CoDAS. 2021;33(1):e20190214. http://dx.doi.org/10.1590/2317-1782/20202019214. PMid:33533830.
http://dx.doi.org/10.1590/2317-1782/2020...

39 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
-4040 Eshghi M, Stipancic KL, Mefferd A, Rong P, Berry JD, Yunusova Y, et al.. Assessing oromotor capacity in ALS: the effect of a fixed-target task on lip biomechanics. Front Neurol. 2019;10:1288. http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.01288. PMid:31866935.
http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.012...
,4747 Bandini A, Green JR, Wang J, Campbell TF, Zinman L, Yunusova Y. Kinematic features of jaw and lips distinguish symptomatic from presymptomatic stages of bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018;61(5):1118-29. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0262. PMid:29800359.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
). A ALSFRS-R é um questionário composto por 12 questões que abrangem o domínio bulbar, a coordenação motora dos músculos menores e maiores e a função respiratória(2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....

22 Stipancic KL, Yunusova Y, Berry JD, Green JR. Minimally detectable change and minimal clinically important difference of a decline in sentence intelligibility and speaking rate for individuals with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Nov;61(11):2757-71. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0366. PMid:30383220.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
-2323 Shellikeri S, Green JR, Kulkarni M, Rong P, Martino R, Zinman L, et al.. Speech movement measures as markers of bulbar disease in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2016;59(5):887-99. http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-15-0238. PMid:27679842.
http://dx.doi.org/10.1044/2016_JSLHR-S-1...
,2727 Berry JD, Paganoni S, Carlson K, Burke K, Weber H, Staples P, et al.. Design and results of a smartphone-based digital phenotyping study to quantify ALS progression. Ann Clin Transl Neurol. 2019;6(5):873-81. http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770. PMid:31139685.
http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770...
,3838 Leite L No, França MC Jr, Chun RYS. Inteligibilidade de fala em pessoas com Esclerose Lateral Amiotrófica (ELA). CoDAS. 2021;33(1):e20190214. http://dx.doi.org/10.1590/2317-1782/20202019214. PMid:33533830.
http://dx.doi.org/10.1590/2317-1782/2020...

39 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
-4040 Eshghi M, Stipancic KL, Mefferd A, Rong P, Berry JD, Yunusova Y, et al.. Assessing oromotor capacity in ALS: the effect of a fixed-target task on lip biomechanics. Front Neurol. 2019;10:1288. http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.01288. PMid:31866935.
http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.012...
,4747 Bandini A, Green JR, Wang J, Campbell TF, Zinman L, Yunusova Y. Kinematic features of jaw and lips distinguish symptomatic from presymptomatic stages of bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018;61(5):1118-29. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0262. PMid:29800359.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
).

Os estudos que analisaram a taxa de movimentos articulatórios da língua, lábio inferior e mandíbula concluíram que, nos indivíduos com disartria severa, quando a taxa de movimento articulatório e o espaço articulatório da língua diminuem, o lábio inferior e a mandíbula aumentam seus movimentos, pois a mandíbula tenta compensar a redução do movimento da língua para manter uma fala inteligível(3333 Kuruvilla-Dugdale M, Chuquilin-Arista M. An investigation of clear speech effects on articulatory kinematics in talkers with ALS. Clin Linguist Phon. 2017;31(10):725-42. http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017.1318173. PMid:28494172.
http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017....
,4747 Bandini A, Green JR, Wang J, Campbell TF, Zinman L, Yunusova Y. Kinematic features of jaw and lips distinguish symptomatic from presymptomatic stages of bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018;61(5):1118-29. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0262. PMid:29800359.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
,5353 Kuruvilla-Dugdale M, Mefferd A. Spatiotemporal movement variability in ALS: speaking rate effects on tongue, lower lip, and jaw motor control. J Commun Disord. 2017;67:22-34. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017.05.002. PMid:28528293.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017...
).

A diadococinesia mostrou-se um indicador sensível de declínio bulbar inicial e a a taxa de movimentos alternados permite uma avaliação multifacetada da capacidade motora, pois envolve o sistema neuromotor nos domínios espacial e temporal(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4141 Tanchip C, Guarin DL, McKinlay S, Barnett C, Kalra S, Genge A, et al.. Validating automatic diadochokinesis analysis methods across dysarthria severity and syllable task in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2022;65(3):940-53. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00503. PMid:35171700.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,4343 Shellikeri S, Marzouqah R, Brooks BR, Zinman L, Green JR, Yunusova Y. Psychometric properties of rapid word-based rate measures in the assessment of bulbar amyotrophic lateral sclerosis: comparisons with syllable-based rate tasks. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(11):4178-91. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00038. PMid:34699273.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
). Os pacientes tiveram a capacidade reduzida para fazer os ajustes articulatórios, pois apresentaram déficits neurológicos subjacentes(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4141 Tanchip C, Guarin DL, McKinlay S, Barnett C, Kalra S, Genge A, et al.. Validating automatic diadochokinesis analysis methods across dysarthria severity and syllable task in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2022;65(3):940-53. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00503. PMid:35171700.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,4343 Shellikeri S, Marzouqah R, Brooks BR, Zinman L, Green JR, Yunusova Y. Psychometric properties of rapid word-based rate measures in the assessment of bulbar amyotrophic lateral sclerosis: comparisons with syllable-based rate tasks. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(11):4178-91. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00038. PMid:34699273.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
).

Os parâmetros da inteligibilidade e taxa de fala são importantes para determinar o grau de comprometimento da fala. As medidas quantitativas dos subsistemas da fala capturaram que a disfunção articulatória e fonatória foram afetadas antes da presença de déficits de inteligibilidade da fala e da redução substancial da taxa de fala(2626 Makkonen T, Ruottinen H, Puhto R, Helminen M, Palmio J. Speech deterioration in amyotrophic lateral sclerosis (ALS) after manifestation of bulbar symptoms. Int J Lang Commun Disord. 2018;53(2):385-92. http://dx.doi.org/10.1111/1460-6984.12357. PMid:29159848.
http://dx.doi.org/10.1111/1460-6984.1235...
,2929 Yunusova Y, Graham NL, Shellikeri S, Phuong K, Kulkarni M, Rochon E, et al.. Profiling speech and pausing in Amyotrophic Lateral Sclerosis (ALS) and Frontotemporal Dementia (FTD). PLoS One. 2016;11(1):e0147573. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0147573. PMid:26789001.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,3131 Lee J, Littlejohn MA, Simmons Z. Acoustic and tongue kinematic vowel space in speakers with and without dysarthria. Int J Speech Lang Pathol. 2017;19(2):195-204. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2016.1193899. PMid:27336197.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2016....
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4242 Kuruvilla-Dugdale M, Custer C, Heidrick L, Barohn R, Govindarajan R. A phonetic complexity-based approach for intelligibility and articulatory precision testing: a preliminary study on talkers with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Set;61(9):2205-14. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0462. PMid:30208408.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4444 Lee J, Dickey E, Simmons Z. Vowel-specific intelligibility and acoustic patterns in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(1):34-59. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0357. PMid:30950759.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,5555 Wang J, Kothalkar PV, Kim M, Yunusova Y, Campbell TF, Heitzman D, et al.. Predicting intelligible speaking rate in individuals with amyotrophic lateral sclerosis from a small number of speech acoustic and articulatory samples. Workshop Speech Lang Process Assist Technol. 2016;2016:91-7. http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16. PMid:29423454.
http://dx.doi.org/10.21437/SLPAT.2016-16...
). A diminuição da taxa de fala em 120 palavras por minuto marca o início do declínio da inteligibilidade na comunicação oral(4848 Stipancic KL, Palmer KM, Rowe HP, Yunusova Y, Berry JD, Green JR. “You Say Severe, I Say Mild”: toward an empirical classification of dysarthria severity. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(12):4718-35. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00197. PMid:34762814.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
).

As deficiências articulatórias, incluindo velocidade reduzida de movimento dos lábios e mandíbula e taxa reduzida de diadococinesia, bem como deficiências fonatórias e a faixa reduzida de frequência fundamental, serviram como indicadores sensíveis do declínio bulbar precoce(2424 Rong P, Green JR. Predicting speech intelligibility based on spatial tongue-jaw coupling in persons with amyotrophic lateral sclerosis: the impact of tongue weakness and jaw adaptation. J Speech Lang Hear Res. 2019;62(8S):3085-103. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-CSMC7-18-0116. PMid:31465706.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-C...
,2828 Pawlukowska W, Baumert B, Gołąb-Janowska M, Meller A, Machowska-Sempruch K, Wełnicka A, et al.. Comparative assessment and monitoring of deterioration of articulatory organs using subjective and objective tools among patients with amyotrophic lateral sclerosis. BMC Neurol. 2019;19(1):241. http://dx.doi.org/10.1186/s12883-019-1484-2. PMid:31629403.
http://dx.doi.org/10.1186/s12883-019-148...
,3333 Kuruvilla-Dugdale M, Chuquilin-Arista M. An investigation of clear speech effects on articulatory kinematics in talkers with ALS. Clin Linguist Phon. 2017;31(10):725-42. http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017.1318173. PMid:28494172.
http://dx.doi.org/10.1080/02699206.2017....
,3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,3737 Lee J, Rodriguez E, Mefferd A. Direction-specific jaw dysfunction and its impact on tongue movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020 Fev;63(2):499-508. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00174. PMid:32074462.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,3939 Rong P, Yunusova Y, Wang J, Green JR. Predicting early bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis: a speech subsystem approach. Behav Neurol. 2015;2015:183027. http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027. PMid:26136624.
http://dx.doi.org/10.1155/2015/183027...
,4040 Eshghi M, Stipancic KL, Mefferd A, Rong P, Berry JD, Yunusova Y, et al.. Assessing oromotor capacity in ALS: the effect of a fixed-target task on lip biomechanics. Front Neurol. 2019;10:1288. http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.01288. PMid:31866935.
http://dx.doi.org/10.3389/fneur.2019.012...
,4747 Bandini A, Green JR, Wang J, Campbell TF, Zinman L, Yunusova Y. Kinematic features of jaw and lips distinguish symptomatic from presymptomatic stages of bulbar decline in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018;61(5):1118-29. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0262. PMid:29800359.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,4949 Lee J, Bell M. Articulatory range of movement in individuals with dysarthria secondary to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(3):996-1009. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-0064. PMid:29800071.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-17-...
,5252 Lee J, Bell M, Simmons Z. Articulatory kinematic characteristics across the dysarthria severity spectrum in individuals with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2018;27(1):258-69. http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-0230. PMid:29209698.
http://dx.doi.org/10.1044/2017_AJSLP-16-...
).

Os estudos mostraram, ainda, que houve interferência da extensão da sentença. A inteligibilidade de fala diminuiu significativamente em sentenças mais longas para os falantes com sintomas de disartria mais graves(2222 Stipancic KL, Yunusova Y, Berry JD, Green JR. Minimally detectable change and minimal clinically important difference of a decline in sentence intelligibility and speaking rate for individuals with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2018 Nov;61(11):2757-71. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-17-0366. PMid:30383220.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-1...
,3030 Allison KM, Yunusova Y, Green JR. Shorter sentence length maximizes intelligibility and speech motor performance in persons with dysarthria due to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2019;28(1):96-107. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-0049. PMid:31072158.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-...
,4646 Lancheros M, Pernon M, Laganaro M. Is there a continuum between speech and other oromotor tasks? Evidence from motor speech disorders. Aphasiology. 2023;37(5):715-34. http://dx.doi.org/10.1080/02687038.2022.2038367.
http://dx.doi.org/10.1080/02687038.2022....
). Já os falantes com disartria de leve a moderada mostraram declínios significativos na taxa de fala e na pausa durante a fala(2727 Berry JD, Paganoni S, Carlson K, Burke K, Weber H, Staples P, et al.. Design and results of a smartphone-based digital phenotyping study to quantify ALS progression. Ann Clin Transl Neurol. 2019;6(5):873-81. http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770. PMid:31139685.
http://dx.doi.org/10.1002/acn3.770...
,2929 Yunusova Y, Graham NL, Shellikeri S, Phuong K, Kulkarni M, Rochon E, et al.. Profiling speech and pausing in Amyotrophic Lateral Sclerosis (ALS) and Frontotemporal Dementia (FTD). PLoS One. 2016;11(1):e0147573. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0147573. PMid:26789001.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,3030 Allison KM, Yunusova Y, Green JR. Shorter sentence length maximizes intelligibility and speech motor performance in persons with dysarthria due to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2019;28(1):96-107. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-0049. PMid:31072158.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-...
,3636 Green JR, Allison KM, Cordella C, Richburg BD, Pattee GL, Berry JD, et al.. Additional evidence for a therapeutic effect of dextromethorphan/quinidine on bulbar motor function in patients with amyotrophic lateral sclerosis: a quantitative speech analysis. Br J Clin Pharmacol. 2018;84(12):2849-56. http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745. PMid:30152872.
http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745...
,5050 Allison KM, Yunusova Y, Campbell TF, Wang J, Berry JD, Green JR. The diagnostic utility of patient-report and speech-language pathologists’ ratings for detecting the early onset of bulbar symptoms due to ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2017;18(5-6):358-66. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017.1303515. PMid:28355886.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2017....
).

Os estudos que utilizaram a análise obtida por programas automatizados, que estimam algoritmicamente a taxa de fala e a análise de pausas, detectaram que quanto mais avançado o grau da disartria, maiores são as pausas que o locutor faz, interferindo diretamente na inteligibilidade de fala(2929 Yunusova Y, Graham NL, Shellikeri S, Phuong K, Kulkarni M, Rochon E, et al.. Profiling speech and pausing in Amyotrophic Lateral Sclerosis (ALS) and Frontotemporal Dementia (FTD). PLoS One. 2016;11(1):e0147573. http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0147573. PMid:26789001.
http://dx.doi.org/10.1371/journal.pone.0...
,3636 Green JR, Allison KM, Cordella C, Richburg BD, Pattee GL, Berry JD, et al.. Additional evidence for a therapeutic effect of dextromethorphan/quinidine on bulbar motor function in patients with amyotrophic lateral sclerosis: a quantitative speech analysis. Br J Clin Pharmacol. 2018;84(12):2849-56. http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745. PMid:30152872.
http://dx.doi.org/10.1111/bcp.13745...
,4141 Tanchip C, Guarin DL, McKinlay S, Barnett C, Kalra S, Genge A, et al.. Validating automatic diadochokinesis analysis methods across dysarthria severity and syllable task in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2022;65(3):940-53. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00503. PMid:35171700.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,5656 Kim D, Kuruvilla-Dugdale M, de Riesthal M, Jones R, Bagnato F, Mefferd A. Articulatory correlates of stress pattern disturbances in talkers with dysarthria. J Speech Lang Hear Res. 2021 Jun;64(6S):2287-300. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-20-00299. PMid:33984259.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-20-...
).

A avaliação acústica, por sua vez, revelou que diversas alterações nos parâmetros avaliados possibilitaram a identificação e acompanhamento da evolução da disartria na ELA(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,4343 Shellikeri S, Marzouqah R, Brooks BR, Zinman L, Green JR, Yunusova Y. Psychometric properties of rapid word-based rate measures in the assessment of bulbar amyotrophic lateral sclerosis: comparisons with syllable-based rate tasks. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(11):4178-91. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00038. PMid:34699273.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
,5353 Kuruvilla-Dugdale M, Mefferd A. Spatiotemporal movement variability in ALS: speaking rate effects on tongue, lower lip, and jaw motor control. J Commun Disord. 2017;67:22-34. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017.05.002. PMid:28528293.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017...
,5454 Eshghi M, Connaghan KP, Gutz SE, Berry JD, Yunusova Y, Green JR. Co-occurrence of hypernasality and voice impairment in amyotrophic lateral sclerosis: acoustic quantification. J Speech Lang Hear Res. 2021;64(12):4772-83. http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-00123. PMid:34714698.
http://dx.doi.org/10.1044/2021_JSLHR-21-...
).

Por fim, quando correlacionadas característica temporais da análise acústica (variabilidade temporal ciclo a ciclo) com análise de movimento (taxa de movimentos alternados e frequência do movimento) surgiram resultados com maior precisão diagnóstica(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
,5353 Kuruvilla-Dugdale M, Mefferd A. Spatiotemporal movement variability in ALS: speaking rate effects on tongue, lower lip, and jaw motor control. J Commun Disord. 2017;67:22-34. http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017.05.002. PMid:28528293.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jcomdis.2017...
). Entre todas as medidas de diadococinesia acústica e cinemática, a variabilidade temporal ciclo a ciclo apresentou a maior precisão diagnóstica, com sensibilidade de 80% e especificidade de 94%, para diferenciar indivíduos com ELA de indivíduos-controle saudáveis, sugerindo que os déficits de controle temporal, podem ser sinais bulbares iniciais subclínicos na ELA(3434 Rong P. Automated acoustic analysis of oral diadochokinesis to assess bulbar motor involvement in amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 2020;63(1):59-73. http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-00178. PMid:31940257.
http://dx.doi.org/10.1044/2019_JSLHR-19-...
).

DISCUSSÃO

A avaliação no processo de diagnóstico da disartria em decorrência da ELA é um procedimento de extrema relevância, pois, a partir do resultado, dar-se-á início às possíveis intervenções e monitoramento da evolução da doença. Por isso, este estudo buscou identificar, por meio de uma revisão integrativa, os tipos de avaliação e os parâmetros utilizados.

A maior parte dos estudos foi do tipo quantitativo. Nos tipos de avaliação utilizados, prevalecem medidas objetivas, o que está em consonância com a literatura da área, pois a análise quantitativa visa enumerar e medir eventos de forma objetiva e precisa(5757 Proetti S. As pesquisas qualitativa e quantitativa como métodos de investigação científica: um estudo comparativo e objetivo. Rev Lumen. 2017;2(4):1-23.).

Observou-se que grande parte dos estudos teve um número reduzido de participantes, variando de 10 a 147 pessoas. Tal fato deve-se às características da ELA, pois os pacientes, por apresentarem uma vulnerabilidade significativa, têm dificuldade em participar das pesquisas. Como referido em um estudo(1717 Leite L No, França MC Jr, Chun RYS. Esclerose lateral amiotrófica, disartria e alterações de linguagem: tipo de pesquisa e abordagens em diferentes áreas - revisão integrativa da literatura. Rev CEFAC. 2021;23(1):e8220. http://dx.doi.org/10.1590/1982-0216/20212318220.
http://dx.doi.org/10.1590/1982-0216/2021...
), há também um tempo de sobrevida limitado que pode interferir na participação.

A média de idade dos participantes foi de 60 anos, dado confirmado pela literatura, que mostra que a idade do diagnóstico e dos primeiros sintomas é de 58 a 60 anos(5858 Talbott EO, Malek AM, Lacomis D. The epidemiology of amyotrophic lateral sclerosis. Handb Clin Neurol. 2016;138:225-38. http://dx.doi.org/10.1016/B978-0-12-802973-2.00013-6. PMid:27637961.
http://dx.doi.org/10.1016/B978-0-12-8029...
,5959 Palermo S, Lima JMB, Alvarenga RP. Epidemiologia da esclerose lateral amiotrófica - Europa/América do Norte/América do Sul/Ásia. Discrepâncias e similaridades. Revisão sistemática da literatura. Rev Bras Neurol. 2009;45(2):5-10.). Quanto ao gênero, o masculino foi mais atingido (56,4%), o que se coaduna com os achados de outros estudos(11 Brown RH, Al-Chalabi A. Amyotrophic lateral sclerosis. N Engl J Med. 2017;377(2):162-72. http://dx.doi.org/10.1056/NEJMra1603471. PMid:28700839.
http://dx.doi.org/10.1056/NEJMra1603471...
).

A pesquisa identificou que a avaliação perceptivo-auditiva, a avaliação acústica e a avaliação do movimento, todas com o intuito de avaliar o grau de inteligibilidade de fala, foram os principais tipos de avaliação. Elas geram medidas que, quando correlacionadas entre si ou com outros instrumentos, fornecem informações relevantes sobre a existência ou não da disartria na ELA. Tais achados também são relatados na literatura da área. Autores(6060 Spencer KA, Brown KA. Dysarthria following stroke. Semin Speech Lang. 2018;39(1):15-24. http://dx.doi.org/10.1055/s-0037-1608852. PMid:29359302.
http://dx.doi.org/10.1055/s-0037-1608852...
) afirmam que uma avaliação de fala é composta por avaliação motora da fala, triagem dos subsistemas da fala, avaliação perceptivo-auditiva e avaliação da inteligibilidade; a maioria desses procedimentos se sobrepõe, pois a disartria, na ELA, afeta todos os subsistemas da fala.

Na análise perceptivo-auditiva, foi avaliada a inteligibilidade e a taxa de fala, porque são medidas fundamentais para avaliar a disartria na ELA. A inteligibilidade de fala é uma medida bastante utilizada clinicamente, pois mostra a funcionalidade da fala ou a limitação; também serve para documentar a eficácia de alguma intervenção(6161 Yorkston KM, Beukelman DR, Hakel M, Dorsey M. Speech intelligibility test for Windows. Lincoln: Communication Disorders Software; 2007.).

A taxa de fala é uma medida que está diretamente relacionada com a inteligibilidade, pois é afetada antes; ela diminui linearmente com a progressão da doença. Isso ocorre devido a uma compensação motora que o paciente com ELA faz para manter a fala inteligível(6262 Ball LJ, Beukelman DR, Pattee GL. Timing of speech deterioration in people with amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2002;10(4):231-5.). Como a inteligibilidade e a taxa de fala reduzidas são consequências quase universais da disartria e também na ELA, é imperativo que os fonoaudiólogos tenham as ferramentas disponíveis para avaliar adequadamente essas características(6060 Spencer KA, Brown KA. Dysarthria following stroke. Semin Speech Lang. 2018;39(1):15-24. http://dx.doi.org/10.1055/s-0037-1608852. PMid:29359302.
http://dx.doi.org/10.1055/s-0037-1608852...
).

A extensão da frase também foi usada como forma de avaliar a inteligibilidade de fala dos pacientes com ELA. Quanto maior a frase, mais ininteligível a fala, pois o paciente necessita realizar mais ajustes motores e compensações para manter a inteligibilidade, acarretando pausas maiores durante a fala, reduzindo a taxa de fala e a precisão da articulação(3030 Allison KM, Yunusova Y, Green JR. Shorter sentence length maximizes intelligibility and speech motor performance in persons with dysarthria due to amyotrophic lateral sclerosis. Am J Speech Lang Pathol. 2019;28(1):96-107. http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-0049. PMid:31072158.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_AJSLP-18-...
).

A análise de pausa da fala mostrou-se uma medida útil para descrever o desempenho da fala do indivíduo. Na ELA, as mudanças desse parâmetro podem oferecer informações importantes para obter um diagnóstico, como o início do comprometimento bulbar, pois, quando a pausa da fala está aumentada significa comprometimento das bases motoras(6363 Connaghan KP, Green JR, Paganoni S, Chan J, Weber H, Collins E, et al. Use of Beiwe smartphone app to identify and track speech decline in amyotrophic lateral sclerosis. Proc Interspeech. 2019:4504-8. http://dx.doi.org/10.21437/Interspeech.2019-3126.
http://dx.doi.org/10.21437/Interspeech.2...
). A correlação da pausa da fala com a inteligibilidade e a taxa de fala é considerada útil para detectar alterações associadas à ELA bulbar(6464 Barnett C, Green JR, Marzouqah R, Stipancic KL, Berry JD, Korngut L, et al.. Reliability and validity of speech & pause measures during passage reading in ALS. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2020 Fev;21(1-2):42-50. http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2019.1697888. PMid:32138555.
http://dx.doi.org/10.1080/21678421.2019....
).

A análise acústica é outro método que apresenta informações sutis por meio de processamento de sinais e algoritmos e possibilitou a identificação e acompanhamento da evolução da disartria na ELA. Ela auxilia na compreensão de vozes normais e patológicas, fornecendo evidências objetivas para avaliação da voz, assim como acompanhamento da evolução e eficácia do tratamento(6565 Shu M, Jiang JJ, Willey M. The effect of moving window on acoustic analysis. J Voice. 2016;30(1):5-9. http://dx.doi.org/10.1016/j.jvoice.2014.11.008. PMid:25998407.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jvoice.2014....
,6666 Araújo SA, Grellet M, Pereira JC, Rosa MO. Normatização de medidas acústicas da voz normal. Rev Bras Otorrinolaringol. 2002;68(4):540-4. http://dx.doi.org/10.1590/S0034-72992002000400014.
http://dx.doi.org/10.1590/S0034-72992002...
). Esse método também auxilia na quantificação dos dados e nas descrições das correlações dos julgamentos perceptivos da qualidade vocal, tipo de disartria e inteligibilidade de fala(6767 Carrillo L, Ortiz KZ. Análise vocal (auditiva e acústica) nas disartrias. Pro Fono. 2007;19(4):381-6. http://dx.doi.org/10.1590/S0104-56872007000400010. PMid:18200388.
http://dx.doi.org/10.1590/S0104-56872007...
,6868 Mou Z, Chen Z, Yang J, Xu L. Acoustic properties of vowel production in Mandarin-speaking patients with post-stroke dysarthria. Sci Rep. 2018;8(1):14188. http://dx.doi.org/10.1038/s41598-018-32429-8. PMid:30242251.
http://dx.doi.org/10.1038/s41598-018-324...
).

A análise dos estudos também mostrou que a frequência fundamental nos pacientes com ELA pode aumentar ou diminuir; evidência similar foi citada em estudo(6969 Kent JF, Kent RD, Rosenbek JC, Weismer G, Martin R, Sufit R, et al.. Quantitative description of the dysarthria in women with amyotrophic lateral sclerosis. J Speech Lang Hear Res. 1992;35:723-33. http://dx.doi.org/10.1044/jshr.3504.723.
http://dx.doi.org/10.1044/jshr.3504.723...
).

A análise do movimento foi avaliada por meio da articulografia eletromagnética, ferramenta que mostra o padrão do movimento e velocidade dos articuladores, principalmente o padrão de velocidade do movimento da língua. Autores(1111 Green JR, Yunusova Y, Kuruvilla MS, Wang J, Pattee GL, Synhorst L, et al.. Bulbar and speech motor assessment in ALS: challenges and future directions. Amyotroph Lateral Scler Frontotemporal Degener. 2013;14(7-8):494-500. http://dx.doi.org/10.3109/21678421.2013.817585. PMid:23898888.
http://dx.doi.org/10.3109/21678421.2013....
) relatam que o padrão do movimento da língua pode ser um parâmetro relevante para detecção precoce do comprometimento bulbar. Esses padrões exprimem informações sobre a gravidade da disartria, porém, a desvantagem da articulografia está na necessidade de um investimento considerável para adquirir um articulógrafo eletromagnético(7070 Rong P, Green JR. Predicting speech intelligibility based on spatial tongue-jaw coupling in persons with amyotrophic lateral sclerosis: the impact of tongue weakness and jaw adaptation. J Speech Lang Hear Res. 2019 Ago;62(8S):3085-103. http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-CSMC7-18-0116. PMid:31465706.
http://dx.doi.org/10.1044/2018_JSLHR-S-C...
).

A avaliação do movimento pela diadococinesia também consegue revelar a integridade neuromuscular. É vantajoso porque não tem custo com aparelhos e não necessita que o paciente tenha uma cognição sem nenhuma alteração(2121 Rong P, Yunusova Y, Richburg B, Green JR. Automatic extraction of abnormal lip movement features from the alternating motion rate task in amyotrophic lateral sclerosis. Int J Speech Lang Pathol. 2018;20(6):610-23. http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018.1485739. PMid:30253671.
http://dx.doi.org/10.1080/17549507.2018....
).

Por fim, a Amyotrophic Lateral Sclerosis Functional Rating Scale - Revised (ALSFRS-R) é uma escala largamente utilizada na avaliação de pacientes com ELA para monitorar a evolução dos sintomas e as possíveis limitações na realização de atividades rotineiras(7171 Guedes K, Pereira C, Pavan K, Valério BCO. Cross-cultural adaptation and validation of als Functional Rating Scale-Revised in Portuguese language. Arq Neuropsiquiatr. 2010;68(1):44-7. http://dx.doi.org/10.1590/S0004-282X2010000100010. PMid:20339651.
http://dx.doi.org/10.1590/S0004-282X2010...
). A escala foi utilizada nos estudos desta pesquisa(7171 Guedes K, Pereira C, Pavan K, Valério BCO. Cross-cultural adaptation and validation of als Functional Rating Scale-Revised in Portuguese language. Arq Neuropsiquiatr. 2010;68(1):44-7. http://dx.doi.org/10.1590/S0004-282X2010000100010. PMid:20339651.
http://dx.doi.org/10.1590/S0004-282X2010...
) para estabelecer correlações com as medidas de avaliação da disartria e a correlação foi positiva.

Nesse sentido, a avaliação da disartria na ELA requer a utilização de diferentes tipos de avaliação e precisa ser realizada por meio da obtenção de medidas de vários parâmetros. A participação do fonoaudiólogo para gerenciar a avaliação e os cuidados prestados em relação à fala é imprescindível, já que a disartria na ELA provoca declínios significativos com implicações devastadoras para o paciente. Além disso, a avaliação fonoaudiológica da disartria pode ser um critério para diagnóstico diferencial. Conforme os resultados, observou-se um número limitado de produções nacionais, o que dificulta obter informações sobre como as avaliações estão sendo realizadas no Brasil.

CONCLUSÃO

A avaliação da disartria na ELA é realizada por meio de vários parâmetros e por diferentes procedimentos de avaliação. Essa variabilidade ocorre devido à necessidade de analisar o funcionamento de todas as bases motoras da fala. A análise perceptivo-auditiva é a mais utilizada na avaliação. Ressalta-se a contribuição de medidas objetivas, como análise acústica e análise de movimento, para estabelecer critérios de avaliação e monitoramento da disartria na ELA.

  • Trabalho realizado no Departamento de Fonoaudiologia, Universidade Federal do Rio Grande do Norte - UFRN - Natal (RN), Brasil.
  • Financiamento: Nada a declarar.

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Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    30 Out 2023
  • Data do Fascículo
    2023

Histórico

  • Recebido
    06 Abr 2023
  • Aceito
    02 Jul 2023
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