Cisto subglótico: uma causa rara de estridor laríngeo

Rodrigues, Ascedio José; Cardoso, Silvia Regina; Cereda, Diamari Caramelo Ricci; Gonçalves, Manoel Ernesto Peçanha

doi:10.1590/S1806-37132012000100019

CARTA AO EDITOR

Cisto subglótico: uma causa rara de estridor laríngeo

Ascedio José Rodrigues^I; Silvia Regina Cardoso^II; Diamari Caramelo Ricci Cereda^III; Manoel Ernesto Peçanha Gonçalves^IV

^IMédico Assistente, Departamento de Pneumologia, Setor de Endoscopia Respiratória, Instituto do Coração, Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo, São Paulo (SP) Brasil

^IIMédica Assistente, Departamento de Endoscopia Respiratória, Instituto da Criança, Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo, São Paulo (SP) Brasil

^IIIMédico Assistente, Departamento de Endoscopia Respiratória, Instituto da Criança, Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo, São Paulo (SP) Brasil

^IVMédico Chefe, Departamento de Endoscopia Respiratória, Instituto da Criança, Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo, São Paulo (SP) Brasil

Ao Editor:

Cistos subglóticos (CSGs) são uma causa rara de obstrução das vias aéreas em crianças, e poucos casos foram relatados.^(1-4) O primeiro foi publicado em 1968, quando Wigger & Tang relataram o caso de um lactente que morreu de obstrução das vias aéreas causada por CSGs.⁽¹⁾ Avanços médicos, maiores taxas de sobrevivência para bebês prematuros e equipamentos diagnósticos melhores aumentaram o número de casos de CSGs relatados nas últimas três décadas, a maioria dos quais ocorreu em lactentes que haviam sido neonatos extremamente prematuros e sofrido desconforto respiratório, tendo sido, portanto, intubados e tratados em UTI neonatal.^(3,5) Os sintomas de cistos laríngeos dependem do tamanho e da localização do cisto e incluem mudança do tom de voz, disfonia, rouquidão, disfagia, estridor laríngeo e dispneia.⁽⁶⁾ É comum o diagnóstico incorreto de laringomalácia, asma, crupe ou outras doenças, pois a doença se manifesta na forma de infecções respiratórias recorrentes, estridor e sibilância. Em casos graves não tratados, pode ocorrer morte.

Recentemente tratamos uma lactente de 16 meses de idade que nascera prematuramente (29 semanas) e, logo após o nascimento, apresentara desconforto respiratório, motivo pelo qual precisou de intubação. A lactente permaneceu intubada durante 30 dias na UTI neonatal de nosso hospital. Não houve episódios de extubação acidental ou de falha da extubação. A lactente foi extubada, apresentou boa evolução e permaneceu no hospital por mais dois meses para que ganhasse peso. Recebeu alta sem queixas respiratórias e permaneceu em acompanhamento pediátrico. Nos primeiros 6 meses de vida, a lactente apresentou coriza, tosse, sibilância e dispneia leve. Foi levada ao pronto-socorro, onde recebeu o diagnóstico de crupe. Foi tratada com prednisolona oral e epinefrina nebulizada. A paciente apresentou melhora parcial dos sintomas e, embora apresentasse estridor leve, recebeu alta hospitalar e passou a receber tratamento domiciliar. O estridor leve persistiu, ocorrendo diariamente até os 8 meses de idade, quando a dispneia e o desconforto respiratório pioraram e foram acompanhados de estridor laríngeo. No mesmo pronto-socorro, a paciente recebeu novo tratamento para crupe e novamente recebeu alta hospitalar para ser tratada em casa. Continuou a apresentar estridor diariamente até os 11 meses de idade, quando apresentou desconforto respiratório grave com dispneia, estridor laríngeo, rouquidão e tosse. Foi internada para tratamento e investigação do estridor e foi submetida a fibrolaringoscopia devido à suspeita de doença congênita da laringe. O procedimento revelou um estreitamento da subglote, e a paciente foi submetida a broncoscopia rígida para confirmação diagnóstica e tratamento da condição. Antes do procedimento, a lactente apresentava estridor bifásico, choro rouco, tosse fraca e dispneia. Apresentava SpO₂ = 95% em ar ambiente. A broncoscopia rígida, realizada sob anestesia geral, revelou uma lesão cística, compatível com CSG, na parede lateral direita. A obstrução estava reduzindo o fluxo aéreo da paciente em 80%. O cisto foi rompido pela passagem do broncoscópio rígido, e a lactente apresentou melhora dos sintomas. Entretanto, 1 mês depois, houve recidiva do estridor e da dispneia. Após a confirmação da recidiva do CSG, realizou-se um segundo procedimento endoscópico: laringoscopia de suspensão e marsupialização com pinça em forma de cálice. Posteriormente, os sintomas resolveram completamente. Até o momento em que este relato foi redigido (6 meses após o último tratamento), não houvera recidivas.

Embora raros, os CSGs podem causar significativa obstrução das vias aéreas, a qual é reversível se diagnosticada precocemente.⁽⁵⁾ Recentemente, o CSG tornou-se um achado mais comum em lactentes previamente intubados. Dos lactentes que apresentam estridor e são submetidos a laringoscopia direta ou broncoscopia, CSGs são diagnosticados em 7%.^(3,4) Além disso, o CSG é um processo relacionado à intubação e é uma causa incomum de estridor em lactentes.⁽⁷⁾ Quando estiverem lidando com bebês prematuros que receberam alta da UTI e que apresentam obstrução das vias aéreas, os médicos devem considerar a hipótese de CSG.⁽³⁾ Em crianças com estridor recorrente, a laringoscopia é o padrão ouro para o diagnóstico de CSGs, pois permite a detecção precoce de doenças da laringe, inclusive de casos raros de cistos. A intubação ainda é o principal meio de suporte ventilatório em neonatos extremamente prematuros e pode induzir trauma subglótico local, que é a explicação lógica para a gênese de CSGs. Descreveu-se a sequência de eventos que se inicia com lesão subglótica e culmina em formação de CSG e acredita-se que envolva dilaceração aguda da mucosa e ulceração, seguidas de necrose, granulação e cicatrização do tecido afetado. Esse processo de cicatrização resulta, em alguns casos, em fibrose subepitelial e metaplasia escamosa, com posterior obstrução de glândulas mucosas e formação de cisto.^(8-10) Dentre os tratamentos para CSG, a marsupialização endoscópica revelou-se o mais eficaz e o que mais reduz o potencial de recidivas. É possível que a aplicação tópica de mitomicina C desempenhe um papel especial no manejo desses cistos, pois pode reduzir as cicatrizes pós-marsupialização e a recidiva do cisto. Outros métodos para o tratamento de CSGs incluem a observação (em casos de cistos bem pequenos) e a punção broncoscópica do cisto. Mesmo quando os CSGs são tratados de maneira apropriada (cirurgicamente ou clinicamente), há recidiva em 19-60% dos casos, especialmente nos primeiros 4 meses após o procedimento inicial.^(2,3,5) Um histórico de intubação, prematuridade e estridor deve levantar a suspeita clínica de CSG.⁽³⁾ Todos os pacientes com estridor recorrente devem ser submetidos a laringoscopia a fim de acelerar o diagnóstico e o tratamento.

1. Wigger HJ, Tang P. Fatal laryngeal obstruction by iatrogenic subglottic cyst. J Pediatr. 1968;72(6):815-20.
2. Lim J, Hellier W, Harcourt J, Leighton S, Albert D. Subglottic cysts: the Great Ormond Street experience. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2003;67(5):461-5.
3. Watson GJ, Malik TH, Khan NA, Sheehan PZ, Rothera MP. Acquired paediatric subglottic cysts: a series from Manchester. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2007;71(4):533-8.
4. Downing GJ, Hayen LK, Kilbride HW. Acquired subglottic cysts in the low-birth-weight infant. Characteristics, treatment, and outcome. Am J Dis Child. 1993;147(9):971-4.
5. Agada FO, Bell J, Knight L. Subglottic cysts in children: a 10-year review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2006;70(8):1485-8.
6. Lee WS, Tsai CS, Lin CH, Lee CC, Hsu HT. Airway obstruction caused by a congenital epiglottic cyst. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2000;53(3):229-33.
7. Steehler MK, Groblewski JC, Milmoe GJ, Harley EH. Management of subglottic cysts with Mitomycin-C-A case series and literature review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2011;75(3):360-3.
8. Gould SJ, Young M. Subglottic ulceration and healing following endotracheal intubation in the neonate: a morphometric study. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1992;101(10):815-20.
9. Hawkins DB. Hyaline membrane disease of the neonate prolonged intubation in management: effects on the larynx. Laryngoscope. 1978;88(2 Pt 1):201-24.
10. Duynstee ML, de Krijger RR, Monnier P, Verwoerd CD, Verwoerd-Verhoef HL. Subglottic stenosis after endolaryngeal intubation in infants and children: result of wound healing processes. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2002;62(1):1-9.

Datas de Publicação

Publicação nesta coleção
06 Mar 2012
Data do Fascículo
Fev 2012

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[1] 1. Wigger HJ, Tang P. Fatal laryngeal obstruction by iatrogenic subglottic cyst. J Pediatr. 1968;72(6):815-20.

[2] 2. Lim J, Hellier W, Harcourt J, Leighton S, Albert D. Subglottic cysts: the Great Ormond Street experience. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2003;67(5):461-5.

[3] 3. Watson GJ, Malik TH, Khan NA, Sheehan PZ, Rothera MP. Acquired paediatric subglottic cysts: a series from Manchester. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2007;71(4):533-8.

[4] 4. Downing GJ, Hayen LK, Kilbride HW. Acquired subglottic cysts in the low-birth-weight infant. Characteristics, treatment, and outcome. Am J Dis Child. 1993;147(9):971-4.

[5] 5. Agada FO, Bell J, Knight L. Subglottic cysts in children: a 10-year review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2006;70(8):1485-8.

[6] 6. Lee WS, Tsai CS, Lin CH, Lee CC, Hsu HT. Airway obstruction caused by a congenital epiglottic cyst. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2000;53(3):229-33.

[7] 7. Steehler MK, Groblewski JC, Milmoe GJ, Harley EH. Management of subglottic cysts with Mitomycin-C-A case series and literature review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2011;75(3):360-3.

[8] 8. Gould SJ, Young M. Subglottic ulceration and healing following endotracheal intubation in the neonate: a morphometric study. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1992;101(10):815-20.

[9] 9. Hawkins DB. Hyaline membrane disease of the neonate prolonged intubation in management: effects on the larynx. Laryngoscope. 1978;88(2 Pt 1):201-24.

[10] 10. Duynstee ML, de Krijger RR, Monnier P, Verwoerd CD, Verwoerd-Verhoef HL. Subglottic stenosis after endolaryngeal intubation in infants and children: result of wound healing processes. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2002;62(1):1-9.