Objetivo: Relatar caso raro de síndrome de compressão orbitária bilateral secundária a hematoma subperiósteo em criança portadora de anemia falciforme. Métodos: Relato de caso de criança aos 08 anos de idade, com anemia falciforme (eletroforese de hemoglobina - SS) e síndrome de compressão orbitária bilateral assimétrica apresentando-se com hematomas extradurais espontâneos, proptose e dor em ambos os olhos. Evoluiu com remissão completa dos sinais e sintomas em 20 dias apenas com tratamento sintomático. São apresentados os exames de imagem da fase aguda e após resolução do quadro clínico. Conclusão: Anemia falciforme deve ser incluída entre as causas de síndrome de compressão orbitária.
Síndrome de compressão orbitária; Anemia falciforme; Exoftalmo