A síndrome de Wyburn-Mason é uma desordem vascular rara, caracterizada por malformações arteriovenosas (MAV) do mesencéfalo e retina. Pode causar sintomas visuais por sua localização e extensão. Hemorragia vítrea, intrarretiniana e glaucoma neovascular já foram descritos. Descreve-se um caso de descolamento regmatogênico de retina em uma paciente com síndrome de Wyburn-Mason. Uma paciente feminina de 27 anos com diagnóstico prévio de síndrome de Wyburn-Mason procurou atendimento com queixa de baixa acuidade visual súbita no olho direito há três meses. Apresentava hemorragia vítrea moderada e descolamento de retina com rotura superior. Foi submetida a vitrectomia posterior com implante intravítreo de óleo de silicone, com reaplicação da retina. Descolamento regmatogênico de retina em paciente com síndrome de Wyburn-Mason não havia sido previamente descrito na literatura. A vitrectomia nesse caso apresentou dificuldades relacionadas ao risco de sangramento intraoperatório, à presença de rotura no polo posterior entre as MAVs e à dificuldade de obtenção de retina livre para fotocoagulação.
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