É relatado o terceiro caso registrado na literatura de diagnóstico em vida de persistência da artéria hipoglossa primitiva, sendo o achado casual, feito durante exploração angiográfica em paciente de 42 anos de idade que sofrerá traumatismo crânio-encefálico. É referida a possibilidade de existência de outros vasos anômalos, assim como da concomitância de tais anomalias com malformações vasculares e aneurismas.