É relatado o caso de uma paciente com três anos de idade portadora de oftalmoplegia completa unilateral e aneurisma da artéria carótida interna, em sua porção intra-cavernosa. A etiologia infecciosa extra-vascular, na vigência de tromboflebite de seio cavernoso, foi considerada. As informações da literatura são discutidas, sendo comentada a infrequência da patologia. A indicação de ligadura da artéria carótida interna, no tratamento desses aneurismas, merece ulterior comprovação.