É relatado um caso de síndrome mielítica aguda por histoplasmose. A paciente apresentou um quadro de paraparesia aguda, com alterações da sensibilidade superficial e profunda em nível de T11-T12, e perda do controle esfinctérico. O exame do LCR revelou bloqueio total, confirmado pela mielografia. A mielografia e a laminectomia mostraram tratar-se de uma paquimeningite no nível considerado, com intensa granulomatose da aracnóide. O exame histopatoló-gico revelou a presença de granulomas por H. capsulatam. A terapêutica pela anfotericina B utilizada por via intrarraquídea e parenteral, não condicionou resultados satisfatórios.