Estudamos um paciente com quadro clínico rebelde, produzido por intoxicação pelo Parathion. Foi observado um fenômeno miotônico transitório, não descrito na literatura revisada. A constatação de cifras de AchE eritrocitária baixas e de colinesterase plasmática normais, indicou que era portador de déficit congênito de AchE, esclarecendo-se a evolução crônica do seu quadro. O fenômeno miotônico associado ao quadro clínico, eletrofisiológico, histológico e bioquímico fazem deste paciente um modelo clínico, de etiologia conhecida, da discutida síndrome de Isaacs.