Anestesia para separação de gêmeos isquiópagos no período neonatal: relato de caso

Anesthetic management for neonatal conjoined twins separation: case report

Anestesia para separación de gemelos isquiópagos en el período neonatal

INFORMAÇÃO CLÍNICA

Anesthetic management for neonatal conjoined twins separation. Case report

Anestesia para separación de gemelos isquiópagos en el período neonatal. Relato de caso

Norma Sueli Pinheiro Módolo TSA^I; Rosa Beatriz Amorim^II; Yara Marcondes Machado Castiglia, TSA^III; Simone A. DiasIV; Valter M.Guasti^IV

^IProfessora Assistente Doutora do CET/SBA da FMB, UNESP

^IIProfessora Assistente do CET/SBA da FMB, UNESP

^IIIProfessora Titular do CET/SBA da FMB, UNESP

^IVME₂ do CET/SBA da FMB, UNESP

^{Endereço para correspondência}

RESUMO

JUSTIFICATIVA E OBJETIVOS: A separação de gêmeos unidos causa grande interesse devido à complexidade da anestesia e cirurgia, à raridade da patologia e às poucas chances de sobrevida. O objetivo desta descrição é o de contribuir para a literatura existente, relatando os desafios encontrados por nossa equipe no atendimento à cirurgia-anestesia de separação de gêmeos isquiópagos.

RELATO DO CASO: Pacientes gêmeos, nascidos a termo, de parto cesariano, pesando juntos 5.100 g, classificados como isquiópagus tetrapus. Duas equipes anestésico-cirúrgicas estavam presentes, sendo o procedimento anestésico esquematizado com aparelho de anestesia, cardioscópio, capnógrafo, oxímetro de pulso, termômetro elétrico, estetoscópio esofágico, todos em dobro. Realizou-se indução anestésica com halotano e fentanil, com os gêmeos em posição lateral e com rotação da cabeça em 45º para facilitar a intubação traqueal. Os recém-nascidos foram mantidos em ventilação controlada manualmente, utilizando o sistema de Rees-Baraka. A anestesia foi mantida com halotano, oxigênio e fentanil. Durante o per-operatório, foram encontrados órgãos abdominais duplos, com exceção do cólon, que era único. As bexigas e os ísquios estavam ligados. Ao final da cirurgia as duas crianças apresentavam-se com sinais vitais estáveis. Os gêmeos permaneceram na Unidade de Terapia Intensiva (UTI) Neonatal por quatro semanas e receberam alta em bom estado geral.

CONCLUSÕES: Ressalta-se a importância do entrosamento da equipe, do estudo retrospectivo multidisciplinar, da monitorização adequada e acurada observação clínica; todos esses fatores contribuíram para a boa evolução e alta dos gêmeos.

Unitermos: ANESTESIA, Pediátrica; CIRURGIA, Pediátrica: separação de gêmeos isquiópagos

SUMMARY

BACKGROUND AND OBJECTIVES: The separation of conjoined twins has always raised considerable interest because of surgical and anesthetic complexity, pathology rarity and few survival chances. The goal of this description was to contribute to existing literature by reporting the challenges faced by our team during an anesthetic-surgical procedure for ischiopagus twins separation.

CASE REPORT: Term conjoined twins, born from Cesarean section, weighing together 5100 g, who were classified as ischiopagus tetrapus. Two anesthetic-surgical teams were present and the anesthetic procedure was programmed using two units of each device: anesthesia machine, cardioscope, capnograph, pulse oximetry, electric thermometer and esophageal stethoscope. Halothane and fentanyl were used for anesthesia induction, with the twins in the lateral position and 45º head rotation to allow tracheal intubation. Ventilation was manually controlled using Rees-Baraka systems. Anesthesia was also maintained with halothane, fentanyl and oxygen. Double abdominal organs were found during surgery, except for the single colon. Bladders and ischia were joined. At surgery completion, twins had stable vital signs. They remained in Neonatal Intensive Care Unit for four weeks and were discharged in good general conditions.

CONCLUSIONS: The importance of the team’s "meshing of gears", multidisciplinary retrospective studies, adequate and careful monitoring and good clinical observation is emphasized. All those factors contributed for twins’ good evolution.

Key Words: ANESTHESIA, Pediatric; SURGERY, Pediatric: separation of isquiopagus twins

RESUMEN

JUSTIFICATIVA Y OBJETIVOS: La separación de gemelos unidos causa gran interés debido a la complexidad de la anestesia y cirugía, a la raridad de la patología y a las pocas chances de sobrevida. El objetivo de esta descripción es el de contribuir para la literatura existente, relatando los desafíos encontrados por nuestro equipo en el atendimiento a la cirurgia-anestesia de separación de gemelos isquiópagos.

RELATO DO CASO: Pacientes gemelos, nacidos a término, de parto cesariano, pesando juntos 5.100 g, clasificados como isquiópagus tetrapus. Dos equipos anestésico-quirúrgicos estaban presentes, siendo el procedimiento anestésico esquematizado con aparato de anestesia, cardioscópio, capnógrafo, oxímetro de pulso, termómetro eléctrico, estetoscópio esofágico, todos en duplo. Se realizó inducción anestésica con halotano y fentanil, con los gemelos en posición lateral y con rotación de la cabeza en 45º para facilitar la intubación traqueal. Los recién-nacidos fueron mantenidos en ventilación controlada manualmente, utilizando el sistema de Rees-Baraka. La anestesia fue mantenida con halotano, oxígeno y fentanil. Durante el per-operatorio, fueron encontrados organismos abdominales duplos, con excepción del cólon, que era único. Las vejigas y los ísquios estaban ligados. Al final de la cirugía los dos niños se presentaban con señales vitales estables. Los gemelos permanecieron en la Unidad de Terapia Intensiva (UTI) Neonatal por cuatro semanas y recibieron alta en buen estado general.

CONCLUSIONES: Se resalta la importancia del engranaje del equipo, del estudio retrospectivo multidisciplinar, de la monitorización adecuada y perfeccionada observación clínica; todos esos factores contribuyeron para la buena evolución y alta de los gemelos.

INTRODUÇÃO

A separação de gêmeos unidos provoca grande interesse devido à complexidade da anestesia e cirurgia, à raridade da patologia e às poucas chances de sobrevida.

A incidência geral de gêmeos unidos é de 1:200.000 nascidos vivos ¹. Dentro do grupo de gêmeos unidos existem várias subdivisões que correspondem à região pela qual as crianças estão ligadas: craniópagos (crânio); toracópagos ou xifópagos (tórax e abdômen); pigópagos (sacro) e isquiópagos (pélvis). Os isquiópagos correspondem a 6% dos gêmeos unidos e se subdividem de acordo com o número de membros inferiores (bipus, tripus ou tetrapus), sendo que tetrapus é a variedade mais comum e que tem maior sucesso na separação ².

O objetivo deste relato é apresentar um caso de gêmeos isquiópagos, submetidos à cirurgia e anestesia para separação dos corpos.

RELATO DO CASO

Pacientes gêmeos, nascidos a termo de parto cesariano, pesando juntos 5.100 g, encaminhados ao Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina de Botucatu no primeiro dia de vida (Figura 1).

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Revista Brasileira de Anestesiologia, 2002; 52: 4: 446 - 452

Anestesia para Separação de Gêmeos Isquiópagos no Período Neonatal. Relato de Caso

Norma Sueli Pinheiro Módolo, Rosa Beatriz Amorim, Yara Marcondes Machado Castiglia, Simone A. Dias, Valter M.Guasti

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Ao exame físico apresentavam região do hipogástrio fundida, coto umbilical único, bolsas escrotais unidas, dois pênis, ausência de ânus, presença de fístula perianal e quatro membros. O primeiro gemelar eliminava urina e mecônio e o segundo, apenas urina.

Houve reuniões prévias com a participação das equipes envolvidas (neonatologia, cirurgia pediátrica e Anestesiologia) para planejamento da cirurgia e da anestesia e o encaminhamento posterior à UTI neonatal.

A avaliação pré-operatória mostrou duas bexigas que se comunicavam, ureteres cruzados e alças abdominais que migravam através da junção abdominal. Foram observadas alterações hemodinâmicas relacionadas com a mudança de posicionamento dos gêmeos, como cianose, palidez e diminuição da atividade física.

Os exames pré-operatórios revelaram:

• Uretrocistografia miccional - comunicação entre as duas bexigas, que, aparentemente, eram de tamanhos normais com provável fístula uretro-retal no 1º gemelar;

• Ultra-som - quatro rins de aspecto e tamanho normais;

• Urografia excretora - provável cruzamento dos ureteres;

• Tomografia computadorizada - fígado, rins e baço individuais e normais.

As crianças foram encaminhadas à cirurgia no 6º dia de vida.

Conduta Anestésica

Ao se iniciar o procedimento para separação dos gêmeos, constituíram-se duas equipes anestésicas compostas de dois anestesiologistas para cada uma das crianças. Limitou-se o número de pessoas na sala cirúrgica ao estritamente necessário.

O procedimento anestésico foi esquematizado com dois aparelhos de anestesia e com todos os monitores em duplicata. Idênticas baterias de drogas foram preparadas para ambos, constituídas de atropina, adrenalina, gluconato de cálcio, corticóide, tiopental, fentanil, succinilcolina e antibiótico.

A hemoterapia estava preparada para o fornecimento de concentrado de hemácias e outros derivados que porventura fossem necessários.

As crianças chegaram ao centro cirúrgico conscientes, ativas, sem medicação pré-anestésica e com acesso venoso central (veia axilar). Foram monitorizadas com cardioscópio, oxímetro de pulso, estetoscópio esofágico, sonda vesical e com equipamento para medida de pressão venosa central e pressão arterial invasiva. Os membros inferiores e superiores foram envolvidos com algodão ortopédico para que a perda de calor fosse menor.

Estando os gêmeos em posição de decúbito lateral, com a cabeça rodada em 45º, a indução anestésica foi realizada de maneira simultânea através de máscara facial, com oxigênio na concentração de 100% e halotano.

Verificou-se que o 2º gemelar apresentou indução mais rápida e profunda, sendo intubado primeiro, sem complicações. O 1º gemelar, apesar da administração concomitante do anestésico inalatório, continuava acordado e demorou mais alguns segundos para atingir o plano anestésico adequado para a intubação traqueal. Logo após, a intubação foi realizada sem dificuldades. Determinou-se, a partir de então, a velocidade da hidratação com solução cristalóide (10 ml.kg^-1.h^-1) e da solução que continha glicose (4 mg.kg^-1.min^-1), tendo sido administrada hidrocortisona 25 mg por via venosa.

A anestesia foi mantida com halotano e fentanil na diluição de 0,001% em quantidade suficiente para que o plano anestésico fosse adequado. A ventilação foi controlada manualmente com sistema de Rees-Baraka. A administração dos fármacos foi realizada de forma parcelada em um dos gêmeos, primeiramente, observando-se o efeito no mesmo e no outro. Em seguida, a droga foi administrada em menor dose no outro gêmeo. Observávamos o efeito nos dois, sucessivamente, até obtenção de plano anestésico adequado.

Durante o per-operatório foram encontrados órgãos abdominais duplos, com exceção do cólon, que era único. A bexiga e o ísquio estavam ligados. Foi realizada a divisão do cólon, respeitando-se a vascularização. Posteriormente, realizou-se colostomia em ambos os gêmeos e separação das bexigas e dos ísquios.

Após completar-se a separação, o 2º gemelar foi levado para outra mesa cirúrgica, dividindo-se, portanto, as equipes anestésico-cirúrgicas, na mesma sala de operação.

Procedeu-se, então, à fixação dos testículos nas bolsas escrotais e à reconstrução do pênis em ambos os gemelares. O abdômen foi fechado de forma semelhante, por aproximação das bordas, sem intercorrências.

No per-operatório, o 1º gemelar manteve-se com a temperatura e a P_ETCO₂ com valores mais baixos que os do 2º gemelar, apesar de as condutas serem semelhantes. Os exames per-operatórios de ambos eram normais (eletrólitos - Na⁺, K⁺, Ca⁺⁺ e hematócrito).

A reposição volêmica para os gêmeos foi idêntica, sendo administrado o total de 300 ml de solução de Ringer com lactato, 50 ml de solução glicosada a 5% e 30 ml de concentrado de glóbulos, para cada gêmeo.

A cirurgia findou-se aos 330 minutos após a incisão da pele e o ato anestésico, aos 400 minutos após o início da indução.

Ao final do ato cirúrgico, as duas crianças encontravam-se estáveis do ponto de vista hemodinâmico e foram encaminhadas à UTI neonatal.

O 2º gemelar ficou mais desperto no pós-operatório e foi extubado na UTI logo após a sua chegada. O 1º gemelar foi extubado na manhã seguinte.

Os gêmeos permaneceram na UTI neonatal por quatro semanas devido ao desenvolvimento de septicemia. A evolução foi boa e ambos receberam alta em bom estado geral. As crianças retornaram em outras ocasiões para fechamento de colostomia e correção de hipospádia, com sucesso em todas as intervenções.

DISCUSSÃO

O termo "gêmeo siamês" foi dado primeiramente aos irmãos Chang e Eng Bunker, nascidos no Sião, em 1811. Eram gêmeos unidos classificados como xifópagos (ligados pelo apêndice xifóide, parede abdominal anterior ou umbigo) e nunca foram separados. São os mais conhecidos gêmeos ligados. Casaram-se com duas irmãs aos 31 anos de idade, tiveram 21 filhos e morreram com 63 anos de idade ³.

A alta prevalência de anomalias congênitas e comunicações no sistema cardiovascular ou sistema nervoso central constitui grande desafio durante a separação cirúrgica de gêmeos unidos ^4-7.

O primeiro relato de sucesso na separação de gêmeos ligados, de Konig ⁸, data de 1689. Konig ⁸ separou gêmeos onfalópagos, ligados pelo umbigo, causando constrição e necrose da ponte de ligação.

Vários outros relatos na literatura seguiram-se a esta publicação envolvendo separação de gêmeos ligados pelas mais variadas regiões.

Os gêmeos isquiópagos, cuja freqüência de aparecimento é em torno de 6%, podem estar ligados pelo baixo abdômen, pélvis, sacro e extremidades inferiores. Não há envolvimento do coração ou de grandes vasos. Podem coexistir anormalidades no trato biliar, trato gastrintestinal superior ou sistema nervoso central. O trato gastrintestinal inferior é sempre comprometido quando os gêmeos ligados são classificados de isquiópagos ⁹.

Em 1956, Spencer ¹⁰ descreveu a separação cirúrgica de gêmeos isquiópagos com 18 horas de vida, porque um dos gêmeos apresentava grave condição clínica. Sobreviveu o gêmeo de melhor condição física.

Outros autores relataram sucesso na separação de gêmeos isquiópagos tetrapus ¹¹, ou tripus, com 1 ano e 4 meses de idade ¹², respectivamente, sendo que as duas crianças sobreviveram. Casos semelhantes foram descritos na literatura em que só uma das crianças sobreviveu ¹³ ou nenhuma das crianças sobreviveram ¹⁴.

Outro caso de gêmeos ônfalo-isquiópagos tetrapus, com 2 anos e 9 meses de idade, foi descrito por Chen e col. ⁹. A doença era associada a graves anormalidades cardíacas e havia hipoplasia pulmonar em uma das crianças, que não sobreviveu após a separação.

Descrevemos a separação de gêmeos unidos classificados como isquiópagos, com a idade de 6 dias de vida. O’Neill e col. ¹⁴ relataram taxa de sobrevida de 50% quando a separação foi realizada durante o período neonatal e de 90% nos casos em que a cirurgia foi realizada após os 4 meses de idade.

Durante o período neonatal, o recém-nascido passa por alterações próprias do desenvolvimento e, uma vez separado da placenta, seu organismo deve funcionar independentemente e se adaptar ao novo ambiente. Esta adaptação envolve mudanças anatômicas, fisiológicas e farmacológicas, que mantêm a homeostase e permitem com que o recém-nascido sobreviva ¹⁵.

Nesta fase, a imaturidade do coração predispõe a menor desempenho e maiores alterações em situações como hipervolemia ou hipovolemia ¹⁵.

As vias respiratórias superiores e inferiores são de pequeno calibre, o tórax é muito complacente, a musculatura intercostal e do diafragma tem maior quantidade de fibras (tipo II) e o pulmão é pouco complacente. A capacidade residual funcional é pequeno e o volume de oclusão é grande. Isto predispõe a maior trabalho respiratório, fácil desenvolvimento de cianose e fadiga precoce dos músculos respiratórios ^15,16.

O rim tem dificuldade de reter sódio em situação de estresse e há desequilíbrio tubuloglomerular, com os túbulos mais imaturos. O fígado ainda não desenvolveu os mecanismos para metabolização de drogas. A concentração de proteínas que se ligam às drogas é pequena (albumina, a₁ glicoproteína ácida), predispondo a maior porcentagem de drogas livres ^15,16.

Portanto, na maioria dos casos, dada a complexidade deste tipo de cirurgia, é aconselhável protelá-la até que as crianças ultrapassem esse período e tenham maior chance de sobrevida. Entretanto, em alguns casos, esta separação no período neonatal pode ser obrigatória.

Gans e col. ¹⁶ revisaram 10 casos desta afecção e determinaram a indicação da separação durante o período neonatal: 1) em três casos, um dos gêmeos estava em situação crítica; 2) em quatro casos existiam anomalias congênitas não compatíveis com a vida; 3) em dois casos o estudo prévio realizado já havia se esgotado e a condição dos gêmeos era satisfatória; 4) em um caso havia importante lesão na estrutura de ligação dos gêmeos.

A indicação de cirurgia, no presente caso, deveu-se ao fato de ter sido completada toda a investigação necessária para seu esclarecimento.

Um dos primeiros desafios que enfrentamos na sala cirúrgica foi no momento da intubação traqueal. Contudo, o posicionamento dos gêmeos, frente a frente, com rotação da cabeça, facilitou a manobra da intubação.

A administração de oxigênio e halotano sob máscara facial, mantendo a ventilação espontânea, foi a técnica de escolha para a indução anestésica.

Foi observado que o 2º gemelar apresentou indução mais rápida e profunda e foi intubado em primeiro lugar. O 1º gemelar demorou mais para ficar em plano adequado para a intubação, que foi realizada alguns minutos após, sem dificuldade.

O efeito farmacológico das drogas, agindo na presença de circulação cruzada, depende da extensão desta circulação e da quantidade de sangue que passa de um gêmeo para outro e da distribuição nos tecidos dos agentes utilizados ^2,7.

A manutenção da anestesia com halotano e fentanil proporcionou plano anestésico estável e adequado, observado pela estabilidade da freqüência cardíaca, pressão arterial, ausculta de bulhas cardíacas e diâmetro pupilar.

O recém-nascido apresenta diferenças na maturação dos receptores opióides, estando alterada a afinidade dos mesmos pelos opióides endógenos ¹⁵.

A diferença no tamanho dos compartimentos dos fluidos corporais, a pequena massa muscular e o pequeno estoque de gordura, além do maior fluxo sangüíneo por unidade de peso dos órgãos, influenciam a distribuição das drogas para o sítio ativo e a distribuição secundária ¹⁵.

No caso dos gêmeos ligados, que apresentam circulação cruzada, a ação das drogas torna-se quase imprevisível. Para que fossem amenizadas todas essas influências, a administração das drogas foi realizada de forma parcelada ^2,7.

A reposição volêmica e a perda sangüínea devem ser avaliadas passo a passo. Constituem motivos de grande preocupação neste tipo de cirurgia, principalmente quando existem órgãos únicos envolvidos, como o coração e o fígado ^2,7,17-20.

No presente caso, apesar de não se ter observado este tipo de problema, isto é, coração e fígado eram órgãos duplos, avaliamos a reposição observando os sinais vitais das crianças, separadamente.

Outro fator que pode desencadear hipovolemia relativa é a mudança na posição dos gêmeos, devido ao roubo de sangue que ocorre, pela gravidade, de um gêmeo para outro, pela presença de circulação cruzada ²¹.

A administração de corticosteróide para as crianças baseou- se na pressuposição de que um dos gêmeos poderia ser dominante em providenciar cortisona para ambos e, então, o outro gêmeo poderia ter deficiência de adrenal após a separação. A administração de hidrocortisona, portanto, é recomendada como precaução contra a possibilidade de um dos gêmeos possuir tecido adrenal insuficiente ^{7,9,12,17,19,20}. Esta foi a causa de morte seguida à separação de gêmeos unidos, descrita por Hird ²², em 1954. Outra medida apropriada foi a limitação do número de pessoas na sala cirúrgica ao estritamente necessário, como recomendado em vários casos semelhantes ^2,7,9,12, para que o procedimento anestésico-cirúrgico não sofresse interferência de outros fatores como, por exemplo, curiosidade humana, que poderia causar aglomeração desnecessária, dificultar o atendimento e aumentar a chance de infecção. As pessoas presentes na sala cirúrgica foram aquelas que poderiam contribuir efetivamente para o bom andamento e sucesso do procedimento.

Concluímos, ressaltando que o sucesso obtido no procedimento pode ser atribuído inicialmente à investigação sistêmica e detalhada. A literatura contém relatos de vários casos com estudos pré-operatórios similarese estes estudos são de valor inestimável para antecipar e corrigir os achados operatórios. A discussão e o planejamento prévios também foram a chave do sucesso do procedimento, porque conhecíamos sempre o passo seguinte a ser dado.

Apresentado (Submitted) em 19 de outubro de 2001

Aceito (Accepted) para publicação em 03 de janeiro de 2002

Recebido do (Received from) CET/SBA do Departamento de Anestesiologia da Faculdade de Medicina de Botucatu (FMB - UNESP), Botucatu, SP

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Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  14 Abr 2003
• Data do Fascículo
  Jul 2002

Histórico

• Recebido
  19 Out 2001
• Aceito
  03 Jan 2002