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Degeneração marginal pelúcida superior

Resumo

A degeneração marginal pelúcida (DMP) é uma ectasia corneana rara. Caracteriza-se por afinamento periférico, sem sinais inflamatórios, tipicamente inferior e bilateral, separado do limbo por área de espessura normal. Há protrusão da córnea acima da área de afinamento, resultando em elevado astigmatismo irregular. À topografia corneana, obtém-se a imagem característica, porém não patognomônica, em “asa de borboleta”. Relata-se, nesse caso, um paciente com DMP superior - apresentação atípica da doença -destacando a importância da inclusão da DMP como hipótese diagnóstica nos casos de afinamentos corneanos periféricos não inflamatórios, que não comprometam apenas a região inferior da córnea.

Descritores:
Doenças da córnea; Topografia da córnea; Paquimetria corneana; Relatos de casos

Abstract

Pellucid marginal corneal degeneration (PMCD) is a rare bilateral noninflammatory ectatic peripheral corneal disorder, usually involving the inferior portion of the cornea, separated from limbus by an area of normal corneal thickness. There is protrusion of the cornea above the thinning area, resulting in high irregular astigmatism. Corneal Topography shows the characteristic, but not pathognomonic, image of a “butterfly wing”. A patient with superior PMCD - an atypical presentation of the disease - is presented, highlighting the importance of the inclusion of PMCD as a diagnostic hypothesis, in cases of non-inflammatory peripheral corneal thinning that does not compromise only the inferior corneal area.

Keywords:
Corneal diseases; Corneal topography; Corneal pachymetry; Case reports

Introdução

Degeneração marginal pelúcida (DMP) é uma rara ectasia corneana idiopática. Caracteriza-se pelo afinamento periférico, não inflamatório e não ulcerativo da córnea; (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,22 Krachmer JH, Feder, RS, Belin, MW. Keratoconus and related noninflamatory corneal thinning disorders. Surv Ophthalmol. 1984; 28(4):293-322.) assim como pela ausência de opacidade, neovascularização e depósito corneanos associados. (33 Schlaeppi V. La dystrophie marginale inferierure pellucide de la cornee. Probl Actuels Ophthalmol. 1957; 1: 672-7.) O adelgaçamento ocorre, caracteristicamente, na região inferior, das 4 às 8 horas, em faixa crescente com 1-2 mm, estando separado do limbo corneoescleral por área de espessura normal. (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,22 Krachmer JH, Feder, RS, Belin, MW. Keratoconus and related noninflamatory corneal thinning disorders. Surv Ophthalmol. 1984; 28(4):293-322.) A protrusão corneana ocorre acima do afinamento, em área de espessura normal.

Usualmente, o envolvimento é bilateral e assimétrico. A incidência é maior entre a segunda e quinta décadas de vida, não havendo predileção por raça ou sexo. (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,22 Krachmer JH, Feder, RS, Belin, MW. Keratoconus and related noninflamatory corneal thinning disorders. Surv Ophthalmol. 1984; 28(4):293-322.) Até o momento, não há comprovação de transmissão hereditária.

O quadro clínico se caracteriza por baixa acuidade visual lentamente progressiva devido à indução de astigmatismo irregular contra-a-regra. (44 Jinabhai A, Radhakrishnan H, O'Donnell C. Pellucid corneal marginal degeneration: A review. Cont Lens Anterior Eye. 2011; 34(2):56-63.)

A topografia evidencia aumento da curvatura na periferia inferior, estendendo-se aos hemimeridianos oblíquos horizontais, e aplanamento do eixo vertical. Dessa forma, obtém-se a imagem característica, porém não patognomônica, em “asa de borboleta”. (55 Lee BW, Jurkunas UV, Harissi-Dagher M, Poothullil AM, Tobaigy FM, Azar DT. Ectasic disorders associated with a claw-shaped pattern on corneal topography. Ophthalmology. 2007; 144(1): 154-56.)

O estudo histológico demonstra que o epitélio da região afinada se apresenta intacto, enquanto a camada de Bowman mostra-se ausente ou defeituosa. (66 Parker D, McDonnell P, Barraquer J, Green W. Pellucid marginal corneal degeneration. Cornea. 1986; 5(2):115-23.) Apesar da típica apresentação inferior, existem relatos de casos atípicos com afinamento superior (77 Bower KS, Dhaliwal DK, Barnhorst Jr. DA, Warnicke J. Pellucid Marginal Degeneration with Superior Corneal Thinning. Cornea. 1997; 16(4): 483-85.

8 Sridhar MS, Mahesh S, Bansal AK, Rao GN. Superior pellucid marginal degeneration. Eye (Lond). 2004; 18(4): 393-99.
-99 Rao SK, Fogla R, Padmanabhan P, Prema M, Sitalakshmi G. Corneal topography in atypical pellucid marginal degeneration. Cornea. 1999; 18(3):265-72.), nasal (77 Bower KS, Dhaliwal DK, Barnhorst Jr. DA, Warnicke J. Pellucid Marginal Degeneration with Superior Corneal Thinning. Cornea. 1997; 16(4): 483-85.,99 Rao SK, Fogla R, Padmanabhan P, Prema M, Sitalakshmi G. Corneal topography in atypical pellucid marginal degeneration. Cornea. 1999; 18(3):265-72.), temporal (99 Rao SK, Fogla R, Padmanabhan P, Prema M, Sitalakshmi G. Corneal topography in atypical pellucid marginal degeneration. Cornea. 1999; 18(3):265-72.)e em toda circunferência da córnea. (1010 Santos FX, Mocelin S, Machado R, Santos FHX, Sousa LB. Apresentação atípica de degeneração marginal pelúcida: relato de caso. Arq Bras Oftalmol. 2005; 68(6): 833-6.)

Este trabalho tem como objetivo relatar mais uma forma atípica da DMP, contribuindo para descrição de tais casos e para sinalização da importância da inclusão da DMP como hipótese diagnóstica nos casos de afinamentos corneanos periféricos não inflamatórios que comprometam não apenas a região inferior da córnea.

Relato de Caso

Homem, 57 anos, branco, aposentado, foi encaminhado ao nosso serviço para investigação de ceratocone, devido ao relato de aumento significativo do astigmatismo no último ano. Queixava-se de baixa acuidade visual progressiva há 5 anos, ocasião na qual iniciou o uso de óculos. Negava antecedentes oftalmológicos e familiares, e apresentava como comorbidade hipertensão arterial sistêmica.

A acuidade visual com melhor correção era de 20/200 em olho direito (+0.50DE -5.50DC 80º) e 20/15 em olho esquerdo (+0.75DE -5.50DC 95º).

À biomicroscopia anterior, era possível observar córnea clara em ambos os olhos, sem evidências de inflamação, vascularização ou alteração epitelial, assim como a presença de área de afinamento superior em olho direito, em formato crescente, a dois milímetros do limbo, estendendo-se das 11 às 2 horas (Figura 1); associada a protrusão sem adelgaçamento na córnea inferior adjacente. O olho esquerdo não apresentava alterações detectáveis (Figura 2). O restante do segmento anterior, mapeamento de retina e tonometria de aplanação não mostravam anormalidades, em ambos os olhos.

Figura 1
Afinamento periférico em olho direito
Figura 2
Espessura corneana normal em olho esquerdo

A topografia corneana de ambos os olhos apresentava astigmatismo irregular contra-a-regra, com padrão em “asa de borboleta” superiormente localizada (Figura 3).

Figura 3
Topografia com padrão em asa de borboleta em ambos os olhos

Na tomografia de córnea (Pentacam® - Oculus Optikgeräte, Wetzlar, Germany) de olho direito, a imagem de Scheimpflug vertical evidenciava banda periférica superior de adelgaçamento, a espessura corneana normal abaixo e acima da mesma, a protrusão abaixo do afinamento e o aplanamento central da córnea (Figura 4). O olho esquerdo apresentava-se sem alterações.

Figura 4
Imagem de Scheimpflug vertical (91-271o) com afinamento superior periférico (sinal da seta)

No mapa de elevação anterior comparado com a best-fit sphere (BFS), observava-se elevação superior periférica, correspondente à área de ectasia, em ambos os olhos. (Figura 5)

Figura 5
Mapa de elevação anterior comparado com a best-fit sphere (8mm)

No mapa paquimétrico, uma área de afinamento superior periférica em olho direito foi identificada, ausente em olho esquerdo. (Figuras 6).

Figura 6
Mapa paquimétrico (12mm)

Após a correlação do exame físico com exames complementares, ficou estabelecido o diagnóstico de DMP superior.

Como tratamento inicial, foi proposta a adaptação de lente de contato gás permeável rígida em olho direito. A melhor acuidade visual alcançada foi 20/50, com importante descentração superior da lente e queixa de desconforto.

Devido ao insucesso, optou-se pela lente de contato escleral, obtendo-se resultado satisfatório quanto ao padrão de adaptação com os seguintes parâmetros: curva base 6.75mm; -6.25 dioptrias; diâmetro 16.50; ZO 9.5 e SAG 4.98. A acuidade visual alcançada foi de 20/20, associada a satisfação do paciente quanto ao conforto

Discussão

O diagnóstico diferencial dos afinamentos corneanos periféricos pode se mostrar desafiador, principalmente em casos atípicos, mas é de fundamental importância para a correta abordagem terapêutica. (1111 Kaushik S, Jain AK, Saini JS. Unilateral pellucid marginal degeneration. Eye (Lond). 2003; 17(2):246-8.,1212 Tzelikis P, Cohen EJ, Rapuano C,Hammersmith K,Laibson PR. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Cornea. 2005; 24(5):555-60.)

A distinção inicial entre causas inflamatórias ou não inflamatórias se faz necessária. Dentre as causas inflamatórias, destacam-se as ceratites (autoimune, estafilocócica marginal, por rosácea e por exposição) e a úlcera de Mooren. Nos quadros não inflamatórios, os principais diagnósticos diferenciais são Dellen, ceratocone, ceratoglobo, degeneração marginal de Terrien e DMP. (1313 Garg P, Sangwan VS. Mooren's ulcer. In: Krachmer JH, Mannis MJ, Holland EJ, editors. Cornea: fundamentals, diagnosis and management. 3rd ed. St Louis: Mosby-Elsevier; 2011.)

O ceratocone é a ectasia corneana mais comum (22 Krachmer JH, Feder, RS, Belin, MW. Keratoconus and related noninflamatory corneal thinning disorders. Surv Ophthalmol. 1984; 28(4):293-322.) e o principal diagnóstico diferencial da DMP. Geralmente, tem início na puberdade e progressão até a terceira ou quarta décadas de vida, (1414 Rabinowitz YS. Keratoconus. Surv Ophthalmol. 1998; 42(4): 297-319.) enquanto a DMP tem início mais tardio e curso lentamente progressivo. (88 Sridhar MS, Mahesh S, Bansal AK, Rao GN. Superior pellucid marginal degeneration. Eye (Lond). 2004; 18(4): 393-99.)

O principal dado a ser analisado para distinção entre as duas patologias é a característica do afinamento corneano: enquanto na DMP ele é periférico e não coincide com a área ectásica, no ceratocone, mostra-se central ou paracentral e coincide com a protrusão. (1212 Tzelikis P, Cohen EJ, Rapuano C,Hammersmith K,Laibson PR. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Cornea. 2005; 24(5):555-60.,1414 Rabinowitz YS. Keratoconus. Surv Ophthalmol. 1998; 42(4): 297-319.) Em casos moderados, tal avaliação pode ser realizada na biomicroscopia anterior; entretanto, em casos de DMP incipiente, deve-se recorrer à avaliação complementar, como mapas de elevação e paquimétrico.

Além disso, o ceratocone pode apresentar comemorativos como anel de Fleischer, estrias de Vogt, fenômeno de Rizutti e sinal de Munson, (1414 Rabinowitz YS. Keratoconus. Surv Ophthalmol. 1998; 42(4): 297-319.) ausentes na DMP.

O ceratoglobo constitui outro importante diagnóstico diferencial da DMP e se distingue por apresentar início ao nascimento, afinamento difuso da córnea, protrusão globóide e astigmatismo sem grande irregularidade. (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,1515 Karabatsas CH, Cook SD. Topographic analysis in pellucid marginal corneal degeneration and keratoglobus. Eye (Lond). 1996; 10(4): 451-5.)

Vale lembra que, até o presente momento, não se sabe se as DMP, ceratocone e ceratoglobo tratam-se de patologias diferentes ou representam variações fenotípicas da mesma desordem. (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,1616 Sridhar M, Mahesh S, Bansal AK, Nutheti R, Rao G. Pellucid marginal corneal degeneration. Ophthalmology. 2004; 111(6): 1102-7.) Relatos de associação de DMP com ceratocone (99 Rao SK, Fogla R, Padmanabhan P, Prema M, Sitalakshmi G. Corneal topography in atypical pellucid marginal degeneration. Cornea. 1999; 18(3):265-72.) e ceratoglobo (1515 Karabatsas CH, Cook SD. Topographic analysis in pellucid marginal corneal degeneration and keratoglobus. Eye (Lond). 1996; 10(4): 451-5.,1717 Biswas S, Brahma A, Tromans C, Ridgway A. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Eye (Lond). 2000; 14(Pt 4): 629-34.) reforçam a ideia de que possam representar aspectos clínicos distintos de uma mesma patologia. (1616 Sridhar M, Mahesh S, Bansal AK, Nutheti R, Rao G. Pellucid marginal corneal degeneration. Ophthalmology. 2004; 111(6): 1102-7.,1818 Kayazawa F, Nishimura K, Kodama Y, Tsuji T, Itoi M. Keratoconus with pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1990; 109(4):486-7.,1919 Varley GA, Macsai MS, Krachmer JH. The results of penetrating keratoplasty for pellucid marginal corneal degeneration. Am J Ophthalmol. 1990; 110(2):149-52.)

A degeneração marginal de Terrien, por sua vez, afeta grupo etário similar a DMP e também é causa de alto astigmatismo. Diferencia-se pela presença de opacidades corneanas, depósitos lipídicos axiais ao afinamento e presença de neovascularização. (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,1414 Rabinowitz YS. Keratoconus. Surv Ophthalmol. 1998; 42(4): 297-319.). Entretanto, deve-se atentar ao fato de que raros casos de hidropsia na DMP são descritos, podendo gerar cicatrizes e neovasos. (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.,1717 Biswas S, Brahma A, Tromans C, Ridgway A. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Eye (Lond). 2000; 14(Pt 4): 629-34.,2020 Taglia DP, Sugar J. Superior pellucid marginal degeneration with hydrops. Arch Ophthalmol. 1997; 115(2):274-5.)

Não existem, até o momento, índices topográficos específicos e universalmente aceitos para o diagnóstico de DMP. (2121 Tummanapalli SS, Maseedupally V, Mandathara P, Rathi VM, Sangwan VS. Evaluation of corneal elevation and thickness indices in pellucid marginal degeneration and keratoconus. J Cataract Refract Surg. 2013; 39(1):56-65.) É fundamental ter-se em mente que o padrão em “asa de borboleta” na topografia não define a patologia, podendo aparecer em outras ectasias corneanas, incluindo o ceratocone. Isso ocorre porque os padrões topográficos são artefatos do método de representação dos dados e não descrevem de forma acurada o formato da córnea. (55 Lee BW, Jurkunas UV, Harissi-Dagher M, Poothullil AM, Tobaigy FM, Azar DT. Ectasic disorders associated with a claw-shaped pattern on corneal topography. Ophthalmology. 2007; 144(1): 154-56.) Assim, para diagnóstico correto, é essencial a análise detalhada na lâmpada de fenda e paquimetria, como formas de evidenciar o afinamento periférico característico. (2222 Belin MW, Asota IM, Ambrosio R, Khachikian SS. What's in a name: keratoconus, pellucid marginal degeneration, and related thinning disordes. Ophthalmology. 2011; 152(2):157-62.)

A grande maioria dos casos de DMP pode ser adequadamente manejada apenas com tratamento clínico. (1212 Tzelikis P, Cohen EJ, Rapuano C,Hammersmith K,Laibson PR. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Cornea. 2005; 24(5):555-60.,2323 Kompella VB, Aasuri MK, Rao GN. Management of pellucid marginal corneal degeneration with rigid gas permeable contact lenses. CLAOJ. 2002; 28(3):140-5.) Em estágios iniciais, opta-se pelo uso de óculos. Entretanto, com a progressão, a correção com óculos geralmente não é satisfatória devido ao alto astigmatismo irregular. (22 Krachmer JH, Feder, RS, Belin, MW. Keratoconus and related noninflamatory corneal thinning disorders. Surv Ophthalmol. 1984; 28(4):293-322.)

Casos moderados comumente necessitam de lentes de contato rígidas gás-permeáveis, as quais corrigem adequadamente a visão, porém têm adaptação dificultada devido à centração instável. Uma opção para melhor estabilização e tolerância da lente seria a escolha de diâmetros maiores. (1717 Biswas S, Brahma A, Tromans C, Ridgway A. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Eye (Lond). 2000; 14(Pt 4): 629-34.) Outra opção são as lentes bitóricas, indicadas em córneas obladas. (2121 Tummanapalli SS, Maseedupally V, Mandathara P, Rathi VM, Sangwan VS. Evaluation of corneal elevation and thickness indices in pellucid marginal degeneration and keratoconus. J Cataract Refract Surg. 2013; 39(1):56-65.,2424 Gruenauer-Kloevekorn C, Fischer U, Kloevekorn-Norgall K, Duncker GI, et al. Pellucid marginal corneal degeneration :evaluation of the corneal surface and contact lens fitting. Br J Ophthalmol. 2006; 90(3): 318-23.) Em casos mais avançados, pode optar-se pelas lentes esclerais. (1717 Biswas S, Brahma A, Tromans C, Ridgway A. Management of pellucid marginal corneal degeneration. Eye (Lond). 2000; 14(Pt 4): 629-34.)

As opções cirúrgicas são consideradas em casos que não apresentam melhora com o arsenal clínico e devem ser adiadas o máximo possível, já que apresentam técnica difícil, imprevisibilidade, irreversibilidade, longa reabilitação e maior índice de complicações. (2424 Gruenauer-Kloevekorn C, Fischer U, Kloevekorn-Norgall K, Duncker GI, et al. Pellucid marginal corneal degeneration :evaluation of the corneal surface and contact lens fitting. Br J Ophthalmol. 2006; 90(3): 318-23.

25 Kaushal S,Jhanji V,Sharma N,Tandon R,Tityal JS,Vajpayee R."Tuck In" Lamellar Keratoplasty (TILK) for corneal ectasias involving corneal periphery. Br J Ophthalmol. 2008; 92(2):286-90.
-2626 Mularoni A, Torreggiani A, di Biase A, Laffi GL,Tassinari G. Conservative treatment of early and moderate pellucid marginal degeneration: a new refractive approach with intracorneal rings. Ophthalmology. 2005; 112(4):660-6.) São várias as opções cirúrgicas disponíveis, não havendo consenso sobre qual delas seria a mais efetiva. (44 Jinabhai A, Radhakrishnan H, O'Donnell C. Pellucid corneal marginal degeneration: A review. Cont Lens Anterior Eye. 2011; 34(2):56-63.) Dentre elas, pode-se citar a ceratoplastia penetrante, (11 Krachmer JH. Pellucid marginal corneal degeneration. Arch Ophthalmol. 1978; 96(4):1217-21.) a ceratoplastia lamelar em crescente, (2727 Moshirfar M, Edmonds JN, Behunin NL, Christiansen SM. Current options in the management of pellucid marginal degeneration. J Refract Surg. 2014; 30(7):474-85.) ceratoplastia lamelar “tuck-in” (“tuck in” lamelar keratoplasty - TILK), (2525 Kaushal S,Jhanji V,Sharma N,Tandon R,Tityal JS,Vajpayee R."Tuck In" Lamellar Keratoplasty (TILK) for corneal ectasias involving corneal periphery. Br J Ophthalmol. 2008; 92(2):286-90.) ressecção lamelar em cunha, (2727 Moshirfar M, Edmonds JN, Behunin NL, Christiansen SM. Current options in the management of pellucid marginal degeneration. J Refract Surg. 2014; 30(7):474-85.) anel intra-estromal (2626 Mularoni A, Torreggiani A, di Biase A, Laffi GL,Tassinari G. Conservative treatment of early and moderate pellucid marginal degeneration: a new refractive approach with intracorneal rings. Ophthalmology. 2005; 112(4):660-6.

27 Moshirfar M, Edmonds JN, Behunin NL, Christiansen SM. Current options in the management of pellucid marginal degeneration. J Refract Surg. 2014; 30(7):474-85.
-2828 Jabbarvand M, Hashemian H, Khodaparast M, Bazvand F, Beheshtnejad. Outcome of complete intrastromal ring implantation using femtosecond laser in pellucid marginal degeneration. Eye (Lond). 2015; 29(6):783-90.) e crosslinking. (2727 Moshirfar M, Edmonds JN, Behunin NL, Christiansen SM. Current options in the management of pellucid marginal degeneration. J Refract Surg. 2014; 30(7):474-85.,2929 Hassan Z, Nemeth G, Modis L, Szalai E, Berta A. Collagen cross-linking in the treatment of pellucid marginal degeneration. Indian J Ophthalmol. 2014; 62(3):367-70.)

  • Trabalho realizado no Instituto de Oftalmologia Tadeu Cvintal, São Paulo, SP, Brasil.

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Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    May-Jun 2018

Histórico

  • Recebido
    01 Jun 2017
  • Aceito
    24 Nov 2017
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