Distonia primária e transtorno obsessivo-compulsivo

Primary dystonia and obsessive-compulsive disorder

REVISÃO DE LITERATURA

Distonia primária e transtorno obsessivo-compulsivo

Primary dystonia and obsessive-compulsive disorder

Fernando Machado Vilhena Dias^I; Ana G. Hounie^II; Humberto Corrêa^III; Antonio Lucio Teixeira^IV

^IMédico-residente de Psiquiatria do Hospital das Clínicas da Universidade Federal de Minas Gerais (UFMG)

^IIPsiquiatra, doutora em Ciências pela Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (FMUSP), vice-coordenadora do Projeto Transtornos do Espectro Obsessivo-compulsivo (Protoc) da FMUSP

^IIIPsiquiatria e professor adjunto de Psiquiatria da Faculdade de Medicina da UFMG

^IVPsiquiatra, neurologista e professor adjunto de Neurologia da Faculdade de Medicina da UFMG

^{Endereço para correspondência}

RESUMO

OBJETIVO: Uma maior freqüência de transtorno obsessivo-compulsivo (TOC) em pacientes com distonia primária vem sendo relatada na literatura. O objetivo deste trabalho é revisar os estudos que investigaram a associação entre TOC e distonia primária.

MÉTODOS: Artigos que correlacionaram ambas as condições, incluindo estudos caso-controle, descritivos, relatos e série de casos, foram selecionados. As bases de dados avaliadas foram Medline e Lilacs.

RESULTADOS: Foram encontrados 12 artigos, sendo 8 estudos caso-controle e 4 séries ou relatos de casos. Metade dos estudos caso-controle observou mais sintomas obsessivo-compulsivos nos pacientes com distonia em relação a controles, enquanto a outra metade não.

CONCLUSÃO: Os resultados são conflitantes, não sendo possível estabelecer uma conclusão definitiva acerca da associação entre distonia e TOC.

Palavras-chaves: Distonia primária, transtorno obsessivo-compulsivo, núcleos da base.

ABSTRACT

OBJECTIVE: Patients with primary dystonia have been reported to have a major incidence of obsessive-compulsive disorder (OCD). The objective of the present work is to review the studies that investigated the association between OCD and primary dystonia.

METHODS: Articles that correlated both conditions, including case-control and descriptive studies as well as case-reports and series, were selected. Articles were searched on Medline and Lilacs.

RESULTS: Twelve articles were found, and eight were case-control studies. In half of case-control studies, obsessive-compulsive symptoms were more common in patients with dystonia than controls, while in the other half there was no such a difference.

CONCLUSION: As the results are controversial, definite conclusion regarding the association between dystonia and OCD cannot be established.

Key-words: Primary dystonia, obsessive-compulsive disorder, basal ganglia.

INTRODUÇÃO

A distonia é um distúrbio involuntário do movimento caracterizado por contrações musculares sustentadas, determinando movimentos de torção e/ou posturas anormais. É o resultado da contração concomitante de músculos agonistas e antagonistas (Albanese et al., 2006; Jankovic, 2006).

As distonias podem ser classificadas segundo a idade de início, a região do corpo afetada e a etiologia. Se instalada antes dos 25 anos de idade, a distonia é considerada de início precoce e, após essa idade, de início tardio (Aguiar e Ozelius, 2002). A distonia pode estar limitada a uma única região do corpo (focal), a duas ou mais regiões contíguas (segmentar) ou não (multifocal), podendo ainda estar distribuída por todo o corpo (generalizada). Alguns termos foram cunhados para se referirem às distonias focais. Por exemplo, câimbra do escrivão para distonia do braço, torcicolo espasmódico para distonia cervical e disfonia espasmódica para distonia da laringe.

Do ponto de vista etiológico, as distonias compreendem síndromes bastante heterogêneas, sendo categorizadas em: primárias, distonia-plus, heredodegenerativas e secundárias (Aguiar e Ozelius, 2002; Albanese et al., 2006; Jankovic, 2006). A distonia primária refere-se a síndromes em que a distonia é a principal manifestação clínica e nas quais causas secundárias foram cuidadosamente excluídas. Está associada a mutações genéticas, principalmente no gene DYT-1 (ou TOR1A), nas formas generalizadas de início precoce. Outros genes implicados são os DYT-2, DYT-4, DYT-6, DYT-7 e DYT-13. A distonia-plus compreende quadros clínicos em que outros sintomas neurológicos significativos, especialmente outros movimentos involuntários como mioclonias e parkinsonismo, estão associados à distonia. A distonia heredodegenerativa inclui doenças hereditárias que podem cursar com distonia, como a doença de Wilson, a neuroacantocitose e as doenças mitocondriais. A distonia secundária seria decorrente de fatores diversos, como traumatismos periférico ou central do sistema nervoso, uso de neurolépticos e encefalites.

Postula-se que a disfunção dos núcleos da base, estruturas relacionadas ao controle dos movimentos, esteja relacionada ao desenvolvimento das distonias (Hallett, 2002; Teixeira e Cardoso, 2004). Como os núcleos da base também estão envolvidos na fisiopatologia do TOC (Insel, 1992; Jenike, 2004; Valente e Busatto, 2001), discute-se se esse transtorno psiquiátrico seria mais freqüente em indivíduos com distonia.

O objetivo deste trabalho é revisar os estudos que investigaram a associação entre TOC e distonia primária.

MÉTODOS

Buscaram-se na base de dados Medline e Lilacs, no período de 1980 a junho de 2006, relatos de casos, séries de casos e artigos originais que investigaram a presença de sintomas obsessivo-compulsivos (SOC) ou TOC em distonias primárias ou idiopáticas. Foram incluídas as formas generalizadas e focais de distonia, como blefarospasmo, torcicolo espasmódico, disfonia espasmódica, câimbra do escrivão e distonia oromandibular. Distonias secundárias, plus ou heredodegenerativas não foram incluídas neste estudo. Termos referentes à distonia idiopática, como focal dystonia, idiophatic dystonia, spasmodic torticollis, spasmodic dysphonia, oromandibular dystonia, blepharospasm, writer’s cramp, foram cruzados com os termos obsession, compulsion e obsessive compulsive disorder.

RESULTADOS

Foram identificados doze artigos correlacionando TOC e distonias primárias. Onze artigos foram estudos descritivos ou caso-controle (Tabela 1) e um era relato de dois casos clínicos (Bugalho et al., 2006).

Os estudos caso-controle empregaram como grupo controle indivíduos assintomáticos (Bihari et al., 1992a, 1992b; Heiman et al., 2007; Liu et al., 1998) ou pacientes com síndromes neurológicas com apresentação fenotípica similar à da distonia focal em questão, mas sem o mesmo pressuposto substrato fisiopatológico, por exemplo, como no espasmo hemifacial (Broocks et al., 1998; Munhoz et al., 2005; Scheidt et al., 1996) e na dificuldade para escrever decorrente de neuropatia periférica (Kubota et al., 2001).

Dos oito estudos caso-controle, quatro demonstraram maior ocorrência de SOC nos indivíduos com distonia primária. Nos três estudos descritivos, a freqüência de TOC variou de 6,8% a 17,9% dos casos de distonia.

Os instrumentos para avaliar a presença de SOC ou TOC foram bastante variáveis, e alguns estudos utilizaram mais de um instrumento. A freqüência de cada instrumento foi: Hamburg Obsessive Compulsion Inventory (um estudo), Maudsley Obsessive Compulsive Questionnaire (três estudos), Symptom Distress Checklist (SCL) 90 (quatro estudos), Yale-Brown Obsessive Compulsive Scale (YBOCS) (nove estudos) e Structured Clinical Interview for DSM (SCID) (dois estudos).

DISCUSSÃO

A distonia idiopática foi considerada por muito tempo uma condição de origem psicológica em virtude da natureza bizarra dos sintomas clínicos, da flutuação de sua intensidade, dos truques sensoriais para disfarçar os movimentos e da personalidade dos pacientes marcada possivelmente por obsessividade (Cavallaro et al., 2002). Reconhecem-se atualmente suas bases genéticas (Aguiar e Ozelius, 2002).

A associação da distonia com transtornos psiquiátricos é, ainda hoje, defendida por alguns autores, que consideram o torcicolo espasmódico parte do espectro obsessivo-compulsivo, além de outros distúrbios do movimento, como a síndrome de Tourette e a coréia de Sydenham (Hollander et al., 1996; Hollander, 1998, Hounie et al., 2004; 2006). No entanto, há considerável controvérsia acerca da associação entre distonias primárias e SOC/TOC na literatura, existindo tanto estudos que confirmam quanto trabalhos que refutam essa associação.

Nossos resultados de busca sistemática na literatura evidenciaram que quatro de oito estudos caso-controle corroboraram a associação, uma vez que a freqüência de SOC foi significativamente maior no grupo de pacientes com distonia. Ressalta-se que três desses estudos tiveram como grupo controle indivíduos assintomáticos (Bihari et al., 1992a: 1992b; Liu et al., 1998). Dos quatro estudos que empregaram como controles sujeitos com quadro neurológico similar do ponto de vista de incapacidade, como espasmo hemifacial e neuropatia periférica levando à dificuldade de escrita, apenas um sugeriu associação entre SOC e distonia (Broocks et al., 1998). Pode-se concluir, então, que os estudos positivos baseiam-se principalmente na comparação entre indivíduos com distonia e sujeitos assintomáticos, enquanto os negativos, na comparação entre distonia e condição capaz de determinar incapacidade similar. Nesse sentido, os SOC representariam uma forma de reação à presença de incapacidade e desconforto proporcionados pela distonia, não existindo uma relação específica entre SOC/TOC e distonia primária. Isso refutaria a hipótese de um possível substrato fisiopatológico comum, disfunção dos núcleos da base, para ambas as condições. A elevada freqüência de outros transtornos psiquiátricos, como distimia e depressão maior, reforçaria essa interpretação (Wenzel et al., 1998; 2000). Na linha de evidências contra a associação entre distonia primária e TOC, é relevante ainda citar o recente estudo de Heiman et al. (2007), que não constataram maior freqüência de SOC nem TOC em indivíduos portadores da mutação no gene DYT1 com ou sem distonia, quando comparados a controles sem a mutação.

Por outro lado, os estudos descritivos que investigaram a freqüência de TOC em pacientes distônicos observaram uma proporção significativamente maior de TOC (6,8% a 19,7%) nesses pacientes do que na população geral, entre 1% e 2% (Jenike, 2004). Ressalta-se o trabalho de Cavallaro et al. (2002) que verificou TOC em 19,7% dos pacientes com distonia focal. Esse estudo relatou ainda a ocorrência de TOC em 13,8% dos familiares dos pacientes, sugerindo que existiria um risco familiar para as duas condições simultaneamente. Em conjunto, esses dados reforçariam a hipótese de um substrato fisiopatológico comum para distonia e TOC.

Uma possível explicação para a variabilidade nas freqüências de SOC/TOC encontradas nos estudos citados é a diversidade de instrumentos para avaliação e quantificação de sintomas, assim como o desenho dos estudos. Isso poderia explicar também os resultados conflitantes.

A natureza da associação entre TOC e distonia, se comprovada, poderia auxiliar na compreensão de ambas as condições. Embora a participação dos núcleos da base na fisiopatologia da distonia seja postulada, o envolvimento de outras regiões encefálicas, especialmente os córtices motor e sensitivo, vem sendo cada vez mais valorizado (Hallett, 1995, 2002; Rona et al., 1998). Por sua vez, a classificação do TOC em possíveis subtipos poderia ganhar evidência adicional com relevantes implicações terapêuticas (Hounie et al., 2001).

CONCLUSÃO

A hipótese de maior associação entre TOC e distonia primária não pode ser confirmada de forma inequívoca até o presente momento. Idealmente, novos estudos deverão ser realizados, empregando entrevistas diagnósticas estruturadas e escalas validadas para a quantificação dos SOC, como a YBOCS (Tenney et al., 2003). Deve-se estudar pacientes com distintas formas de distonia primária, além de controles assintomáticos e portadores de condições similares do ponto de vista de incapacidade, agregando dados de história familiar para os transtornos, comorbidades e resposta a tratamentos farmacológicos.

Recebido 04/12/2006

Aprovado 22/02/2007

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Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  13 Jul 2007
• Data do Fascículo
  2007

Histórico

• Aceito
  22 Fev 2007
• Recebido
  04 Dez 2006