Cisto de colédoco: experiência de cinco anos com o tratamento cirúrgico no hospital municipal JESUS-RJ

Choledochal cyst: five-year experience with surgical treatment at hospital municipal JESUS-RJ

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ARTIGOS ORIGINAIS

Cisto de colédoco: experiência de cinco anos com o tratamento cirúrgico no hospital municipal JESUS-RJ

Choledochal cyst: five-year experience with surgical treatment at hospital municipal JESUS-RJ

Lisieux Eyer de Jesus, TCBC-RJ^I; Mariana Mesquita Júdice^II; Eduardo Guimarães Mello^II; Pedro Augusto Vital Nogueira^III

^ICirurgiã pediátrica do Hospital Municipal Jesus e Hospital Universitário Antônio Pedro, UFF; Supervisora de Residência Médica em cirurgia pediátrica do Hospital Municipal Jesus

^IIMédicos residentes do 2º ano em Cirurgia Pediátrica do Hospital Municipal Jesus

^IIICirurgião pediátrico do Hospital Municipal Jesus e Hospital da Lagoa/Chefe do Serviço de Cirurgia Pediátrica do Hospital Municipal Jesus

^{Endereço para correspondência}

RESUMO

OBJETIVO: Relatar a experiência no diagnóstico e tratamento do cisto de colédoco no Hospital Municipal Jesus em cinco anos (1996-2001) e a experiência brasileira publicada para o tratamento do cisto de colédoco em crianças.

MÉTODO: Avaliação prospectiva dos pacientes operados com o diagnóstico de cisto de colédoco em cinco anos no Hospital Municipal Jesus.

RESULTADOS: Houve predomínio de casos diagnosticados pela presença de dor abdominal recorrente, icterícia e/ou massa abdominal palpável. Apenas dois pacientes apresentavam a tríade completa. Todos os pacientes foram submetidos à ultra-sonografia e houve dúvida no diagnóstico ultra-sonográfico em apenas dois. Todos eram cistos do tipo 1 de Todani tratados através de ressecção completa e anastomose biliodigestiva em Y Roux. Houve complicações pós-operatórias imediatas em três pacientes: um caso de hemorragia digestiva alta e dois casos de fístula biliar, um deles relacionado a problemas técnicos na anastomose que necessitou de reoperação. O seguimento variou de quatro meses a cinco anos, sem detecção de complicação tardia em nenhum caso.

CONCLUSÕES: O tratamento do cisto de colédoco através da ressecção completa na criança é seguro, relacionado a poucas complicações e capaz de resolver por completo a sintomatologia pré-operatória dos pacientes.

Descritores: Cisto de colédoco; Malformações de vias biliares; Hepático-jejunostomia.

ABSTRACT

BACKGROUND: Our objective is to evaluate prospectively the treatment and diagnosis of choledochal cysts in Hospital Municipal Jesus in a five-year period (1996-2001).

METHOD: Prospective evaluation of patients operated on for choledochal cysts in Hospital Municipal Jesus during a five-year period.

RESULTS: Patients generally presented recurring abdominal pain, jaundice or an abdominal tumor, but only two presented the complete triad. One patient was asymptomatic and was diagnosed fortuitouslly. All patients could be diagnosed by ultrasonography, and the method accomplished a doubtful diagnosis in only two cases. All cases were Todani's type 1 treated by total resection. There were three post-operative complications: an episode of digestive hemorrhage and two biliary fistulae, one clinically treated with success and one reoperated. Follow up varied between 4 months and 5 years and there weren't any late complications. CONCLUSION: Choledochal cysts must be treated electively by total resection as soon as they are diagnosed, and surgical resection is safe in children.

Key words: Choledocal cyst; Biliary malformations; Hepatico-jejunostomy

INTRODUÇÃO

Os cistos de colédoco são típicos do paciente pediátrico e apesar de incomuns na população ocidental têm sido progressivamente mais diagnosticados, pelo instrumental diagnóstico aperfeiçoado e uso difundido da ultra-sonografia, capaz de detectar a doença com facilidade, inclusive in utero.

Paralelamente ao aperfeiçoamento dos métodos diagnósticos ocorreu mudança radical do ponto de vista do tratamento cirúrgico: pelo reconhecimento relativamente recente (em torno de 20 anos) do alto risco de malignização tardia no epitélio dos cistos o tratamento transitou da aceitação de anastomoses cistoentéricas, para a imposição de ressecções completas do cisto ou, ao menos, de sua mucosa. A transição de uma cirurgia relativamente simples de executar (cistojejunostomia) para uma técnica mais complexa (ressecção completa do cisto com anastomose hepaticojejunal em Y Roux) e o diagnóstico e tratamento mais precoces obriga a uma revisão dos resultados terapêuticos, a fim de verificar a aceitação, praticidade e segurança dos métodos de ressecção em nosso meio.

MÉTODO

O serviço de cirurgia do Hospital Jesus é de nível terciário e atende crianças até os 12 anos de idade, funcionando como referência em cirurgia pediátrica no município do Rio de Janeiro. Apresentamos neste trabalho dez pacientes internados com o diagnóstico de cisto de colédoco num período de cinco anos (janeiro 1996 a agosto 2001), com observação prospectiva. Todos foram tratados com a ressecção completa do cisto e reconstrução biliar em Y Roux com alça jejunal transmesocólica, porção aferente de 30cm de comprimento e drenagem sub-hepática "de vigilância" com dreno de Penrose. Todos os responsáveis foram informados quanto à necessidade de cirurgia pelo risco futuro de complicações biliares e malignização do cisto e autorizaram o ato cirúrgico. Foi programado seguimento com ultra-sonografia em três meses, um ano pós-operatório e anual para todos os pacientes. Todos os familiares foram informados quanto aos riscos potenciais envolvidos no tratamento e à conveniência de seguimento anual com ultra-sonografia, inclusive na idade adulta, pelo risco de complicações tardias (fundamentalmente litíase biliar e neoplasias biliares).

RESULTADOS

Foram tratados 10 pacientes, sete do sexo feminino e três do sexo masculino, entre seis meses e sete anos de idade (média 37,8 e mediana 24,5 meses), nenhum com ascendência oriental. Dois pacientes eram lactentes, dois pacientes se apresentaram em idade escolar (sete anos), apesar de sintomáticos a longo prazo, e os demais se apresentaram entre um e três anos de idade. O intervalo entre o atendimento médico inicial do paciente e o encaminhamento ao cirurgião foi em média de 13,9 meses (mediana 12,5 meses), enquanto após o atendimento pelo cirurgião o tempo médio decorrido até o tratamento cirúrgico definitivo foi em média de 3,3 meses (mediana 2,5 meses).

O quadro clínico típico foi de dor abdominal recorrente (sete pacientes). Dois dos pacientes em que não foi assinalada dor abdominal eram lactentes, com presumível dificuldade médica em detectar dor e um caso foi detectado incidentalmente através de ecocardiograma para investigar sopro cardíaco. Em dois casos foi detectado um padrão sugestivo de pancreatite aguda recorrente, em um deles comprovado através de hiperlipasemia sérica. Nestes pacientes foi comprovada a presença de um canal comum anormalmente alongado. Oito pacientes apresentaram ao menos um episódio de icterícia, em cinco casos recorrente, e quatro crianças receberam diagnósticos clínicos prévios de hepatite em outros serviços. Em quatro crianças havia massa abdominal palpável em quadrante superior direito do abdome. Apenas dois pacientes (um ano e sete anos de idade) apresentaram a tríade clássica (massa palpável, dor abdominal e icterícia) completa. Os lactentes apresentaram icterícia como o principal sintoma. Um paciente em idade escolar se apresentou ao serviço com indicação anterior de transplante hepático por intratabilidade clínica e provável cirrose biliar, uma criança pré-escolar se apresentou após sofrer colecistectomia aos 10 meses de idade e uma terceira (escolar) com diagnóstico de colelitíase teve o cisto diagnosticado apenas durante colecistectomia eletiva. Nenhum paciente apresentou história familiar de doença biliopancreática relevante. Em quatro pacientes havia desnutrição, dois deles com compressão duodenal pelo cisto de colédoco.

Nove dos dez casos de cisto de colédoco estudados puderam ser diagnosticados por meio de exame ultra-sonográfico. Em um caso houve dúvida diagnóstica pela possibilidade de duplicação duodenal e em um paciente foi feito apenas o diagnóstico de colelitíase. As lesões variaram de 20 a 150mm de diâmetro. Em três pacientes foram realizadas tomografias abdominais e em um colangioressonância, todas capazes de diagnosticar corretamente a doença. Três pacientes foram submetidos a cintigrafia de vias biliares, que diagnosticou a presença de dilatação anormal da via biliar extra-hepática com retardo no esvaziamento do contraste. Apenas dois pacientes apresentaram aumento dos níveis séricos de transaminases em exames pré-operatórios, ambos em vigência de episódio agudo de colangite.

Todos os pacientes foram operados eletivamente e a ressecção completa do cisto foi sempre possível (oito casos do tipo 1 A, dois casos do tipo 1C). A reconstrução biliar foi feita através de anastomose hepático-jejunal terminolateral deixando um coto jejunal proximal à anastomose £ 2 cm em todos os pacientes, exceto um caso, operado através de anastomose terminoterminal, que apresentou fístula biliar pós-operatória precoce e coleperitônio, necessitando de reoperação. No segundo ato cirúrgico foi encontrada laceração do hepático comum em sua face posterior com aproximadamente 2mm extensão e foi refeita anastomose terminolateral sem intercorrências, com evolução satisfatória. Todos os pacientes apresentavam cistos que se mostravam desde a região peri-pancreática até próximo à junção dos hepáticos, deixando um espaço variando entre 15mm e 5mm entre a junção dos hepáticos e a região da anastomose, exceto um paciente, em que a anastomose foi feita diretamente no nível da junção dos hepáticos. Este último apresentou fístula biliar autolimitada, que fechou espontaneamente com tratamento conservador no 19º dia pós-operatório, mantendo nutrição oral durante todo o período de recuperação. Não houve outros problemas detectados em pós-operatório precoce (£ 30 dias), exceto um caso de hemorragia digestiva alta, autolimitada, no quarto dia pós-operatório. A média global de permanência hospitalar no pós-operatório foi de 8,6 dias (mediana 8 dias).

O seguimento dos pacientes variou de três meses e cinco anos pós-operatórios (média 17,5 meses, mediana 7 meses). Não foram detectadas complicações a longo prazo em nenhum paciente. Todos os pacientes que apresentavam dilatações biliares proximais no pré-operatório reverteram ao normal em exames ultra-sonográficos seriados. Um paciente que apresentava inicialmente alterações sugestivas de cirrose e hipertensão portal (aumento de calibre da veia porta) também reverteu para o normal, com veia porta de calibre normal, transaminases seguidamente normais e fígado homogêneo em ultra-sonografias seriadas.

DISCUSSÃO

Os cistos de colédoco são raros (1:2.000.000 nascidos vivos na população ocidental e 1:13.000 nascidos vivos no Japão)¹ e predominam no sexo feminino (em especial o tipo 1). A raridade da doença e a inexistência de estudos multicêntricos nacionais fazem com que os trabalhos brasileiros a respeito sejam relatos de casos clínicos individuais ^2-5 ou pequenas séries ^{1, 6-12}, embora o número médio de casos/ano seja comparável às estatísticas dos serviços com alta densidade de casos (Tabela 1). Algumas casuísticas são de análise difícil, por reunir casos de adultos e crianças indiscriminadamente¹⁰, absorver períodos de tempo muito extensos, em que houve modificações importantes na conduta frente à doença⁶ ou englobar casos de cistos biliares em conjunto com atresia de vias biliares⁷, que em nosso conceito têm prognóstico e complicações inseparáveis dos da doença de base, não devendo ser considerados em conjunto com os cistos de colédoco.

Realizamos um inventário da literatura nacional mediante pesquisa através da rede BIREME e fomos capazes de encontrar apenas 23 artigos de autores nacionais, apenas oito revisões de casuísticas maiores que três casos, todas retrospectivas e seis pediátricas. Os dados encontrados em séries pediátricas nacionais ^6-9,11,12 foram compilados e serão apresentados nas Tabelas 1, 2 e 3.

As dilatações císticas ou fusiformes segmentares da árvore biliar extra-hepática (tipo 1 de Todani)¹³, únicas encontradas em nossos pacientes, compreendem a maioria absoluta dos cistos de colédoco em literatura nacional e internacional, em geral se estendendo entre a cabeça do pâncreas e o ducto hepático comum. Cistos diverticulares (tipo 2), coledococeles (tipo 3) e cistos múltiplos intra-hepáticos exclusivos (tipo 5, doença de Caroli) são muito incomuns na prática clínica, têm implicações técnicas diferenciadas e não serão abordados aqui. Os cistos múltiplos intra e extra-hepáticos (tipo 4) têm sido relatados em freqüências elevadas por alguns autores ^7,14. Julgamos ser possível uma supervaloração da freqüência estatística dos cistos do tipo 4 A, confundidos com formas do tipo 1 com dilatação biliar intra-hepática secundária à suboclusão distal, potencialmente reversível.

A doença é típica de crianças jovens: menos de 20% dos diagnósticos são em adultos¹ e em inquérito entre cirurgiões pediátricos americanos 41% foram diagnosticados em lactentes e apenas 11% após os 12 anos de idade¹⁵. Recentemente o diagnóstico intra-útero vem se tornando mais comum. Apesar disto, no Brasil ainda é comum o diagnóstico tardio^1-3,10 (Tabela 2), com uma maior freqüência de complicações. Verificamos demora maior que um ano entre o atendimento inicial pelo pediatra, a obtenção do diagnóstico ou hipótese diagnóstica e encaminhamento ao cirurgião para investigação e tratamento. Este fato, adicionalmente à alta freqüência de um diagnóstico presumido de hepatite, muito freqüente em nossa experiência, sugere que a hipótese de cisto de colédoco não é considerada habitualmente pelo pediatra geral no diagnóstico diferencial da dor abdominal e icterícia na criança.

O tratamento cirúrgico do cisto de colédoco é eletivo, mas deve ser o mais precoce possível para evitar complicações (litíase, colangite, pancreatite, cirrose biliar, hipertensão portal e tumores malignos derivados do cisto). Infelizmente várias casuísticas nacionais (Tabela 3) relatam casos de cirrose biliar evoluindo para o óbito em casos tratados tardiamente, mesmo em crianças. A tríade diagnóstica característica (massa abdominal palpável, dor e icterícia) é incomum, se manifestando em menos de 10% dos pacientes ¹⁶ (20% em nossa casuística), sendo usual a presença de um ou mais destes sintomas isoladamente. Massa abdominal e icterícia são mais comuns em lactentes jovens, em pacientes mais velhos crises de dor abdominal recorrente e/ou colangite são as principais manifestações da doença^6-7,9,16-17. A dor abdominal pode ser atípica em quadrante superior direito do abdome/epigástrio ou sugerir pancreatite, conforme em dois de nossos pacientes (referida por vários autores em 10% a 30% dos casos^7,18 (Tabela 2). Perfuração espontânea dos cistos determinando abdome agudo é incomum (2% a 6% dos pacientes)^16,18,19. Embora a literatura internacional assinale com freqüência o diagnóstico pré-natal dos cistos de colédoco, não tivemos nenhum caso e presumimos que esta forma de diagnóstico permaneça incomum no Brasil pela dificuldade de acesso da população a um seguimento obstétrico regular. No Brasil pela alta freqüência de ascaridíase complicada a ascaridíase biliar é parte do diagnóstico diferencial (dois de nossos pacientes tiveram esta hipótese considerada, assim como um paciente de Deutsch e cols.¹⁰).

A ultra-sonografia, de baixo custo e morbidade zero, tem sido suficiente para diagnosticar a doença (erro em apenas 1/10 pacientes em nossa experiência), o que é corroborado por vários autores^{6-7,9,16,18,20} embora seja necessário profissional especializado e experiente para sua execução. A CPRE pode demonstrar a presença de um canal comum longo, possivelmente com nexo causal em relação à doença^9,21, mas de forma geral não a utilizamos por ser invasiva, tecnicamente difícil e apresentar potencial de complicações graves em crianças jovens (colangite, pancreatite). Em nossa opinião a colangioressonância é o exame ideal para qualificar anatomicamente as lesões, inclusive quanto à possibilidade de canal comum, porém a necessidade de sedação prévia de pacientes pediátricos e o custo do exame têm sido fatores limitadores de seu uso em nosso meio. A cintigrafia biliar tem capacidade de demonstrar a disfunção do esvaziamento da via biliar, o que pode ser bastante útil em formas sutis (geralmente 1C), em que a deformidade anatômica da via biliar é menos conspícua, apesar de haver sintomas (forme frustre)^{9, 22}.

O único procedimento aceitável atualmente como tratamento definitivo dos cistos de colédoco do tipo 1 é a ressecção completa do cisto ou de sua mucosa (essencialmente), pelo alto índice de degeneração neoplásica tardia do epitélio e porque são muito comuns crises recorrentes de colangite pela relativa ineficácia e freqüente estenose das anastomoses cistoentéricas.

O risco de carcinoma a partir do epitélio do cisto de colédoco retido é estimado em até 1/4 dos pacientes, muito maior que a incidência de colangiocarcinoma na população geral (0,02% a 0,03%)^1,23, e possivelmente é ainda maior naqueles submetidos a anastomose cistoentérica (36% de tumores primários contra 64% secundários após anastomose cistoentérica em 67 casos analisados ²⁴, 57% do total de tumores em cistos de colédoco²³). Este risco foi quantificado a partir da década de 80 e tornou a cirurgia de ressecção mandatória, inclusive determinando a conversão das cirurgias de anastomose cistoentérica, mesmo para pacientes assintomáticos^23,25. Os tumores se apresentam em média na 4ª/5ªdécadas de vida ou em torno de 10 anos após a realização de anastomose cistoentérica^23,24, geralmente fora de possibilidade terapêutica (75% após anastomose cisto-entérica e 50% primários¹⁴), com sobrevida média menor que um ano após o diagnóstico. A incidência de tumor se relaciona inversamente com a idade do portador da lesão: o risco é apenas marginal para crianças com menos de 10 anos de idade e mais de 15% em pacientes após a segunda década de vida, progredindo no decorrer do tempo^23,24. Encontramos em literatura nacional apenas um caso de tumor em cisto de colédoco, com sobrevida de sete meses após o diagnóstico, aproximadamente oito anos após realização de derivação cistojejunal¹⁰.

Dados de literatura confirmam a tendência à colangite nos pacientes tratados através de anastomoses cisto-entéricas: entre ¼ e a totalidade dos casos, variando em função do tempo de seguimento^6,14-16. As taxas de reoperação por complicações infecciosas após derivação cistoentérica são altas: de 16% a 88%^18,19. Não encontramos dados definitivos quanto à taxa de reoperações em literatura nacional, possivelmente devido à inconstância de dados de seguimento longo dos pacientes, embora proliferem casos de complicações das cirurgias de drenagem e sejam citados vários casos de reoperação^6,9,10.

Frente a estas considerações apenas o risco de complicações graves em cirurgias excisionais permitiria negar tais procedimentos como preferenciais. No entanto o índice de complicações cirúrgicas após procedimentos excisionais em crianças e adultos está em torno de 10%^{14,18, 26} contra 42% de complicações tardias que necessitaram de reoperação no grupo submetido a bypass cistoentérico¹⁴. A maioria absoluta das complicações precoces foram fístulas biliares (em torno de 10%), geralmente autolimitadas. Os óbitos precoces em cirurgias resseccionais se deveram a complicações em pacientes cirróticos e/ou sépticos. Os casos de complicação tardia da cirurgia excisional se deveram a estenoses de anastomose com colangite secundária ou litíase biliar tardia^14,18 e alguns puderam ser tratados por métodos de radiologia intervencionista. Todos os nossos pacientes tiveram ressecção completa do cisto, sem a necessidade de ressecção intracística restrita à mucosa. Não houve complicações ligadas à dissecção per se e não tivemos qualquer caso de pancreatite pós-operatória ou sangramento peripancreático, corroborando a experiência de outros autores¹⁶ (Tabela 3).

A literatura recente tem aconselhado o uso de anastomoses terminoterminais para o tratamento dos cistos de colédoco^14,26, no intuito de evitar a persistência de um segmento excluso de alça intestinal, capaz de representar um local preferencial para proliferação bacteriana e estase biliar, com potencial desenvolvimento de sepse e cálculos ^26-27. Utilizamos a anastomose biliar terminolateral e não verificamos qualquer caso de colangite até o momento. Não podemos categorizar complicações litiásicas em face do seguimento relativamente curto dos pacientes nesta casuística. Acreditamos, no entanto, que a anastomose terminolateral é segura, desde que o segmento jejunal excluso seja de extensão mínima (em nossos pacientes < 2cm). Em pacientes pediátricos a anastomose terminoterminal é tecnicamente difícil pela desproporção de calibre entre o ducto hepático comum e a alça jejunal. O único paciente em quem optamos por esta forma de anastomose apresentou grande dificuldade técnica durante a cirurgia e evoluiu com fístula biliar e coleperitônio, necessitando de reoperação, quando foi confeccionada anastomose terminolateral, com boa evolução (alta hospitalar cinco dias após a segunda cirurgia). A anastomose hepático-coledociana, mesmo que possível em cistos pequenos é desaconselhável, já que permite a persistência do mecanismo mais creditado atualmente para a gênese da doença e, talvez, da degeneração neoplásica tardia do epitélio biliar: uma junção coledocopancreática defeituosa com canal comum alongado, capaz de permitir fluxo de suco pancreático para a via biliar principal^9,17,21. Embora existam desvantagens da anastomose em Y Roux, especialmente indução de distúrbios motores do trato digestivo e tendência a diáteses ulcerosas, achamos que as anastomoses hepático-duodenais são anatomicamente inadequadas por serem realizadas sob tensão, induzirem distorção e possivelmente suboclusão duodenal, possuindo potencial para complicações mais graves que aquelas verificadas para as anastomoses jejunais. A interposição de alça jejunal exclusa entre o ducto hepático e o duodeno (procedimento de Beijing) ²⁸ é teoricamente atraente, por excluir os problemas derivados da exclusão em Y Roux, preservar a anatomia duodenal a contento, permitir um trânsito biliar mais fisiológico e intervenções endoscópicas futuras, se necessário. Não temos, no entanto, experiência com este método descrito recentemente, e persiste o potencial de indução de fístula duodenal e a morbidade de anastomoses intestinais múltiplas.

Concluímos que o tratamento dos cistos de colédoco do tipo 1 deve ser o mais precoce possível, obrigatoriamente com ressecção completa do cisto, para evitar colangite recorrente, cirrose biliar e tumores. A ressecção do cisto, embora exija cirurgia extensa, tem morbidade pequena e mortalidade praticamente nula em pacientes em bom estado geral, fora da vigência de complicações infecciosas agudas.

Recebido em 17/11/2001

Aceito para publicação em 11/06/2002

Trabalho realizado no Serviço de Cirurgia Pediátrica do Hospital Municipal Jesus, Rio de Janeiro, RJ, Brasil.

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Endereço para correspondência:

Lisieux Eyer de Jesus

Rua Presidente Domiciano, 52/801 — Ingá

24210-270 — Niterói-RJ

Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  10 Out 2008
• Data do Fascículo
  Dez 2002

Histórico

• Aceito
  11 Jun 2002
• Recebido
  17 Nov 2001