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CONDUTA E ACOMPANHAMENTO DE EXTENSO CISTO TERATÓIDE EM SOALHO BUCAL

DESCRITORES :
Teratoma; Cisto dermoide; Soalho bucal; Criança

INTRODUÇÃO

Cistos disogenéticos, referidos comumente como cistos dermoides ou cistos teratoides, são hamartomas que podem conter vários derivados do endoderma, mesoderma ou ectoderma77. Gan K, Fung E, Idikio H, El-Hakim H (2008) A floor of mouth teratoid cyst with tract in a newborn - Case report and English literature review unraveling erroneous quotes and citations. Int J Pediat Otorhinolaryngol 72:1275-1279.. A maioria dos casos é relatada na linha média do corpo, especialmente em testículos e ovários. O local mais comum na região da cabeça e pescoço é na região lateral de sobrancelha, o chamado dermoide angular, e cerca de 6,5% dos casos ocorrem na cavidade oral. O cisto teratoide em soalho da boca é distintamente raro, havendo apenas alguns casos relatados, geralmente na região anterior88. Gordon PE, Faquin WC, Lahey E, Kaban LB (2013) Floor-of-mouth dermoid cysts: report of 3 variants and a suggested change in terminology. J Oral Maxillofac Surg 71:1034-41.,1414. Pentenero M, Marino R, Familiari U, Gandolfo S (2013) Choristoma involving the floor of the mouth and the anterior tongue: a case of teratoid cyst with gastric and respiratory epithelia. J Oral Maxillofac Surg 71:1706-11..

No que diz respeito à origem dos cistos em soalho bucal, três teorias são descritas na literatura. De acordo com a primeira, e mais prevalente teoria, esses cistos se originam de células embrionárias do primeiro e segundo arcos branquiais durante a terceira ou quarta semanas de vida embrionária. A segunda explica o mecanismo patogênico como forma adquirida, que pode ser devida à implantação de células epiteliais subsequentes a uma lesão acidental ou cirúrgica (causas traumáticas ou iatrogênicas antecedentes), bem como à oclusão de um ducto da glândula sebácea. A terceira teoria sugere que esses cistos sejam considerados variação do cisto do ducto tireoglosso66. Dutta M, Saha J, Biswas G, Chattopadhyay S, Sen I, Sinha R (2013) Epidermoid cysts in head and neck: our experiences, with review of literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg 65:14-21.. No que se refere à etiologia desses cistos em soalho de boca, existem algumas hipóteses; entretanto, a mais aceita é possível sequestro de tecido ectodérmico na linha média no momento de fusão do primeiro (mandibular) e segundo (hioide) arcos braquiais22. Azañero WD, Mazzonetto R, León JE, Vargas PA, Lopes MA, de Almeida OP (2009) Lingual cyst with respiratory epithelium: a histopathological and immunohistochemical analysis of two cases. Int J Oral Maxillofac Surg 38:388-392.,1010. Liang Y, Yang YSh, Zhang Y (2012) Retrospective analysis of ten cases of congenital sublingual teratoid cyst. Eur J Paediatr Dent. 13:333-6..

Histologicamente, o cisto dermoide difere do epidermoide apenas pela presença de anexos como glândulas sebáceas ou folículos pilosos abortivos dentro de suas paredes. Cisto teratoide é considerado quando contém outros elementos, como músculo ou osso1111. Lin HW, Silver AL, Cunnane ME, Sadow PM, Kieff DA (2011) Lateral dermoid cyst of the floor of mouth: unusual radiologic and pathologic findings. Auris Nasus Larynx 38:650-653.. Abordagens cirúrgicas para excisão têm sido o tratamento de escolha para essas entidades, incluindo incisões intra ou extraorais1212. MacNeil SD, Moxham JP (2010) Review of floor of mouth dysontogenic cysts. Ann Otol Rhinol Laryngol 119:165-173.. A maioria dos autores recomenda remoção cirúrgica conservadora, evitando a ruptura do cisto, visto que o seu conteúdo pode atuar como irritante para o tecido fibrovascular, produzindo inflamação pós-operatória. Recorrência ou transformação maligna dos cistos orais são incomuns após o tratamento88. Gordon PE, Faquin WC, Lahey E, Kaban LB (2013) Floor-of-mouth dermoid cysts: report of 3 variants and a suggested change in terminology. J Oral Maxillofac Surg 71:1034-41.,99. Kinzer S, Mattern D, Ridder GJ (2006) Diagnostic and therapeutic management of a big cyst at the floor of the 6 Case Reports in Medicine mouth-a case report. Laryngo-Rhino-Otologie 85:827-831..

Este trabalho apresenta um caso de cisto teratoide em criança com ênfase no tratamento e acompanhamento por período de seis meses.

RELATO DO CASO

Menino com cinco anos compareceu relatando sensação de odor em região de soalho bucal, com duração de aproximadamente três meses. Ao exame extraoral, observou-se ligeiro aumento de volume de consistência flutuante em região submentoniana com aproximadamente 3 cm. O exame intraoral demonstrou proptose lingual, sem qualquer alteração na mucosa sobrejacente (Figura 1). Imagem de ressonância magnética evidenciou formação cística oval, medindo 2,6x4,5x3,1 cm, localizada no soalho da boca, sem evidência de erosão óssea ou infiltração da musculatura adjacente. Além disso, foram identificadas pequenas imagens arredondadas com sinal de intensidade intermediária nas sequências ponderadas T1 e T2 (Figura 2). O diagnóstico clínico foi de cisto dermoide e o tumor foi excisado por dissecção romba com remoção completa, sem ruptura da cápsula cística (Figura 3). A análise histopatológica revelou um cisto dermóide associado com cisto gastrointestinal heterotópico oral, caracterizado por uma cavidade revestida por epitélio escamoso estratificado ortoqueratinizado, com áreas de epitélio gastrointestinal, mostrando a presença de microvilosidades e células caliciformes. Observou-se também a presença de folículos pilosos e glândulas sebáceas na cápsula subjacente ao epitélio ortoqueratinizado. Em algumas áreas, foi possível visualizar a transição entre o epitélio ortoqueratinizado e o gastrointestinal, com presença de epitélio escamoso estratificado paraqueratinizado nesses locais (Figura 4). Os achados histopatológicos foram consistentes com os de um cisto teratoide maduro e o paciente não apresentou sinais clínicos de recidiva seis meses após a excisão cirúrgica (Figura 5).

FIGURA 1
Exame extraoral mostrando aumento de volume na região submentoniana e exame intraoral evidenciando massa nodular com consequente proptose lingual

FIGURA 2
Imagem de ressonância magnética mostrando formação cística oval e imagens arredondadas com sinal de intensidade intermediária nas sequências ponderadas T1 e T2

FIGURA 3
Enucleação cirúrgica após dissecção romba da massa bem encapsulada

FIGURA 4
Fotomicrografia demonstrando o epitélio escamoso estratificado ortoqueratinizado, o epitélio gastrointestinal e o epitélio de transição, escamoso estratificado paraqueratinizado. (H/E, 40×/ detalhes em H/E, 100×)

FIGURA 5
Acompanhamento seis meses após a operação

DISCUSSÃO

Durante a formação da cabeça e pescoço, ocorre fusão dos arcos branquiais na linha média entre a terceira e quarta semanas de vida intrauterina. Acredita-se que o cisto dermoide congênito resulta do aprisionamento de um fragmento de tecido ectodérmico na linha média posteriormente à mandíbula. Algumas dessas células aprisionadas são blastômeros totipotentes que podem se desenvolver em qualquer uma das três camadas germinativas11. Agaimy A, Raab B, Bonkowsky V, Wünsch PH (2007) Intestinal-type adenocarcinoma arising in a congenital sublingual teratoid cyst. Virchows Arch 450:479-481.. Cisto dermoide adquirido surge a partir do epitélio implantado durante um trauma, e ocasionalmente pode se desenvolver em locais distantes da linha média88. Gordon PE, Faquin WC, Lahey E, Kaban LB (2013) Floor-of-mouth dermoid cysts: report of 3 variants and a suggested change in terminology. J Oral Maxillofac Surg 71:1034-41.. O termo "cisto teratoide" foi utilizado pela primeira vez por Meyer1313. Meyer I. Oral pathology: dermoid cysts (dermoids) of the floor of the mouth (1955) Oral Surg Oral Med Oral Pathol 8:1149-1164. na sua classificação de cistos disontogenéticos da região cervicofacial, com base no tipo de camadas germinativas incluídas na parede cística. Ele definiu três tipos histológicos distintos: epidermoide (simples), dermoide (composto) e teratoides (complexo). Um epidermoide é sempre formado por epitélio escamoso estratificado, sem apêndices dérmicos no tecido conjuntivo subjacente. Cisto dermoide contém, além do epitélio escamoso típico, apêndices dérmicos, tais como cabelo, folículos pilosos, glândulas sudoríparas e sebáceas. A parede do cisto teratoide também é revestida por epitélio escamoso, mas pode apresentar tecidos das três camadas germinativas, tais como aqueles dos sistemas respiratório, gastrointestinal e nervoso. Nos três tipos de cisto, o lúmen mostra conteúdo gorduroso, com coloração amarelo-acastanhada, formado por material queratinizado e sebáceo1010. Liang Y, Yang YSh, Zhang Y (2012) Retrospective analysis of ten cases of congenital sublingual teratoid cyst. Eur J Paediatr Dent. 13:333-6.,1313. Meyer I. Oral pathology: dermoid cysts (dermoids) of the floor of the mouth (1955) Oral Surg Oral Med Oral Pathol 8:1149-1164..

Cistos dermoides e teratoides representam aproximadamente 1,8% de todos os cistos em soalho bucal e essas lesões são muito raras em crianças33. Bonet-Coloma C, Mínguez-Martínez I, Palma-Carrió C, Ortega-Sánchez B, Peñarrocha-Diago M, Mínguez-Sanz JM (2011) Orofacialdermoid cysts in pediatric patients: a review of 8 cases. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 16:200-203.,55. Dimtsas S, Theologie-Lygidakis N, Iatrou I (2010) Intralingual dermoid cyst in an infant presenting swallowing and sleeping difficulties. J Clin Pediatr Dent 34:335-337.,1010. Liang Y, Yang YSh, Zhang Y (2012) Retrospective analysis of ten cases of congenital sublingual teratoid cyst. Eur J Paediatr Dent. 13:333-6., diferentemente do caso relatado. Esses cistos podem ser erroneamente diagnosticados como grande número de doenças que ocorrem nesta área, com aspectos clínicos e sintomatologia semelhantes44. Celik M, Akkaya H, Arda IS, Hiçsönmez A (2006) Congenital teratoma of the tongue: a case report and review of the literature. J Pediatr Surg 41:25-28.. O diagnóstico diferencial deve incluir lesões do desenvolvimento; alterações congênitas de origem glandular salivar; doenças inflamatórias; linfomas e tumores benignos66. Dutta M, Saha J, Biswas G, Chattopadhyay S, Sen I, Sinha R (2013) Epidermoid cysts in head and neck: our experiences, with review of literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg 65:14-21.. O diagnóstico diferencial do cisto teratoide no soalho da boca inclui cisto do ducto tireoglosso; rânula; higroma cístico; cistos da fenda branquial; tumores mesenquimais benignos; tumores de glândulas salivares benignos e malignos; doença de Hodgkin; linfoma não-Hodgkin e infecções77. Gan K, Fung E, Idikio H, El-Hakim H (2008) A floor of mouth teratoid cyst with tract in a newborn - Case report and English literature review unraveling erroneous quotes and citations. Int J Pediat Otorhinolaryngol 72:1275-1279.,99. Kinzer S, Mattern D, Ridder GJ (2006) Diagnostic and therapeutic management of a big cyst at the floor of the 6 Case Reports in Medicine mouth-a case report. Laryngo-Rhino-Otologie 85:827-831.. O diagnóstico preciso dessas doenças pode ser feito após investigação por exames clínico e imaginológicos1111. Lin HW, Silver AL, Cunnane ME, Sadow PM, Kieff DA (2011) Lateral dermoid cyst of the floor of mouth: unusual radiologic and pathologic findings. Auris Nasus Larynx 38:650-653.,1414. Pentenero M, Marino R, Familiari U, Gandolfo S (2013) Choristoma involving the floor of the mouth and the anterior tongue: a case of teratoid cyst with gastric and respiratory epithelia. J Oral Maxillofac Surg 71:1706-11.. Entretanto, em algumas situações a diferenciação pode ser dificultada, como em casos de cisto teratoide revestido por células escamosas, cujo diagnóstico pode ser confundido com cisto do ducto tireoglosso44. Celik M, Akkaya H, Arda IS, Hiçsönmez A (2006) Congenital teratoma of the tongue: a case report and review of the literature. J Pediatr Surg 41:25-28..

O tratamento de escolha para os cistos no soalho bucal é a excisão total (enucleação), com abordagem por via intra ou extraoral, o que vai depender da localização e tamanho do cisto44. Celik M, Akkaya H, Arda IS, Hiçsönmez A (2006) Congenital teratoma of the tongue: a case report and review of the literature. J Pediatr Surg 41:25-28.. Na maioria dos casos, a enucleação pode ser realizada por via intraoral, como está claramente evidente em uma revisão da literatura internacional que analisou um total de 120 cistos tratados cirurgicamente. Destes, 70 (58%) receberam abordagem intraoral, 37 (31%), extraoral, e 13 (11%) foram tratados por intervenções intra e extraorais66. Dutta M, Saha J, Biswas G, Chattopadhyay S, Sen I, Sinha R (2013) Epidermoid cysts in head and neck: our experiences, with review of literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg 65:14-21.. O tratamento eficaz de cisto dermoide e teratoide em soalho da boca exige identificação e excisão cirúrgica de quaisquer tratos que conduzam à linha média da mandíbula e do osso hioide. Uma falha na eliminação dessas estruturas revestidas por epitélio podem aumentar o risco de recorrência1414. Pentenero M, Marino R, Familiari U, Gandolfo S (2013) Choristoma involving the floor of the mouth and the anterior tongue: a case of teratoid cyst with gastric and respiratory epithelia. J Oral Maxillofac Surg 71:1706-11.,1515. Pirgousis P, Fernandes R (2011) Giant submental dermoid cysts with near total obstruction of the oral cavity: report of 2 cases. J Oral Maxillofac Surg 69:532-535.. O cisto descrito neste relato foi completamente excisado por via intraoral, que representa a abordagem indicada para casos com localização em planos superiores. Amplo campo cirúrgico foi obtido, permitindo dissecção romba e remoção completa do cisto, sem ruptura da cápsula, reduzindo as chances de recorrência. No exame histopatológico, a presença de epitélio gastrointestinal, além de folículos pilosos e glândulas sebáceas na cápsula, confirmaram o diagnóstico final de cisto teratoide.

REFERENCES

  • 1
    Agaimy A, Raab B, Bonkowsky V, Wünsch PH (2007) Intestinal-type adenocarcinoma arising in a congenital sublingual teratoid cyst. Virchows Arch 450:479-481.
  • 2
    Azañero WD, Mazzonetto R, León JE, Vargas PA, Lopes MA, de Almeida OP (2009) Lingual cyst with respiratory epithelium: a histopathological and immunohistochemical analysis of two cases. Int J Oral Maxillofac Surg 38:388-392.
  • 3
    Bonet-Coloma C, Mínguez-Martínez I, Palma-Carrió C, Ortega-Sánchez B, Peñarrocha-Diago M, Mínguez-Sanz JM (2011) Orofacialdermoid cysts in pediatric patients: a review of 8 cases. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 16:200-203.
  • 4
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  • 5
    Dimtsas S, Theologie-Lygidakis N, Iatrou I (2010) Intralingual dermoid cyst in an infant presenting swallowing and sleeping difficulties. J Clin Pediatr Dent 34:335-337.
  • 6
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  • 7
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    Pirgousis P, Fernandes R (2011) Giant submental dermoid cysts with near total obstruction of the oral cavity: report of 2 cases. J Oral Maxillofac Surg 69:532-535.
  • Fonte de financiamento: não há

Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    Apr-Jun 2016

Histórico

  • Recebido
    08 Maio 2015
  • Aceito
    26 Jan 2016
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