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Anais Brasileiros de Dermatologia

On-line version ISSN 1806-4841

An. Bras. Dermatol. vol.79 no.3 Rio de Janeiro May/June 2004

http://dx.doi.org/10.1590/S0365-05962004000300007 

CASO CLÍNICO

 

Coxins interfalangeanos sobre paquidermodactilia*

 

 

José Marcos PereiraI; Fernanda Corrêa Netto PereiraII; Vivian Corrêa Netto PereiraII

IEx-professor instrutor de Dermatologia da Faculdade de Medicina da Santa Casa de São Paulo
IIAcadêmicas de medicina da Universidade Metropolitana de Santos

Endereço para correspondência

 

 


RESUMO

Coxins interfalangeanos são nodulações ceratósicas, de limites precisos, com aproximadamente um centímetro de diâmetro, geralmente sobre as articulações interfalangenas das mãos. A paquidermodactilia é uma tumefação uniforme da pele que ocorre nas falanges proximais das mãos. É relatado o caso de um jovem com associação de paquidermodactilia e coxins interfalangeanos, fato não encontrado na literatura médica. Embora haja descrição que considera serem essas manifestações diversas da mesma doença, acredita-se que sejam entidades distintas. O ato compulsivo de atritar a pele parece ser o denominador comum mais aceito para justificar as duas doenças. Os autores postulam que o coxim interfalangeano seria uma resposta epidérmica, enquanto a paquidermodactilia, uma resposta dérmica a um mesmo fator traumático sobre a pele. O paciente foi tratado com infiltração intralesional de triancinolona, com melhora clínica expressiva das duas manifestações.

Palavras-chave: dedos; fibrose


 

 

INTRODUÇÃO

Coxim interfalangeano (CI), também muito conhecido como knuckle pads, e paquidermodactilia (PD) são duas dermatoses pouco estudadas. Segundo Verbov,1 criador do termo PD em 1975, as duas entidades representariam manifestações clínicas diferentes da mesma doença.

CI são nodulações hiperceratósicas, de superfície áspera, discretamente acastanhadas ou acinzentadas, com cerca de um centímetro de diâmetro, em geral arredondadas, endurecidas, de limites precisos e contornos regulares. São assintomáticas e de evolução crônica. As localizações mais freqüentes são as articulações interfalangeanas proximais e metacarpofalangeanas. São menos freqüentes em qualquer outra articulação dos dedos das mãos e raramente ocorrem nos artelhos.

A histopatologia é bastante característica, verificando-se hiperceratose, acantose e prolongamento das cristas papilares.15 Também já foram observados acantose psoriasiforme,22 proliferação dos capilares e fibroblastos,9 inflamação perivascular e aumento das bandas de colágeno na derme.22

A primeira publicação foi realizada em 1893 por Garrod,2 que descreveu três pacientes com nodulações sobre o dorso dos dedos. Como um dos pacientes tinha contratura de Dupuytren e outro tinha um avô também com a contratura, o autor associou as nodulações à contratura de Dupuytren. Em 1904, o mesmo autor3 fez estudo detalhado sobre a doença, tendo usado o termo pads em 12 casos, dos quais seis tinham contratura de Dupuytren. A expressão clássica knuckle pads foi criada por Jones,4 em 1923. O CI é conhecido desde o Renascimento, pois é mostrado nitidamente nas obras de Michelangelo, Vasari, Bronzino e Durer.5

A doença já recebeu inúmeras designações, entre elas helodermia, tylositas articuli, fibroma subcutâneo, keratosis supracapitularis, coussinets des phalanges, pulvillus digiti, Garrod' pads, discreta queratoderma, tumor benigno do córion, fibrocondroma, hipoplasia congênita e cojinetes articulares laterales.

Desde a publicação de Garrot,2 cerca de 335 casos foram descritos.2-29 Predomina no sexo masculino (56%), com idade variável entre cinco e 69 anos. São também descritos casos familiares de CI.8,23

Apenas o trabalho de Mikkelsen14 mostrou a incidência do CI na população. O autor, na cidade de Haugesund, na Noruega, em 1977, examinou 1.871 pessoas normais (752 homens e 1.119 mulheres), entre 20 e 89 anos de idade, e encontrou 164 com CI, sendo 68 homens (9%) e 96 mulheres (8,6%), ou seja, aproximadamente 9% da população, sendo a doença mais freqüente acima dos 40 anos.

O CI foi associado a várias alterações, entre elas disfunção do metabolismo da vitamina A,13 fibrodisplasias, ceratoses palmoplantares e ictiose,9 surdez e leuconíquia (casos familiares),11,25 pseudoxantoma elástico10 e acroceratoelastoidose;28 a associação mais freqüente, porém, é com a contratura de Dupuytren. Caroli e cols.21 examinaram 352 pacientes com contratura de Dupuytren (318 homens e 34 mulheres) e encontraram CI em 54 deles (15,3%), sendo 51 homens (95,3%) e três mulheres (5,5%). Em outro trabalho, Mikkelsen14 examinou 869 pacientes com contraturas de Dupuytren (623 homens e 246 mulheres), encontrado 385 com CI, sendo 303 homens (48,7%) e 82 mulheres (33,3%), mostrando incidência muito alta do CI em pacientes com contratura de Dupuytren.

A etiopatogenia do CI ainda é desconhecida. Segundo Ronchese30 a CI faz parte da chamada fibromatose periférica de Touraine, que inclui a contratura de Dupuytren, induratio penis plastic (doença de Peyronie), fibromas cutâneos e esclerodermia. Caroli e cols.21 consideram que a contratura de Dupuytren e CI são expressões de uma mesma alteração fibromatosa, pois fibroblastos, miofibroblastos, macrófagos e matriz extracelular representam achados comuns a ambas as doenças.

Lagier e cols.12 classificam o CI em duas formas: falso ou pseudo-CI, resultado de atrito e representado por acantose e hiperceratose; e o CI verdadeiro, caracterizado por proliferação de fibroblastos na derme. Sehgal e cols.15 dividem a doença em dois tipos: CI primário (assintomático) e secundário (sintomático), o qual seria associado à contratura de Dupuytren, ceratose palmoplantar, ictiose ou trauma profissional. Realmente, o trauma parece ter grande influência sobre o aparecimento do CI; assim sendo, é freqüentemente associado à ocupação.31 Richards e cols.18 examinaram 41 trabalhadores em um abatedouro de galinhas e encontraram 23 com CI. Já no escritório da empresa, examinaram 41 funcionários e não encontram CI. A doença também é observada com freqüência em lutadores de box27 e violinistas.19 Na criança predomina o CI idiopático, e no adulto, o CI de origem traumática.29

Pacientes com CI consultam o dermatologista por razões estéticas, porém não existe um tratamento específico para a doença. Alguns casos, em crianças, desapareceram espontaneamente na idade adulta,17 o que em geral não ocorre com a forma idiopática. Em se tratando de CI de origem traumática, uma vez removendo o atrito, pode haver remissão da lesão.22 Várias tentativas terapêuticas foram feitas, entre elas fenol 50% e crioterapia,7 remoção cirúrgica20 e oclusão com gel de silicone;24 porém, a recidiva é freqüente.

A paquidermodactilia (PD) é um espessamento da pele dos dedos das mãos, principalmente junto às falanges proximais. É mais comum em jovens adolescentes.

A primeira descrição dessa doença foi feita em 1973, por Bazex,32 que a encontrou em um homem de 23 anos de idade e a chamou de pachidermie digitale des primières phalanges. Em 1975, Verbov1 apresentou o caso de um homem com 19 anos e chamou o quadro de paquidermodactilia. Embora o paciente de Verbov não tivesse lesões de CI, devido à histopatologia caracterizada por hiperceratose, acantose e derme com aumento de tecido fibroso, o autor postulou que PD seria uma variante do CI.

A PD também já foi denominada paquidermia, discreta ceratodermia, acanto-hiperceratose e fibromatose.

Desde a primeira publicação acerca da PD, cerca de 50 casos foram descritos na literatura,1,32-62, sendo 77,5% dos casos em homens e 22,5% em mulheres. A maioria dos pacientes estavam com idades entre 14 a 29 anos, embora tenham sido descritos casos com 5 anos e 63 anos de idade. A duração da doença foi de meses até 15 anos.

Na maioria dos casos o PD acomete o segundo, terceiro e quarto dedos de ambas as mãos. Foi descrito o caso de uma mulher com a doença em apenas um dedo.42 Pode haver liquenificação da pele sobre a lesão,39 eritema e descamação38,40 e, em alguns casos, a lesão pode ser dolorosa.32,37,57 O processo pode estender-se pelas articulações metacarpofalangeanas, configurando a PD transgressiva.40 Há relatos de casos familiares com lesões em mãe e filha48 e em irmãs.57

A histopatologia clássica mostra hiperceratose, acantose, intenso espessamento da derme por aumento de fibroblastos e depósito de colágeno. A coloração pelo alcian blue evidenciou depósito de mucina.37,39,40,42,47,57 Podem ser também observados aumento da espessura da membrana basal,33 aumento das glândulas sudoríparas écrinas, várias fibrosadas, e intenso depósito de mucopolissacarídeos,34 pobre demarcação entre derme papilar e reticular,35 marcada eosinofilia36 e infiltrado linfocitário.37

Estudo histoquímico das fibras de colágeno mostrou serem colágeno I, III e V. Pela microscopia eletrônica as fibras de colágeno são mais finas do que as dos tecidos normais.35,59

A etiopatogenia da PD é desconhecida. Alguns autores consideram-na decorrente de ato compulsivo, no qual os pacientes atritam os dedos de uma mão contra os da outra.44,50

A PD já foi associada à síndrome de Dupuytren,35 síndrome do túnel do carpo,35 ginecomastia,37 atrofia maculosa varioliforme,55 artrite crônica juvenil, disfunção da tireóide, dermatite seborréica e glossite,34 esclerose tuberosa,46,57 síndrome de Ehlers-Danlos.57 Porém, a associação mais freqüente é com trauma repetitivo.41,44,50,61,62

Baldazzi e cols.57 classificaram a PD em cinco formas principais: 1 - forma clássica (associada ao trauma); 2 - forma localizada ou monopaquidermodaquitilia; 3 - forma transgressiva (dorso das mãos); 4 - familiar; e 5 - sintomática, associada à esclerose tuberosa.

O diagnóstico diferencial deve ser feito com36 paquidermoperiostose, acropaquidermodactilia na psoríase, osteíte cistóite múltipla, tumor fibroso, acromegalia, artrite juvenil crônica, sinovite, nódulos reumatóides, tofo gotoso, xantomatoses, fibrossarcomas, fibromatose juvenil, nódulos de Heberden e líquen mixedematoso

Algumas tentativas terapêuticas já foram realizadas para a PD, entre elas remoção cirúrgica,34,61 infiltração intralesional com triancinolona36,37,56 e diminuição do atrito por controle do ato compulsivo.44,50,62

No Brasil não há registro sobre a ocorrência de PD. O CI foi descrito em uma menina por Rutowitsch & Lima.62

O objetivo deste trabalho é mostrar a associação do CI com a PD, fato ainda não descrito na literatura, e o excelente resultado com a terapêutica instituída para ambas as doenças.

 

CASO CLÍNICO

MVNS, 17 anos, do sexo masculino, branco, natural de São Paulo, SP, com queixa de inchaço nos dedos das mãos e pequenos nódulos sobre a pele há oito anos. No exame dermatológico, o paciente apresentava aumento do volume dos dedos, principalmente na região da falange proximal, acometendo do segundo ao quinto dedos de ambas as mãos (Figuras 1 e 2). A alteração era assintomática, porém impossibilitava-o de flexurar totalmente os dedos, o que lhe atrapalhava em algumas atividades do cotidiano. Sobre as articulações metacarpofalangeanas e face lateral da tumefação observavam-se algumas lesões nodulares, com limites precisos, ceratósicas (Figura 3). O próprio paciente admitia que suas lesões eram causadas pelo atrito, pois constantemente cruzava e friccionava os dedos de uma mão contra os da outra. Embora as lesões hiperceratósicas também fossem assintomáticas, o paciente coçava-as com freqüência. Além disso, acusou o controle do videogame como outro fator de atrito. Foi feito exame anatomopatológico de fragmento em fuso, pegando ao mesmo tempo a lesão nodular e a região edemaciada (Figura 4). A epiderme apresentava acantose e hiperceratose (correspondendo à nodulação). Na derme observavam-se aumento numérico de fibroblastos, proliferação e espessamento das fibras colágenas envolvendo as glândulas sudoríparas écrinas. As fibras de colágeno estavam dissociadas pela presença de mucina. Não havia processo inflamatório. O raio X das mãos não mostrou comprometimento ósseo ou periósteo. O diagnóstico clínico e histológico foi de coxim interfalangeano sobre paquidermodactilia. O paciente foi orientado a não mais atritar os dedos e a realizar duas sessões quinzenais de infiltração intralesional de triancinolona na PD e sob o CI, com desaparecimento total das lesões de CI, normalização praticamente total da pele na região do PD (Figuras 5 e 6) e recuperação ampla do movimento dos dedos. Após um mês de observação, não havia indícios de recidiva.

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

DISCUSSÃO

Os autores classificam o paciente como forma clássica de PD, segundo Baldazzi e cols.,57 e CI secundário, conforme Sehgal e cols.15 Tanto o paciente como seus familiares não apresentavam indícios de contratura de Dupuytren. Ficou evidente que as manifestações clínicas do paciente eram de origem traumática.

Embora o paciente de Verbov1 tivesse PD sem lesões características de CI, pelos achados histopatológicos ele considerou a PD um tipo de manifestação clínica do CI. Em toda a literatura consultada, essa é a única descrição que considera ambas as alterações fazendo parte de uma mesma doença.

Até o momento foram descritos cerca de 335 casos de CI e 50 de PD, mostrando que são doenças clinicamente diferentes, o CI apresentando alterações histológicas eminentemente epidérmicas, e a PD, dérmicas. Não existe relato da ocorrência simultânea de ambas as doenças. Apenas o paciente descrito por Yanguas e cols.,45 apresentando PD, aparentemente tinha uma única lesão de CI, observada por fotografia, porém, textualmente, os autores não fizeram qualquer menção ao fato.

Parece não haver dúvida de que ambas as doenças são desencadeadas, ou pelo menos agravadas, por algum ato compulsivo de atritar a pele. Os autores acreditam que ambas as doenças sejam duas respostas diferentes a um mesmo agente etiológico.

Atritando a pele, pacientes têm respostas cutâneas diferentes. Por exemplo, um paciente que coça muito uma lesão pode ter uma reação predominantemente epidérmica, formando uma neurodermite. Outro, frente a prurido e conseqüente coçadura, pode ter uma resposta dérmica, formando uma cicatriz queloideana.

O caso aqui descrito, além da PD, apresentava várias lesões de CI metacarpofalangeanas e algumas sobre a própria PD, ou seja, na face lateral dos dedos, mostrando que o paciente, atritando a pele, teve ao mesmo tempo respostas epidérmica e dérmica, formando CI e PD, respectivamente. Voltando ao exemplo anterior, é como se o paciente tivesse desenvolvido uma neurodermite sobre uma cicatriz queloideana, fato já observado algumas vezes pelos autores.

O paciente teve cura clínica efetiva com a conscientização do problema, pois deixou de atritar as mãos, e as infiltrações intralesionais de triancinolona. A recuperação da movimentação dos dedos foi total.

Acreditamos que as duas entidades são muito mais freqüentes do que a literatura relata. Uma melhor observação de todos os atos que levam a algum atrito da pele, seja compulsivo ou repetitivo profissional, e um estudo da forma reacional de cada indivíduo deverão esclarecer a etiopatogenia de ambas as doenças e, consequentemente, proporcionar um tratamento efetivo.

 

AGRADECIMENTO

Ao professor doutor Nilceo S Michalany, pela realização dos exames anatomopatológicos.

 

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Endereço para correspondência
Dr. José Marcos Pereira
Rua Sílvio Rodini, 611 - apto. 101
02241-000 São Paulo SP
Tel./Fax: (11) 6452-8727
E-mail: jmp@terra.com.br
Site: www.jmarcosderm.med.br

Recebido em 30.07.2002
Aprovado pelo Conselho Consultivo e aceito para publicação em 11.02.2003.

 

 

* Trabalho realizado no Centro Dermatológico de Guarulhos.