Extenso cisto odontogênico calcificante em maxila posterior

RESUMEN

La aparición de un quiste odontogénico calcificante (QOC) en la región posterior de la maxila es infrecuente; hay pocos informes descritos en la literatura. Presentamos el caso de una paciente de 13 años que presentó una lesión extensa en la maxila izquierda (> 7,5 cm). La radiografía panorámica mostró una lesión radiolúcida unilocular bien delimitada, que se extendía desde el maxilar posterior izquierdo hasta el seno maxilar. La paciente fue sometida a descompresión, seguida de de la extirpación quirúrgica conservadora de la lesión. El análisis histológico de la pieza quirúrgica confirmó el diagnóstico de QOC. Después de un año, no se observaron recurrencias. La paciente permanece en seguimiento regular.

Palabras clave
quite odontogénico calcificante; descompresión; maxila; seno maxilar; tratamiento conservador

INTRODUÇÃO

O cisto odontogênico calcificante (COC) é um cisto de desenvolvimento incomum que representa menos de 1% de todos os cistos e tumores odontogênicos(¹). A Organização Mundial da Saúde (OMS) define COC como um cisto revestido por um epitélio semelhante ao ameloblastoma, contendo acúmulos focais de células fantasmas, material dentinoide e calcificações(²). Além do COC, que é considerado uma condição cística não neoplásica, o tumor dentinogênico de células fantasmas (uma neoplasia benigna) (TDCF) e o carcinoma odontogênico de células fantasmas (uma neoplasia maligna) (COCF) completam a tríade típica de doenças odontogênicas que contêm células fantasmas(³,⁴). É aceito que o COC nasce de remanescentes da lâmina dentária(²), e diversos estudos têm pesquisado a imunoexpressão de citoqueratinas e a presença de proteínas da via de sinalização Wnt/β-catenina no COC, indicando sua importância no desenvolvimento e na progressão dessas lesões(⁵,⁶).

O COC pode aparecer clinicamente como uma lesão intraóssea ou extraóssea/periférica(²). A apresentação mais comum é um edema de crescimento lento na região anterior dos ossos maxilares e da mandíbula, afetando adultos jovens na terceira ou quarta décadas de vida(²,⁴). O COC se mostra como radiolucências uniloculares ou multiloculares bem definidas associadas à presença variável de focos radiopacos(⁷–⁹). Podem estar associados a dentes irrompidos, principalmente os caninos superiores, e provocar a reabsorção radicular nos dentes adjacentes(¹⁰,¹¹). A maioria dos cistos mede de 2 a 4 cm no momento do diagnóstico, mas, em alguns casos, alcança proporções maiores(¹²).

O COC pode ser diagnosticado em associação com outros cistos e tumores odontogênicos, principalmente odontomas(⁸). Apesar do seu potencial de crescimento, o tratamento se baseia em uma abordagem cirúrgica conservadora, sendo algumas vezes a marsupialização/descompressão indicada para lesões extensas(¹). A recorrência após o manejo conservador do COC é baixa(¹). O objetivo deste artigo é relatar o caso de um grande COC maxilar com ênfase nas suas características clínicas, patológicas e de tratamento.

RELATO DE CASO

Uma menina de 13 anos foi encaminhada para avalição de um edema na maxila esquerda associado à mobilidade dos dentes na área, com duração de seis meses. O exame extrabucal revelou um inchaço nas regiões infraorbital, paranasal e zigmática esquerdas. O exame intrabucal revelou um edema no vestibule superior esquerdo, extendendo-se do primeiro pré-molar até o terceiro molar, associado à mobilidade dos dentes 25, 26 e 27. História médica sem anormalidades.

A radiografia panorâmica mostrou uma área radiolúcida unilocular bem definida na maxila esquerda estendendo-se do incisivo central direito ao terceiro molar esquerdo (Figura 1A). Foi observada reabsorção radicular nos dentes adjacentes, bem como vários focos radiopacos no interior da lesão. A tomografia computadorizada (TC) apresentou edema e perfuração das corticais ósseas vestibular e palatina (Figura 1B e C). A lesão ocupava quase todo o seio maxilar esquerdo e ficava próxima ao assoalho da órbita, medindo 7,5 cm em seu maior diâmetro. O diagnóstico clínico incluiu ameloblastoma, ceratocisto odontogênico e COC. Uma biópsia incisional foi realizada. Como o aspecto intraoperatório era compatível com lesão cística, foi realizada uma descompressão com um tubo (Figura 2A). A análise histológica das lâminas coradas com hematoxilina e eosina (HE) revelou uma cavidade cística revestida por um epitélio composto por uma camada basal de células colunares polarizadas e uma área superficial semelhante ao retículo estrelado. Além disso, havia a presença de células fantasmas e calcificações no epitélio, levando ao diagnóstico de COC.

FIGURA 1
A) radiografia panorâmica mostrando extensa radiolucência, estendendo-se do incisivo central superior direito ao terceiro molar superior esquerdo. Observe a presença de focos radiopacos e reabsorção radicular dos dentes intimamente associados à lesão; B) imagens axiais; C) TCFC mostrando as grandes dimensões da lesão TCFC: tomografia computadorizada de feixe cônico coronal.

FIGURA 2
A) abordagem cirúrgica inicial para descompressão do cisto. Observe a expansão vestibular associada à lesão; B) remoção cirúrgica conservadora da lesão mostrando expansão vestibular; C) espécime cirúrgico associado ao incisivo central superior direito e ao terceiro molar

A paciente foi submetida ao acompanhamento clínico mensal de rotina e à excisão cirúrgica conservadora da lesão sob anestesia geral após seis meses (Figura 2B e C). O procedimento incluiu uma incisão parapapilar vertical entre os dentes 11 e 22 e uma incisão sulcular do dente 11 ao 27 para acessar a lesão. Após o término da excisão, foram realizadas uma curetagem e uma osteotomia periférica em toda a cavidade óssea para remover qualquer remanescente epitelial e reduzir o risco de recorrência. O espécime cirúrgico confirmou a presença de cavidade cística, e a análise histológica confirmou o diagnóstico de COC (Figura 3A e B). A visão panorâmica e a TC revelaram formação óssea em toda a área (Figura 4A e B). A paciente permanece em acompanhamento clínico por um ano sem sinais de recorrência (Figura 4C).

FIGURA 3
A) detalhe do espécime cirúrgico mostrando a cavidade do cisto; B) corte histológico corado com HE mostrando o revestimento do cisto composto por células basais, áreas semelhantes a retículo estrelado, células fantasmas e calcificações (HE, aumento 100×)

FIGURA 4
A) visão panorâmica; B) imagens axiais de TCFC obtidas um ano após a cirurgia mostrando evidência de formação óssea na região (setas vermelhas); C) aspecto intraoral um ano após a cirurgia

DISCUSSÃO

Os COCs são incomuns, distintos e caracterizados como lesões odontogênicas císticas benignas com predileção pela região anterior da mandíbula. Pode envolver ossos ou tecidos extraósseos/periféricos(²). O COC foi descrito pela primeira vez por Gorlin em 1962 como uma lesão cística, mas compartilha muitas características clínicas, radiológicas e histológicas com seu equivalente sólido, o TDCF(³,¹³,¹⁴). COC maxilares extensos (> 4 cm) na região posterior são raros, existem apenas alguns casos relatados na literatura (Tabela).

TABELA
Resumo de cistos odontogênicos calcificantes extensos (maiores que 4 cm) na região posterior da maxila (pré-molar a molar) relatados na literatura de língua inglesa

Referência	Sexo	Idade (anos)	Lado	Tamanho (cm)*	Associação	Tratamento
Tanimoto et al. (1988)	M	17	D	> 4**	Odontoma	Enucleação
Tanimoto et al. (1988)	F	14	D	> 4**	Odontoma	Enucleação
Rushton et al. (1997)	M	51	E	> 4**	NI	NI
Yoshiura et al. (1998)	M	62	E	> 4**	NI	NI
Fregnani et al. (2003)	F	43	D	5	NI	Enucleação
Utumi et al. (2012)	F	36	E	> 4**	Odontoma	Enucleação
Kim et al. (2016)	M	24	E	> 4**	NI	Marsupialização e enucleação
Emam et al. (2017)	M	36	D	5	NI	Descompressão, enucleação e curetagem
Arboleda et al. (2018)	F	15	D	> 4**	Cisto dentígero	Enucleação
Presente caso	F	13	E	7,5	Odontoma	Descompressão, curetagem e osteotomia periférica

• M: masculino; F: feminino; D: direito; E: esquerdo; NI: não informado; *maior diâmetro; > 4**: ponto de corte estimado de imagens radiográficas em casos sem dimensões registradas.

Em estudo com 215 casos de COC realizado por Buchner (1991)(¹²), o tamanho da lesão era conhecido em 58 casos, variando de 0,5 a 12 cm. Destes, quase 60% tinham tamanhos entre 2 e 3,9 cm, e o tamanho médio registrado foi de 3,3 cm. A média de idade no momento da apresentação dos casos de COC extensos coletados na literatura (Tabela) foi de 31 ± 17,2 anos (variando de 13 a 62 anos), sem predileção por sexo. A ocorrência dessas lesões na região posterior da maxila é geralmente baixa, representando de 2% a 11,7% do total de casos(¹²). O COC extenso pode estar associado a aumento de volume, má oclusão, sensação dolorosa, deformidade estética e risco de comprometimento de estruturas anatômicas adjacentes(¹⁵–¹⁷). Da mesma forma, em um estudo multicêntrico de 268 casos de COC, Arruda et al. (2018)(¹) revelaram que o tamanho da lesão era maior entre as lesões sintomáticas. Nesses casos, os achados radiográficos mais comuns são a expansão óssea, que pode ou não ser acompanhada de erosão cortical, deslocamento do dente, reabsorção radicular e, ocasionalmente, envolvimento do seio maxilar(⁷,¹⁰,¹⁷,¹⁸). Do mesmo modo, a lesão descrita em nosso relato se estendia por todo o seio maxilar e ocupava parte do assoalho da órbita esquerda, causando aumento de volume na maxila.

A histologia distinta do COC é caracterizada por um epitélio semelhante ao ameloblastoma, revestindo uma cavidade cística, associado à presença de células fantasmas e calcificações, e pela formação de dentinoide(²,¹⁴). O COC foi previamente categorizado em diferentes variantes histológicas (cisto simples, cisto proliferativo, tipo ameloblastomatoso e associado a odontoma ou outros tumores odontogênicos benignos que não o odontoma), mas essa classificação não parece ter significado clínico e comportamental, por isso, não foi adotada pela OMS(²,¹⁴,¹⁷). Ao avaliar a variante histológica de 52 casos de COC, Irani et al. (2017)(¹⁴) observaram que a taxa de COC cístico simples e de associado ao odontoma foi de 30,8% para ambos os subtipos, sendo os tipos histológicos mais comumente encontrados. Conforme descrito na Tabela, o odontoma é o tumor odontogênico associado ao COC mais comum em lesões maiores.

A enucleação é o tratamento de escolha para o COC intraósseo, e as recorrências são observadas em menos de 5% dos casos(¹,¹²). Essa modalidade terapêutica é vista como uma técnica eficaz mesmo para lesões maiores, pois evita mutilações desnecessárias e perdas dentárias(¹⁶,¹⁹). Como pode ser visto na Tabela, a enucleação foi realizada em 87,5% (7/8) do COC extenso incluído em nossa revisão. Arruda et al. (2018)(¹) constataram que apenas 4% dos COCs relatados na literatura foram tratados por meio de uma abordagem em duas etapas, incluindo descompressão ou marsupialização seguida de enucleação. Particularmente, mostramos uma abordagem conservadora em duas etapas para COC com bons resultados clínicos no presente relatório. Além disso, o COC raramente sofre transformação maligna(²⁰), reforçando a utilidade desta abordagem cirúrgica conservadora, mesmo para grandes COCs da maxila posterior.

Em resumo, relatamos um caso de um COC extenso no maxilar posterior tratado conservadoramente, com uma melhora do estado geral do paciente. O presente caso reforça que a descompressão deve ser considerada uma opção em lesões grandes em pacientes jovens, reduzindo a morbidade e auxiliando na preservação de importantes estruturas anatômicas.

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Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  29 Nov 2021
• Data do Fascículo
  2021

Histórico

• Recebido
  05 Abr 2020
• Revisado
  05 Abr 2020
• Aceito
  05 Abr 2020