Cavernomas de tronco: desafio cirúrgico

Aguiar, Paulo Henrique Pires de; Zicarelli, Carlos Alexandre Martins; Isolan, Gustavo; Antunes, Ápio; Aires, Rogério; Georgeto, Sérgio Murilo; Tahara, Adriana; Haddad, Fahd

doi:10.1590/S1679-45082012000100014

Resumos

OBJETIVO: Os autores mostram sua experiência com cavernomas de tronco cerebral, comparando seus dados com os de uma revisão da literatura. MÉTODOS: De 1998 a 2009, 13 pacientes com cavernoma de tronco cerebral foram submetidos a ressecção cirúrgica. Todos os filmes, prontuários e imagens foram revisados para exposição dos dados mais importantes, como epidemiologia, detalhes clínicos, achados radiológicos e resultados cirúrgicos, bem como as principais complicações. RESULTADOS: A média de idade foi de 42,4 anos (variação de 19 a 70). Não houve predominância de gênero na taxa masculino versus feminino, 6:7. Os casos pontinos foram os mais frequentes. Ressonância nuclear magnética foi o método de imagem para o diagnóstico de cavernomas em todos os casos. A média do acompanhamento foi de 71,3 meses (variação de 1 a 138 meses). A apresentação clínica mais frequente foi a paresia do VIII nervo craniano, tinitus e perda auditiva (69,2%). Todos os 13 pacientes com cavernomas de tronco sintomáticos foram submetidos à ressecção cirúrgica. A remoção total foi realizada em 11 pacientes. A morbidade e a mortalidade foram de 15,3 e 7,6%, respectivamente. CONCLUSÃO: Os cavernomas podem ser seguramente ressecados por meio de acessos cirúrgicos ideais (zonas de entrada seguras) e técnicas de microcirurgia, sendo que o objetivo é remover toda a lesão sem o comprometimento dos nervos cranianos.

Tronco encefálico; Tronco encefálico; Encefalopatias; Hemangioma cavernoso

OBJECTIVE: The authors show their experience with brainstem cavernomas, comparing their data with the ones of a literature review. METHODS: From 1998 to 2009, 13 patients harboring brainstem cavernomas underwent surgical resection. All plain films, medical records and images were reviewed in order to sample the most important data regarding epidemiology, clinical picture, radiological findings and surgical outcomes, as well as main complications. RESULTS: The mean age was 42.4 years (ranging from 19 to 70). No predominant gender: male-to-female ratio, 6:7. Pontine cases were more frequent. Magnetic resonance imaging was used as the imaging method to diagnose cavernomas in all cases. The mean follow-up was 71.3 months (range of 1 to 138 months). Clinical presentation was a single cranial nerve deficit, VIII paresis, tinnitus and hearing loss (69.2%). All 13 patients underwent resection of the symptomatic brainstem cavernoma. Complete removal was accomplished in 11 patients. Morbidity and mortality were 15.3 and 7.6%, respectively. CONCLUSIONS: Cavernomas can be resected safely with optimal surgical approach (feasible entry zone) and microsurgical techniques, and the goal is to remove all lesions with no cranial nerves impairment.

Brain stem; Brain stem; Brain diseases; Hemangioma, cavernous

ARTIGO ORIGINAL

^IHospital Israelita Albert Einstein - HIAE, São Paulo (SP), Brasil; Departamento de Neurocirurgia, Santa Casa de Londrina - Londrina (PR), Brasil; Universidade Federal do Rio Grande do Sul - UFRGS, Rio Grande do Sul (RS), Brasil

^IIHospital Israelita Albert Einstein - HIAE, São Paulo (SP), Brasil; Departamento de Neurocirurgia, Santa Casa de Londrina - Londrina (PR), Brasil

^IIIUniversidade Federal do Rio Grande do Sul - UFRGS, Porto Alegre (RS), Brasil

^IVDepartamento de Neurocirurgia, Santa Casa de Londrina - Londrina (PR), Brasil

^VHospital Israelita Albert Einstein - HIAE, São Paulo (SP), Brasil

Autor correspondente

RESUMO

OBJETIVO: Os autores mostram sua experiência com cavernomas de tronco cerebral, comparando seus dados com os de uma revisão da literatura.

MÉTODOS: De 1998 a 2009, 13 pacientes com cavernoma de tronco cerebral foram submetidos a ressecção cirúrgica. Todos os filmes, prontuários e imagens foram revisados para exposição dos dados mais importantes, como epidemiologia, detalhes clínicos, achados radiológicos e resultados cirúrgicos, bem como as principais complicações.

RESULTADOS: A média de idade foi de 42,4 anos (variação de 19 a 70). Não houve predominância de gênero na taxa masculino versus feminino, 6:7. Os casos pontinos foram os mais frequentes. Ressonância nuclear magnética foi o método de imagem para o diagnóstico de cavernomas em todos os casos. A média do acompanhamento foi de 71,3 meses (variação de 1 a 138 meses). A apresentação clínica mais frequente foi a paresia do VIII nervo craniano, tinitus e perda auditiva (69,2%). Todos os 13 pacientes com cavernomas de tronco sintomáticos foram submetidos à ressecção cirúrgica. A remoção total foi realizada em 11 pacientes. A morbidade e a mortalidade foram de 15,3 e 7,6%, respectivamente.

CONCLUSÃO: Os cavernomas podem ser seguramente ressecados por meio de acessos cirúrgicos ideais (zonas de entrada seguras) e técnicas de microcirurgia, sendo que o objetivo é remover toda a lesão sem o comprometimento dos nervos cranianos.

Descritores: Tronco encefálico/anormalidades; Tronco encefálico/cirurgia; Encefalopatias; Hemangioma cavernoso

INTRODUÇÃO

As malformações cavernosas (MC) há muito foram reconhecidas como uma das principais categorias patológicas de malformações vasculares do sistema nervoso⁽¹⁾. Como não são visualizadas anormalidades vasculares na angiografia, as MC foram incluídas na descrição das malformações vasculares crípticas ou ocultas⁽²⁾. O termo usado é angioma cavernoso, porém, recentemente, o termo "malformações cavernosas" se tornou mais amplamente aceito, distinguindo de forma explícita essas lesões dos verdadeiros neoplasmas vasculares, conforme sugerido pelo termo angioma.

As MC do sistema nervoso central afetam de 0,4 a 0,9% da população, representando de 8 a 15% de todas as malformações vasculares⁽³⁾. No tronco cerebral (medula, ponte e mesencéfalo), estima-se que sua incidência varie de 9 a 35%, com predileção pela ponte^(4,5).

Antes do surgimento dos exames de ressonância nuclear magnética (RNM), as MC de tronco somente eram diagnosticadas na autópsia ou durante a cirurgia⁽⁶⁾. O aspecto na RNM é o de um núcleo reticulado de intensidade mista, circundado por um halo hipointenso de hemossiderina⁽⁷⁾.

A angiografia de subtração digital (ASD) é uma ferramenta diagnóstica desnecessária, mas sua importância está na estratégia e no acesso da cirurgia (subtemporal, petroso combinado ou inter-hemisférico)⁽⁸⁾.

O diagnóstico diferencial inclui grande número de doenças, como neoplasmas hemorrágicos, lesões inflamatórias e lesões mistas, telangectasias e anomalias venosas congênitas⁽²⁾.

Os sintomas clínicos das MC do tronco estão relacionados ao local do sangramento. O acometimento da motilidade ocular e as lesões faciais são os comprometimentos mais frequentes⁽⁶⁾.

Os pacientes com cavernoma de tronco assintomáticos têm baixo risco de eventos neurológicos (variação de 0,25 a 6,5% - média de 4%)⁽⁵⁾. O risco de eventos neurológicos com a cirurgia é maior que 10%. Alguns autores afirmam que o tratamento cirúrgico de cavernomas assintomáticos traz pouco ou nenhum benefício ao paciente⁽⁶⁾.

O primeiro neurocirurgião a operar um cavernoma pontino foi Dandy, em 1928, e a indicação para esse procedimento cirúrgico foi um sangramento pontino. Aparentemente, o diagnóstico só foi determinado após a cirurgia⁽⁷⁾. A presença ou ausência de sangramento, o caráter agudo dos sintomas, a localização e o efeito de massa determinam quando a cirurgia deve ser realizada. Várias tecnologias podem ser aplicadas ao procedimento, tais como a neuronavegação e a ultrassonografia intraoperatória, em especial se a lesão for muito pequena e estiver localizada em uma área específica⁽⁸⁾.

Questiona-se a realização de cirurgia nos casos de cavernomas supratentoriais (e cerebelares) em pacientes jovens com sintomas leves ou não incapacitantes. Contudo, tendo em vista o risco cumulativo de sangramento ou dos comprometimentos neurológicos ao longo do tempo, uma ressecção cirúrgica eletiva pode ser indicada para esses indivíduos. Mais problemáticas são as lesões localizadas nas áreas corticais ou subcorticais eloquentes e outras áreas de importância funcional, como os gânglios da base e o tálamo, ou as localizadas no interior do terceiro ventrículo, como o corpo caloso e o giro cingulado, as regiões paraventriculares e paratrigonais, e as áreas temporais profundas. No entanto, publicações recentes demonstraram que lesões em todas essas localizações podem ser removidas com segurança e com índice de morbidade aceitável.

Os cavernomas do tronco constituem uma entidade à parte. O índice de hemorragia desses cavernomas chega a ser 30 vezes maior do que o de outras localizações. Devido à sua localização anatômica, é mais provável que a hemorragia cause comprometimentos neurológicos graves. O tratamento dos cavernomas de tronco é um imenso desafio devido à sua localização em um parênquima responsável por funções neurológicas importantes, o que torna sua remoção bem mais difícil do que a dos situados em outros lugares.

OBJETIVO

Mostrar a experiência dos autores com a cirurgia de cavernomas do tronco, comparando-a com dados da literatura.

MÉTODOS

Analisamos retrospectivamente nossa experiência clínica de 1998 a 2009. Treze pacientes portadores de cavernomas de tronco foram submetidos à ressecção cirúrgica. Todos os filmes, prontuários e imagens foram revisados para exposição dos dados mais importantes como epidemiologia, detalhes clínicos, achados radiológicos e resultados cirúrgicos, bem como as principais complicações (Quadro 1).

RESULTADOS

Características dos pacientes

A média de idade foi de 42,4 anos (variando de 19 a 70). Não houve predominância por gênero: a relação entre homem/mulher foi de 6:7 (Tabela 1). Em nossa casuística, a localização foi pontina em dez casos, mesencefálica em dois casos e tálamo-mesencefálica em um caso. A RNM foi usada como o método de imagem para diagnóstico dos cavernomas em todos os casos. A média de acompanhamento foi de 71,3 meses (variando de 1 a 138 meses). O achado clínico mais comum foi o comprometimento de um único nervo craniano. O sintoma principal mais frequente foi paresia do VIII - zumbido e perda auditiva (69,2%), seguido de paresia do VII (30,7%).

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Intervenções

Todos os 13 pacientes foram submetidos à resseção dos cavernomas de tronco sintomáticos. A monitoração eletrofisiológica, incluindo a monitoração de nervos cranianos e de potenciais evocados somatossensitivos, motores e de tronco, foi usada somente em um paciente. A abordagem dos cavernomas pontinos (Figura 1) foi realizada via acesso retrossigmoide, porque, em sua maioria, os casos eram mais lateralizados, facilitando a preservação do sétimo e oitavo nervos cranianos.

Conseguimos realizar a remoção total em 11 pacientes, e parcial em 2. Os resultados foram diretamente relacionados com a localização (Figuras 2A-D; e ^3A-D ). Os índices de morbidade e mortalidade foram, respectivamente, 15,3 e 7,6%.

Preditores de desfecho

Um paciente, que teve mau prognóstico, foi submetido à cirurgia para MC no mesencéfalo e tinha hidrocefalia aguda. Posteriormente, uma pneumonia evoluiu para sepse, necessitando de gastrostomia percutânea e traqueostomia. O paciente faleceu 6 meses após a cirurgia, de infecção generalizada.

Todos os outros pacientes se recuperaram bem da cirurgia. No exame de acompanhamento, 6 meses após a cirurgia, todos os pacientes apresentaram 100% de recuperação do comprometimento do par craniano.

DISCUSSÃO

As MC do tronco constituem um dos procedimentos cirúrgicos mais desafiadores.

O aspecto patológico dos cavernomas são espaços sinusoidais revestidos por uma única camada de endotélio, separada por um estroma de colágeno desprovido de elastina e de músculo liso, o parênquima ao redor sempre mostra evidências de micro-hemorragias, descoloração de hemossiderina e macrófagos com acúmulo de hemossiderina, dentro da lesão^(9,10). Pode haver hialinização, trombose com vários graus de organização, calcificações, cistos ou cristais de colesterol⁽¹¹⁾.

Os cavernomas foram investigados por mais de 150 anos, mas somente com o surgimento dos exames de imagem de RNM como ferramenta diagnóstica, sua história natural e/ou indicação cirúrgica foram verdadeiramente estudados⁽¹²⁾. Em nossa casuística, a RNM foi o procedimento diagnóstico de escolha para os cavernomas, mas, para o diagnóstico, foram realizadas tomografia computadorizada (TC), angiografia por RNM e TC de crânio em todos os pacientes⁽¹³⁾. A ASD é desnecessária para o diagnóstico de MC, mas é muito importante para mostrar o padrão de drenagem venosa ao se escolher um acesso - subtemporal, inter-hemisférico ou subtemporal⁽⁸⁾. No entanto, a angiografia por RNM poderia ser usada para isso. A TC identificou a formação de hematoma em 48% dos casos, calcificação em 24% e edema em 19%⁽¹³⁾. A TC localizou os cavernomas e sua localização em relação ao crânio.

Quando o mesencéfalo está envolvido, especialmente quando a localização é na porção profunda do tegmento, isso continua a ser um verdadeiro desafio⁽¹⁴⁾.

Os cavernomas do tronco estão associados a comprometimentos focais significativos causados por hemorragias que levam a lesão dos nervos faciais⁽¹⁵⁾. A tabela 2 mostra as manifestações clínicas na maioria das séries.

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As MC do tronco podem sangrar, causando comprometimentos neurológicos catastróficos, devido à sua localização, sendo que o risco é de 0,7% por ano por lesão⁽²⁴⁾. Em nossa casuística, apenas dois pacientes tiveram hemorragias múltiplas, apresentando os piores índices da escala de Rankin modificada (mRS). O gênero feminino apresentou risco maior de hemorragia⁽⁵⁾. Aiba et al. mostram que as mulheres jovens têm maior risco de eventos hemorrágicos⁽¹³⁾. A recuperação da hemorragia foi mais bem descrita por Fritschi et al.⁽¹⁴⁾. Esses autores analisaram 139 pacientes, 30 dos quais receberam tratamento clínico; a plena recuperação foi alcançada em 43,3% dos casos; comprometimento mínimo ocorreu em 23,3%; comprometimento moderado e severo em 6,7% e mortalidade em 20%.

Usando o acesso retrossigmoide, via de regra, observamos sinais de sangramento na superfície do tronco, e através desse ponto, começamos a dissecção e remoção do cavernoma^(8,24). Ziyal et al. afirmaram que, às vezes, não há evidência de sangramento na superfície e, lateralmente, entre o V e o VII nervos, o cavernoma pode ser acessado com uma incisão transversa⁽²⁴⁾. Através do sulco mesencefálico lateral e o núcleo olivar inferior, o tronco pode ser alcançado sem lesões neuronais observáveis^(17,25). A indicação de tratamento dos pacientes com MC inclui lesões que atinjam uma superfície pial ou ependimal e que possam ser abordadas sem a necessidade de atingir tecidos eloquentes do tronco⁽¹⁷⁾. A ressecção microcirúrgica total pode ser realizada com um índice de 67 a 93%⁽¹⁸⁾. O índice geral de mortalidade é de 10 a 15%⁽¹⁷⁾. Conseguimos realizar a remoção total em 84,6% dos casos. O quadro 2 mostra as indicações cirúrgicas de acordo com a literatura. O quadro 3 apresenta os acessos cirúrgicos para as MC do tronco.

Nossos pacientes apresentavam mRS pré-operatório 0 em 84,6% dos casos, e mRS pós-operatório > 4 em 15,3% dos casos. Em nossa casuística, tivemos um óbito devido à sepse pulmonar, e um paciente com piora do mRS. Fritschi et al.⁽¹⁴⁾ relataram 83% dos pacientes com mRS igual ou melhor, e 1% de mortalidade. Samii et al.⁽⁸⁾ não tiveram óbitos, e o índice de morbidade foi de 27,7% em sua casuística. Zimmerman et al.⁽⁶⁾ registraram um óbito na cirurgia, e o índice de morbidade foi de 6,3%. O quadro 4 mostra os resultados cirúrgicos na literatura.

Não há consenso na literatura quanto ao melhor preditor de resultados: escala Rankin, escala de resultados Glasgow, Karnofsky ou Drake⁽¹⁸⁾.

A radiocirurgia estereotáxica foi usada como tratamento alternativo para MC do tronco, mas seu uso é controverso. Amim-Hanjani et al.⁽¹⁶⁾ relataram uma incidência de 16% de comprometimento radiológico permanente, e 3% de mortalidade associada à radiação. Porter et al.⁽¹⁹⁾ relataram 59% de complicações temporárias e 4% de complicações permanentes.

Por que os cavernomas pontinos têm mau prognóstico?

Provavelmente devido à proximidade do núcleo oculomotor. O comprometimento motor está relacionado às artérias perfurantes circunferenciais que emergem da artéria cerebral posterior.

Quais são os melhores acessos cirúrgicos?

A porção anterior do mesencéfalo e o tecido da fossa interpenduncular podem ser abordados via acesso subtemporal e retrossigmoide para a porção posterior. Contudo, é melhor acessar a porção posterior através do acesso supracerebelar infratentorial, em posição semissentada. Preferimos o acesso retrossigmoide porque é mais usado, devido à melhor visualização das zonas de entrada seguras.

O potencial evocado somatossensitivo deve ser usado em todos os pacientes para evitar lesões nucleares e do trato corticoespinhal⁽²⁰⁾.

A decisão sobre quando operar uma MC do tronco deve levar em consideração os sintomas e sinais nucleares, bem como a presença de sintomas agudos^(21-30). Em nossa opinião, a extensão e o volume do hematoma são fatores que devem ser considerados antes de uma cirurgia ser indicada.

CONCLUSÃO

Os cavernomas podem ser removidos com segurança por meio de acesso cirúrgico ideal (zona de entrada factível) e técnicas de microcirurgia. Os fatores que afetam o resultado durante a cirurgia são o estado pré-operatório, o tamanho, a escolha do momento oportuno para a cirurgia e a ressecção total. O objetivo da intervenção cirúrgica deve ser a ressecção total da lesão sem comprometimento neurológico.

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