Distintas manifestações do tumor odontogênico cístico calcificante

Resumos

The calcifying cystic odontogenic tumor normally presents as a painless, slow-growing mass, involving both maxilla and mandible, primarily the anterior segment (incisor/canine area). It generally affects young adults in the third to fourth decades, with no gender predilection. Computerized tomography images revealed important characteristics that were not detected by panoramic radiography, such as fenestration, calcification and tooth-like structures. The typical microscopic feature of this lesion is the presence of variable amounts of aberrant epithelial cells, without nuclei, which are named "ghost cells". In addition, dysplastic dentine can be found and occasionally the cyst can be associated with an area of dental hard tissue formation resembling an odontoma. The treatment for calcifying cystic odontogenic tumor involves simple enucleation and curettage. The purpose of this article is to present two different manifestation of calcifying cystic odontogenic tumor in which computerized tomography, associated to clinical features, served as an important tool for diagnosis, adequate surgical planning and follow-up of patients.

Odontogenic cyst, calcifying; Odontogenic tumors; Case reports

RELATO DE CASO

Distintas manifestações do tumor odontogênico cístico calcificante

Estevam Rubens Utumi^I; Irineu Gregnanin Pedron^I; Leopoldo Penteado Nucci da Silva^II; Gustavo Grothe Machado^III; André Caroli Rocha^III

^IHospital de Aeronáutica de São Paulo - HASP, São Paulo (SP), Brasil

^IIInstituto Israelita de Ensino e Pesquisa Albert Einstein - IIEPAE, Hospital Israelita Albert Einstein - HIAE, São Paulo (SP), Brasil

^IIIHospital das Clínicas, Faculdade de Medicina, Universidade de São Paulo - USP, São Paulo (SP), Brasil

^{Autor correspondente}

RESUMO

O tumor odontogênico cístico calcificante normalmente se manifesta como uma massa indolor, de crescimento lento, que acomete tanto a maxila como a mandíbula, tendo predileção pelo segmento anterior (área dos incisivos e caninos). Geralmente, ocorre em adultos jovens, na terceira a quarta década de vida, sem preferência por gênero. Imagens de tomografia computadorizada revelaram características importantes não detectadas na radiografia panorâmica, tais como fenestração, calcificação e estruturas dentiformes. A característica microscópica típica dessa lesão é a presença de células epiteliais aberrantes anucleadas, em quantidades variáveis, denominadas "células fantasmas". Também se pode encontrar dentina displásica e, ocasionalmente, os cistos estão associados a tecido dentário duro, semelhante ao odontoma. O tratamento do tumor odontogênico cístico calcificante incluiu simples enucleação e curetagem. O objetivo deste trabalho foi mostrar duas manifestações diferentes do tumor odontogênico cístico calcificante, em que a tomografia computadorizada, associada às características clínicas, foi ferramenta importante para o diagnóstico, o planejamento cirúrgico e o acompanhamento dos pacientes.

Descritores: Cisto odontogênico calcificante; Tumores odontogênicos; Relatos de casos

INTRODUÇÃO

Tumor odontogênico cístico calcificante (TOCC) é a nova designação do cisto odontogênico calcificante (COC) recomendada pela classificação de 2005 da Organização Mundial da Saúde (OMS). Várias características clínicas e histopatológicas já foram descritas e diversas classificações foram propostas^(1-4).

Geralmente, o TOCC se manifesta como um tumor indolor, de crescimento lento, que afeta igualmente a maxila e a mandíbula, com predileção pelo segmento anterior (área dos incisivos e caninos). Frequentemente, acomete adultos jovens, na terceira e quarta década de vida, sem preferência por gênero^(5-8).

As imagens radiográficas mostram estrutura unilocular radiolucente e, ocasionalmente, multilocular, com bordas bem circunscritas, contendo áreas com opacificação difusa, associadas a dentes impactados ou não erupcionados, ou a outro tumor odontogênico^(4,8,9).

Histologicamente, o TOCC é, em geral, composto por uma cavidade cística com cápsula fibrosa revestida por epitélio odontogênico. A característica microscópica típica dessa lesão é a presença, em quantidades variáveis, de células epiteliais aberrantes anucleadas, denominadas "células fantasmas". Também se pode encontrar dentina displásica e, ocasionalmente, o cisto está associado a uma área de tecido dentário duro, semelhante ao odontoma^(4,7,10).

O tratamento do TOCC é a enucleação simples com curetagem vigorosa e acompanhamento por período prolongado^(6,11).

O objetivo deste trabalho foi relatar duas manifestações diferentes do TOCC em que a tomografia computadorizada (TC) foi ferramenta importante para o planejamento adequado da remoção cirúrgica da lesão.

CASO 1

Paciente do gênero feminino, branca, 36 anos, foi encaminhada por seu dentista ao Serviço de Cirurgia Bucomaxilofacial do Hospital das Clínicas, em São Paulo, devido ao aumento de volume na área do canino superior esquerdo, há 8 meses. A paciente estava assintomática, e não havia nada digno de nota em sua história clínica. A inspeção da boca revelou pequena tumefação vestibular nas fossas caninas e ausência do canino permanente e do primeiro pré-molar. A mucosa tinha aspecto normal (Figura 1).

A radiografia periapical mostrou caninos impactados em aparente associação com massa radiopaca e uma lesão osteolítica (Figura 2). A radiografia panorâmica evidenciou o deslocamento de dois dentes (canino e primeiro pré-molar) e lesão unilocular com radiolucência, parcialmente ocupada por massa radiopaca semelhante a um odontoma, envolvendo o primeiro pré-molar e o canino esquerdos (Figura 3).

A TC foi realizada para obter avaliação mais completa. As imagens da TC mostraram lesão em expansão bem definida, circunscrita, hipodensa com placa cortical na área posterior esquerda. Também foi observada opacificação completa do seio esquerdo (Figura 4A). Foram detectados dois fragmentos de massas radiopacas na margem distal (Figura 4B).

Os diagnósticos clínicos e radiológicos foram tumor odontogênico calcificante e odontoma. A biópsia por aspiração continha líquido seroso marrom. A enucleação foi realizada sob anestesia geral. A abordagem cirúrgica intraoral expôs a lesão. Um cisto de parede espessa foi completamente removido; ele continha material com aspecto de dentina e esmalte, compatível com odontoma composto dentro do cisto. O canino e o pré-molar impactados foram extraídos (Figuras 5A e 5B).

O exame microscópico mostrou uma cavidade cística revestida por camada basal proeminente e bem definida, com células cuboides e luminais que, focalmente, assemelhavam-se a epitélio ameloblástico, com numerosas células fantasmas e partículas calcificadas. Múltiplas estruturas dentiformes foram encontradas na luz do cisto (Figuras 6A a 6C). O diagnóstico histopatológico foi COC associado a odontoma.

Houve boa recuperação clínica e, após 2 anos de acompanhamento, não foi observada recidiva da lesão.

CASO 2

Paciente masculino, com 17 anos de idade, sem história clínica relevante, foi encaminhado ao Serviço de Cirurgia Bucomaxilofacial do Hospital das Clínicas por tumefação assintomática na mandíbula. Ao exame extraoral, havia edema facial à direita, e a pele da face estava inalterada. Ao exame da cavidade oral, verificou-se expansão do sulco gengivolabial dos incisivos, caninos e molares direitos, estendendo até a área posterior. O paciente estava assintomático e sua mucosa era normal (Figura 7).

Os exames radiológicos evidenciaram lesão radiolucente, unilocular, com margens bem definidas e calcificações radiopacas difusas. Não foi verificada relação com dentes não erupcionados (Figura 8). Na TC, observou-se massa hipodensa, bem circunscrita, com expansão anteroposterior e látero-medial das corticais, contendo opacidades irregulares em forma de estrela na porção anterior da mandíbula (Figura 9).

Todos os dentes associados à lesão apresentaram resposta positiva aos exames de vitalidade.

A aspiração da lesão apresentou um líquido seroso de cor marrom. Biópsia incisional foi realizada sob anestesia local. Os achados histopatológicos revelaram TOCC. Resultados semelhantes foram verificados no caso 1, mas sem evidência de componentes dentiformes.

A enucleação total da lesão foi realizada sob anestesia geral. A evolução pós-operatória foi boa, sem complicações após 18 meses de acompanhamento. Não houve sinais de recidiva.

DISCUSSÃO

Alguns autores classificaram o TOCC dentro do grupo de neoplasias e tumores que se originam de tecidos odontogênicos, mas confirmaram que a maioria dos casos era não neoplásicos^(4,12).

Geralmente os TOCCs são indolores e de crescimento lento^(13,14). Quando localizados na maxila, os pacientes podem se queixar de rigidez nasal, epistaxe ou cefaleia. Apesar do envolvimento do seio paranasal, a paciente do caso 1 não apresentava nenhum desses sintomas. No caso 2, apesar do envolvimento da mandíbula anterior, o paciente estava assintomático.

Raramente o TOCC está associado a outros tumores odontogênicos, como fibroma ameloblástico, fibro-odontoma ameloblástico, odontoameloblastoma, ou mixofibroma odontogênico^(4,7,15). O caso 1 traz uma situação rara de COC associado a um odontoma. Não houve tumores associados no caso 2.

A maioria dos casos é de apresentação intraósseas e seu aspecto radiológico é de radiolucência uni ou multilocular bem definida, com depósitos radiopacos ocasionais, de tamanho e opacidade variáveis^(9,13,16). No caso 2, foi observada lesão unilocular intraóssea com margens bem definidas e calcificações radiopacas difusas.

Quando se detecta material calcificado, deve-se considerar a possibilidade de tumor adenomatoide, fibroma ossificante, tumor odontogênico epitelial calcificante e odontoma^(11,17). No caso 1, a lesão apresentava radiolucência unilocular bem demarcada, com massa calcificada envolvendo o primeiro pré-molar e o canino. O diagnóstico clínico, histológico e radiológico foi de TOCC com odontoma.

O diagnóstico diferencial do TOCC inclui as hipóteses de cisto dentígero, tumor odontogênico adenomatoide, fibro-odontoma ameloblástico e tumor odontogênico epitelial calcificante. O diagnóstico definitivo pode ser feito pelo exame histológico^(4,17).

A TC é uma importante ferramenta para visualizar a estrutura interna da lesão e o envolvimento de estruturas vizinhas, com alta reprodutibilidade de medidas para todas as dimensões. É considerada muito útil no planejamento terapêutico⁽¹⁸⁾. O TOCC geralmente aparece como lesão unilocular com margens bem definidas. Divergência dos dentes e reabsorção de raiz também são comuns⁽¹⁹⁾. Nos dois casos relatados, as imagens da TC revelaram características não detectadas pela radiografia panorâmica, como fenestração, calcificação e estruturas dentiformes. Em ambos os casos as margens eram bem definidas.

Considera-se a TC indispensável para o planejamento cirúrgico. Nestes casos apresentados, a TC foi utilizada para confirmar a presença de calcificações na parede do cisto e de pequenas manchas não detectadas por imagens radiológicas simples.

A histopatologia dos dois casos foi caracterizada por camada basal com células cuboides ou luminais focais semelhantes a epitélio ameloblástico, com muitas células fantasmas e partículas calcificadas. O caso 1 também estava associado a estruturas dentiformes (odontomas). O caso 2 apresentava inúmeras células fantasmas e elementos calcificados, mas não havia componentes semelhantes a dentes.

Esses tumores apresentam uma grande variedade de aspectos clínicos, radiológicos e histopatológicos^(11,18,20). O TOCC está frequentemente associado a dentes impactados ou não erupcionados ou outros tumores odontogênicos, como odontomas^{(4,7,11,19-21)}. O tumor odontogênico mais associado ao TOCC é o odontoma⁽²²⁾, mas a frequência dessa associação ainda não está esclarecida⁽¹⁹⁾. Os cistos dentígeros são a segunda causa mais frequente de cistos odontogênicos, depois dos cistos radiculares⁽²²⁾. O primeiro caso aqui apresentado demonstrou associação com dentes impactados e odontoma composto⁽²²⁾, e tal fato não ocorreu no segundo caso.

O tratamento do TOCC depende da localização da lesão e do tipo histológico⁽²²⁾ e varia de enucleação simples a curetagem, o que significa enucleação seguida de remoção de 1 a 2 mm de osso ao redor da periferia da cavidade cística, com cureta bem afiada ou broca para ossos. O objetivo desse procedimento é remover resíduos epiteliais que poderiam levar a uma recidiva^(11,17). Souza et al.⁽¹¹⁾ relataram que a marsupialização poderia ser indicada como tratamento inicial do TOCC, para minimizar o dano às estruturas anatômicas próximas.

Buchner⁽⁶⁾ salientou a importância do acompanhamento prolongado. As recidivas são pouco frequentes e o comportamento maligno é raro⁽⁴⁾.

Salienta-se que a escolha do tratamento deve ser individualizada para cada lesão, já que as características radiológicas e histológicas diferem. Talvez seja possível correlacionar algumas características do exame macroscópico do espécime cirúrgico com as imagens da TC.

O TOCC é uma neoplasia odontogênica benigna que, ocasionalmente, manifesta-se como tumor agressivo e recorrente^(11,17). Nos dois casos relatados, foi realizado tratamento conservador, com enucleação completa do tumor. Não foram observadas recidivas ou complicações durante o acompanhamento.

Em conclusão a TC foi uma ferramenta importante para o adequado planejamento cirúrgico das lesões nos dois casos. A análise histopatológica foi necessária para o diagnóstico definitivo. Consultas de acompanhamento durante longo período são recomendadas, especialmente quando as estruturas adjacentes também forem afetadas.

Data de submissão: 3/2/2012

Data de aceite: 3/8/2012

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Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  29 Out 2012
• Data do Fascículo
  Set 2012

Histórico

• Recebido
  03 Fev 2012
• Aceito
  03 Ago 2012