Ao Editor:
Uma mulher de 51 anos de idade apresentou dispneia aos esforços, tosse seca, dislipidemia, diabetes tipo 2 e esteatose hepática. Vinte anos antes, a paciente havia sido submetida a histerectomia e ooforectomia unilateral por causa de leiomiomas uterinos.
A radiografia de tórax mostrou um nódulo pulmonar solitário no lobo superior direito. O nódulo era oval e media aproximadamente 24 mm × 30 mm. A TC de tórax confirmou que a lesão era um nódulo solitário bem circunscrito, com margens regulares, localizado no segmento posterior do lobo superior direito. Como se pode observar nas Figuras 1A e 1B, o realce da lesão após a administração do contraste tardou (50 UH antes da injeção do contraste, 55 UH 25 s após a injeção do contraste e 100 UH 5 min após a injeção do contraste). Na ressonância magnética com contraste, o nódulo apresentou sinal de intensidade levemente alto e realce homogêneo nas imagens ponderadas em T1 (Figuras 1C e 1D). A lesão mostrou sinal de intensidade semelhante à intensidade muscular nas imagens ponderadas em T2. As sequências de imagem in-phase e out-of-phase, com saturação de gordura e ponderada em difusão não propiciaram achados adicionais. A radiografia de tórax realizada três anos antes não revelou nenhuma lesão.
TC e ressonância magnética de tórax. Em A e B, TC de tórax (em A, janela para o pulmão; em B, janela para o mediastino) mostrando um nódulo oval com densidade homogênea, margens bem definidas e realce após a administração de contraste. Em C e D, imagens ponderadas em T1 com supressão de gordura (em C, antes da injeção de contraste paramagnético; em D, após a injeção de contraste paramagnético), nas quais o nódulo está ligeiramente hiperintenso e homogeneamente realçado.
Como os achados de imagem foram inconclusivos e havia risco de malignidade, a paciente foi submetida a videotoracoscopia para a resseção do nódulo. O exame anatomopatológico revelou uma proliferação nodular composta por células musculares lisas sem atipia e áreas de hialinização, um achado consistente com leiomioma (Figura 2A). A análise imuno-histoquímica da lesão revelou positividade para receptores de estrógeno e progesterona; fez-se o diagnóstico de leiomioma metastático benigno (LMB), não obstante a apresentação atípica, isto é, um nódulo pulmonar solitário (Figuras 2B e 2C).
Fotomicrografias do nódulo pulmonar. Em A, nota-se que o nódulo consiste em tecido muscular liso disposto em feixes multidirecionais, sem atipia ou mitose (H&E; aumento: 400×). Em B, nota-se positividade para receptores de progesterona (imuno-histoquímica; aumento: 100×). Em C, nota-se positividade para receptores de estrógeno (imuno-histoquímica; aumento: 100×).
O LMB é um processo neoplásico raro no qual há metástase de
leiomiomas do útero para sítios distantes, mais comumente os
pulmões.(
11. Maredia R, Snyder BJ, Harvey LA, Schwartz AM. Benign metastasizing
leiomyoma in the lung. Radiographics. 1998;18(3):779-82.
https://doi.org/10.1148/radiographics.18...
,
22. Steiner PE. Metastasizing fibroleiomyoma of the uterus: Report of a
case and review of literature. Am J Pathol. 1939;15(1):89-110.7.
) O LMB é geralmente assintomático, e o diagnóstico
baseia-se em achados incidentais de imagem de múltiplos nódulos pulmonares
ou, mais raramente, de um único nódulo. O termo fibroleiomioma
metastático do útero foi introduzido por Steiner em 1939 para descrever
múltiplos nódulos de células musculares lisas que se proliferavam no
pulmão de mulheres com história de histerectomia.(
22. Steiner PE. Metastasizing fibroleiomyoma of the uterus: Report of a
case and review of literature. Am J Pathol. 1939;15(1):89-110.7.
) Foram propostos diferentes mecanismos de disseminação de
leiomiomas uterinos. Sugeriu-se que as células musculares lisas disseminam-se
para os pulmões após a extensão do útero para os canais venosos
pélvicos; que tumores ganham acesso venoso a partir de trauma cirúrgico
durante a histerectomia e que as lesões representam focos metastáticos
provenientes de leiomiossarcomas de baixo grau.(
33. Abramson S, Gilkeson RC, Goldstein JD, Woodard PK, Eisenberg R,
Abramson N. Benign metastasizing leiomyoma: clinical, imaging, and pathologic
correlation. AJR Am J Roentgenol. 2001;176(6):1409-13.
https://doi.org/10.2214/ajr.176.6.176140...
,
44. Jautzke G, Müller-Ruchholtz E, Thalmann U. Immunohistological
detection of estrogen and progesterone receptors in multiple and well differentiated
leiomyomatous lung tumors in women with uterine leiomyomas (so-called benign
metastasizing leiomyomas). A report on 5 cases. Pathol Res Pract.
1996;192(3):215-23.
https://doi.org/10.1016/S0344-0338(96)80...
)
Em casos de LMB, nódulos pulmonares podem ser vistos de 3 a 240 meses após
a histerectomia ou mesmo antes do procedimento. O tamanho dos nódulos pode
variar (de milímetros a centímetros), e eles podem estar aleatoriamente
distribuídos no parênquima pulmonar.(
33. Abramson S, Gilkeson RC, Goldstein JD, Woodard PK, Eisenberg R,
Abramson N. Benign metastasizing leiomyoma: clinical, imaging, and pathologic
correlation. AJR Am J Roentgenol. 2001;176(6):1409-13.
https://doi.org/10.2214/ajr.176.6.176140...
,
44. Jautzke G, Müller-Ruchholtz E, Thalmann U. Immunohistological
detection of estrogen and progesterone receptors in multiple and well differentiated
leiomyomatous lung tumors in women with uterine leiomyomas (so-called benign
metastasizing leiomyomas). A report on 5 cases. Pathol Res Pract.
1996;192(3):215-23.
https://doi.org/10.1016/S0344-0338(96)80...
) Um nódulo solitário, como o que foi encontrado em nossa
paciente, é uma apresentação muito rara de LMB. Em geral, os
nódulos pulmonares não calcificam e podem permanecer inalterados ou
até mesmo regredir espontaneamente. Tanto a TC como a ressonância
magnética podem ser usadas para caracterizar nódulos pulmonares em
pacientes com LMB; tais nódulos têm aparência inespecífica e
geralmente apresentam realce homogêneo após a administração de
contraste.(
33. Abramson S, Gilkeson RC, Goldstein JD, Woodard PK, Eisenberg R,
Abramson N. Benign metastasizing leiomyoma: clinical, imaging, and pathologic
correlation. AJR Am J Roentgenol. 2001;176(6):1409-13.
https://doi.org/10.2214/ajr.176.6.176140...
,
55. Fasih N, Prasad Shanbhogue AK, Macdonald DB, Fraser-Hill MA,
Papadatos D, Kielar AZ, et al. Leiomyomas beyond the uterus: unusual locations, rare
manifestations. Radiographics. 2008;28(7):1931-48.
https://doi.org/10.1148/rg.287085095...
) A eficácia da tomografia por emissão de pósitrons com 18F
fluordesoxiglicose (FDG-PET, do inglês 18F-fluorodeoxyglucose positron
emission tomography) com TC (FDG-PET/TC) no que tange à
detecção de leiomiomas uterinos é controversa. Nos poucos relatos
existentes na literatura, a FDG-PET/TC não detectou LMB.(
66. Lin X, Fan W, Lang P, Hu Y, Zhang X, Sun X. Benign metastasizing
leiomyoma identified using 18F-FDG PET/CT. Int J Gynaecol Obstet.
2010;110(2):154-6.
https://doi.org/10.1016/j.ijgo.2010.03.0...
) No caso aqui relatado, a FDG-PET/TC não foi realizada.
Macroscopicamente, os nódulos pulmonares são ovoides, bem circunscritos e
homogeneamente brancos. O exame microscópico revela proliferação de
células fusiformes bem diferenciadas e de aparência benigna, com citoplasma
eosinofílico e grau moderado de vascularização, atipia nuclear
insignificante, atividade mitótica, anaplasia, necrose, invasão vascular ou
resposta inflamatória do tecido hospedeiro. A presença de receptores de
estrógeno e progesterona em casos de LMB está bem documentada e é
prova de que o LMB provém da musculatura lisa uterina. Leiomiomas extrauterinos
são uniformemente negativos para receptores de estrógeno. Por outro lado, a
maioria dos LMB é positiva para receptores de estrógeno.(
44. Jautzke G, Müller-Ruchholtz E, Thalmann U. Immunohistological
detection of estrogen and progesterone receptors in multiple and well differentiated
leiomyomatous lung tumors in women with uterine leiomyomas (so-called benign
metastasizing leiomyomas). A report on 5 cases. Pathol Res Pract.
1996;192(3):215-23.
https://doi.org/10.1016/S0344-0338(96)80...
) O curso da doença varia e parece depender do estado
estrogênico de cada paciente. Em mulheres na pós-menopausa, a doença
é indolente (e o óbito comumente se dá em virtude de um processo de
doença não relacionado), ao passo que em mulheres na pré-menopausa a
progressão da doença pode resultar em óbito.(
11. Maredia R, Snyder BJ, Harvey LA, Schwartz AM. Benign metastasizing
leiomyoma in the lung. Radiographics. 1998;18(3):779-82.
https://doi.org/10.1148/radiographics.18...
,
33. Abramson S, Gilkeson RC, Goldstein JD, Woodard PK, Eisenberg R,
Abramson N. Benign metastasizing leiomyoma: clinical, imaging, and pathologic
correlation. AJR Am J Roentgenol. 2001;176(6):1409-13.
https://doi.org/10.2214/ajr.176.6.176140...
)
Como o LMB é uma doença rara, com poucos casos relatados, não há
nenhum protocolo de tratamento estabelecido. Como o LMB é um tumor que reponde a
hormônios, o prognóstico é favorável.(
11. Maredia R, Snyder BJ, Harvey LA, Schwartz AM. Benign metastasizing
leiomyoma in the lung. Radiographics. 1998;18(3):779-82.
https://doi.org/10.1148/radiographics.18...
,
33. Abramson S, Gilkeson RC, Goldstein JD, Woodard PK, Eisenberg R,
Abramson N. Benign metastasizing leiomyoma: clinical, imaging, and pathologic
correlation. AJR Am J Roentgenol. 2001;176(6):1409-13.
https://doi.org/10.2214/ajr.176.6.176140...
) O tratamento inclui histerectomia, ooforectomia bilateral e terapia
hormonal em longo prazo. A conduta expectante e a resseção dos nódulos
pulmonares também são opções terapêuticas. Há uma
relação entre a menopausa e a regressão da lesão.
References
-
1Maredia R, Snyder BJ, Harvey LA, Schwartz AM. Benign metastasizing leiomyoma in the lung. Radiographics. 1998;18(3):779-82.
» https://doi.org/10.1148/radiographics.18.3.9599398 -
2Steiner PE. Metastasizing fibroleiomyoma of the uterus: Report of a case and review of literature. Am J Pathol. 1939;15(1):89-110.7.
-
3Abramson S, Gilkeson RC, Goldstein JD, Woodard PK, Eisenberg R, Abramson N. Benign metastasizing leiomyoma: clinical, imaging, and pathologic correlation. AJR Am J Roentgenol. 2001;176(6):1409-13.
» https://doi.org/10.2214/ajr.176.6.1761409 -
4Jautzke G, Müller-Ruchholtz E, Thalmann U. Immunohistological detection of estrogen and progesterone receptors in multiple and well differentiated leiomyomatous lung tumors in women with uterine leiomyomas (so-called benign metastasizing leiomyomas). A report on 5 cases. Pathol Res Pract. 1996;192(3):215-23.
» https://doi.org/10.1016/S0344-0338(96)80224-X -
5Fasih N, Prasad Shanbhogue AK, Macdonald DB, Fraser-Hill MA, Papadatos D, Kielar AZ, et al. Leiomyomas beyond the uterus: unusual locations, rare manifestations. Radiographics. 2008;28(7):1931-48.
» https://doi.org/10.1148/rg.287085095 -
6Lin X, Fan W, Lang P, Hu Y, Zhang X, Sun X. Benign metastasizing leiomyoma identified using 18F-FDG PET/CT. Int J Gynaecol Obstet. 2010;110(2):154-6.
» https://doi.org/10.1016/j.ijgo.2010.03.017
Datas de Publicação
-
Publicação nesta coleção
Mar-Apr 2014
Histórico
-
Recebido
20 Ago 2013 -
Aceito
27 Ago 2013