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Implante coclear em pacientes com transtorno do espectro autista – Uma revisão sistemática Como citar este artigo: Tavares FS, Azevedo YJ, Fernandes LM, Takeuti A, Pereira LV, Ledesma AL, et al. Cochlear implant in patients with autistic spectrum disorder – a systematic review. Braz J Otorhinolaryngol. 2021;87:601–19.

Resumo

Introdução:

Nos casos de transtornos do espectro autista com perda auditiva severa a profunda, o implante coclear é uma opção terapêutica.

Objetivo:

Identificar evidências na literatura científica de que o implante coclear traz benefí- cios para pessoas com transtorno do espectro autista com perda auditiva associada.

Método:

Revisão sistemática da literatura com base nos critérios recomendados pela lista de verificação do Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analyses (PRISMA). A estratégia População, Intervenção, Comparação, Desfechos e Desenho do Estudo (PICOS) foi usada para definir os critérios de elegibilidade. Os estudos que atenderam aos critérios de inclusão dessa segunda etapa foram incluídos em uma síntese qualitativa. Cada tipo de estudo foi analisado de acordo com a avaliação de risco de viés do Joanna Briggs Institute através da lista de verificação crítica para estudos de coorte, estudos de prevalência e critérios críticos e relatos de casos.

Resultados:

Foram encontrados 484 artigos em oito bases de dados e 100 na literatura cinzenta que mencionavam a relação entre o implante coclear em pacientes com transtorno do espectro autista e deficiência auditiva. Doze artigos foram lidos na íntegra e 7 foram selecionados para análise qualitativa nesta revisão sistemática. Todos os sete artigos foram analisados de acordo com o checklist de avaliação crítica. Quatro artigos apresentaram baixo risco de viés e três artigos, risco moderado de viés. Neste estudo, foram incluídos 66 pacientes com transtorno do espectro autista e deficiência auditiva que receberam implante coclear.

Conclusão:

Esta revisão sistemática indica que o implante coclear pode trazer benefícios para indivíduos com transtorno do espectro autista e surdez associada.

PALAVRAS-CHAVE
Transtorno do espectro autista; Transtorno autista; Implante coclear; Implantes cocleares; Revisão sistemática auditiva

Abstract

Introduction:

In cases of autism spectrum disorders with severe to profound hearing loss, cochlear implant is a therapeutic option.

Objective:

To identify evidence in the scientific literature that the cochlear implant brings benefits to people with autism spectrum disorders with associated hearing loss.

Methods:

Systematic review of the literature based on the criteria recommended by PRISMA. The population, intervention, comparison, outcomes, study design, PICOS strategy, was used to define the eligibility criteria. The studies that met the inclusion criteria for this second stage were included in a qualitative synthesis. Each type of study was analyzed according to the Joanna Briggs Institute’s risk of bias assessment through the critical checklist for cohort studies, prevalence studies and critical criteria and case reports.

Results:

Four hundred and eighty-four articles were found in eight databases and 100 in the gray literature, mentioning the relationship between cochlear implants in patients with autism spectrum disorder and hearing loss. Twelve articles were read in full and 7 were selected for qualitative analysis in this systematic review. All seven articles were analyzed on the critical evaluation checklist. Four articles had a low risk of bias and three articles had a moderate risk of bias. In this study, were included 66 patients with autism spectrum disorder and hearing loss who received cochlear implant.

Conclusion:

This systematic review indicates that a cochlear implant can bring benefits to autism spectrum disorder patients with associated deafness.

KEYWORDS
Autism spectrum disorder; Autistic disorder; Cochlear implant; Cochlear implantations; Systematic review auditory

Introdução

Há um aumento no número de pacientes com transtornos do espectro autista (TEA), um grupo de deficiências de desenvolvimento caracterizadas por dificuldades na interação social e de comunicação. Os TEA também apresentam padrões de comportamento restritos, repetitivos e estereotipados. Os sintomas geralmente se tornam aparentes antes dos três anos.11 Baio J. Prevalence of Autism spectrum disorders–-Autism and developmental disabilities monitoring network, 14 sites, United States, 2008. Morb Mortal Wkly Rep. 2012;61:1–19. Um estudo feito nos Estados Unidos em 2012 mostrou que a prevalência é de 14,5 por 1.000 (um em 69). A prevalência estimada foi significativamente maior entre meninos (23,4 por 1.000) do que entre meninas (5,2 por 1.000).22 Baio J, Wiggins L, Christensen DL, Maenner MJ, Daniels J, Warren Z, et al. Prevalence of Autism spectrum disorder among children aged 8 years–-Autism and developmental disabilities monitoring network, 11 sites, United States, 2014. Morb Mortal Wkly Rep. 2018;67:1–28. Ainda não existem dados oficiais sobre a preva- lência dessa condição de saúde no Brasil. Indivíduos com autismo diferem acentuadamente no número e na gravidade dos sintomas exibidos.33 Egelhoff K, Whitelaw G, Rabidoux P. What audiologists need to know about Autism spectrum disorders. Semin Hear. 2005;26:202–9. Os sinais típicos de autismo incluem, mas não estão limitados a, atraso na fala e na linguagem, regressão de marcos de desenvolvimento aos 18-24 meses, evitação do contato visual, defensividade tátil e envolvimento em comportamentos repetitivos e autoestimulantes. Aproximadamente 80% das crianças com autismo apresentam algum grau de comprometimento cognitivo.44 Fombonne E. The epidemiology of Autism: a review. Psychol Med. 1999;29:769–86.

Além disso, alguns indivíduos com TEA podem ter perda auditiva associada. Beers et al.55 Beers AN, McBoyle M, Kakande E, Dar Santos RC, Kozak FK. Autism and peripheral hearing loss: a systematic review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2014;78:96–101. fizeram uma revisão sis- temática (RS) e constataram que a prevalência de perda auditiva entre indivíduos com TEA é controversa. Estudos objetivam encontrar maior incidência de perda auditiva em pessoas com TEA do que na população em geral.66 Rosenhall U, Nordin V, Sandström M, Ahlsén G, Gillberg C. Autism and hearing loss. J Autism 6. Dev Disord. 1999;29:349–57.88 Jure R, Rapin I, Tuchman RF. Hearing–-impaired autistic children. Dev Med Child Neurol. 1991;33:1062–72. Os auto- res também alertaram para a dificuldade de generalizar a prevalência encontrada, considerando as limitações da amostra estudada. Não foi encontrada uma relação clara entre a gravidade do comportamento autista e o grau de perda auditiva.88 Jure R, Rapin I, Tuchman RF. Hearing–-impaired autistic children. Dev Med Child Neurol. 1991;33:1062–72. Gravel et al.99 Gravel JS, Dunn M, Lee WW, Ellis MA. Peripheral audition of children on the autistic spectrum. Ear Hear. 2006;27:299–312. não encontraram evidências de diferenças no sistema auditivo periférico entre crianças com TEA e seus pares com desenvolvimento típico.

Nos casos em que o TEA e a deficiência auditiva ocorrem simultaneamente, o diagnóstico de uma condição geralmente leva a um atraso no diagnóstico da outra.88 Jure R, Rapin I, Tuchman RF. Hearing–-impaired autistic children. Dev Med Child Neurol. 1991;33:1062–72.,1010 Roper L, Arnold P, Monteiro B. Co-occurrence of autism and deafness: diagnostic considerations. Autism. 2003;7:245–53. O diagnóstico de perda auditiva pode ter obscurecido o reconhecimento de comportamentos autistas em crianças com até cinco anos.1010 Roper L, Arnold P, Monteiro B. Co-occurrence of autism and deafness: diagnostic considerations. Autism. 2003;7:245–53. Recomenda-se que as crianças recebam uma avaliação audiológica completa quando houver suspeita de TEA. Dessa forma, a perda auditiva periférica pode ser diagnosticada precocemente e tratada como parte do programa de habilitação e educação da criança.55 Beers AN, McBoyle M, Kakande E, Dar Santos RC, Kozak FK. Autism and peripheral hearing loss: a systematic review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2014;78:96–101.,77 Tas A, Yagiz R, Tas M, Esme M, Uzun C, Karasalihoglu AR. Evaluation of hearing in children with Autism by using TEOAE and ABR. Autism. 2007;11:73–9.,1010 Roper L, Arnold P, Monteiro B. Co-occurrence of autism and deafness: diagnostic considerations. Autism. 2003;7:245–53. O implante coclear (IC) é uma opção terapêutica para casos de TEA com surdez associada. O IC é o tratamento de escolha para crianças com perda auditiva neurossensorial severa a profunda.1111 Robertson J. Children with Cochlear implants and Autism–-challenges and outcomes: the experience of the national Cochlear implant programme, Ireland. Cochlear Implants Int. 2013;14:11–5. Esse implante é um dispositivo eletrônico de alta tecnologia desenvolvido para fazer a função das células ciliadas cocleares danificadas ou ausentes e fornecer estimulação elétrica às fibras restantes do nervo auditivo.1212 Costa OA, Bevilacqua MC, Amantini RCB. Considerações Sobre o implante coclear em crianças. In: Bevilacqua MC, Moret ALM, editors., Deficiência auditiva. Pulso: Conversando com familiares e profissionais de saúde; 2005. p. 123–37.

Esta RS tem como objetivo identificar evidências na literatura científica de que o IC favorece o desenvolvimento auditivo, a linguagem e a interação social em pessoas com TEA com perda auditiva associada severa e/ou profunda.

Método

A estratégia de busca desta RS seguiu os critérios recomendados pela estratégia Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analyses (PRISMA).1313 Moher D, Liberati A, Tetzlaff J, Altman DG. Preferred reporting items for systematic reviews and meta-analyses: the PRISMA statement. Ann Intern Med. 2009;151:264–9. O proto- colo foi registrado em 27 de abril de 2020, no International Prospective Register of Systematic Reviews (PROSPERO) (https://www.crd.york.ac.uk/PROSPERO/)sob número de registro: CRD4202015045.

Estratégia de pesquisa

A estratégia de busca foi feita em inglês e as bases de dados usadas foram: PubMed, Cochrane, Lilacs, Livivo, Medline, Science Direct, Scopus e Web of Science. A literatura cinza foi consultada através do banco de dados Google Scholar. Não houve restrição quanto ao período ou idioma de publicação.

As palavras-chave usadas na estratégia de busca para identificar artigos publicados até setembro de 2019 foram descritas e combinadas da seguinte forma: “autism spectrum disorder” OR “autistic disorder” OR “autism” OR “autistic spectrum” (AND) “cochlear implant” OR “cochlear implants” OR “cochlear implantation” OR “cochlear implantations”. Essa mesma estratégia de busca foi usada em todas as bases de dados e literatura cinza.

Após a busca, as referências de cada banco de dados foram exportadas para o programa EndNote X9 (https://endnote.com)e, em seguida, essas mesmas referências foram exportadas do EndNote X98 para o programa Rayyan QCRI (https://rayyan.qcri.org/bem-vinda). O objetivo desses dois programas foi registrar todos os artigos duplicados encontrados na literatura científica, promover maior confiabilidade na seleção dos artigos e proceder ao estágio de elegibilidade.

Critério de elegibilidade

A estratégia PICOS (população, intervenção, comparação, desfechos, desenho [s] do estudo)1313 Moher D, Liberati A, Tetzlaff J, Altman DG. Preferred reporting items for systematic reviews and meta-analyses: the PRISMA statement. Ann Intern Med. 2009;151:264–9. foi usada para definir os critérios de elegibilidade. Os critérios de inclusão foram: 1) população: indivíduos com TEA e perda auditiva severa e/ou profunda usuários de IC; 2) intervenção: ter recebido o IC em qualquer idade e ter sido diagnosticado com TEA em qualquer idade; 3) comparação: desenvolvimento de habilidades auditivas, de linguagem e de interação social antes e após a cirurgia de IC em cada indivíduo, bem como comparar o desenvolvimento dessas habilidades em pacientes que apresentam apenas TEA e aqueles com outras deficiências associadas; 4) desfechos: avaliação de mudanças comportamentais ou habilidades de comunicação após uso de IC; 5) desenho do estudo: coorte clínica prospectiva, casos clínicos e relatos de casos.

Os critérios de exclusão foram: (1) artigos com pacientes não considerados para implante coclear, (2) estudos em animais e in vitro e (3) estudos com ausência de dados pós-operatórios.

Todos os estudos foram analisados quanto à elegibilidade nas fases de triagem com base nos critérios de inclusão e exclusão. Na primeira fase, todos os estudos foram selecionados com base na análise de títulos e dos resumos por dois revisores. Não houve discordância entre os revisores nessa fase, dispensou-se a consulta com o terceiro revisor. No caso da falta do resumo, mas com título relevante, o estudo foi incluído na segunda fase.

Na segunda fase, os mesmos dois revisores leram o texto completo de cada artigo selecionado com os mesmos critérios de inclusão e exclusão, mas adicionaram a justificativa de exclusão para cada estudo descartado. Os estudos que atenderam aos critérios de inclusão nessa segunda etapa foram incluídos em uma síntese qualitativa. Cada tipo de estudo foi analisado de acordo com a avaliação do risco de viés do Joanna Briggs Institute (JBI).1414 Peters MDJ, Godfrey CM, McInerney P, Soares CB, Khalil H, Parker D, Available from: http://joannabriggs.org/assets/docs/sumari/Reviewers-Manual_Methodology-for-JBI-Scoping-Reviews_2015_v2.pdf, 2015.
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Síntese qualitativa

Os instrumentos usados para a avaliação do risco de viés foram as listas de verificação de avaliação crítica validadas do JBI para cada desenho de estudo: estudos de coorte, estudos que relataram dados de prevalência e relatos de caso. Na lista de verificação de avaliação crítica do JBI, cada questão deve ser respondida através de quatro opções: sim (S), não (N), incerto (I) e não aplicável (NA). O cálculo da porcentagem de risco de viés é feito pela quantidade de “Y” selecionada na lista de verificação. Quando “NA” foi selecionado, a questão não foi considerada no cálculo, segundo o Joanna Briggs Institute (JBI).1414 Peters MDJ, Godfrey CM, McInerney P, Soares CB, Khalil H, Parker D, Available from: http://joannabriggs.org/assets/docs/sumari/Reviewers-Manual_Methodology-for-JBI-Scoping-Reviews_2015_v2.pdf, 2015.
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Até 49% é considerado um alto risco de viés; de 50% a 70% é moderado; acima de 70%, há baixo risco de viés.

Nessa fase, os mesmos dois revisores aplicaram a avaliação de risco de viés do JBI de forma independente. Não houve discordância entre eles, dispensou-se a consulta ao terceiro revisor.

Resultados

A primeira fase desta RS encontrou 484 artigos em oito bases de dados e 100 na literatura cinza. Depois de eliminar 209 estudos duplicados, 375 foram selecionados pelos revisores para a leitura de títulos e resumos. Desses, 363 artigos foram excluídos de acordo com os critérios de exclusão estabelecidos e 12 artigos foram incluídos na segunda etapa, que consistiu na leitura do manuscrito na íntegra. Quatro artigos foram excluídos nessa etapa pelos seguintes motivos: dois artigos1515 Löfkvist U, Almkvist O, Lyxell B, Tallberg IM. Lexical and semantic ability in groups of children with cochlear implants, language impairment and autism spectrum disorder. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2014;78:253–63.,1616 Whipple CM, Gfeller K, Driscoll V, Oleson J, McGregor K. Do communication disorders extend to musical messages? An answer from children with hearing loss or autism spectrum disorders. J Music Ther. 2015;52:78–116. evidenciaram a ausência de um sujeito com TEA + IC; dois1717 Zaidman-Zait A, Curle D. Complexity: an interpretative phenomenological analysis of the experiences of mothers of deaf children with cochlear implants and autism. J Health Psychol. 2018;23:1173–84.,1818 Longato-Morais CR, do Prado M da CR, Yamada MO. Cochlear implants and autism spectrum disorder: the experience of mothers. Psicol Estud. 2017;22:551–62. não apresentaram dados pré e pós--operatórios dos sujeitos, apresentam percepção materna e não apresentam aspectos auditivos ou de comunicação. Sete estudos1111 Robertson J. Children with Cochlear implants and Autism–-challenges and outcomes: the experience of the national Cochlear implant programme, Ireland. Cochlear Implants Int. 2013;14:11–5.,1919 Donaldson AI, Heavner KS, Zwolan TA. Measuring progress in children with autism spectrum disorder who have cochlear implants. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2004;130:666–71.2424 Lachowska M, Pastuszka A, Łukaszewicz-Moszynsk´ a Z, Mikołajewska L, Niemczyk K. Cochlear implantation in autistic children with profound sensorineural hearing loss. Braz J Otorhinolaryngol. 2018;84:15–9. foram selecionados para análise qualitativa na presente RS (tabela 1). Não foram encontrados estudos através da busca manual nas referências dos artigos. Todo o processo de seleção dos artigos está descrito na figura 1, que mostra o diagrama de fluxo PRISMA para inclusão.

Os sete artigos foram analisados de acordo com o JBI1414 Peters MDJ, Godfrey CM, McInerney P, Soares CB, Khalil H, Parker D, Available from: http://joannabriggs.org/assets/docs/sumari/Reviewers-Manual_Methodology-for-JBI-Scoping-Reviews_2015_v2.pdf, 2015.
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e de acordo com cada tipo de estudo: lista de verificação de avaliação crítica do JBI para estudos de coorte (tabela 2), lista de verificação de avaliação crítica do JBI para estudos relatando dados de prevalência (tabela 3) e lista de verificação de avaliação crítica do JBI para relato de caso (tabela 4). Quatro artigos1111 Robertson J. Children with Cochlear implants and Autism–-challenges and outcomes: the experience of the national Cochlear implant programme, Ireland. Cochlear Implants Int. 2013;14:11–5.,2020 Hayman CD, Franck KH. Cochlear implant candidacy in children with Autism. Semin Hear. 2005;26:217–25.2222 Mikic B, Jotic A, Miric D, Nikolic M, Jankovic N, Arsovic N. Receptive speech in early implanted children later diagnosed with autism. Eur Ann Otorhinolaryngol Head Neck Dis. 2016;133:36–9. mostraram um baixo risco de viés e três artigos1919 Donaldson AI, Heavner KS, Zwolan TA. Measuring progress in children with autism spectrum disorder who have cochlear implants. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2004;130:666–71.,2323 Valero MR, Sadadcharam M, Henderson L, Freeman SR, Lloyd S, Green KM, et al. Compliance with cochlear implantation in children subsequently diagnosed with autism spectrum disorder. Cochlear Implants Int. 2016;17:200–6.,2424 Lachowska M, Pastuszka A, Łukaszewicz-Moszynsk´ a Z, Mikołajewska L, Niemczyk K. Cochlear implantation in autistic children with profound sensorineural hearing loss. Braz J Otorhinolaryngol. 2018;84:15–9. mostraram um risco moderado de viés.

Nos sete estudos selecionados para a análise qualitativa, foram descritos 67 indivíduos com TEA e deficiência auditiva. Desses, 66 receberam IC (o IC era contraindicado para um sujeito). Quarenta e um sujeitos (62%) foram diagnosticados com TEA após o IC, 7 (11%) antes do IC e para 18 indivíduos (27%) os autores não informaram se o diagnóstico de TEA foi antes ou depois do IC. Nem todos os sujeitos tinham as mesmas características do TEA. Dois (2) indivíduos tinham TEA sem déficits intelectuais e linguísticos (anteriormente conhecido como síndrome de Asperger), cinco (5) tinham TID-SOE (transtorno invasivo do desenvolvimento – sem outra especificação) e 24 (24) tinham autismo. Ao analisar a descrição dos sujeitos da pesquisa com TEA, observou-se que 31 deles (46,3%) apresentavam alguma outra deficiência associada e 35 (53,7%) não apresentavam relato de outras deficiências associadas.

As características dos pacientes com TEA e deficiência auditiva, sem outras deficiências associadas, que receberam implante coclear são apresentadas na tabela 5. A tabela 6 apresenta os resultados dos pacientes com TEA e deficiência auditiva que receberam IC e apresentavam outras deficiências associadas.

Entre os 35 pacientes com TEA e perda auditiva sem outras deficiências associadas, 6 (17%) não estabeleceram forma de comunicação. No entanto, houve uma melhoria na interação com os parentes. Seis (17%) não desenvolveram comunicação oral – entretanto, usavam comunicação em linguagem de sinais avançada ou comunicação alternativa (imagens). Além disso, 9 (26%) indivíduos demonstraram reconhecimento de comandos verbais simples e falaram frases simples; e 14 (40%) desenvolveram linguagem e comunicação oral fluentes.

Entre os 31 pacientes que, além de TEA e hipoacusia, apresentavam outras deficiências, 15 (48%) não desenvolveram comunicação oral. Esses indivíduos se comunicavam através de linguagem de sinais ou comunicação alternativa por imagens. Doze pacientes (39%) demonstraram reconhecimento de comandos verbais únicos e palavras simples vocalizadas. Além disso, quatro pacientes (13%) estabeleceram comunicação oral de forma simplificada após o uso do IC.

Todos os sete artigos foram analisados de acordo com o Grades of Recommendation, Assessment, Development, and Evaluation (GRADEpro)2525 Schünemann H, Bro˙zek J, Guyatt G, Oxman A, editors. GRADE handbook for grading quality of evidence and strength of recommendations. Updated October 2013. The GRADE Working Group; 2013. Available from guidelinedevelopment.org/handbook,2626 GRADEpro GDT: GRADEpro (developed by Evidence Prime, Inc.). Available from gradepro.org, 2020. (tabela 7).

Como mostrado na tabela 7, dos sete artigos analisados nesta RS, 6 tinham um desenho de estudo transversal (estudo de acurácia do tipo coorte) com um N total de 95 pacientes e apresentaram qualidade de evidência pela avaliação do sistema GRADE moderado. Apesar de ter um desenho de estudo transversal (estudo de acurácia do tipo coorte), um dos artigos não avaliou seus sete pacientes com os mesmos critérios usados pelos demais autores. Porém, apresentou resultados semelhantes aos demais estudos com qualidade de evidência moderada pela avaliação do sistema GRADE.

Tabela 1
Estudos selecionados de acordo com os critérios de inclusão e exclusão estabelecidos na revisão sistemática
Figura 1
Diagrama de identificação e seleção de artigos adaptado do PRISMA.
Tabela 2
Lista de verificação de avaliação crítica do JBI para estudos de coorte
Tabela 3
Lista de verificação de avaliação crítica do JBI para estudos que relatam dados de prevalência
Tabela 4
Lista de verificação de avaliação crítica do JBI para relatos de caso
Tabela 5
Dados demográficos e detalhes do implante para pacientes com transtorno do espectro autista e perda auditiva com implante coclear sem outras deficiências associadas
Tabela 6
Dados demográficos e detalhes do implante em pacientes com Transtorno do Espectro Autista e perda auditiva com implante coclear e outras deficiências associadas
Tabela 7
Analisados de acordo com Grades of Recommendation, Assessment, Development, and Evaluation (Grader)

Discussão

A revisão sistemática do JBI começa com um modelo de saúde baseado em evidências que se concentra nas melhores informações disponíveis e não se preocupa exclusivamente com a eficácia. O modelo é adaptável às diversas origens dos problemas de saúde e usa diversas metodologias de pesquisa para gerar evidências relacionadas ao assunto. O JBI acredita que os profissionais de saúde precisam de evidências para apoiar uma ampla gama de atividades e intervenções e, ao tomar decisões clínicas, devem considerar se sua abordagem é viável, apropriada, significativa e eficaz. Os instrumentos usados para avaliar o viés foram listas de verificação de avaliação crítica validadas pelo JBI para cada desenho de estudo: estudos de coorte e estudos que relatam dados de prevalência e relatos de caso. Quatro artigos1111 Robertson J. Children with Cochlear implants and Autism–-challenges and outcomes: the experience of the national Cochlear implant programme, Ireland. Cochlear Implants Int. 2013;14:11–5.,2020 Hayman CD, Franck KH. Cochlear implant candidacy in children with Autism. Semin Hear. 2005;26:217–25.2222 Mikic B, Jotic A, Miric D, Nikolic M, Jankovic N, Arsovic N. Receptive speech in early implanted children later diagnosed with autism. Eur Ann Otorhinolaryngol Head Neck Dis. 2016;133:36–9. mostraram um baixo risco de viés e três artigos1919 Donaldson AI, Heavner KS, Zwolan TA. Measuring progress in children with autism spectrum disorder who have cochlear implants. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2004;130:666–71.,2323 Valero MR, Sadadcharam M, Henderson L, Freeman SR, Lloyd S, Green KM, et al. Compliance with cochlear implantation in children subsequently diagnosed with autism spectrum disorder. Cochlear Implants Int. 2016;17:200–6.,2424 Lachowska M, Pastuszka A, Łukaszewicz-Moszynsk´ a Z, Mikołajewska L, Niemczyk K. Cochlear implantation in autistic children with profound sensorineural hearing loss. Braz J Otorhinolaryngol. 2018;84:15–9. mostraram um risco moderado de viés. Essas informações corroboram a sinalização da qualidade satisfatória dos estudos encontrados.

Esta RS mostrou que nem todos os indivíduos com TEA e perda auditiva associada que fizeram implante coclear desenvolveram comunicação oral. No entanto, a intervenção demonstrou outros benefícios, como melhoria na interação com os parentes, estabelecimento de contato visual com mais frequência e identificação de sons. Os resultados corroboram os achados de estudos anteriores de que os ganhos das crianças foram pequenos em comparação com a população geral que recebeu o IC; entretanto, as crianças mostraram progresso de desenvolvimento na comparação das avaliações pré e pós-cirúrgicas.1919 Donaldson AI, Heavner KS, Zwolan TA. Measuring progress in children with autism spectrum disorder who have cochlear implants. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2004;130:666–71.

A comunicação oral não é um metateste realista em crianças com TEA e implantes cocleares. Entretanto, as crianças obtiveram vários benefícios funcionais que os métodos tradicionais de avaliação dos resultados de implantes cocleares em crianças com autismo geralmente são insuficientes para avaliar completamente.2424 Lachowska M, Pastuszka A, Łukaszewicz-Moszynsk´ a Z, Mikołajewska L, Niemczyk K. Cochlear implantation in autistic children with profound sensorineural hearing loss. Braz J Otorhinolaryngol. 2018;84:15–9. Portanto, estudos futuros que avaliem o impacto do IC em crianças com TEA precisam expandir os critérios de sucesso e avaliar as habilidades de desenvolvimento total do indivíduo, em vez de critérios restritos focados apenas na aquisição de comunicação oral. Essa nova abordagem vai melhorar as recomendações de intervenção em IC, considerando o bem-estar e a qualidade de vida das crianças.

Estudos argumentam que a documentação objetiva de mudanças de desempenho pode ser difícil ou impossível para algumas crianças com TEA. Nesses casos, os autores argumentaram que relatos subjetivos de pais e profissionais que indicaram que o implante teve um efeito positivo na criança e na família podem ser a única medida de sucesso no qual se pode confiar.2020 Hayman CD, Franck KH. Cochlear implant candidacy in children with Autism. Semin Hear. 2005;26:217–25. Nesta RS, 21 pacientes – 31,8% – não estabeleceram qualquer forma de comunicação tradicional. Porém, houve um aumento na interação com os parentes. Essa condição é mais presente nos casos de TEA e deficiência auditiva que tinham outras deficiências. Esses dados exemplificam que o desenvolvimento da interação social pode passar despercebido nas avaliações tradicionais, mas estar presente nos relatos de parentes, cuidadores e profissionais que acompanham o desenvolvimento dessas crianças. Essa informação reforça a possibilidade de que pacientes com TEA e perda auditiva submetidos ao implante coclear ampliam outras habilidades de comunicação, mesmo que não desenvolvam a comunicação oral.

Quarenta e um (62%) dos participantes dos artigos selecionados foram diagnosticados com TEA após o IC. A média de idade do IC foi de 2,9 anos para os indivíduos sem outras alterações e 3,76 anos para aqueles com outras deficiências associadas. Não foi possível determinar a média de idade para o diagnóstico de TEA, pois a maioria dos estudos não apresentava essa informação.

Há um esforço mundial para aumentar o diagnóstico precoce da perda auditiva neurossensorial e a intervenção com IC em uma idade cada vez menor. No Brasil, a cobertura da triagem auditiva neonatal mostra um aumento de 9,3% para 37,2% de 2008 a 2015. Embora tenha ocorrido um aumento significativo da cobertura da triagem auditiva neonatal no Brasil nos últimos anos, a cobertura nacional ainda é baixa (37,2%) e muito inferior à preconizada na literatura. Além disso, no Brasil, há uma desigualdade inter-regional nas taxas de cobertura da triagem auditiva neonatal. As regiões Sul e Sudeste concentram os melhores índices, enquanto as regiões Norte, Nordeste e Centro-Oeste precisam de mais esforços para implantação dos programas de Triagem Auditiva Neonatal.2727 Paschoal MR, Cavalcanti HG, Ferreira MAF. Análise espacial e temporal da cobertura da triagem auditiva neonatal no Brasil (2008–2015). Cienc Saude Coletiva. 2017;22:3615–24.

O diagnóstico de TEA geralmente é feito posteriormente, considerando o processo de diagnóstico de exclusão.1111 Robertson J. Children with Cochlear implants and Autism–-challenges and outcomes: the experience of the national Cochlear implant programme, Ireland. Cochlear Implants Int. 2013;14:11–5. Estu- dos anteriores observaram que o tempo médio entre a implantação e o diagnóstico de autismo foi de 19 meses para a maioria dos participantes e aproximadamente dois anos após o IC.2121 Eshraghi AA, Nazarian R, Telischi FF, Martinez D, Hodges A, Velandia S, et al. Cochlear implantation in children with Autism spectrum disorder. Otol Neurotol. 2015;36:121–8.,2323 Valero MR, Sadadcharam M, Henderson L, Freeman SR, Lloyd S, Green KM, et al. Compliance with cochlear implantation in children subsequently diagnosed with autism spectrum disorder. Cochlear Implants Int. 2016;17:200–6. No presente estudo, 31 indivíduos (46,3%) tiveram alguma outra deficiência associada, como: cegueira cortical, atraso global, atraso do desenvolvimento, deficiência intelectual, paralisia cerebral, epilepsia, hemiparesia esquerda, dificuldade visual, prematuridade, encefalopatia, retardo motor importante, polimicrogiria, gliose, atraso do desenvolvimento. Achados semelhantes foram relatados anteriormente, indicaram que o TEA pode ser parte de um quadro mais amplo de deficiência múltipla.1111 Robertson J. Children with Cochlear implants and Autism–-challenges and outcomes: the experience of the national Cochlear implant programme, Ireland. Cochlear Implants Int. 2013;14:11–5.,2020 Hayman CD, Franck KH. Cochlear implant candidacy in children with Autism. Semin Hear. 2005;26:217–25.,2121 Eshraghi AA, Nazarian R, Telischi FF, Martinez D, Hodges A, Velandia S, et al. Cochlear implantation in children with Autism spectrum disorder. Otol Neurotol. 2015;36:121–8.,2323 Valero MR, Sadadcharam M, Henderson L, Freeman SR, Lloyd S, Green KM, et al. Compliance with cochlear implantation in children subsequently diagnosed with autism spectrum disorder. Cochlear Implants Int. 2016;17:200–6. O desen- volvimento da linguagem e da comunicação oral pode não ser uma meta realista para esse público. Há uma grande chance de que haja outras deficiências associadas a essas condições que podem agravar o desenvolvimento da linguagem e da comunicação oral. São necessárias pesquisas que busquem instrumentos que possam medir de forma mais sensível o desenvolvimento de indivíduos com TEA e surdez que receberam IC.

Considerando a qualidade das evidências analisadas pelo Sistema GRADE, os resultados sugerem que o IC favorece a linguagem expressiva e receptiva de pessoas com TEA grave e/ou com perda auditiva profunda, mesmo que não desenvolvam a linguagem na mesma proporção que indivíduos que usam IC sem TEA, apesar de um dos estudos não seguir a mesma linha de resultados dos outros selecionados. Assim, existe uma recomendação para IC em pacientes com TEA que apresentam perda auditiva severa e/ou profunda associada.

Pontos fortes e limitações

As limitações desta RS foram a reduzida disponibilidade de artigos que atendessem a todos os critérios de inclusão e exclusão da questão de pesquisa e a diversidade de metodologias, medidas e critérios de avaliação usados nos artigos encontrados. Esses fatos impossibilitaram a elaboração da metanálise devido à falta de padronização.

Como estratégia para superar essas limitações, foi apresentada uma descrição detalhada dos sujeitos do estudo, permite uma discussão qualificada dos dados com a literatura pesquisada. A falta de uniformidade nos testes de avaliação de desempenho dos sujeitos após o IC e a diversidade na apresentação dos resultados dificultaram a compreensão da evolução da comunicação, da interação social de forma satisfatória e dos padrões de comportamento restritos, repetitivos e estereotipados.

Conclusão

Essa RS mostrou que o IC pode favorecer o desenvolvimento auditivo, a linguagem e a interação social em crianças com transtorno do espectro autista (TEA) com perda auditiva severa e/ou profunda associada.

Como estratégia para superar as limitações encontradas na elaboração desta RS e avançar na área, estudos futuros devem buscar formas de avaliar o desenvolvimento qualitativo da comunicação em indivíduos com TEA e deficiência auditiva submetidos ao IC. Os protocolos de pesquisa devem considerar a percepção dos parentes, cuidadores e profissionais que acompanham o desenvolvimento dessas crianças. No entanto, os protocolos devem ser padronizados para permitir a comparação dos resultados em diferentes amostras.

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Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    29 Set 2021
  • Data do Fascículo
    2021

Histórico

  • Recebido
    26 Jul 2020
  • Aceito
    30 Nov 2020
  • Publicado
    2 Jan 2021
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