GANGRENA MACIÇA DO DUCTO BILIAR PRINCIPAL DE CAUSA OBSCURA, COMPROMETENDO O LIGAMENTO HEPATODUODENAL INTEIRO EM UM ADULTO CLINICAMENTE ASSINTOMÁTICO: PRIMEIRO CASO DO MUNDO

Priyadarshan Anand JATEGAONKAR Sudeep Pradeep YADAV Jinit Salil SHAH Piyush Raghunath DHAIGUDE Aditi Rajeev SOOD Sobre os autores

DESCRITORES:
Ducto biliar comum; Gangrena; Bilioma; Perfuração; Peritonite

INTRODUÇÃO

A gangrena do ducto biliar comum (CBD) é causa extremamente rara de perfuração biliar espontânea, levando à peritonite biliar com risco de vida33 Hart DE. Spontaneous perforation of the common bile duct. Ann Surg 1951;133(2):280-282.. Apenas um caso foi relatado no ano 195133 Hart DE. Spontaneous perforation of the common bile duct. Ann Surg 1951;133(2):280-282.. Aqui, apresentamos um caso incomum de gangrena de CBD maciça que também envolveu ligamento hepatoduodenal. Além disso, propomos um algoritmo para o diagnóstico pré-operatório. Até onde sabemos, esse caso ainda não foi relatado.

RELATO DE CASO

Homem de 52 anos foi admitido no Departamento de Medicina Interna de nosso instituto acadêmico rural para avaliação de ascite e foi encaminhado para consulta cirúrgica por icterícia indolor de início recente. Alcoólatra crônico desde os 15 anos, notou distensão abdominal progressiva e amarelecimento da esclera ao longo de três dias. Ele negou qualquer dor abdominal recente, febre ou trauma. Com hábitos intestinais regulares, ele passava nas fezes marrom-amareladas e não tinha comorbidades médicas. No exame, apresentava parâmetros vitais normais, era levemente gélido e não apresentava sinais de insuficiência hepática crônica. Seu abdome estava distendido uniformemente, sem sensibilidade, sem organomegalia. Mudanças confirmaram a presença de líquido livre no abdome. O exame hematológico, com exceção da bilirrubina total sérica aumentada (3,4 mg/dl), estava dentro dos limites normais. O radiograma de tórax ereto não mostrava ar livre sob os diafragmas. A ultrassonografia abdominal demonstrou líquido livre bruto sem ecos ou septações internas. Sua vesícula biliar parecia distendida sem pedras luminais ou líquido pericolecístico. O fígado, as radículas biliares intra-hepáticas e o pâncreas estavam normais. Além do Doppler colorido, o CBD ilustrou a vascularização comprometida com visualização circunferencial incompleta (Figura 1). A paracentese diagnóstica foi útil11 Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37., revelando bile verdeamarelada com consistência aquosa, sem resíduos de alimentos, manchas de muco ou pus (Figura 1). Estéril na cultura, a proporção entre o conteúdo de bilirrubina e o soro era tão alta quanto 10:1, com nível insignificante de amilase. Após ressuscitação adequada, foi submetido à laparotomia exploradora de emergência.

FIGURA 1
Ultrassonografia duplex mostrando CBD de pequeno calibre sem a adequada vascularização

Na operação, cerca de 2,5 litros de bile não turva foram derramados da cavidade peritoneal. A vesícula biliar, o intestino inteiro e o pâncreas estavam todos saudáveis ​​e a cavidade retro-omental estava vazia. Além disso, todo o ligamento hepatoduodenal juntamente com o CBD era gangrenoso e vazava continuamente a bile amarelodourada (Figura 2). Aqui, qualquer tentativa de sondagem do CBD tão fino como papel foi contida para evitar danos adicionais. Os tecidos sub-hepáticos friáveis, juntamente com o iminente suporte ionotrópico, desencorajaram até a manobra de Kocher duodenal e significaram “primum non nocere”22 Hamura R, Haruki K, Tsutsumi J, Takayama S, Shiba H, Yanaga K. Spontaneous biliary peritonitis with common bile duct stones: report of a case. Surg Case Rep 2016 Dec;2(1):103.,55 Subasinghe D, Udayakumara EA, Somathilaka U, Huruggamuwa M. Spontaneous Perforation of Common Bile Duct: A Rare Presentation of Gall Stones Disease. Case Rep Gastrointest Med 2016;2016:5321304.. A lavagem peritoneal rigorosa foi seguida por um dreno na bolsa de Morrison e na pelve antes do fechamento abdominal22 Hamura R, Haruki K, Tsutsumi J, Takayama S, Shiba H, Yanaga K. Spontaneous biliary peritonitis with common bile duct stones: report of a case. Surg Case Rep 2016 Dec;2(1):103..

FIGURA 2
Fotografia cirúrgica retratando ligamento hepatoduodenal gangrenoso contendo CBD descamado com quase nenhum remanescente saudável

Com recuperação pós-operatória dramática, sua icterícia diminuiu e o nível sérico de bilirrubina voltou ao padrão no 3º dia. Ele passou por fezes regulares no 4º dia e tolerou dieta oral. Como esperado, seu dreno sub-hepático produziu 200-300 ml de bíle amarelo-dourada típica todos os dias até o 11º dia (Figura 3).

FIGURA 3
Quadro clínico no 11º dia do pós-operatório ilustrando uma fístula biliar externa controlada de baixo débito

Tomografia computadorizada com contraste abdominal (CECT) mostrou CBD sem melhora com perda mural irregular sem qualquer cálculo no lúmen ou na cavidade peritoneal. Seus vasos sanguíneos axiais não puderam ser delineados. O pâncreas e seu ducto estavam normais e os dois tubos de drenagem estavam in situ. Não houve coleções de fluidos residuais, e o contraste oral confirmou ausência de perfuração duodenal (Figura 4).

FIGURA 4
Abdome da CECT no 11º dia do pós-operatório: A) corte coronal: CBD sem realce e completamente colapsado (seta branca) representa sua isquemia e perfuração, respectivamente; B) corte sagital: o pâncreas normal e o ducto pancreático principal não dilatado (seta branca) excluem o cálculo obstrutivo como causa da perfuração do CBD.

Após otimizar seu estado nutricional e de desempenho por mais de três semanas, foi submetido à operação definitiva na forma de excisão de CBD, seguida de hepaticojejunostomia em Y-de-Roux e, posteriormente, recuperação satisfatória11 Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37.,44 Paramhans D, Shukla S, Grover J. Spontaneous perforation of the common bile duct in an adult. Indian J Surg 2013 Jun;75(Suppl 1):376-8..

DISCUSSÃO

Nosso caso tem vários pontos de aprendizado notáveis: 1) gangrena maciça de CBD com sua ruptura quase total para causar coleperitônio, enquanto a maioria das perfurações relatadas é limitada a <1 cm3,55 Subasinghe D, Udayakumara EA, Somathilaka U, Huruggamuwa M. Spontaneous Perforation of Common Bile Duct: A Rare Presentation of Gall Stones Disease. Case Rep Gastrointest Med 2016;2016:5321304.; 2) possível envolvimento de todo o ligamento hepatoduodenal no processo gangrenoso que ainda não foi relatado; 3) silêncio clínico apesar da gravidade por mais de três dias; 4) afetar um adulto em idade relativamente mais avançada11 Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37.,22 Hamura R, Haruki K, Tsutsumi J, Takayama S, Shiba H, Yanaga K. Spontaneous biliary peritonitis with common bile duct stones: report of a case. Surg Case Rep 2016 Dec;2(1):103.,44 Paramhans D, Shukla S, Grover J. Spontaneous perforation of the common bile duct in an adult. Indian J Surg 2013 Jun;75(Suppl 1):376-8.; e 5) isquemia mural devido ao bloqueio dos vasos biliares axiais precários, quando a causa mais comum relatada é a coledocolitíase11 Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37.,55 Subasinghe D, Udayakumara EA, Somathilaka U, Huruggamuwa M. Spontaneous Perforation of Common Bile Duct: A Rare Presentation of Gall Stones Disease. Case Rep Gastrointest Med 2016;2016:5321304..

Apesar dos avanços significativos nas modalidades de diagnóstico, a gangrena biliar geralmente chega como um diagnóstico peroperatório tardio, muitas vezes revelado como uma surpresa desagradável11 Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37.,44 Paramhans D, Shukla S, Grover J. Spontaneous perforation of the common bile duct in an adult. Indian J Surg 2013 Jun;75(Suppl 1):376-8.. Isso pode levar a resultados cirúrgicos e socioeconômicos adversos11 Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37.,22 Hamura R, Haruki K, Tsutsumi J, Takayama S, Shiba H, Yanaga K. Spontaneous biliary peritonitis with common bile duct stones: report of a case. Surg Case Rep 2016 Dec;2(1):103.. No entanto, em nosso caso, diagnóstico pré-operatório impecável pôde ser alcançado pela seguinte espiral de pensamento: características físicas e bioquímicas da bile, ausência de quaisquer sinais clínicos ou radiológicos de peritonite contemplando o coleperitônio estéril, provavelmente originário da árvore biliar extra-hepática; a morfologia da vesícula biliar na ultrassonografia descartou a perfuração da vesícula biliar e nos levou a adicionar Doppler colorido para avaliar a possibilidade de gangrena biliar; foi confirmado na operação.

Ausência de litíase biliar na ultrassonografia abdominal, enzimas hepáticas normais, fezes amarelas e falta de dor abdominal superior com cólica, praticamente descartou a coledocolitíase como causa de sua icterícia e perfuração do CBD. Também implicava rápida absorção da bilirrubina trans-peritoneal como mecanismo para a icterícia. Com essa abordagem, poderíamos adiar testes radiológicos caros e pouco disponíveis, como o CECT ou a ressonância magnética, sem comprometer as políticas de gerenciamento; isso pode ser grande preocupação em configurações com recursos limitados. A fístula biliar externa pós-operatória mostrou bile amarelodourada clara com amilase desprezível que corrobora ainda mais a lesão do CBD. E, sua natureza de baixo rendimento, sugeria continuidade biliar-entérica. Finalmente, o CECT pós-operatório fundamentou nosso algoritmo de diagnóstico.

No entanto, como a causa exata desse insulto vascular não pôde ser identificada, foi considerada idiopática55 Subasinghe D, Udayakumara EA, Somathilaka U, Huruggamuwa M. Spontaneous Perforation of Common Bile Duct: A Rare Presentation of Gall Stones Disease. Case Rep Gastrointest Med 2016;2016:5321304..

Referências bibliográficas

  • 1
    Amberger M, Burton N, Tissera G, Baltazar G, Palmer S. Spontaneous common bile duct perforation-A rare clinical entity. Int J Surg Case Rep 2018;46:34-37.
  • 2
    Hamura R, Haruki K, Tsutsumi J, Takayama S, Shiba H, Yanaga K. Spontaneous biliary peritonitis with common bile duct stones: report of a case. Surg Case Rep 2016 Dec;2(1):103.
  • 3
    Hart DE. Spontaneous perforation of the common bile duct. Ann Surg 1951;133(2):280-282.
  • 4
    Paramhans D, Shukla S, Grover J. Spontaneous perforation of the common bile duct in an adult. Indian J Surg 2013 Jun;75(Suppl 1):376-8.
  • 5
    Subasinghe D, Udayakumara EA, Somathilaka U, Huruggamuwa M. Spontaneous Perforation of Common Bile Duct: A Rare Presentation of Gall Stones Disease. Case Rep Gastrointest Med 2016;2016:5321304.

  • Fonte de financiamento:

    não há

Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    14 Maio 2021
  • Data do Fascículo
    2021

Histórico

  • Recebido
    10 Jul 2020
  • Aceito
    21 Jul 2020
Colégio Brasileiro de Cirurgia Digestiva Av. Brigadeiro Luiz Antonio, 278 - 6° - Salas 10 e 11, 01318-901 São Paulo/SP Brasil, Tel.: (11) 3288-8174/3289-0741 - São Paulo - SP - Brazil
E-mail: revistaabcd@gmail.com