Relata-se um caso de neuroesquistossomose (NE) mansônica cerebral forma granulomatosa pseudotumoral de localização no córtex do lobo parietal esquerdo determinando, hemiparesia direita e síndrome de hipertensão intracraniana, diagnosticado por biópsia cirúrgica. Fatores vasculares e imunológicos são considerados na fisiopatogenia da NE. Enfatiza-se a necessidade de melhor se estudar, diagnosticar e divulgar as várias formas de envolvimento do SN na esquistossomose mansônica, que parece ser mais freqüente do que se julga atualmente. O comprometimento cerebral com repercussão clínica nesta doença é raro, sendo a forma pseudotumoral limitada a poucos casos descritos na literatura.