Introdução
O tumor de Warthin, também conhecido como cistoadenoma papilar linfomatoso, foi descrito pela primeira vez em 1895, como uma variante de um cisto cervical lateral constituído dupla camada de células oncocíticas e epitélio basal formando estruturas císticas, papilas e glândulas, que são acompanhadas por um estroma linfoide denso.11 Hildebrand O. Über angeborene epitheliale Cysten und Fisteln des Halses. Arch Klin Chir. 1895;49:167-206. O epônimo Aldred Scott Warthin publicou dois relatos de casos em 1929, apresentando a mesma morfologia descrita por Hildebrand11 Hildebrand O. Über angeborene epitheliale Cysten und Fisteln des Halses. Arch Klin Chir. 1895;49:167-206. 34 anos antes.22 Warthin AS. Papillary cystadenoma lymphomatosum. Cancer Res. 1929;13:16-25.
Entre os tumores da glândula parótida, o tumor de Warthin é relativamente comum (∼10%), sendo o segundo mais comum, após o adenoma pleomórfico (∼80%). O tumor de Warthin tem predominância no sexo masculino e geralmente ocorre na sexta à sétima décadas de vida, raramente surgindo antes dos 40 anos. Como está relacionado ao tabagismo, as tendências atuais mostram um declínio na incidência masculina, em paralelo com o aumento da incidência na população feminina, provavelmente devido ao declínio do tabagismo entre os homens e a uma tendência inversa entre as mulheres.33 Monk JS, Church JS. Warthin's tumor. A high incidence and no sex predominance in central Pennsylvania. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 1992;118:477. O tumor de Warthin é encontrado quase que exclusivamente na glândula parótida, e em 7% a 10% dos casos, está presente bilateralmente. Apresentamos um caso de tumores de Warthin simultâneos, na glândula parótida e na nasofaringe, bem como uma revisão da literatura atualizada.
Relato de caso
Um eletricista aposentado de 65 anos foi encaminhado ao Departamento de Otorrinolaringologia do nosso centro médico afiliado à Universidade. Ele havia sido recentemente submetido a uma tomografia computadorizada de emissão de pósitrons (PET-TC) para reavaliar a extensão do câncer de células escamosas do pulmão em estágio avançado. Seu histórico médico era consistente com tabagismo intenso, hipercolesterolemia e trombose venosa profunda. Os resultados mostraram duas lesões inesperadas – uma ao nível do ângulo mandibular (fig. 1A) e outra na parte de trás da cavidade nasal (fig. 1B) –. O paciente foi submetido a biópsia nasofaríngea (figs. 2 e 3) e aspiração por agulha fina (AAF) da glândula parótida (fig. 4). Dois fragmentos pequenos de tecido mole marrom-acobreado, de 0,5 cm e 0,4 cm de diâmetro, foram enviados para exame histopatológico.
PET-TC com injeção intravenosa de Flúor-18 Fluordeoxiglicose (FDG-18F). A, seta branca - realce da tumor na glândula parótida direita. B, seta branca, realce nasofaríngeo.
O exame histológico revelou lesões papilares e císticas constituídas por células epiteliais e linfoides (coloração de H & E, × 200). O componente epitelial mostra uma camada dupla de células eosinofílicas / oncocíticas granulares: células colunares não-ciliadas luminais, com núcleos alinhados em direção ao lúmen (seta preta) e células basais redondas ou poligonais com núcleos vesiculares (seta branca). O componente linfoide era composto de linfócitos pequenos maduros (seta quadrangular) (Imagem 7883, coloração H&E, ×200).
O epitélio ciliado colunar do revestimento nasofaríngeo (seta branca) não está envolvido (coloração H&E, ×400).
Aspiração com agulha fina da lesão da glândula parótida mostra epitélio oncocítico agrupado, em favo de mel, cercado por alguns linfócitos. As células epiteliais possuem núcleos redondos uniformes e citoplasma moderado finamente granular (coloração de Papanicolaou, ×400).
Verificou-se que ambos os incidentalomas eram tumores de Warthin, um tumor benigno das glândulas salivares não diretamente relacionado à morbidade subjacente do paciente. Considerando o histórico médico do paciente, ele não foi considerado elegível para um procedimento cirúrgico no momento do diagnóstico e permaneceu como tal até sua morte dois anos depois.
Realizamos uma pesquisa bibliográfica sistemática de bancos de dados PubMed / Medline e Clinicalkey até outubro de 2016 usando os termos de busca “Warthin's, Nasopharyngeal Warthin's e Synchronous Warthin's Tumor”. Quatorze artigos preencheram os critérios de inclusão, dentre os quais foram identificados sete casos documentados de tumores simultâneos da glândula parótida e nasofaríngeo de Warthin. Incluindo o relato do caso atual, revisamos oito pacientes.
O tumor de Warthin nasofaríngeo é muito raro e apenas alguns casos foram publicados até o momento. Tumores simultâneos de Warthin nasofaríngeos e parotídeos são ainda mais excepcionais, com apenas sete casos previamente documentados. Em nossa revisão, identificamos predominância no sexo masculino (7: 1) e idade média geral de 62,5 anos (tabela 1). Incluindo o relato atual, cinco dos pacientes avaliados apresentavam histórico de tabagismo.44 Yeh YA, Baker LL, Wang WJ, Fan K. Nasopharyngeal Warthin's tumor. Otolaryngol Head Neck Surg. 1999;120:942.–77 Yáñez-Barraza KL, Domínguez-Malagon HR, Mosqueda-Taylor A, Cano-Valdez AM, Luna-Ortiz K. Synchronic nasopharyngeal and intraparotid Warthin tumors: a case report and literature review. J Clin Exp Dent. 2014;6:e435. Não havia documentação sobre os demais pacientes, exceto que um tinha DOPC.88 Low W-K, Ng SB. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin's tumors: first report of a case. Ear Nose Throat J. 2002;81:839. Dois pacientes apresentavam queixas otológicas como sintoma na apresentação. 88 Low W-K, Ng SB. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin's tumors: first report of a case. Ear Nose Throat J. 2002;81:839.,9 9 Ory M, Eran A. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin tumor. Head Neck. 2016;38:E71. Dois pacientes apresentavam tumor de Warthin nasofaríngeo e nas glândulas parótidas bilateralmente. 55 Güçlü O. Syncronized Warthin's tumor in bilateral parotid gland and nasopharynx. Turk J Ear Nose Throat. 2012;:236.,9 9 Ory M, Eran A. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin tumor. Head Neck. 2016;38:E71. Quatro pacientes exibiam um tumor unilateral no ângulo mandibular. 44 Yeh YA, Baker LL, Wang WJ, Fan K. Nasopharyngeal Warthin's tumor. Otolaryngol Head Neck Surg. 1999;120:942.,66 Hilton JM, Phillips JS, Hellquist HB, Premachandra DJ. Multifocal multi-site Warthin tumour. Eur Arch Oto-Rhino-Laryngology. 2008;265:1573.,77 Yáñez-Barraza KL, Domínguez-Malagon HR, Mosqueda-Taylor A, Cano-Valdez AM, Luna-Ortiz K. Synchronic nasopharyngeal and intraparotid Warthin tumors: a case report and literature review. J Clin Exp Dent. 2014;6:e435.,10 10 Pelucchi S, Bianchini C, Ciorba A, Stomeo F, Ferron A, Pastore A. Simultaneous nasopharyngeal and parotid gland Warthin's tumour: a case report. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2015;35:129. Devido à falta de documentação, não fomos capazes de identificar fatores sistêmicos comuns entre os pacientes.
Discussão
Nesta revisão, descrevemos um paciente incidentalmente diagnosticado com tumor de Warthin quando foi submetido à avaliação para neoplasia pulmonar. Embora seja possível que o aparecimento simultâneo de dois tumores de Warthin e a malignidade pulmonar seja coincidente, é interessante considerar uma possível associação.
Várias disciplinas médicas, incluindo a cirurgia maxilo-facial, realizam parotidectomias. O exame físico realizado por um otorrinolaringologista inclui a avaliação do espaço nasofaríngeo com uma fibra óptica. O relato atual descreve oito pacientes com tumor de Warthin simultaneamente presente na glândula parótida e na nasofaringe. Sem a avaliação da nasofaringe por um otorrinolaringologista, o segundo tumor poderia não ter sido identificado. A transformação maligna do tumor de Warthin é muito rara (menos de 1% dos casos) e nenhum dos casos analisados relatou esta condição. Os fatores de risco para o tumor de Warthin são conhecidos; no entanto, nenhum fator de risco isolado foi identificado para a doença multifocal.
Conclusão
O diagnóstico de tumor de Warthin da glândula parótida e nasofaríngeo simultaneamente em nosso relato foi estabelecido com base nas imagens de PET-TC à qual nosso paciente foi submetido devido à presença da doença sistêmica. No relato atual, é provável que, sem esta imagem, o diagnóstico não tivesse sido realizado. Tumores na glândula parótida são facilmente observados devido à localização superficial da glândula, entretanto, os tumores nasofaríngeos são caracteristicamente mais insidiosos em sua natureza. Uma vez que a parotidectomia é realizada por várias disciplinas cirúrgicas, sugerimos que todos os pacientes sejam submetidos a exame nasofaríngeo com fibra óptica por um otorrinolaringologista antes da cirurgia de parótida.
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Como citar este artigo: Ben-Dov T, Edelstein E, Nageris BI, Kassem F. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin's tumor: case report and literature review. Braz J Otorhinolaryngol. 2020;86:S44–S47.
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A revisão por pares é da responsabilidade da Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico-Facial.
References
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1Hildebrand O. Über angeborene epitheliale Cysten und Fisteln des Halses. Arch Klin Chir. 1895;49:167-206.
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2Warthin AS. Papillary cystadenoma lymphomatosum. Cancer Res. 1929;13:16-25.
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3Monk JS, Church JS. Warthin's tumor. A high incidence and no sex predominance in central Pennsylvania. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 1992;118:477.
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4Yeh YA, Baker LL, Wang WJ, Fan K. Nasopharyngeal Warthin's tumor. Otolaryngol Head Neck Surg. 1999;120:942.
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5Güçlü O. Syncronized Warthin's tumor in bilateral parotid gland and nasopharynx. Turk J Ear Nose Throat. 2012;:236.
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6Hilton JM, Phillips JS, Hellquist HB, Premachandra DJ. Multifocal multi-site Warthin tumour. Eur Arch Oto-Rhino-Laryngology. 2008;265:1573.
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7Yáñez-Barraza KL, Domínguez-Malagon HR, Mosqueda-Taylor A, Cano-Valdez AM, Luna-Ortiz K. Synchronic nasopharyngeal and intraparotid Warthin tumors: a case report and literature review. J Clin Exp Dent. 2014;6:e435.
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8Low W-K, Ng SB. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin's tumors: first report of a case. Ear Nose Throat J. 2002;81:839.
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9Ory M, Eran A. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin tumor. Head Neck. 2016;38:E71.
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10Pelucchi S, Bianchini C, Ciorba A, Stomeo F, Ferron A, Pastore A. Simultaneous nasopharyngeal and parotid gland Warthin's tumour: a case report. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2015;35:129.
Datas de Publicação
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Publicação nesta coleção
08 Jan 2020 -
Data do Fascículo
Nov-Dec 2020
Histórico
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Recebido
6 Fev 2017 -
Aceito
31 Maio 2017