Sialolito gigante de ducto da glândula submandibular tratado por excisão e reparo ductal: relato de caso

Thiago de Paula Oliveira Isaac Nilton Fernandes Oliveira Eduardo Carvalho Paes Pinheiro Renata Caroline Ferreira Gomes Pietro Mainenti Sobre os autores

Introdução

Sialolitíase é uma das doenças mais comuns de glândulas salivares. 11. Gupta A, Rattan D, Gupta R. Giant sialoliths of submandibular gland duct: report of two cases with unusual shape. Contemp Clin Dent. 2013;4:78-80.,22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4. Trata-se de uma condição caracterizada por um fenômeno obstrutivo causado por um cálculo em uma glândula salivar ou em seu ducto excretório. 11. Gupta A, Rattan D, Gupta R. Giant sialoliths of submandibular gland duct: report of two cases with unusual shape. Contemp Clin Dent. 2013;4:78-80. Em geral, a apresentação clínica se caracteriza por edema e dor locais, infecção da área afetada e dilatação do ducto salivar. 11. Gupta A, Rattan D, Gupta R. Giant sialoliths of submandibular gland duct: report of two cases with unusual shape. Contemp Clin Dent. 2013;4:78-80. Normalmente, a sialolitíase afeta adultos entre a terceira e quarta décadas de vida, com uma frequência de 12:1000. 33. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3. O número de casos em pacientes do sexo masculino é cerca de duas vezes maior do que em pacientes do sexo feminino. 33. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3. Estima-se que 80-90% dos casos ocorram na glândula submandibular, enquanto que 10-20% ocorrem na glândula parótida. 33. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3. O tamanho dos cálculos varia, desde menos de um milímetro até alguns centímetros. Embora a frequência da sialolitíase seja relativamente alta, é rara a ocorrência de sialolitos gigantes medindo mais de 1,5 cm em qualquer dos seus diâmetros. Por essa razão, são poucos os estudos publicados na literatura médica pertinente. 11. Gupta A, Rattan D, Gupta R. Giant sialoliths of submandibular gland duct: report of two cases with unusual shape. Contemp Clin Dent. 2013;4:78-80.,44. Dalal S, Jain S, Agarwal S, Vyas N. Surgical management of an unusually large sialolith of Wharton's duct: a case report. King Saud Univ J Dent Sci. 2013;4:33-5.

O presente artigo descreve um caso de um sialolito gigante em um homem de 42 anos de idade, abordando os aspectos clínicos, diagnósticos e a cirurgia do reparo do ducto realizada para a restauração do fluxo salivar.

Relato de caso

O paciente, um homem negro com 42 anos, compareceu a uma consulta odontológica em março de 2014. Após exame radiográfico de rotina, foi encaminhado para consulta com um cirurgião e traumatologista bucomaxilofacial, em abril do mesmo ano. Durante a anamnese, o paciente negou história de qualquer doença. Informou apenas uma cirurgia na perna direita, sem maiores intercorrências. O exame físico revelou anquiloglossia e, durante a palpação, um endurecimento na glândula salivar submandibular direita. Para um aprofundamento da investigação, foram solicitados exames de imagem ( fig. 1A ). A hipótese diagnóstica estabelecida foi a de sialolitíase no ducto da glândula submandibular direita.

Figura 1
A, Tomografia computadorizada (axial) revelando tecido mineralizado com densidade heterogênea e dimensões aproximadas de 3,0 × 1,0 cm. B, Imagem tridimensional do sialolito e da mandíbula.

Tendo em vista que o sialolito exibia dimensões exuberantes, foi proposta excisão cirúrgica, seguida de reconstrução do ducto da glândula submandibular. Foram solicitados exames de sangue e de risco cirúrgico para o paciente.

No dia 21 de maio de 2014, o procedimento foi realizado por uma abordagem intrabucal. O sialolito foi removido por curetagem, após incisão direta do ducto. A presença de mineralização parcial favoreceu a fragmentação da parte distal do cálculo. Um verdadeiro cisto de glândula salivar foi removido, juntamente com os cálculos ( fig. 2 ).

Figura 2
A, O cálculo fragmentado, visto à esquerda. À direita, tecido correspondente ao cisto salivar. B, Secção histológica do cisto revelando um epitélio oncocítico cístico compatível com epitélio ductal (HE. 400×).

Para o tratamento da anquiloglossia, foi realizada uma frenulectomia da língua e, para a restauração do fluxo salivar, uma sonda uretral número 8 foi inserida no coto ductal residual. A mucosa foi suturada em torno da sonda com fio de sutura Vicryl 3-0, para reparar o ducto da glândula submandibular.

Os outros tecidos foram suturados em planos anatômicos e não houve complicações durante o procedimento cirúrgico.

Dois dias após a cirurgia, uma ultrassonografia demonstrou que a sonda se encontrava no interior do ducto da glândula submandibular ( fig. 3 ). À ordenha da glândula, observou-se presença de um líquido cristalino fluindo do interior do tubo ( fig. 4 ). Oito dias após a cirurgia, o paciente informou aumento no volume salivar e ocorrência de contrações na região da glândula submandibular.

Figura 3
A ultrassonografia mostra a sonda no interior do ducto da glândula salivar.

Figura 4
A sonda e as suturas se encontram em posição cirúrgica correta.

As suturas e o dreno foram removidos 14 dias após a cirurgia. Uma manobra de ordenha da glândula demonstrou salivação copiosa, indicativa de que a técnica cirúrgica efetuada tinha sido bem-sucedida na reconstrução da estrutura ductal. As consultas de seguimento realizadas até dois meses após a cirurgia não revelaram complicações ou queixas.

Discussão

Sialolitíase é uma doença que pode afetar qualquer faixa etária, com maior prevalência em adultos do sexo masculino. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.,55. Filho MAO, Almeida LE, Pereira JA. Sialolito gigante associado à fístula cutânea. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2008;8:35-8. A sialolitíase afeta principalmente a glândula submandibular. 66. Branco BLC, Cardoso AB, Caubi AF, Pena GN. Sialolitíase: relato de um caso. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2003;3: 9-14. Apesar de ser uma doença comum na população, a presença de um cálculo gigante é extremamente rara; a maioria dos sialolitos não excede 1,5 cm. 33. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3.,55. Filho MAO, Almeida LE, Pereira JA. Sialolito gigante associado à fístula cutânea. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2008;8:35-8. O cálculo, no presente caso, tinha dimensões de, aproximadamente, 3,0 × 1,0 cm e, portanto, foi considerado como um sialolito gigante. 11. Gupta A, Rattan D, Gupta R. Giant sialoliths of submandibular gland duct: report of two cases with unusual shape. Contemp Clin Dent. 2013;4:78-80.

Habitualmente, os sintomas relatados são dor e edema na área da glândula, que pioram às refeições ( tabela 1 ). 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.

3. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3.
-44. Dalal S, Jain S, Agarwal S, Vyas N. Surgical management of an unusually large sialolith of Wharton's duct: a case report. King Saud Univ J Dent Sci. 2013;4:33-5.,66. Branco BLC, Cardoso AB, Caubi AF, Pena GN. Sialolitíase: relato de um caso. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2003;3: 9-14.,77. Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3. No presente relato, o paciente se encontrava assintomático, apesar das dimensões exuberantes do cálculo.

Tabela 1
Tabela comparativa dos casos consultado

De acordo com Jensen 88. Jensen JL. Idiopathic diseases. In: Ellis GL, Auclair PL, Gnepp DR, editors. Surgical pathology of the salivary glands. Philadelphia: W.B. Saunders; 1991. p. 60-82. e Cawson et al., 77. Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3. os cálculos salivares podem estar associados à presença de cistos verdadeiros de glândula salivar. Essas lesões ocorrem em função da obstrução do fluxo salivar, seguida por proliferação do epitélio ductal que circunda o cálculo. Nosso espécime apresentava uma diferenciação escamosa e oncocítica em acordo com a literatura pertinente. 88. Jensen JL. Idiopathic diseases. In: Ellis GL, Auclair PL, Gnepp DR, editors. Surgical pathology of the salivary glands. Philadelphia: W.B. Saunders; 1991. p. 60-82.

A fisiopatologia da formação do cálculo ainda não foi devidamente elucidada. 33. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3. No entanto, acredita-se que o sialolito se forma em decorrência da deposição de sais de cálcio em torno de um "nicho" de material orgânico. 77. Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3.

Em 80% dos casos, a glândula afetada é a submandibular, 77. Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3. devido a uma série de fatores sinergísticos, como: a) composição da saliva produzida pela glândula, que é mais alcalina e com importante concentração de cálcio 66. Branco BLC, Cardoso AB, Caubi AF, Pena GN. Sialolitíase: relato de um caso. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2003;3: 9-14. ; b) o fluxo salivar que ocorre contra a gravidade 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.,99. Krishnan B, Gehani RE, Shehumi MI. Submandibular giant sialoliths - 2 case reports and review of the literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2009;61:55-8. ; e c) anatomia longa e tortuosa do ducto da glândula submandibular. 66. Branco BLC, Cardoso AB, Caubi AF, Pena GN. Sialolitíase: relato de um caso. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2003;3: 9-14.,99. Krishnan B, Gehani RE, Shehumi MI. Submandibular giant sialoliths - 2 case reports and review of the literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2009;61:55-8. Todos esses fatores operam em conjunto na formação do cálculo na glândula submandibular. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.,66. Branco BLC, Cardoso AB, Caubi AF, Pena GN. Sialolitíase: relato de um caso. Rev Cir Traumatol Buco-Maxilo-Fac. 2003;3: 9-14.,99. Krishnan B, Gehani RE, Shehumi MI. Submandibular giant sialoliths - 2 case reports and review of the literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2009;61:55-8. Na opinião dos autores, a ocorrência dos sialolitos apresentados na literatura consultada é coerente com o nosso entendimento.

Com relação ao tratamento, a opção por um procedimento menos invasivo é de grande importância, para que seja preservado o funcionamento da glândula. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.,44. Dalal S, Jain S, Agarwal S, Vyas N. Surgical management of an unusually large sialolith of Wharton's duct: a case report. King Saud Univ J Dent Sci. 2013;4:33-5.,77. Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3.,99. Krishnan B, Gehani RE, Shehumi MI. Submandibular giant sialoliths - 2 case reports and review of the literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2009;61:55-8. A literatura pertinente indicou alguns procedimentos cirúrgicos, como sialitotomia transoral, sialendoscopia, litotripsia por onda de choque extracorpórea e ressecção da glândula. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4.,33. Iqbal A, Gupta AK, Natu SS, Gupta AK. Unusually large sialolith of Wharton's duct. Ann Maxillofac Surg. 2012;2:70-3. Nos casos de pequenos sialolitos, também são possíveis tratamentos conservadores por meio de sialogogos e massagem da glândula. 77. Cawson RA, Odell EW, Porter SR. Neoplastic and non-neoplastic diseases of salivary glands. In: Cawson's essentials of oral pathology and oral medicine. 7th ed. Edinburgh: Churchill Livingstone; 2002. p. 291-3. O presente caso descreveu o tratamento de um cálculo exuberante por meio de uma abordagem intrabucal, em associação com reparo ductal. Embora Fowell et al. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4. tenham concluído que a sialoplastia é um dos principais tratamentos para sialolitos gigantes, essa técnica não foi descrita ou utilizada pelos autores consultados. Esses estudiosos promoveram a remoção do sialolito com fechamento por segunda intenção.

Entre as possíveis complicações cirúrgicas, inclui-se a lesão do nervo mandibular. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4. A outra complicação é a estenose do ducto de Wharton. 22. Fowell C, Macbean A. Giant salivary calculi of the submandibular gland. J Surg Case Rep. 2012;9:1-4. Em nosso caso, não houve evidência de qualquer dessas complicações. O reparo ductal preservou o fluxo salivar entre a glândula e a cavidade bucal.

A remoção cirúrgica de sialolitos varia, dependendo do cirurgião. A abordagem preferida é principalmente realizada por meio de uma intervenção intrabucal ( tabela 1 ).

Conclusão

O presente relato de caso teve como objetivo descrever a remoção de um sialolito gigante. De acordo com o conhecimento dos autores, o caso descrito é singular, em função do reparo cirúrgico do ducto após excisão de um cálculo salivar.

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  • Como citar este artigo: Oliveira TP, Oliveira INF, Pinheiro ECP, Gomes RCF, Mainenti P. Giant sialolith of submandibular gland duct treated by excision and ductal repair: case report. Braz J Otorhinolaryngol. 2016;82:120-3.
  • ☆ ☆Instituição: Faculdade de Medicina de Juiz de Fora, Universidade Presidente Antônio Carlos, Juiz de Fora, MG, Brasil.

Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    Jan-Fev 2016

Histórico

  • Recebido
    11 Mar 2015
  • Aceito
    27 Mar 2015
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