Hemoptise na papilomatose respiratória recorrente: pense também em aspergilose

AO EDITOR:

Uma mulher imunocompetente de 24 anos de idade foi admitida no pronto-socorro com dor torácica pleurítica e hemoptise repentina. Ao nascer, a paciente recebeu diagnóstico de papilomatose laríngea e traqueal. Ela foi posteriormente submetida a tratamento com agentes antivirais e terapia a laser até ser submetida a autotransplante traqueal. A TC revelou múltiplas lesões nodulares de tamanho variado em ambos os pulmões. A maioria das lesões era escavada. No lobo inferior direito, duas cavidades adjacentes com massas centrais de partes moles estavam circundadas por um sinal do crescente aéreo, um achado consistente com micetoma (Figura 1A). A paciente foi encaminhada para nosso departamento para a realização de broncoscopia, LBA e biópsia pulmonar. A broncoscopia não revelou nenhuma evidência de papilomatose, e o lavado broncoalveolar apresentou resultado negativo para células neoplásicas. A biópsia pulmonar revelou a presença de pneumonia intersticial descamativa com hifas septadas. Após o diagnóstico de infecção fúngica, a paciente recebeu terapia antifúngica, mas nem seu estado clínico nem suas características radiológicas melhoraram. Portanto, ela foi submetida a lobectomia inferior direita. O exame macroscópico dos espécimes cirúrgicos revelou múltiplas lesões císticas que continham material mole marrom esverdeado (Figura 1B). O exame histológico mostrou que as cavidades continham um conglomerado de hifas septadas, fibrina e células inflamatórias (Figura 1C). A coloração para investigar a presença de fungos (coloração com prata metenamina de Grocott) confirmou o diagnóstico morfológico de aspergilose respiratória (detalhe na Figura 1C). Numerosas estruturas papilares preenchiam os espaços alveolares (Figura 1D). Essas características eram consistentes com o diagnóstico de papilomatose respiratória com aspergilose. A hibridização in situ mostrou que as células escamosas continham genoma de HPV-11 (detalhe na Figura 1D). A paciente morreu 15 meses depois, de insuficiência respiratória causada pela doença.

Figura 1
Em A, TC axial de tórax mostrando duas cavidades adjacentes com massas centrais de partes moles circundadas por um sinal do crescente aéreo no lobo inferior direito, um achado consistente com micetoma; uma lesão cística com paredes espessas e irregulares também está presente no pulmão esquerdo. Em B, espécime do lobo inferior direito mostrando que a principal lesão cística continha material mole marrom esverdeado. Em C, histopatologia (coloração com H&E; aumento: 40×) mostrando que a cavidade continha numerosas hifas septadas que exibiam características morfológicas consistentes com uma forma colonizadora de aspergilose respiratória (bola fúngica). A coloração para investigar a presença de fungos (coloração com prata metenamina de Grocott; aumento: 100×; detalhe em C) confirmou o diagnóstico de aspergilose respiratória. Em D, notam-se estruturas papilares preenchendo os espaços alveolares. A hibridização in situ mostrou que as células escamosas continham genoma de HPV-11 (detalhe em D).

A papilomatose respiratória recorrente (PRR) é uma doença benigna rara caracterizada pelo crescimento de múltiplos papilomas no trato respiratório superior. A disseminação pelas vias aéreas inferiores é incomum. Há comprometimento da traqueia e brônquios proximais em 5% dos casos e comprometimento pulmonar em menos de 1%. A PRR é mais comum em crianças (PRR juvenil) e em adultos na quarta década de vida (PRR adulta). É causada pelo HPV, particularmente o HPV-6 e o HPV-11. O HPV-11 está mais frequentemente relacionado com um curso agressivo e resulta em disseminação pulmonar e/ou transformação maligna. Diversas hipóteses têm sido aventadas para explicar a disseminação distal da papilomatose laríngea: disseminação contígua do tumor, infecção viral difusa e fatores iatrogênicos (relacionados com a laringoscopia, broncoscopia, traqueostomia e manipulação cirúrgica, por exemplo). Clinicamente, a PRR geralmente se manifesta em forma de sintomas inespecíficos de comprometimento das vias aéreas, incluindo tosse crônica, rouquidão, sibilância, alteração da voz, estridor e dispneia crônica.^1,2

A hemoptise é comum em casos de PRR complicada por pneumonia recorrente, atelectasia obstrutiva, tuberculose ou degeneração maligna.³ Até onde sabemos, há apenas um caso relatado de PRR com hemoptise em virtude de aspergilose.⁴ Em pacientes com PRR e hemoptise, o sinal do crescente aéreo na TC sugere a presença de aspergilose.

REFERENCES

• ¹
  Fortes HR, von Ranke FM, Escuissato DL, Araujo Neto CA, Zanetti G, Hochhegger B, et al. Recurrent respiratory papillomatosis: A state-of-the-art review. Respir Med. 2017;126:116-121. https://doi.org/10.1016/j.rmed.2017.03.030
  » https://doi.org/10.1016/j.rmed.2017.03.030
• ²
  Marchiori E, Araujo Neto Cd, Meirelles GS, Irion KL, Zanetti G, Missrie I,et al. Laryngotracheobronchial papillomatosis: findings on computed tomography scans of the chest. J. Bras Pneumol 2008;34(12):1084-9. https://doi.org/10.1590/S1806-37132008001200016
  » https://doi.org/10.1590/S1806-37132008001200016
• ³
  Dalpiaz G, Cancellieri A, editors. Atlas of Diffuse Lung Diseases. A Multidisciplinary Approach. New York: Springer; 2017. https://doi.org/10.1007/978-3-319-42752-2
  » https://doi.org/10.1007/978-3-319-42752-2
• ⁴
  Kuruvilla S, Saldanha R, Joseph LD. Recurrent respiratory papillomatosis complicated by aspergillosis: a case report with review of literature. J Postgrad Med. 2008;54(1):32-4. https://doi.org/10.4103/0022-3859.39188
  » https://doi.org/10.4103/0022-3859.39188

Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  May-Jun 2018