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Fístula aorto-esofágica primária: relato de caso

Resumo

Fístula aorto-esofágica é uma comunicação anormal entre a aorta e o esôfago, causadora de hemorragia digestiva alta potencialmente fatal. O objetivo deste trabalho é relatar um caso de sucesso na abordagem endovascular aórtica única e tratamento conservador do esôfago em fistula aorto-esofágica. A paciente de 81 anos foi admitida com sinais de hemorragia digestiva alta volumosa e, após realização de exames, diagnosticou-se uma fístula aorto-esofágica. Optado pela realização de tratamento endovascular, sendo bem sucedido, a paciente recebeu alta após nove dias de internação e manteve-se em seguimento ambulatorial até a resolução total do quadro. O diagnóstico precoce é extremamente importante, uma vez que se trata de uma patologia fatal na ausência de tratamento. Espera-se agregar conteúdo pertinente para comunidade científica.

Palavras-chave:
fístula esofágica; hemorragia gastrointestinal; procedimentos endovasculares

Abstract

An aortoesophageal fistula is an abnormal communication between the aorta and the esophagus, causing potentially fatal upper gastrointestinal bleeding. The objective of this article is to report a successful case of treatment with a single aortic endovascular approach and conservative treatment of the esophagus in a case of aortoesophageal fistula. An 81-year-old patient was admitted with signs of massive upper gastrointestinal bleeding and, after tests, an aortoesophageal fistula was diagnosed. Endovascular treatment was chosen and performed successfully. The patient was discharged after 9 days in hospital and remained in outpatient follow-up until the condition completely resolved. Early diagnosis is extremely important, since this is a fatal condition if left untreated. It is hoped that this report contributes content of relevance to the scientific community.

Keywords:
esophageal fistula; gastrointestinal bleeding; endovascular procedures

INTRODUÇÃO

Fístulas aorto-entéricas são comunicações anormais entre a aorta e o trato gastrointestinal. Na maioria dos casos, essa comunicação ocorre com o duodeno, e em apenas um quinto dos casos as fístulas acometem o esôfago11 Podbielski FJ, Rodriguez HE, Zhu RY, Worley TA, Fontaine JP, Connolly MM. Aortoesophageal fistula secondary to reflux esophagitis. Dig Surg. 2007;24(1):66-7. http://dx.doi.org/10.1159/000100921. PMid:17369684.
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. É uma doença de causa rara, com incidência anual de 0,007 por milhão22 Beuran M, Negoi I, Negoi RI, Hostiuc S, Paun S. Primary aortoduodenal fistula: first you should suspect it. Braz J Cardiovasc Surg. 2016;31(3):261-3. http://dx.doi.org/10.5935/1678-9741.20160049. PMid:27737411.
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, e potencialmente fatal, apresentando uma mortalidade em torno de 77% em pacientes submetidos a tratamento33 Yang Y, Hu D, Peng D. Primary aortoesophageal fistula: a fatal outcome. Am J Emerg Med. 2018;36(2):343.e1-3. http://dx.doi.org/10.1016/j.ajem.2017.11.008. PMid:29137907.
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. O primeiro caso diagnosticado e descrito ocorreu em 1818, e o primeiro relato de tratamento bem-sucedido foi realizado em 198044 Ctercteko G, Mok CK. Aorta-esophageal fistula induced by a foreign body: the first recorded survival. J Thorac Cardiovasc Surg. 1980;80(2):233-5. http://dx.doi.org/10.1016/S0022-5223(19)37796-7. PMid:7401676.
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As fístulas aórticas podem ser primárias ou secundárias. O primeiro tipo é definido como uma comunicação espontânea entre a aorta primitiva e vasos ou órgãos adjacentes, enquanto o segundo tipo envolve cirurgia aórtica ou esofágica prévia55 Melo MB, Constâncio V, Silva J, et al. Revisão dos outcomes cirúrgicos da correção de fístulas aórticas: a experiência de um serviço. Angiol Cir Vasc. 2020;16(1):17-23. . O quadro clínico varia de acordo com a etiologia do caso, porém, a tríade clínica das fístulas aorto-esofágicas, descrita por Chiari, apresenta, como sinais mais prevalentes, dor torácica, hemorragia sentinela e sangramento em grande quantidade após um período sem sintomas66 Chiari H. Injury of the esophagus with perforation of the aorta produced by a foreign body. Berl Klin Wochenschr. 1914;51:7-9. .

Por ser tão raro, o diagnóstico requer um alto grau de suspeição, principalmente se a fístula for do tipo primário. O exame inicial para o diagnóstico de hemorragias digestivas altas é a endoscopia digestiva alta (EDA), no entanto, sua taxa de detecção de fístula aorto-esofágica é baixa, devido à necessidade de sangramento recente para ser efetivo77 Saers SJF, Scheltinga MRM. Primary aortoenteric fistula. Br J Surg. 2005;92(2):143-52. http://dx.doi.org/10.1002/bjs.4928. PMid:15685700.
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. O segundo exame para investigação é a tomografia computadorizada (TC), por sua vez, capaz de identificar massas que poderão ser caracterizadas como aneurismas ou possíveis tumores88 Delgado J, Jotkowitz AB, Delgado B, Makarov V, Mizrahi S, Szendro G. Primary aortoduodenal fistula: pitfalls and success in the endoscopic diagnosis. Eur J Intern Med. 2005;16(5):363-5. http://dx.doi.org/10.1016/j.ejim.2005.01.018. PMid:16137554.
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Por ser uma condição clínica rara, ainda não existem protocolos ou sistematização de atendimento, o que pode gerar prejuízos para os pacientes. Dessa forma, esperamos que quanto mais houver casos descritos na literatura e discussões sobre o assunto, maiores as chances de prognósticos favoráveis para futuros pacientes acometidos. Assim, este trabalho possui o intuito de relatar um caso de fistula aorto-esofágica com êxito no tratamento. O termo de consentimento livre e esclarecido foi assinado pela paciente, e o protocolo foi aprovado pelo Comitê de Ética da instituição (parecer número 5.927.474).

RELATO DO CASO

A paciente do sexo feminino, 81 anos, hipertensa e diabética, foi admitida no serviço de pronto atendimento com queixa de tosse persistente há um mês, associada a hematêmese e fraqueza. Referiu piora do quadro no dia anterior, apresentando hematêmese volumosa, com característica de sangue vivo. Ao exame físico, apresentava-se corada, eupneica, com ausculta diminuída em base pulmonar direita, ausculta cardíaca normal e abdome doloroso à palpação profunda em região epigástrica.

Inicialmente, os exames laboratoriais não apresentavam alterações significativas, entretanto, a radiografia torácica demonstrou consolidação em base pulmonar direita. Perante o quadro, a conduta inicial foi antibioticoterapia empírica, com Levofloxacino por via endovenosa, e internação da paciente para investigação etiológica da hematêmese.

Realizada a EDA, evidenciou-se uma lesão com erosão central em esôfago, recoberta por fibrina, a 35 cm da arcada dentária superior, sem sinais de sangramento ativo (Figura 1). Para uma melhor investigação, foi solicitado uma TC de tórax com contraste, que demonstrou sinais de rotura da aorta descendente, com presença de hematoma contido no espaço retrocardíaco e retrocural, medindo 97 mm x 64 mm x 43 mm (Figura 2); não havia alterações significativas no coração e pericárdio, nem sinais de linfonodomegalias mediastino-pulmonares.

Figura 1
Erosão central em esôfago (seta).
Figura 2
Tomografia computadorizada de tórax (inicial) mostrando hematoma retrocardíaco.

A paciente foi submetida à aortografia torácica, que constatou a presença de aneurisma de aorta torácica descendente a nível de diafragma (Figura 3). Optou-se pela realização da correção endovascular, com implante de endoprótese reta, medindo 33 mm x 33 mm x 170 mm, em aorta torácica descendente até altura de tronco celíaco (Figura 4), não apresentando intercorrências durante o procedimento.

Figura 3
Arteriografia mostrando aneurisma de aorta torácico.
Figura 4
Correção endovascular de aneurisma da aorta torácica com endoprótese reta mostrando ausência de endoleak.

Após o tratamento endovascular, foi realizada nova EDA, que demonstrou um orifício de, aproximadamente, 10 mm em local de erosão inicial (Figura 5). Diante do quadro, a passagem de sonda nasoenteral foi a conduta adotada para nutrição da paciente.

Figura 5
Orifício em parede posterior de esôfago.

Decorridos nove dias de internação, sem novos episódios de hematêmese e com melhora do status clínico, a paciente recebeu alta hospitalar, em uso da sonda nasoenteral e com prescrição de Levofloxacino para completar ciclo de 14 dias de antibiótico.

Após 60 dias da alta hospitalar, foi realizado uma TC de tórax de controle, que evidenciou endoprótese na aorta descendente em local adequado para o tratamento da rotura aórtica, com hematoma contido no espaço retrocardiaco e retrocural, medindo 31 mm x 9 mm (Figura 6). Cerca de 70 dias após a alta, foi solicitada nova EDA a partir da qual se evidenciou cicatriz em localização de erosão anterior (Figura 7). A realização da biópsia constatou apenas esofagite crônica leve e, devido ao resultado, optou-se pela retirada de sonda nasoenteral, com orientação para início de dieta via oral. Em retorno ambulatorial, três meses após a alta, a paciente referiu boa aceitação de dieta via oral, sem queixas de qualquer natureza.

Figura 6
Tomografia computadorizada de tórax (controle) mostrando hematoma retrocardíaco em diminuição e endoprótese em aorta.
Figura 7
Retração cicatricial (seta).

DISCUSSÃO

Entre as possíveis causas de fístula aorto-esofágica primária, podemos citar as seguintes como principais: aneurisma de aorta primário, ingestão de corpo estranho e câncer torácico99 Takeno S, Ishii H, Nanashima A, Nakamura K. Aortoesophageal fistula: review of trends in the last decade. Surg Today. 2020;50(12):1551-9. http://dx.doi.org/10.1007/s00595-019-01937-z. PMid:31844987.
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. A etiologia da fístula do caso descrito foi, provavelmente, multifatorial, visto que o aneurisma de aorta era relativamente pequeno e pouco provável de ser a causa única.

O diagnóstico de hemorragias digestivas altas é iniciado com a realização de EDA, sendo que os achados mais característicos nas fístulas aorto-esofágicas são: uma protrusão de submucosa semelhante a um tumor, lesão ulcerativa ou protrusão pulsante com fístula central88 Delgado J, Jotkowitz AB, Delgado B, Makarov V, Mizrahi S, Szendro G. Primary aortoduodenal fistula: pitfalls and success in the endoscopic diagnosis. Eur J Intern Med. 2005;16(5):363-5. http://dx.doi.org/10.1016/j.ejim.2005.01.018. PMid:16137554.
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. A paciente em questão apresentava erosão em região de esôfago, sem características neoplásicas e com processo de cicatrização completa, podendo indicar lesão por corpo estranho, corroborando, assim, o raciocínio de etiologia multifatorial.

Caso a EDA seja inconclusiva, a TC contrastada deve ser realizada, uma vez que possui taxa de diagnóstico de 30 a 61% nesses quadros55 Melo MB, Constâncio V, Silva J, et al. Revisão dos outcomes cirúrgicos da correção de fístulas aórticas: a experiência de um serviço. Angiol Cir Vasc. 2020;16(1):17-23. . No caso em estudo, a TC foi extremamente importante, pois demonstrou a fonte de sangramento da paciente.

O tratamento endovascular é a primeira escolha para doenças da aorta torácica, caso esteja disponível, por apresentar menores índices de morbimortalidade quando comparado com o tratamento cirúrgico aberto, possuindo uma taxa de sucesso de 87,3% nos casos de fistula aorto-esofágica1010 Canaud L, Ozdemir BA, Bee WW, Bahia S, Holt P, Thompson M. Thoracic endovascular aortic repair in management of aortoesophageal fistulas. J Vasc Surg. 2014;59(1):248-54. http://dx.doi.org/10.1016/j.jvs.2013.07.117. PMid:24199764.
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. Em situações em que o tratamento endovascular não é possível, opta-se pelo reparo aberto, com inserção de prótese, realizado através de toracotomia esquerda, podendo ser necessário o uso de circulação extracorpórea na tentativa de minimizar complicações, como isquemia visceral e da medula espinhal1111 Chiesa R, Melissano G, Rinaldi E. Reparo aberto de aneurisma de aorta toracoabdominal: atualização da abordagem multimodal. J Vasc Bras. 2017;16(3):183-6. http://dx.doi.org/10.1590/1677-5449.071317. PMid:29930644.
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.

O manejo da lesão esofágica dependerá das características da lesão e da disponibilidade dos recursos disponíveis na instituição. O fechamento primário da lesão é uma abordagem possível, porém, a taxa de sucesso é maior quando realizado uma esofagectomia parcial ou total, com anastomose primária associada à jejunostomia ou à gastrostomia, para evitar deiscência de anastomose e permitir uma melhor nutrição do paciente1212 Okita Y, Yamanaka K, Okada K, et al. Strategies for the treatment of aorto-oesophageal fistula. Eur J Cardiothorac Surg. 2014;46(5):894-900. http://dx.doi.org/10.1093/ejcts/ezu094. PMid:24618390.
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. Na vigência de processo infeccioso com secreção purulenta pelo orifício fistuloso, uma opção de tratamento é a inserção de stent pigtail esofágico através da fístula, associado à jejunostomia1313 Donato F, Boskoski I, Vincenzoni C, et al. A new mini-invasive approach for a catastrophic disease: staged endovascular and endoscopic treatment of aorto-esophageal fistulas. J Pers Med. 2022;12(10):1735. http://dx.doi.org/10.3390/jpm12101735. PMid:36294876.
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O tratamento convencional das fístulas aorto-esofágicas envolve tanto a correção da lesão aórtica quanto da lesão esofágica, que podem ser realizadas concomitantemente ou separadamente do processo cirúrgico. Relatos recentes demostram, como alternativa terapêutica, o tratamento único da lesão aórtica, com terapia endovascular nas fístulas aorto-esofágicas1414 Chiesa R, Melissano G, Marone EM, Kahlberg A, Marrocco-Trischitta MM, Tshomba Y. Endovascular treatment of aortoesophageal and aortobronchial fistulae. J Vasc Surg. 2010;51(5):1195-202. http://dx.doi.org/10.1016/j.jvs.2009.10.130. PMid:20304579.
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. No caso apresentado, optou-se por tratamento endovascular da aorta e abordagem conservadora da erosão esofágica, pois tratava-se de lesão relativamente pequena, com bordas viáveis e ausência de infecção. Associada ao tratamento, foi utilizada passagem de sonda nasoenteral, para melhor nutrição da paciente.

CONCLUSÃO

A fístula aorto-esofágica é uma patologia infrequente e com alta mortalidade. Seu diagnóstico é difícil e, para ser realizado em tempo hábil de tratar o paciente, a equipe de atendimento deve ter conhecimento e suspeição dessa doença. Assim, todo e qualquer relato de caso deve ser apresentado na tentativa de gerar debates sobre o assunto, agregar conhecimento e beneficiar pacientes acometidos. O presente relato, demostra que, em lesões de pequeno diâmetro, tem-se a possibilidade de abordagem endovascular única da lesão aórtica, com segmento conservador do esôfago.

  • Como citar: Moreschi LK, Gomes HH, Vasconcelos CN. Fístula aorto-esofágica primária: relato de caso. J Vasc Bras. 2023;22:e20230126. https://doi.org/10.1590/1677-5449.202301261
  • Fonte de financiamento: Nenhuma.
  • O estudo foi realizado no Hospital Norte Paranaense (HONPAR), Arapongas, PR, Brasil.

REFERÊNCIAS

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Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    22 Dez 2023
  • Data do Fascículo
    2023

Histórico

  • Recebido
    17 Ago 2023
  • Aceito
    19 Out 2023
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