Apresentamos um caso de infecção do sistema nervoso central (SNC) por Penicillium spp em paciente do sexo masculino, HIV-negativo no Brasil. O paciente apresentou-se ao Serviço de Urgência do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo queixando-se de alteração visual e dificuldade na fala. Exames de neuroimagem mostraram lesões múltiplas, compatíveis com abscessos. A biópsia esterotáxica revelou infecção fúngica, iniciando-se o tratamento com anfotericina B com sucesso inicial. O paciente morreu poucos dias depois, vítima de uma hemorragia digestiva maciça devido a varizes de esôfago. A necropsia e a análise microbiológica final da biópsia cerebral revelaram infecção por Penicillium spp. Exixtem centenas de espécies de fungos do gênero Penicillium. A peniciliose sistêmica é causada pelo P. marneffei e costumava ser uma doença rara, mas atualmente é uma das infecções oportunistas mais comuns em associação com AIDS no Sudeste Asiático. Infecção pelo Penicillium spp de espécie diferente do P. marneffei normalmente causa apenas doenças superficiais ou alérgicas mas doenças invasivas também ocorrem raramente. Nós relatamos o quarto caso de infecção do SNC por Penicillium spp.
