O presente trabalho registra caso de histoplasmose em paciente de 5 anos, HIV negativo, natural e procedente da cidade de São Paulo, com lesões cutâneas não diagnosticadas clinicamente. Exame histopatológico negativo para infecção fúngica. Cultivos em duas ocasiões, positivos para Histoplasma capsulatum var. capsulatum (amostras 361 e 387). Sorologia negativa para anticorpos anti-Histoplasma capsulatum e Paracoccidioides brasiliensis pelas provas de Imunodifusão dupla e Contraimunoeletroforese. Ensaio imunoenzimático pesquisando o antígeno polissacarídico específico, negativo. A obtenção do exoantígeno de uma das amostras permitiu, através de provas de Imunodifusão, com soro de coelho anti-Histoplasma capsulatum var. capsulatum, detectar duas bandas de precipitação. Registre-se a negatividade da reação de Imunodifusão dupla do soro do paciente face ao exoantígeno produzido com a amostra dele isolada. Através da reação de Immunoblotting foi identificada uma fração com peso molecular de aproximadamente 94 kDa, além de outras. Os dois cultivos foram enviados ao Prof. Leo Kaufman, CDC, Atlanta, USA, o qual identificou as duas amostras como Histoplasma capsulatum var. capsulatum, através de provas de Imunodifusão dupla com os respectivos exoantígenos e sonda específica do fungo (DNA-probe). As colorações específicas para fungos, nos tecidos, foram negativas, incluindo prova de Imunoperoxidase para Histoplasma capsulatum var.capsulatum, a negatividade das provas sorológicas para histoplasmose clássica e o próprio aspecto clínico das lesões cutâneas eritêmato-violáceas infiltradas, mostram que o caso em apreço é realmente inusitado, correspondendo o cultivo a uma "variante aberrante" do Histoplasma capsulatum var. capsulatum. Face ao diagnóstico micológico de histoplasmose clássica, o paciente foi tratado com itraconazol 100 mg/dia, durante três meses, com regressão total das lesões.
