A paracoccidioidomicose (PCM) é infecção pulmonar primária que algumas vezes pode se disseminar a outros órgãos e sistemas. O envolvimento do sistema nervoso central (SNC) é raro e devido ao fato que a alerta clínica e o estabelecimento do diagnóstico são tardios, a doença progride e o paciente piora. Aquí apresentamos caso de neuroparacoccidioidomicose (NPCM) observada em homem de 55 anos de idade que referia sintomas neurológicos (hemiparalisia esquerda, parestesias, ptose pálpebral direita, dor de cabeça, vômito e convulsões) de um mes de duração. Ao exame físico, foi achada lesão ulcerada e granulomatosa no abdômen. Como o diagnóstico era duvidoso, foi indicada biopsia estereotáxica; além disso provas micológicas a partir da lesão ulcerada e um lavado broncoalveolar foram realizados. Nas últimas amostras P. brasiliensis foi observado e depois a biopsia do cérebro revelou a presença do fungo. O tratamento com itraconazol foi iniciado mas a melhoria clínica não foi detectável; devido ao fato que o paciente estava tomando valproato de sódio para o controle das convulsôes, foi suspeita interação entre os dois medicamentos, que foi confirmada pela ausência do nível plasmático do antimicótico. Este último medicamento foi trocado por clonazepam e depois de algumas semanas a melhoria clínica foi percebida e acompanhada pela diminuição dos títulos de antígenos e anticorpos do P. brasiliensis. Em áreas endêmicas, o envolvimento do SNC deve ser considerado em doentes com PCM e a eficácia do itraconazole deve ser considerada.
