Family occurrence of schistosomal hepatosplenomegaly and maternal effect

rsbmt Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical Rev. Soc. Bras. Med. Trop. 0037-8682 1678-9849 Sociedade Brasileira de Medicina Tropical - SBMT Uberaba, MG, Brazil As formas clínicas da esquistossomose mansônica, anteriores ao tratamento com oxamniquine, foram estudadas nos membros de 265famílias, com seis anos ou mais de idade. A probabilidade da ocorrência de dois ou mais casos, na mesma família, da hepatosplenomegalia esquistossomótica (HE) é baixa, no entanto foi observada em 38 famílias; menor probabilidade (P = 0,002) devia ocorrer três ou mais casos, porém dezessete famílias estavam nesta situação. A concentração da forma HE foi alta entre irmãos, comparativamente à observada entre mães e filhos epais e filhos. Não sendo significante a concentração encontrada no casal entre marido e mulher. Estas observações reforçam a evidência do efeito do componente genético da' susceptibilidade para a forma HE. Também, quando a mãe era hepatosplênica (HE) a prevalência desta forma nos filhos foi maior; o risco relativo foi cinco vezes superior (efeito materno), comparado ao encontrado quando era o pai hepatosplênico. Quando ambos os genitores eram hepatointestinal os riscos relativos da forma HE, nos filhos, foi semelhante ao da população geral. Assim, provavelmente fatores pré e pós- natais também estarão envolvidos na predisposição da forma hepatosplênica. ARTICLES Family occurrence of schistosomal hepatosplenomegaly and maternal effect José Tavares-Neto; Aluizio Prata Departamento de Moléstias Infecciosas e Parasitárias da Faculdade de Medicina e Departamento de Anatomia Patológica da Faculdade de Medicina de Botucatu - UNESP Adress to correspondence ABSTRACT In this paper we present a study of members of 265 nuclear families, aged six or more. This study is based of family heredograms, and takes into account the clinical form ofschistosomiasis observed before treatment with oxamniquine. The probability of occurrence of two or more cases ofhepatosplenomegaly is low, notwithstanding the fact that it was observed in 38 families. Even less frequent is the occurrence of three or more cases observed in 17 families (P=0.002). The concentration of the hepatosplenic form was higher among siblings than it was among mothers and children, or fathers and children. It was found to be not significant between husband (father) and wife (mother). These observations reinforce the evidence for the presence of a genetic component in susceptibility to the hepatosplenic form of the disease. In cases in which the mother was hepatosplenic there was a higher incidence of hepatosplenic children; the relative risk was a least five times higher than in those in which the father was the affected member (the maternal effect). In cases where both members were affected by the hepatointestinal form, the risk to the filial generation was similar to that of the population in general. Thus, in the process towards severe forms of Schistosomiasis mansoni, pre and post natal factors might be involved. Keywords: Schistosomiasis. Family occurrence. Maternal effect. RESUMO As formas clínicas da esquistossomose mansônica, anteriores ao tratamento com oxamniquine, foram estudadas nos membros de 265famílias, com seis anos ou mais de idade. A probabilidade da ocorrência de dois ou mais casos, na mesma família, da hepatosplenomegalia esquistossomótica (HE) é baixa, no entanto foi observada em 38 famílias; menor probabilidade (P = 0,002) devia ocorrer três ou mais casos, porém dezessete famílias estavam nesta situação. A concentração da forma HE foi alta entre irmãos, comparativamente à observada entre mães e filhos epais e filhos. Não sendo significante a concentração encontrada no casal entre marido e mulher. Estas observações reforçam a evidência do efeito do componente genético da' susceptibilidade para a forma HE. Também, quando a mãe era hepatosplênica (HE) a prevalência desta forma nos filhos foi maior; o risco relativo foi cinco vezes superior (efeito materno), comparado ao encontrado quando era o pai hepatosplênico. Quando ambos os genitores eram hepatointestinal os riscos relativos da forma HE, nos filhos, foi semelhante ao da população geral. Assim, provavelmente fatores pré e pós- natais também estarão envolvidos na predisposição da forma hepatosplênica. Palavras-chave: Esquistossomose. Recorrência familial. Efeito materno. Full text available only in PDF format. Texto completo disponível apenas em PDF. Adress to correspondence: Faculdade de Medicina do Triângulo Mineiro Praça Thomaz Ulhoa, 706 38025 Uberaba-MG, Brasil. Recebido para publicação em 3/12/88. Faculdade de Medicina do Triângulo Mineiro - Uberaba- MG and Núcleo de Medicina Tropical e Nutrição - Universidade de Brasília. Financial support from CNPq and the Ministry of Health. 1. Beiguelmann 8. Leprosy and genetics: a review. Revista Brasileira Genética 6: 109-172, 1983. Leprosy and genetics: a review Revista Brasileira Genética 1983 109 172 6 Beiguelmann 8 2. Bina JC, Prata A. Regressão da hepatosplenomegalia pelo tratamento especifico da esquistossomose. Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 16:213- 218,1983. Regressão da hepatosplenomegalia pelo tratamento especifico da esquistossomose Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 1983 213 218 16 Bina JC Prata A 3. Camus D, Carlier Y, Bina JC, Borojevic R, Prata A, Capron A. Sensibilization to Schistosoma mansoni antigen in a infected children bom to infected mothers. Journal of Infectious Diseases 134: 405-408, 1976. Sensibilization to Schistosoma mansoni antigen in a infected children bom to infected mothers Journal of Infectious Diseases 1976 405 408 134 Camus D Carlier Y Bina JC Borojevic R Prata A Capron A 4. Camus D, Carlier Y, Capron M, Bina JC, Figueiredo JFN, Prata AR, Capron A. Immunological studies in human schistosomosis III. Immunoglobulin levels, antibodies and delayed hipersensitivity. American Journal of Tropical Medicine and Hygiene 26: 482-490, 1977. Immunological studies in human schistosomosis III. Immunoglobulin levels, antibodies and delayed hipersensitivity American Journal of Tropical Medicine and Hygiene 1977 482 490 26 Camus D Carlier Y Capron M Bina JC Figueiredo JFN Prata AR Capron A 5. Cardoso W. A esquistossomose mansônica no negro. Medicina, Cirurgia e Farmácia 202/203:89-95,1953. A esquistossomose mansônica no negro Medicina, Cirurgia e Farmácia 1953 89 95 202/203 Cardoso W 6. Cheever AW. A review. Schistosoma japonicum: The pathology of experimental infection. Experimental Parasitology 59: 1-11, 1985. A review. Schistosoma japonicum: The pathology of experimental infection Experimental Parasitology 1985 1 11 59 Cheever AW 7. Cheever AW, Dunn MA, Dean DA, Duvall R. Differences in hepatic fibrosis in ICR, C3H, and C57 8L/6 mice infected 3 with Schistosoma manson. American Journal of Tropical Medicine and Hygiene 32: 1364- 1369, 1983. Differences in hepatic fibrosis in ICR, C3H, and C57 8L/6 mice infected 3 with Schistosoma manson American Journal of Tropical Medicine and Hygiene 1983 1364 1369 32 Cheever AW Dunn MA Dean DA Duvall R 8. Conceição MJ, Coura JR. Ocorrência familiar de esplenomegalia esquistossomática em uma área rural de Minas Gerais. Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 13: 17-20, 1980. Ocorrência familiar de esplenomegalia esquistossomática em uma área rural de Minas Gerais Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 1980 17 20 13 Conceição MJ Coura JR 9. Dietze R, Prata A. Rate of reversion of hepatosplenic schistosomiasis after specific therapy. Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 19:69-73,1986. Rate of reversion of hepatosplenic schistosomiasis after specific therapy Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 1986 69 73 19 Dietze R Prata A 10. Falconer DS. Introdución a la genética quantitativa. Ed. Co. Continental, 1971. Introdución a la genética quantitativa 1971 Falconer DS 11. Fanning MM, Kazura JW. Genetic-linked variation in susceptibility of mice to Schistosomiasis mansoni. Parasite Immunology 6: 95-103, 1984. Genetic-linked variation in susceptibility of mice to Schistosomiasis mansoni Parasite Immunology 1984 95 103 6 Fanning MM Kazura JW 12. Fanning MM, Peters PA, Davis RS, Kazura JW Mahmoud AAF. Immunopathology of murine infection with Schistosoma mansoni: Relationship of genetic background to hepatosplenic disease and modulation. Journal of Infectious Diseases 144: 148-153,1981. Immunopathology of murine infection with Schistosoma mansoni: Relationship of genetic background to hepatosplenic disease and modulation Journal of Infectious Diseases 1981 148 153 144 Fanning MM Peters PA Davis RS Kazura JW Mahmoud AAF 13. Klõetzel K. A síndrome hepatosplênica na esquistossomose mansônica. Considerações sobre a incidência familial. Revista Brasileira de Medicina 15: 263-265, 1958. A síndrome hepatosplênica na esquistossomose mansônica. Considerações sobre a incidência familial Revista Brasileira de Medicina 1958 263 265 15 Klõetzel K 14. Klõetzel K. Splenomegaly in Schistosomiasis mansoni. American Journal of Tropical Medicine and Hygiene 11: 472-476, 1962. Splenomegaly in Schistosomiasis mansoni American Journal of Tropical Medicine and Hygiene 1962 472 476 11 Klõetzel K 15. Mahomoud AAF. Genetic of schistosomiasis. In: Michal F (Ed.) Modem genetic concepts and techniques in the study of parasites. Co. Ag. Basel, p. 302-303, 1981. Modem genetic concepts and techniques in the study of parasites 1981 302 303 Mahomoud AAF Michal F Co. Ag. Basel 16. Oliveira LEG, Porcaro RM, Araújo TCN. O lugar do negro na força de trabalho. Instituto Brasileiro de Geografia e Estatística (IBGE), Rio de Janeiro, 88p., 1981. O lugar do negro na força de trabalho 1981 Oliveira LEG Porcaro RM Araújo TCN 17. Ohta N, Nishimura YK, Iuchi M, Sasazuki T. Immunogenetic analysis of patients with post-schistosomal liver cirrhosis in man. Clinical Experimental Immunology 49: 493-499, 1982. Immunogenetic analysis of patients with post-schistosomal liver cirrhosis in man Clinical Experimental Immunology 1982 493 499 49 Ohta N Nishimura YK Iuchi M Sasazuki T 18. Prata A. Como caracterizar a forma hepatosplênica da esquistossomose. In: Prata A, Aboim E. (ed.). II Simpósio sobre Esquistossomose, Salvador, Bahia, p. 179- 184, 1970. 1970 179 184 Prata A. Prata A Aboim E. 19. Prata A, Bina JC. Development of the hepatosplenic form os schistosomiasis. Gazeta Médica da Bahia. 68: 49-60, 1968. Development of the hepatosplenic form os schistosomiasis Gazeta Médica da Bahia. 1968 49 60 68 Prata A Bina JC 20. Prata A. Schroeder S.A comparison of whites and negroes infected with Schistosoma manson in hyperendemic areas. Gazeta Médica da Bahia 67: 93-98, 1967. A comparison of whites and negroes infected with Schistosoma manson in hyperendemic areas Gazeta Médica da Bahia 1967 93 98 67 Prata A Schroeder S. 21. Siegel S. Estatística não-paramétrica, McGraw-Hill, p. 350, 1975. Estatística não-paramétrica 1975 350 Siegel S. 22. Silva NV. Cor e o processo de realização sócio-econômica. Revista de Ciências Sociais 24: 391-409, 1981. Cor e o processo de realização sócio-econômica Revista de Ciências Sociais 1981 391 409 24 Silva NV 23. Sobral ACL, Lenzi JA, Lenzi HL. Influência de fatores congênitos e do aleitamento na evolução da infecção esquistossomótica. Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 10 (supl.): 64,1987. Influência de fatores congênitos e do aleitamento na evolução da infecção esquistossomótica Revista da Sociedade Brasileira de Medicina Tropical 1987 64 supl. 10 Sobral ACL Lenzi JA Lenzi HL 24. Tavares-Neto J. Recorrência familial e composição racial na esquistossomose mansônica. Tese de Mestrado, Universidade de Brasília, 256p., 1987. Recorrência familial e composição racial na esquistossomose mansônica 1987 Tavares-Neto J. 25. Tavares-Neto J. A raça branca e a forma hepatosplênica da esquistossomose. Revista de Saúde Pública 21: 342- 347,1987. A raça branca e a forma hepatosplênica da esquistossomose Revista de Saúde Pública 1987 342 347 21 Tavares-Neto J 26. Wahab AMF. Clinical features of hepatosplenic schistosomiasis in Egypt. World Health Organization, (Who Expert Committe), 1984. Clinical features of hepatosplenic schistosomiasis in Egypt 1984 Wahab AMF