Fendas orofaciais em recém-nascidos no Brasil: estudo de série temporal, 2010-2021

Resumo

Objetivo  Analisar a distribuição dos casos e a tendência temporal de fendas orofaciais (fenda palatina, fenda labial e fenda labial com fenda palatina) no Brasil, segundo regiões e unidades da Federação, nos últimos 12 anos, além de comparar proporções durante a pandemia de covid-19, de 2020 a 2021, com a série histórica anterior, de 2010 a 2019.

Métodos  Trata-se de estudo epidemiológico de série temporal, utilizando registros de todos os nascidos com fendas orofaciais, do Sistema de Informações sobre Nascidos Vivos, no período 2010-2021. Prevalências foram calculadas segundo ano, regiões e unidades da Federação. A análise da série temporal foi realizada pelo modelo linear generalizado de Prais-Winsten.

Resultados  Foram registrados 34.564.430 nascidos vivos no período. A prevalência nacional de fendas orofaciais foi 6,73/10 mil nascidos vivos (intervalo de confiança de 95% [IC95% 6,64; 6,81]). O Sul apresentou a maior taxa no período para todos os tipos de fendas orofaciais. A região Nordeste e as unidades da Federação Alagoas e Piauí apresentaram tendência crescente no período nos três tipos de fendas orofaciais. Outras regiões apresentaram tendência estacionária ou aumentos/diminuições em apenas um tipo de fenda. Comparando o período pré-pandemia com o período da pandemia, não houve mudanças significativas na prevalência das regiões brasileiras.

Conclusão  Entre as regiões do Brasil, nos três tipos de fenda, o Sul apresentou a maior prevalência, e o Nordeste, tendência ascendente. Entre as unidades da Federação, Alagoas e Piauí apresentaram aumento nos três tipos de fenda. A pandemia de covid-19 não influenciou nas prevalências no período analisado.

Palavras-chave
Covid-19; Fenda Labial; Fissura Palatina; Estudos de Séries Temporais; Brasil

Abstract

Objective  To analyze distribution of orofacial cleft cases (cleft palate, cleft lip and cleft palate with cleft lip) and their temporal trend in Brazil, according to the country’s regions and Federative Units from 2010 to 2021, in addition to comparing proportions during the COVID-19 pandemic, from 2020 to 2021, with the preceding time series, from 2010 to 2019.

Methods  This is an epidemiological time series study, using records of all babies born with orofacial clefts held on the Live Birth Information System for the period 2010-2021. Prevalence rates were calculated according to year, regions and Federative Units. Time series analysis was performed using the Prais-Winsten generalized linear model.

Results  A total of 34,564,430 live births were recorded in the period. National prevalence of orofacial clefts was 6.73/10,000 live births (95% confidence interval [95%CI 6.64; 6.81])). The Southern region had the highest rate in the period for all types of orofacial clefts. The Northeast region and the states of Alagoas and Piauí showed a rising trend in the period for the three types of orofacial clefts. Other regions showed a stationary trend or increases/decreases in just one type of cleft. Comparing the pre-pandemic period with the pandemic period, there were no significant changes in the prevalence in the Brazilian regions.

Conclusion  Among the country’s regions, for all three types of clefts, the South had the highest prevalence, and the Northeast had a rising trend. Among the Federative Units, there was an increase in the three types of clefts in Alagoas and Piauí. The COVID-19 pandemic did not influence prevalence in the period analyzed.

Keywords
COVID-19; Cleft Lip; Cleft Palate; Time Series Studies; Brazil

Resumen

Objetivo  Analizar la distribución de casos y la tendencia temporal de las fisuras orofaciales (fisura del paladar, labio leporino y fisura labiopalatina) en Brasil, según regiones y unidades de la Federación, en los últimos 12 años, además de comparar proporciones durante la pandemia de COVID-19, de 2020 a 2021, con la serie histórica anterior, de 2010 a 2019.

Métodos  Se trata de un estudio epidemiológico de series temporales, utilizando registros de todos los bebés nacidos con fisuras orofaciales, del Sistema de Información de Nacidos Vivos, en el período 2010-2021. Las prevalencias se calcularon según año, regiones y unidades de la Federación. El análisis de series temporales se realizó mediante el modelo lineal generalizado de Prais-Winsten.

Resultados  Se registraron 34.564.430 nacidos vivos en el período. La prevalencia nacional de fisuras orofaciales fue de 6,73/10 mil nacidos vivos (intervalo de confianza del 95% 6,64; 6,81). El Sur tuvo la tasa más alta en el período para todos los tipos de fisuras orofaciales. La región Nordeste y las Unidades de la Federación de Alagoas y Piauí mostraron tendencia creciente en el período en los tres tipos de fisuras orofaciales. Otras regiones mostraron una tendencia estacionaria o aumentos/disminuciones en un solo tipo de fisura. Comparando el período prepandemia con el período pandémico, no hubo cambios significativos en la prevalencia de las regiones brasileñas.

Conclusión  Entre las regiones de Brasil, en los tres tipos de fisura, el Sur presentó la mayor prevalencia y el Nordeste, una tendencia creciente. Entre las unidades de la Federación, Alagoas y Piauí presentaron aumento en los tres tipos de fisuras. La pandemia de COVID-19 no influyó en las tasas de prevalencia en el período analizado.

Palabras clave
COVID-19; Labio Leporino; Fisura del Paladar; Estudios de Series Temporales; Brasil

Introdução

As fendas orofaciais são anomalias congênitas craniofaciais que acontecem por defeitos de formação dos palatos primário e secundário no início da formação do embrião, acometendo, com variável extensão, lábios, cavidade oral e nasal (¹). Considerando os processos embrionário e patogênico envolvidos, são divididas em fenda palatina isolada e fenda labial com ou sem fenda palatina e podem ocorrer de forma isolada (70,0% dos casos) ou associada a uma ampla gama de síndromes (30,0% dos casos) (¹-³).

As fendas orofaciais podem gerar prejuízos dentários, na aparência, na fala, na audição, na cognição e nos aspectos psicossociais (¹,²,⁹). Tais fendas podem atrapalhar no estado nutricional do recém-nascido, uma vez que influenciam na habilidade natural de se alimentar, nos mecanismos de sucção e deglutição (²,¹⁰,¹¹). Observou-se que, em lactentes com a presença de fendas orofaciais, a chance de mortalidade era 2,07 vezes maior do que naqueles sem essa anomalia congênita (¹²). Os impactos da fenda orofacial requerem cuidados multidisciplinares, incluindo assistência clínica e cirúrgica, desde o nascimento até a idade adulta, já que podem levar a resultados adversos duradouros para a saúde e a integração social (²). As fendas orofaciais podem gerar prejuízos dentários, na aparência, na fala, na audição, na cognição e nos aspectos psicossociais (¹,²,⁹). Tais fendas podem atrapalhar no estado nutricional do recém-nascido, uma vez que influenciam na habilidade natural de se alimentar, nos mecanismos de sucção e deglutição (²,¹⁰,¹¹). Observou-se que, em lactentes com a presença de fendas orofaciais, a chance de mortalidade era 2,07 vezes maior do que naqueles sem essa anomalia congênita (¹²). Os impactos da fenda orofacial requerem cuidados multidisciplinares, incluindo assistência clínica e cirúrgica, desde o nascimento até a idade adulta, já que podem levar a resultados adversos duradouros para a saúde e a integração social (²).

A etiologia das fendas orofaciais é complexa e multifatorial com aspectos genéticos e ambientais envolvidos na sua formação (¹,³). Consumo de bebidas alcoólicas, exposição ao fumo (ativa ou passivamente) e exposição a fenitoína, ácido valproico e talidomida, no primeiro trimestre da gestação, são os principais fatores ambientais associados à anomalia congênita (¹,²,¹²). A ocorrência de febre materna e infecções já foi associada ao desenvolvimento das fendas orofaciais, assim como eventos estressantes durante a vida e o período periconcepcional e o risco de fendas orofaciais na prole (¹³,¹⁴).

Questiona-se se eventos estressores e outras infecções, como é o caso da covid-¹⁹, doença causada pelo coronavírus SARS-CoV-², poderiam influenciar na ocorrência das fendas orofaciais, visto que geram também grande efeito psicológico e estressor, além de sintomas que podem se assemelhar a um resfriado comum, com a presença da febre (¹⁵). A ocorrência de fendas orofaciais pode estar associada à exposição materna ao estresse ao longo da vida e ao medo da covid-19 em particular, mas, sem efeito direto da própria infecção (¹⁶). Destaca-se a importância de fornecer, além dos cuidados pré-natais habituais, apoio psicológico às gestantes durante eventos estressantes que afetam populações, como a pandemia de covid-19 (¹⁶).

Estudos epidemiológicos que analisam tendências temporais dos agravos fornecem dados importantes para a avaliação das estratégias visando ao enfrentamento do problema e à construção de ações em saúde em cada região e unidades da Federação. Os objetivos deste estudo foram: realizar a análise epidemiológica da distribuição dos casos e a tendência temporal das fendas orofaciais no Brasil, segundo regiões e unidades da Federação, nos últimos 12 anos; e comparar as proporções durante a pandemia de covid-¹⁹, em 2020 a 2021, com as da série histórica de 2010 a 2019.

Métodos

Delineamento

Trata-se de estudo epidemiológico, observacional, de série temporal, utilizando registros de todos os nascidos com fendas orofaciais, do Sistema de Informações sobre Nascidos Vivos (Sinasc), no período 2010-2021.

Contexto

O Sinasc foi implantado em 1990 para registro de informações epidemiológicas sobre os nascimentos no país. Esse sistema tem a Declaração de Nascido Vivo como documento-base para coleta de dados. As anomalias são codificadas atendendo ao disposto no capítulo XVII da Classificação Estatística Internacional de Doenças e Problemas Relacionados à Saúde, na sua décima revisão (CID-¹⁰), que discorre sobre as malformações congênitas, deformidades e anomalias cromossômicas (Q00-Q99) (²).

Participantes

A população do estudo compreendeu todos os nascidos vivos no país entre 2010 e 2021.

Variáveis

A variável dependente foi a prevalência de cada tipo de fenda (fenda palatina, fenda labial e fenda labial com fenda palatina), estratificada segundo região e unidades da Federação do Brasil (Norte: Rondônia, Acre, Amazonas, Roraima, Pará, Amapá, Tocantins; Nordeste: Maranhão, Piauí, Ceará, Rio Grande do Norte, Paraíba, Pernambuco, Alagoas, Sergipe, Bahia; Centro-Oeste: Mato Grosso do Sul, Mato Grosso, Goiás, Distrito Federal; Sul: Paraná, Santa Catarina, Rio Grande do Sul; e Sudeste: São Paulo, Rio de Janeiro, Minas Gerais, Espírito Santo).

As variáveis independentes foram o ano, 2010-2021, e o período de análise, sendo o período pré-pandemia de covid-19, 2010-2019, e o período concorrente a pandemia, 2020-2021.

Fontes de dados e mensuração

Os dados foram coletados através do Painel de Monitoramento da Natalidade.

Foram identificados todos os nascidos com fendas orofaciais registrados, codificadas no Sinasc, atendendo ao capítulo XVII da CID-10. Os códigos selecionados foram: fenda palatina (CID-Q35), fenda labial (CID-Q36) ou fenda labial com fenda palatina (CID-Q37), para análise do componente longitudinal de série temporal, compreendendo as prevalências do período 2010-2021, e comparadas as prevalências entre os períodos 2010-2019 e 2020-2021, de cada tipo de fenda e do total.

Controle de viés

A coleta de dados foi realizada em maio e junho de 2023, com o intuito de evitar que o tempo de encerramento dos dados no Sinasc interferisse nos cálculos dos indicadores. Conforme a Portaria nº 199/2009, “os dados são divulgados em caráter preliminar, e posteriormente em caráter definitivo, nos seguintes prazos: I – Entre 30 de junho e 30 de agosto do ano subsequente ao ano de ocorrência, em caráter preliminar; e II – Até 30 de dezembro do ano subsequente ao ano de ocorrência, em caráter oficial.” (¹⁷).

Tamanho do estudo

Foram captados dados dos nascidos vivos do Brasil de 2010 a 2021.

Métodos estatísticos

As proporções foram calculadas dividindo-se o número de nascimentos registrados com cada tipo de fendas orofaciais (fenda palatina, fenda labial e fenda labial com fenda palatina), em cada ano e região e unidades da Federação, pelo total de nascidos vivos para a mesma categoria e período, no mesmo local e período, multiplicado por 10 mil. Para avaliação da série temporal, utilizou-se o modelo de regressão linear generalizada de Prais-Winsten, fornecendo a variação média anual dos valores das séries (coeficiente β), expresso em pontos percentuais (p.p.) ao ano.

O teste de hipóteses de Durbin-Watson foi útil para checar a presença de autocorrelação serial, sendo esperados valores próximos de 2. Para verificar diferenças entre as categorias, consideraram-se a média do período e os intervalos de confiança de 95% (IC95%), não devendo estes sobrepor-se. A prevalência média do período da pandemia, de 2020 a 2021, foi comparada à prevalência média do período anterior, de 2010 a 2019, segundo regiões do Brasil e IC95%. O nível de significância foi 5,0%.

As análises foram realizadas utilizando-se o programa Stata 16.0. Todas as figuras foram elaboradas utilizando a biblioteca Plotly (versão 5.6.0) para Python (versão 3.9.12) (¹⁸-²⁰).

Acesso aos dados e métodos de limpeza

Dados disponíveis para tabulação no endereço eletrônico: https://svs.aids.gov.br/daent/centrais-de-conteudos/paineis-de-monitoramento/natalidade/anomalias-congenitas/. Foi utilizada a extensão Comma Separated Values (.CSV) para a plataforma Microsoft Excel. Os dados foram organizados e padronizados em planilhas segundo a região e as unidades da Federação. Não houve registros ignorados para a análise realizada.

Resultados

Foram registrados 34.564.430 nascidos vivos no Brasil no período 2010-2021, sendo 5.407.246 (15,6%) deles no período da pandemia de covid-19 de 2020 a 2021. Do total, 23.246 apresentaram um ou mais tipos de fendas orofaciais, resultando na prevalência de 6,73/10 mil nascidos vivos (IC95% 6,64; 6,81). Desses, 9.633 nasceram com fenda palatina (prevalência: 2,79/10 mil; IC95% 2,69; 2,90), 6.579 com fenda labial (1,90/10 mil; IC95% 1,83; 1,97) e 7.034 com fenda labial com fenda palatina (2,04/10 mil; IC95% 1,90; 2,18).

A região Sul apresentou a maior prevalência média de fenda palatina: 3,35/10 mil nascidos vivos (IC95% 3,15; 3,54) (Figura 1). A unidade da Federação com a maior prevalência média de fenda palatina foi Sergipe (Nordeste) com 5,06/10 mil (IC95% 2,75; 7,37). Na prevalência anual das fendas palatinas, destacou-se o Distrito Federal (Centro-Oeste) em 2019 (17,44/10 mil nascidos vivos) (Tabela suplementar 1). Na tendência, as fendas palatinas apresentaram estabilidade na maioria das regiões, com exceção do Nordeste que teve tendência crescente (p-valor<0,001), além de aumento em algumas unidades da Federação – Amapá e Rondônia (Norte) e Alagoas, Ceará, Piauí e Sergipe (Nordeste) – e redução em outras – Amazonas (Norte), Bahia e Rio Grande do Norte (Nordeste) e Santa Catarina (Sul).

Figura 1
Prevalência média de fenda palatina e tendência temporal, por unidade da federação, por 10 mil nascidos vivos (NV) (A); frevalência anual de fenda palatina, por região, por 10 mil nascidos vivos (B). Brasil, 2010-2021 (n=9.633)

Observou-se a maior prevalência média de fendas labiais na região Sul com 2,17/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,00; 2,34) (Figura 2). A unidade da Federação com maior prevalência média foi Sergipe (Nordeste), com 3,23/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,53; 3,94). Na prevalência anual, evidenciou-se Sergipe (Nordeste) em 2020 (5,35/10 mil nascidos vivos) (Tabela suplementar 2). Observou-se aumento na tendência temporal na região Nordeste (p-valor 0,004) e nas unidades da Federação Alagoas, Pernambuco, Piauí e Sergipe (Nordeste). Houve redução no Sul (p-valor 0,033) e no Centro-Oeste (p-valor 0,016) e nas unidades da Federação Ceará (Nordeste), Rio de Janeiro (Sudeste) e Mato Grosso (Centro-Oeste).

Figura 2
Prevalência média de fenda labial e tendência temporal, por unidade da federação, por 10 mil nascidos vivos (NV) (A); prevalência anual de fenda labial, por região, por 10 mil nascidos vivos (B). Brasil, 2010-2021 (n=6.579)

O Sul foi a região que apresentou maior prevalência média de fenda labial com fenda palatina, com 2,93/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,75; 3,11) (Figura 3). A unidade da Federação com a maior prevalência no período foi Roraima (Norte), com 4,31/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,69; 5,93), destaque para a prevalência anual de 2016 (10,55 casos por 10 mil nascidos vivos) (Tabela suplementar 3). Na tendência, verificou-se aumento no Brasil (p-valor<0,001), nas regiões Norte (p-valor<0,001) e Nordeste (p-valor 0,001), além das unidades da Federação Acre, Amapá, Roraima e Tocantins (Norte), Alagoas, Maranhão, Paraíba, Piauí e Rio Grande do Norte (Nordeste) e Espírito Santo (Sudeste). Houve redução apenas em Sergipe (Nordeste).

Figura 3
Prevalência média de fenda labial com fenda palatina e tendência temporal, por unidade da federação, por 10 mil nascidos vivos (NV) (A); prevalência anual de fenda labial com fenda palatina, por região, por 10 mil nascidos vivos (B). Brasil, 2010-2021 (n=7.034)

Ao avaliar a prevalência média das fendas orofaciais no período anterior e concorrente à pandemia de covid-19 nas regiões (Tabela 1), a média de fendas palatinas de 2010 a 2019, de 2,79/10 mil (IC95% 2,69; 2,90), no Brasil foi similar àquela do período 2020-2021 (2,75/10 mil; IC95% 2,10; 3,39). O Sul registrou a maior taxa para ambos os períodos com 3,33/10 mil (IC95% 3,11; 3,55) no pré-pandemia e 3,41/10 mil (IC95% -0,36; 7,18) na pandemia. O Norte apresentou a menor frequência entre as regiões no período pré-pandemia, 2,30/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,14; 2,47), e na pandemia, 1,87/10mil (IC95% -0,51; 4,25). Não se verificaram reduções ou aumentos estatisticamente significantes nos períodos.

Tabela 1
Prevalência média com intervalo de confiança de 95% (IC95%) de fendas orofaciais por região antes e durante a pandemia de covid-19. Brasil, 2010-2021 (n=23.246)

Regiões	2010-2019	2020-2021
	Média (IC95%)	Média (IC95%)
Fendas palatinas
Norte	2,30 (2,14; 2,47)	1,87 (-0,51; 4,25)
Nordeste	2,49 (2,29; 2,69)	2,85 (0,26; 5,44)
Sudeste	2,98 (2,83; 3,13)	2,69 (1,55;3,83)
Sul	3,33 (3,11; 3,55)	3,41 (-0,36; 7,18)
Centro-Oeste	2,75 (2,55; 2,94)	2,74 (1,19; 4,29)
Brasil	2,79 (2,69; 2,90)	2,75 (2,10; 3,39)
Fendas labiais
Norte	1,59 (1,31; 1,87)	1,52 (-0,59; 3,64)
Nordeste	1,66 (1,51; 1,81)	1,85 (1,37; 2,34)
Sudeste	2,14 (1,99; 2,29)	1,89 (1,08; 2,69)
Sul	2,25 (2,11; 2,40)	1,75 (0,87; 2,63)
Centro-Oeste	1,74 (1,52; 1,96)	1,39 (0,25; 2,53)
Brasil	1,93 (1,86; 2,00)	1,78 (1,37; 2,19)
Fendas labiais com fendas palatinas
Norte	2,01 (1,70; 2,32)	2,70 (1,26; 4,14)
Nordeste	1,44 (1,24; 1,63)	1,87 (1,36; 2,37)
Sudeste	2,07 (1,93; 2,21)	2,22 (0,40; 4,04)
Sul	2,90 (2,71; 3,09)	3,09 (-0,65; 6,84)
Centro-Oeste	1,90 (1,76; 2,03)	2,70 (-3,49; 8,89)
Brasil	1,98 (1,84; 2,12)	2,34 (1,97; 2,70)

Foi registrada a prevalência média de 1,93/10 mil no Brasil (IC95% 1,86; 2,00) de 2010 a 2019 quanto à fenda labial. No período de pandemia de covid-19, foi 1,78/10 mil (IC95% 1,37; 2,19). O Sul obteve a maior proporção no período pré-pandemia, com prevalência de 2,25/10 mil (IC95% 2,11; 2,40), acima da média nacional. No período da pandemia, foi o Sudeste com prevalência de 1,89/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,08; 2,69). O Norte apresentou a menor taxa entre as regiões no período pré-pandemia, com 1,59/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,31; 1,87). No período da pandemia, o Centro-Oeste apresentou a prevalência de 1,39/10 mil nascidos vivos (IC95% 0,25; 2,53). Não houve aumento ou redução significativa nos dois períodos.

A prevalência média de fenda labial com fenda palatina de 2010 a 2019 foi 1,98/10 mil nascidos vivos no Brasil (IC95% 1,84; 2,12). No período da pandemia de covid-19, foi 2,34/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,97; 2,70). O Sul obteve a maior proporção para ambos os períodos, com prevalência de 2,90/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,71; 3,09) no período pré-pandemia e 3,09/10 mil nascidos vivos (IC95% -0,65; 6,84) na pandemia de covid-19, acima da média nacional. O Nordeste apresentou a menor proporção entre as regiões nos períodos pré-pandemia e pandêmico: 1,44/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,24; 1,63) e 1,87/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,36; 2,37). Não foram verificadas alterações significantes entre os períodos.

Discussão

Este estudo identificou que a região Sul apresentou a maior prevalência nos três tipos de fendas orofaciais, e a fenda palatina foi a mais prevalente no período. A região Nordeste apresentou tendência ascendente nos três tipos de fendas orofaciais, assim como as unidades da Federação Alagoas e Piauí, da mesma região. A pandemia de covid-19 não influenciou nas prevalências das fendas orofaciais entre as regiões brasileiras no período avaliado.

Entre as limitações deste estudo, destacou-se o uso de dados secundários, dependente da qualidade e completitude dos dados notificados. Ressalta-se que o Sinasc registra as anomalias detectadas logo após o nascimento, o que provavelmente subestime as prevalências registradas, sobretudo no grupo da fenda palatina e labiopalatal, que dependem de diagnóstico mais específico pelo profissional assistente, uma vez que não são facilmente visualizadas no período pré-natal e no exame físico. As variações não significantes do número de casos de fendas orofaciais durante o período da pandemia de covid-19, entre as regiões, podem refletir o curto período pós-exposição avaliado, podendo os efeitos da pandemia aparecerem nos anos subsequentes, a depender do momento da gestação e embriogênese.

Comparações diretas entre as prevalências das fendas orofaciais entre os países devem ser cautelosas tendo em vista as diferentes metodologias utilizadas. A prevalência brasileira encontrada foi menor que a da China (²¹), vista em uma metanálise com dados de 1986 a 2015, de 14,00/10 mil, e foi menor que a de países de baixa e média renda (²²), vista em metanálise de 1990 a 2014, de 13,80/10 mil. A frequência vista foi semelhante a um estudo transversal colombiano (²³), com dados de 2009 a 2017, de 6,00/10 mil nascidos vivos, e a um nigeriano (²⁴), com dados de setembro de 2006 a junho de 2011, de 5,00 casos/10 mil nascidos vivos. Essa discrepância pode ser devida aos diferentes períodos analisados, à diversidade racial, cultural e econômica, às exposições ambientais e às diferenças nos programas de atendimento às gestantes, além das diferenças nas características operacionais dos programas de vigilância de anomalias congênitas em cada país (¹,⁸,²¹).

Quando comparado o resultado deste estudo com a prevalência nacional em diferentes períodos, a exemplo de 2005-2016 (⁶) de 5,10/10 mil nascidos vivos; 2010-2019 (²) de 6,20/10 mil; 2008-2017 (²⁴) de 5,20/10 mil; e 1999-2020 (⁷) de 5,16/10 mil, os resultados sugerem leve aumento, se analisados apenas os dados mais recentes, podendo estar relacionado à melhoria na captação dos casos pelos profissionais de saúde por meio do Sinasc nos últimos anos. Isso porque, a partir de 2011, houve aumento no número de caracteres para o registro das anomalias congênitas no campo 34 da Declaração de Nascidos Vivos. A partir de 2018, por meio da Lei nº 13.685, a notificação das anomalias congênitas passou a ter caráter compulsório, permitindo a notificação e o detalhamento de todas as anomalias congênitas identificadas no recém-nascido (²).

A fenda labial com fenda palatina é o tipo mais prevalente de fendas orofaciais em estudos internacionais (²⁵,²⁶) e em estudos nacionais anteriores (⁷,²⁷,²⁸), diferentemente do encontrado neste estudo, no qual a fenda palatina foi a mais frequente no período. Essa discrepância entre os achados já foi percebida anteriormente pelo Ministério da Saúde do Brasil (²) e em análises do Estudo Colaborativo Latino-Americano de Malformações Congênitas (⁸,²⁹), que sugeriram que isso ocorre devido à utilização da CID-10 pelo Sinasc. A deficiência desse sistema para codificar os tipos das fendas orofaciais é explicada na literatura, sendo tais erros esperados em qualquer registro que utilize esse sistema de codificação. O Sinasc, quando comparado com o sistema anterior, CID-9, não possui modificadores para gravidade ou subtipos clínicos, o que significa que falta exatidão e precisão para descrever adequadamente as fendas orofaciais (²⁹).

A alta subnotificação de fenda labial com fenda palatina (Q37) poderia ser explicada pela utilização do código fenda labial (Q36) e com o código da fenda palatina (Q35) para especificar um caso de fenda labial com fenda palatina, pois esse é um erro comum encontrado no Sinasc (²⁹). Foi percebida a utilização indevida dos códigos Q38.0, Q38.5 e Q38.6 para codificar fendas orofaciais. Isso poderia contribuir para essa discrepância de prevalências (²⁹) convergindo com a dificuldade de muitas maternidades brasileiras estabelecerem um diagnóstico preciso antes do registro na Declaração de Nascido Vivo, outra hipótese destacada (⁸).

Entre as regiões brasileiras, o Sul apresentou a maior prevalência para todos os tipos, com ocorrência maior que a média nacional brasileira no período, convergindo com dados nacionais anteriores (²,⁶,⁷). Tal resultado pode ter relação com o melhor registro e captação dos casos nessa região (²,⁸,²⁹). Um exemplo dessa melhor notificação é o projeto-piloto focado na vigilância de anomalias congênitas, realizado desde 2020, no Rio Grande do Sul (Sul) (²), que inclui capacitação das equipes materno-infantis de hospitais sentinelas para a identificação de anomalias congênitas.

Há variação na menor prevalência quanto ao tipo de fenda: ora é o Nordeste, ora é o Norte (⁶,²⁴). Isso pode refletir a presença de desigualdades entre as regiões brasileiras em relação aos recursos tecnológicos, à formação dos profissionais de saúde e à capacitação dos gestores para analisar informações de saúde (⁷,⁸). As unidades da Federação e as regiões com maiores desafios tecnológicos e em saúde podem ser as que apresentam as menores prevalências ao longo do período.

A tendência temporal, no período estudado, nas unidades da Federação do Sul e em quase todas do Sudeste apresentou certa estabilidade, não mostrando tendência de aumento ou redução significativas, convergindo com a tendência estacionária no estado de São Paulo (Sudeste) entre 2008 e 2019 (²⁷). Isso pode ser explicado pela menor variabilidade no registro de anomalias congênitas no Sinasc nessas regiões e pela melhor qualidade da notificação (²,⁸).

Assim como em 2019 (⁶), o Nordeste apresentou tendência ascendente no período, acompanhada pelas suas unidades da Federação Alagoas e Piauí, para o desenvolvimento de todos os tipos de fendas orofaciais. Isso pode refletir a recuperação da vigilância epidemiológica nesses estados e regiões, corrigindo a anterior subestimação nesses locais (⁸), o que converge com as melhorias feitas no Sistema Único de Saúde e na vigilância epidemiológica nos últimos anos, principalmente diante das emergências em saúde (²,⁸).

Um exemplo disso é Pernambuco (Nordeste). Através do Centro de Informações Estratégicas em Vigilância em Saúde, com o aumento da ocorrência da microcefalia em decorrência do Zika vírus, o estado realizou a avaliação do evento e desencadeou o processo de resposta à Emergência em Saúde Pública, deflagrada internacionalmente (²). Sugere-se que esses investimentos em melhorias na vigilância em saúde e das anomalias congênitas em geral, como já ocorre em Pernambuco (Nordeste) e no Rio Grande do Sul (Sul), devem ser continuados e ampliados para outros estados e regiões, visando ao melhor planejamento em saúde e à assistência das anomalias congênitas em todo território nacional.

Poucas diferenças foram observadas referentes à pandemia de covid-19. Talvez pelo curto espaço de tempo pós-exposição avaliado, de 2020 a 2021, ou pela abordagem ecológica da pesquisa, que não avaliou casos específicos de infecção materna durante a gravidez, nenhuma região brasileira apresentou aumento ou redução significativa na prevalência em nenhum tipo de fendas orofaciais quando comparado com o período anterior, de 2010 a 2019, à pandemia.

Há divergências na literatura se a covid-19 pode ou não ser um fator associado ao desenvolvimento das fendas orofaciais. Mesmo com a alta precisão da ultrassonografia pré-natal na avaliação do tipo de fenda orofacial (detecção do tipo correto de fenda de 88,90% [73,70%-93,70%]), há discrepâncias regionais na assistência pré-natal e, consequentemente, no diagnóstico de anomalias congênitas no período gestacional (²,³⁰). Tais diferenças podem ter se agravado no período concorrente à pandemia, no qual as atenções e os investimentos estavam voltados ao enfrentamento da crise sanitária, os serviços básicos foram interrompidos e as pessoas deixaram de procurar serviços de saúde de forma rotineira.

O Sul apresentou a maior prevalência nos três tipos de fendas orofaciais entre as regiões brasileiras. O Nordeste e as unidades da Federação Alagoas e Piauí apresentaram tendência crescente para os três tipos de fenda, diferentemente das outras regiões e unidades da Federação, onde a tendência foi estacionária ou com aumentos/diminuições em apenas um tipo de fenda orofacial.

A fenda palatina isolada foi a mais frequente neste estudo. A pandemia de covid-19 não influenciou na prevalência de fendas orofaciais, no curto período pós-exposição avaliado. Estes achados contribuem para a criação de políticas públicas em saúde e fomentam a discussão sobre a importância das melhorias na captação dos dados em bases secundárias, como o Sinasc. O esclarecimento da epidemiologia dos agravos no âmbito nacional é essencial para assegurar a total inclusão dessas crianças na sociedade e sua qualidade de vida, podendo nortear melhor as políticas de prevenção, o diagnóstico precoce, a assistência e o tratamento multidisciplinar dos casos, além de orientar a distribuição de recursos.

Agradecimentos

Os autores agradecem a Aglaer Alves da Nóbrega, do Ministério da Saúde, e a Laysa Krieck, da Universidade Federal do Rio Grande do Sul, a contribuição na organização inicial dos dados e as parcerias estabelecidas durante a realização deste trabalho.

• Disponibilidade de dados
  O banco de dados e os códigos de análise utilizados na pesquisa estão disponíveis em: https://docs.google.com/spreadsheets/d/1H7jQxqmVio-9LW2JsvSLSXmR0f8shx3S3VKtwhK0M6U/edit?usp=sharing. O repositório está disponível em: https://repositorio.animaeducacao.com.br/items/5a63e8f7-bbe6-46f3-a418-2d48a6961e7d/.
• Financiamento
  As autoras Iser BPM (Processo: 312216/2022-0) e Faccini LS recebem bolsa de Produtividade em Pesquisa do Conselho Nacional de Desenvolvimento Científico e Tecnológico. Franco ALMM recebe bolsa de Doutorado da Fundação Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior (Processo: 88887.832293/2023-00).

Referências bibliográficas

• ¹ Mossey PA, Little J, Munger RG, Dixon MJ, Shaw WC. Cleft lip and palate. The Lancet. 2009;374(9703):1773-85.
• ² Brasil. Saúde Brasil 2020/2021 – Anomalias congênitas prioritárias para a vigilância ao nascimento. Brasília: Ministério da Saúde; 2021. 414 p.
• ³ Dixon MJ, Marazita ML, Beaty TH, Murray JC. Cleft lip and palate: understanding genetic and environmental influences. Nat Rev Genet. 2011;12(3):167-78.
• ⁴ Vyas T, Gupta P, Kumar S, Gupta R, Gupta T, Singh H. Cleft of lip and palate: A review. J Fam Med Prim Care. 2020;9(6):2621-5.
• ⁵ Pawluk MS, Campaña H, Gili JA, Comas B, Guiménez LG, Villalba MI, et al. Adverse social determinants and risk for congenital anomalies. Arch Argent Pedriatr. 2014;112(3):215-23.
• ⁶ Shibukawa BMC, Rissi GP, Higarashi IH, Oliveira RR. Factors associated with the presence of cleft lip and/or cleft palate in Brazilian newborns. Rev Bras Saúde Mater Infant. 2019;19(4):957-66.
• ⁷ Silva AM, Calumby RT, Freitas VS. Epidemiologic profile and prevalence of live births with orofacial cleft in Brazil: a descriptive study. Rev Paul Pediatr. 2023;42:e2022234.
• ⁸ Abreu MHNG, Lee KH, Luquetti DV, Starr JR. Temporal trend in the reported birth prevalence of cleft lip and/or cleft palate in Brazil, 2000 to 2013. Birth Defects Res A Clin Mol Teratol. 2016;106(9):789-92.
• ⁹ Taib BG, Taib AG, Swift AC, Eeden S van. Fissura labiopalatina: diagnóstico e tratamento. Br J Hosp Med. 2015;76(10):584-91.
• ¹⁰ Medina J, Fitzsimons K, Russell C, Butterworth S, Wahedally H, Park MH, et al. Cleft registry and audit network database: 2021 annual report [Internet]. England, Wales and Northern Ireland: Royal College of Surgeons of England; 2021 [cited 2023 Oct 10]. Available from: https://www.crane-database.org.uk/content/uploads/2021/12/CRANE-2021-Annual-Report_23Dec21.pdf
  » https://www.crane-database.org.uk/content/uploads/2021/12/CRANE-2021-Annual-Report_23Dec21.pdf
• ¹¹ Di Ninno CQMS, Moura D, Raciff R, Machado SV, Rocha CMG, Norton RC, et al. Aleitamento materno exclusivo em bebês com fissura de lábio e/ou palato. Rev Soc Bras Fonoaudiol. 2011;16(4):417-21.
• ¹² Nunen DPF van, Boogaard MJH van den, Griot JPWD, Ruttermann M, Veken LT van der, Breugem CC. Elevated infant mortality rate among Dutch oral cleft cases: a retrospective analysis from 1997 to 2011. Front Surg. 2014;1:1-4.
• ¹³ Shi FP, Huang YY, Dai QQ, Chen YL, Jiang HY, Liang SY. Maternal common cold or fever during pregnancy and the risk of orofacial clefts in the offspring: a systematic review and meta-analysis. Cleft Palate Craniofacial J. 2023;60(4):446-53.
• ¹⁴ Tran C, Crawford AA, Hamilton A, French CE, Wren Y, Sandy J, et al. Maternal stressful life events during the periconceptional period and orofacial clefts: a systematic review and meta-analysis. Cleft Palate Craniofacial J. 2022;59(10):1253-63.
• ¹⁵ Haleem A, Javaid M, Vaishya R. Effects of COVID-19 pandemic in daily life. Curr Med Res Pract. 2020;10(2):78-9.
• ¹⁶ Sabbagh HJ, Alamoudi RA, Zeinalddin M, Bulushi TA, Al-Batayneh OB, Hassan MAA, et al. COVID-19 related risk factors and their association with non-syndromic orofacial clefts in five Arab countries: a case-control study. BMC Oral Health. 2023;23(1):246.
• ¹⁷ Brasil. Portaria nº 116, de 11 de fevereiro de 2009. Regulamenta a coleta de dados, fluxo e periodicidade de envio das informações sobre óbitos e nascidos vivos para os Sistemas de Informações em Saúde sob gestão da Secretaria de Vigilância em Saúde. Diário Oficial da União [Internet]. 2009 Feb 12. [cited 2024 Aug 22]. Available from: https://bvsms.saude.gov.br/bvs/saudelegis/svs/2009/prt0116_11_02_2009.html
  » https://bvsms.saude.gov.br/bvs/saudelegis/svs/2009/prt0116_11_02_2009.html
• ¹⁸ StataCorp LLC. Stata: Software for Statistics and Data Science [Internet]. Texas: Stata; 2021 [cited 2023 July 10]. Available from: https://www.stata.com/new-in-stata/causal-mediation-analysis/
  » https://www.stata.com/new-in-stata/causal-mediation-analysis/
• ¹⁹ Plotly Technologies Inc. Collaborative data Science [Internet]. Montréal; 2015 [cited 2024 Apr 29]. Available from: https://plot.ly
  » https://plot.ly
• ²⁰ Rossum G van, Drake Junior FL. Python reference manual. Centrum voor Wiskunde en Informatica Amsterdam; 1995.
• ²¹ Wang M, Yuan Y, Wang Z, Liu D, Wang Z, Sun F, et al. Prevalence of orofacial clefts among live births in China: a systematic review and meta-analysis. Birth Defects Res. 2017;109(13):1011-9.
• ²² Kadir A, Mossey PA, Blencowe H, Moorthie S, Lawn JE, Mastroiacovo P, et al. Systematic review and meta-analysis of the birth prevalence of orofacial clefts in low- and middle-income countries. Cleft Palate Craniofac J. 2017;54(5):571-81.
• ²³ Alonso RRH, Brigetty GPS. Analysis of the Prevalence and Incidence of Cleft Lip and Palate in Colombia. Cleft Palate Craniofac J. 2020;57(5):552-9.
• ²⁴ Silva RS, Macari S, Santos TR, Werneck MAF, Pinto RS. The panorama of cleft lip and palate live birth in Brazil: follow-up of a 10-year period and inequalities in the health system. Cleft Palate Craniofacial J. 2022;59(12):1490-501.
• ²⁵ Butali A, Adeyemo WL, Mossey PA, Olasoji HO, Onah II, Adebola A, et al. Prevalence of orofacial clefts in Nigeria. Cleft Palate Craniofac J. 2014;51(3):320-5.
• ²⁶ Salari N, Darvishi N, Heydari M, Bokaee S, Darvishi F, Mohammadi M. Global prevalence of cleft palate, cleft lip and cleft palate and lip: A comprehensive systematic review and meta-analysis. J Stomatol Oral Maxillofac Surg. 2022;123(2):110-20.
• ²⁷ Calderon MG, Simoni VCO, Ferreira BGS, Moraes AF, Gomes MA, Hatakeyama VS, et al. Epidemiologic characteristics, time trend, and seasonality of orofacial clefts in São Paulo state, Brazil. 2008-2019. Cleft Palate Craniofacial J. 2024;61(11):1773-83.
• ²⁸ Souza J, Raskin S. Clinical and epidemiological study of orofacial clefts. J Pediatr. 2013;89(2):137-44.
• ²⁹ Nascimento RL, Castilla EE, Dutra MG, Orioli IM. ICD-10 impact on ascertainment and accuracy of oral cleft cases as recorded by the Brazilian national live birth information system. Am J Med Genet A. 2018;176(4):907-9.
• ³⁰ Vibert F, Schmidt G, Löffler K, Gasiorek-Wiens A, Henrich W, Verlohren S. Accuracy of prenatal detection of facial clefts and relation between facial clefts, additional malformations and chromosomal abnormalities: a large referral-center cohort. Arch Gynecol Obstet. 2024;309(5):1971-80.

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Disponibilidade de dados

O banco de dados e os códigos de análise utilizados na pesquisa estão disponíveis em: https://docs.google.com/spreadsheets/d/1H7jQxqmVio-9LW2JsvSLSXmR0f8shx3S3VKtwhK0M6U/edit?usp=sharing. O repositório está disponível em: https://repositorio.animaeducacao.com.br/items/5a63e8f7-bbe6-46f3-a418-2d48a6961e7d/.

Datas de Publicação

• Publicação nesta coleção
  12 Maio 2025
• Data do Fascículo
  2025

Histórico

• Recebido
  12 Jun 2024
• Aceito
  28 Jan 2025