Os autores descrevem um caso raro de leishmaniose com lesões cutâneas disseminadas, manifestações sistêmicas e comprometimento ocular, sendo este caracterizado por iridociclite bilateral não granulomatosa. A gravidade do quadro oftalmológico e a ausência de resposta ao tratamento, a despeito da melhora das manifestações cutâneas e sistêmicas, levaram à realização de punção propedêutica da câmara anterior ocular. A partir do humor aquoso isolou-se Leishmania sp. Os autores desconhecem na literatura qualquer outro caso onde tal achado tenha sido demonstrado.