DILATAÇÕES CÍSTICAS CONGÊNITAS DOS DUCTOS BILIARES: TENTATIVA DE MODIFICAÇÃO NA CLASSIFICAÇÃO

Gustavo Adrian NARI Alesio LOPEZ Angel JOSEPH Flavia LOPEZ Maria Eugenia DE-ELIAS Lorna ROMERO Sobre os autores

DESCRITORES:
Doenças dos ductos biliares; Doença de Caroli; Cisto do colédoco; Imunoterapia adotiva

INTRODUÇÃO

Dilatações císticas congênitas do ducto biliar são pouco frequentes, afetando os ductos biliares intra e/ou extra-hepáticos 33 Baison G, Bonds M, Helton W, Kozarek R. “Choledochal cysts: silmilarities and differences between asian and western contries.” World J Gastroenterol 2019, 25:3334-43.-44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.. Vater foi quem primeiro descreveu uma dilatação congênita do ducto biliar extra-hepático, mas foi a descrição de Douglas em 1852 que deu pleno conhecimento sobre esse raro aspecto1717 Visser B, Suh I, Way L, Kang S. “Congenital Choledochal Cysts in adults.” Arch Surg 2004, 139:855-62.

18 Wu G, Zou S, Luo X, Wu J, Liu Z. “Proliferative activity of bile from congenital choledochal cyst patients.” World J Gastroenterol 2003, 9:184-87.
-1919 Yamaguchi M. “Congenital Choledochal cyst. Anlysis of 1433 patients in the japanese literatura.” Am J Surg 1980, 140:653-57.. Por outro lado, Jacques Caroli descreveu em 1958 a dilatação cística congênita do ducto biliar intra-hepático como causa pouco frequente de colestase intra-hepática99 Moslim M, Gunasekaran G, Vogt D, Cruise M, Morris-Stiff G. “Surgical management of Caroli´s disease: single center experience and review of the literatura.” J Gastrointest Surg 2015 DOI 10.1007/s11605-015-2918-9.
https://doi.org/10.1007/s11605-015-2918-...
,1010 Nari G, Nassar M, Moreno E, Ponce O. “Congenital Cystic dilatation of the biliary tract.” Cir Gen 2001, 23:168-72,1212 Romine M, White J. “Role of trasplant in biliary disease.” Surg Clin N Am 2019, 99:387-401.. Essas dilatações são caracterizadas por seu polimorfismo, pois elas podem afetar qualquer parte do ducto biliar. O conhecimento dessa doença fez com que a maioria dos estudos fosse relato de caso e a importância de seu conhecimento residindo no fato de que o tratamento pode estar errado.

O objetivo da presente comunicação é apresentar oito casos e revisar a literatura com a intenção de avaliar se houve alterações nas sugestões terapêuticas nos últimos anos e sugerir a agregação de dois subtipos na classificação clássica.

MÉTODOS

Estudo descritivo de uma série de casos, onde foram coletados dados de pacientes com dilatação cística congênita do ducto biliar entre 1997 e 2020 (23 anos). Para sua classificação, utilizou-se aquela proposta por Alonso Lej com a modificação de Todanis11 Alonso-Lej F, Rever W, Pessagno D. “Congenital choledochal cyst, with a report of 2 ans an analysis of 94 cases.” Int Abstr Surg 1959, 108: 1-30,1313 Todani T, Watanabe Y, Narusue M, Tabuchi K, Okajima K. “Congenital bile duct cysts: classification, operative procedures and revies of thirty-seven cases including cáncer arising from choledochal cyst.” Am J Surg 1977, 134:263-69.. Para classificá-los foram usados exames colangiográficos no pré, intra e pós-operatório, associados aos resultados da anatomia patológica no caso de ressecção. Também foram associados à confirmação diagnóstica os sinais indiretos, como afinamento da parede da dilatação, vesícula biliar hipoplásica e o aspecto vascular duodenopancreático, entre outros. Foi investigada a presença da anomalia proposta por Babbit22 Babbit D, Starshak R, Clemett A. “Choledochal cysts: a concept of etiology.” Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1973, 119:57-62 e posteriormente reclassificada pela Associação Francesa de Cirurgia com base na de Komi et al7,11 (Figura 1). Nos pacientes com doença de Caroli, foi especificado se era difusa (bilobar) ou unilobar; se a dilatação era sacular ou tubular; e se havia litíase intra-hepática. A síndrome de Caroli foi considerada quando houve associação de fibrose hepática congênita e/ou doença renal policística.

FIGURA 1
Dilatação do tipo 4 com hepatolitíase gigante com junção biliopancreática anômala

RELATO DOS CASOS

Na Tabela 1, são apresentados os principais dados de oito pacientes, três com doença de Caroli e os outros cinco com cistos de colédoco, quatro do tipo I e um do tipo VI A. Em dois pacientes com cisto de colédoco do tipo I, nos quais o ducto biliar foi ressecado, houve alterações anatômicas associadas a essa doença, tanto na vesícula biliar hipoplásica quanto no aspecto vascular duodenopancreático aumentado. Em um paciente com um cisto do tipo 1 e no tipo VI A, verificou-se a existência de uma junção pancreático anômala. Como os dados dos pacientes foram adquiridos em 23 anos, existem diferentes modalidades de estudo entre eles. Em dois, o tratamento cirúrgico foi realizado sem o conhecimento pré-operatório do diagnóstico correto e esses pacientes foram inicialmente abordados para resolver a doença litiásica do ducto biliar. Os métodos de imagem foram de pouca ajuda no pré-operatório do paciente com o cisto de colédoco tipo VI A, operado com uma forte suspeição de colangite. Da mesma forma foi o que ocorreu com o paciente em que foi realizada papilotomia transduodenal e, mais tarde, foi proposta a ressecção da bolsa cística. O uso do ácido ursodesoxicólico foi de grande ajuda no paciente com fratura de quadril abordado pela equipe de traumatismo, assim como na paciente chilena que já tinha sido operada, mas apresentava metrorragia persistente de origem miomatosa. Nas Figuras 2 a 5, são apresentadas algumas das imagens de casos mais representativas.

FIGURA 2
Cisto coledociano tipo 1

FIGURA 3
Ressecção cirúrgica do colédoco e cisto coledociano

FIGURA 4
Dilatação cística do ducto biliar comunicada com pseudocisto pancreático

FIGURA 5
Classificação de Alonso Lej-Todani com nossa modificação

TABELA 1
Dados dos pacientes

DISCUSSÃO

As dilatações císticas congênitas do ducto biliar em adultos são raras; a a do ducto biliar extra-hepático (CHD) referida por Valayer1616 Valayer J, Moreaux J. “Kystes de la voie biliaire.” Encyclopedie Med-Chir Editorial Elsevier - Paris - 1992. ocorre em 1:2 milhões de nascimentos; outros autores ocidentais relatam incidência de 1: 100.000-190.000 nascidos vivos44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.

5 Bruguera M, Ros E. “Enfermedad de Caroli.” Gastroenterol Hepato 2006, 29:462-66.

6 Flanigan D. “Biliary cysts.” Ann Surg 1975, 182.635-37

7 Komi N, Udaka H, Ikeda NKasiwagi Y. “Congenital dilatation of the biliay tract: new classification and studywith particular reference to anomalous arrangement of the pancreaticobiliary ducts.” Gastroenterologia Japonica 1977, 12:293-304.

8 Le Roy B, Gagniere J, Filaire L, Fontarensky M, Hordenneau C, Buc E. “Pancreaticobiliary maljunction and choledochal cysts: From embryogenesis to therapeutic aspects.”Surg Radiol Anat 2016 DOI 10.1007/s00276-016-1669-y
https://doi.org/10.1007/s00276-016-1669-...

9 Moslim M, Gunasekaran G, Vogt D, Cruise M, Morris-Stiff G. “Surgical management of Caroli´s disease: single center experience and review of the literatura.” J Gastrointest Surg 2015 DOI 10.1007/s11605-015-2918-9.
https://doi.org/10.1007/s11605-015-2918-...

10 Nari G, Nassar M, Moreno E, Ponce O. “Congenital Cystic dilatation of the biliary tract.” Cir Gen 2001, 23:168-72

11 Ragot E, Mabrut J, Ouaissi M, Sauvanet A, Dokmak S, Nuzzo G, et al. (Working group of the french surgical Association). “Pancreaticobiliary maljunctions in european patients with bile duct cysts: results of a multicenter study of the French Surgical Association.” World J Surg 2017, 41:538-45.

12 Romine M, White J. “Role of trasplant in biliary disease.” Surg Clin N Am 2019, 99:387-401.

13 Todani T, Watanabe Y, Narusue M, Tabuchi K, Okajima K. “Congenital bile duct cysts: classification, operative procedures and revies of thirty-seven cases including cáncer arising from choledochal cyst.” Am J Surg 1977, 134:263-69.

14 Todani T, Watanabe Y, Toki A, Urushihara N, Sato Y. “Reoperation for congenital choledochal cyst.”
-1515 Tracy L, Imagawa D. “Massive congenital choledochal cyst.” Liver Int 2014, 34: e161; a incidência no Oriente seria muito maior, sendo relatada como 1:1.000 nascimentos em algumas populações asiáticas33 Baison G, Bonds M, Helton W, Kozarek R. “Choledochal cysts: silmilarities and differences between asian and western contries.” World J Gastroenterol 2019, 25:3334-43.,44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.,1919 Yamaguchi M. “Congenital Choledochal cyst. Anlysis of 1433 patients in the japanese literatura.” Am J Surg 1980, 140:653-57.. O gênero feminino é mais afetado na dilatação cística do ducto biliar extra-hepático com relação de 4:1, enquanto na DC a distribuição por gênero é igual44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.. A maioria dos pacientes com dilatação extra-hepática é apresentada na infância1616 Valayer J, Moreaux J. “Kystes de la voie biliaire.” Encyclopedie Med-Chir Editorial Elsevier - Paris - 1992.. Yamaguchi1919 Yamaguchi M. “Congenital Choledochal cyst. Anlysis of 1433 patients in the japanese literatura.” Am J Surg 1980, 140:653-57., em 1433, relata que aproximadamente 51% dos pacientes estavam na primeira década de vida e esse número saltou para quase 70% nas duas primeiras décadas de vida, sendo muito menos frequente em adultos. Em comparação, a doença de Caroli é geralmente diagnosticada em adultos.

Alonso Lej et al.11 Alonso-Lej F, Rever W, Pessagno D. “Congenital choledochal cyst, with a report of 2 ans an analysis of 94 cases.” Int Abstr Surg 1959, 108: 1-30 fizeram a classificação mais utilizada e, posteriormente, sofreram várias modificações, sendo a de Flanigan em 197566 Flanigan D. “Biliary cysts.” Ann Surg 1975, 182.635-37 e a de Todani em 197713 as mais representativas. A última é mais utilizada e tem a particularidade de ter incorporado, como tipo V, a doença de Caroli. Em 2001, propusemos uma subdivisão do tipo V em dois subtipos em relação ao doença de Caroli ou Síndrome de Caroli1010 Nari G, Nassar M, Moreno E, Ponce O. “Congenital Cystic dilatation of the biliary tract.” Cir Gen 2001, 23:168-72. Hoje, propomos uma subdivisão em três subtipos, como pode ser visto na Figura 5. Essa subdivisão visa padronizar os procedimentos terapêuticos que podem ser utilizados. Na dilatação cística do ducto biliar extra-hepático - aqueles classificados como tipo I - são os mais frequentes, seguidos pelo tipo IV, que coincide com nossos pacientes44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.,1717 Visser B, Suh I, Way L, Kang S. “Congenital Choledochal Cysts in adults.” Arch Surg 2004, 139:855-62..

Em relação à etiologia, recomenda-se algumas diferenças para não se falar em “dilatação cística do ducto biliar extra-hepático”, incluindo-as na chamada “família fibropolicística da doença hepática”, ou seja, uma constelação que inclui outras doenças99 Moslim M, Gunasekaran G, Vogt D, Cruise M, Morris-Stiff G. “Surgical management of Caroli´s disease: single center experience and review of the literatura.” J Gastrointest Surg 2015 DOI 10.1007/s11605-015-2918-9.
https://doi.org/10.1007/s11605-015-2918-...
. Babbit22 Babbit D, Starshak R, Clemett A. “Choledochal cysts: a concept of etiology.” Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1973, 119:57-62 propôs uma anomalia na junção biliopancreática com duas variações e com um ducto comum entre o colédoco e o ducto de Wirsung com mais de 10 mm de diâmetro ao redor da parede duodenal. Posteriormente, outros autores7,11 acrescentam uma terceira variedade mais complexa em “anse de seau” (Figura 1) e é a teoria etiológica mais comum com frequência de até 90% e que justifica basicamente a dilatação cística do ducto biliar extra-hepático tipo I e IV44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.,1515 Tracy L, Imagawa D. “Massive congenital choledochal cyst.” Liver Int 2014, 34: e161. Essa teoria justifica o refluxo do líquido pancreático no interior do trato biliar com a consequente digestão e inflamação com dilatação posterior que justificaria os valores de amilase superior a 10000 U/l, geralmente encontrados na bile das dilatações88 Le Roy B, Gagniere J, Filaire L, Fontarensky M, Hordenneau C, Buc E. “Pancreaticobiliary maljunction and choledochal cysts: From embryogenesis to therapeutic aspects.”Surg Radiol Anat 2016 DOI 10.1007/s00276-016-1669-y
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. Tanto a DC quanto a dilatação cística do ducto biliar extra-hepático tipo II e III têm sua causa nos distúrbios autossômicos recessivos que também justificariam a presença de doença renal policística e fibrose congênita no Síndrome de Caroli55 Bruguera M, Ros E. “Enfermedad de Caroli.” Gastroenterol Hepato 2006, 29:462-66.,1919 Yamaguchi M. “Congenital Choledochal cyst. Anlysis of 1433 patients in the japanese literatura.” Am J Surg 1980, 140:653-57.,2222 Zhang D, Ji Z, Shen X, Liu H, Pan B, Dong L. “Caroli´s disease: a report of 14 patients and revoew of the literature.” Journao of Digestive Disease 2012, 13:491-95..

Em relação à apresentação clínica, a tríade clássica de dor abdominal, icterícia e tumor palpável na dilatação cística do ducto biliar extra-hepático não está presente em todos os pacientes. Pode-se dizer que esses sintomas podem ocorrer associados a outros, como febre, colúria ou presença de litíase.

Nossa série tem 23 anos e alguns pacientes foram insuficientemente estudados. O colangiopancreatografia por ressonância magnética. é, sem dúvida, um elemento de grande valor para o diagnóstico, enquanto que durante a operação, o procedimento desenvolvido por Mirizzi também será de grande ajuda na tomada de decisões terapêuticas. As abordagens percutânea ou endoscópica não apenas poderão colaborar com o diagnóstico, mas também terão a capacidade de drenar o ducto biliar em pacientes com colangite ou distúrbios hepatocelulares devido à colestase.

Um dos pontos mais importantes é a malignização da dilatação, principalmente nos tipos I e IV, entre 2,5% e 17,5%33 Baison G, Bonds M, Helton W, Kozarek R. “Choledochal cysts: silmilarities and differences between asian and western contries.” World J Gastroenterol 2019, 25:3334-43.,44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39.,88 Le Roy B, Gagniere J, Filaire L, Fontarensky M, Hordenneau C, Buc E. “Pancreaticobiliary maljunction and choledochal cysts: From embryogenesis to therapeutic aspects.”Surg Radiol Anat 2016 DOI 10.1007/s00276-016-1669-y
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,1010 Nari G, Nassar M, Moreno E, Ponce O. “Congenital Cystic dilatation of the biliary tract.” Cir Gen 2001, 23:168-72,1717 Visser B, Suh I, Way L, Kang S. “Congenital Choledochal Cysts in adults.” Arch Surg 2004, 139:855-62.,1818 Wu G, Zou S, Luo X, Wu J, Liu Z. “Proliferative activity of bile from congenital choledochal cyst patients.” World J Gastroenterol 2003, 9:184-87.,1919 Yamaguchi M. “Congenital Choledochal cyst. Anlysis of 1433 patients in the japanese literatura.” Am J Surg 1980, 140:653-57.. Bruguera et al55 Bruguera M, Ros E. “Enfermedad de Caroli.” Gastroenterol Hepato 2006, 29:462-66. referem que a possibilidade de malignidade na DC varia entre 7-14%. Benjamin44 Benjamin I. “Biliary cystic disease: the risk of cáncer.” J Hepatobiliary Pancreat Surg 2003, 10:335-39. relata que a estase biliar favorece a formação de ácidos biliares secundários que teriam poder mutagênico. Em nossa série, tivemos apenas um paciente com câncer, e era da vesícula biliar; ele apresentava anormalidade da junção biliopancreática e essa anomalia também foi associada à gênese do câncer de vesícula biliar. O aumento do risco de desenvolver colangiocarcinoma faz do tratamento cirúrgico uma das primeiras opções de tratamento.

No que se refere à dilatação cística do ducto biliar extra-hepático, principalmente nos dois tipos mais frequentes, a ressecção da bolsa cística com a realização de hepaticojejunoanastomose em Y-de-Roux é o tratamento de escolha, embora alguns autores sugiram que a realização de hepaticoduodenostomia teria os mesmos resultados1414 Todani T, Watanabe Y, Toki A, Urushihara N, Sato Y. “Reoperation for congenital choledochal cyst.”; acreditamos que este último favorece episódios de refluxo de colangite pós-operatória. Ressecamos a dilatação em três pacientes com boa evolução subsequente e em dois realizamos tratamentos insuficientes, um deles com doença múltipla do ducto biliar que incluía câncer de vesícula biliar e o outro em que chegamos ao diagnóstico no pós-operatório e foi recusada a ressecção. Em relação às dilatações dos tipos II e III, o coledocele pode ser causa recorrente de pancreatite e essa é a principal indicação para ressecção, enquanto no divertículo coledociano a dor ou suas complicações seriam os motivos da ressecção1313 Todani T, Watanabe Y, Narusue M, Tabuchi K, Okajima K. “Congenital bile duct cysts: classification, operative procedures and revies of thirty-seven cases including cáncer arising from choledochal cyst.” Am J Surg 1977, 134:263-69..

Em relação às dilatações do tipo V, propomos a subdivisão como: Va, segmentar ou lobar; Vb, doença de Caroli difuso; e Vc, Síndrome de Caroli.com fibrose. Essa classificação, em nossa opinião, ocorre porque existem diferentes abordagens terapêuticas em relação a cada subtipo. O tipo Va requer tratamento ressecional da parte afetada, com bons resultados em termos de controle dos sintomas99 Moslim M, Gunasekaran G, Vogt D, Cruise M, Morris-Stiff G. “Surgical management of Caroli´s disease: single center experience and review of the literatura.” J Gastrointest Surg 2015 DOI 10.1007/s11605-015-2918-9.
https://doi.org/10.1007/s11605-015-2918-...
,1010 Nari G, Nassar M, Moreno E, Ponce O. “Congenital Cystic dilatation of the biliary tract.” Cir Gen 2001, 23:168-72,2222 Zhang D, Ji Z, Shen X, Liu H, Pan B, Dong L. “Caroli´s disease: a report of 14 patients and revoew of the literature.” Journao of Digestive Disease 2012, 13:491-95.. O tipo Vb pode ser tratado com tratamento médico (ácido ursodesoxicólico, antibióticos, etc.) e papilotomia endoscópica99 Moslim M, Gunasekaran G, Vogt D, Cruise M, Morris-Stiff G. “Surgical management of Caroli´s disease: single center experience and review of the literatura.” J Gastrointest Surg 2015 DOI 10.1007/s11605-015-2918-9.
https://doi.org/10.1007/s11605-015-2918-...
e, nos casos em que o controle dos sintomas é difícil, o transplante de fígado será opção a ser pensada. O tipo Vc, associado à fibrose hepática, tem indicação para transplante de fígado, com expectativa de vida de até cinco anos em 72,4%1212 Romine M, White J. “Role of trasplant in biliary disease.” Surg Clin N Am 2019, 99:387-401..

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  • Fonte de financiamento:

    não há

Datas de Publicação

  • Publicação nesta coleção
    14 Maio 2021
  • Data do Fascículo
    2021

Histórico

  • Recebido
    10 Jul 2020
  • Aceito
    21 Jul 2020
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